Verbale apraxie in
diverse testcontexten
Masterscriptie
Speech and Language Pathology
3
Samenvatting
Achtergrond
Verbale apraxie is een stoornis die kan optreden na hersenletsel. De stoornis uit zich in problemen met de spraakproductie. Uit eerdere studies blijkt dat er verschillende theorieën zijn over de onderliggende stoornissen bij verbale apraxie. Zo kunnen er onder meer problemen zijn met de programmering en de met de planning van spraak. Het kan echter ook zijn dat er een combinatie van de genoemde problemen optreedt.
In Noord-Nederland is momenteel een orale diadochokinesetest in ontwikkeling. Onlangs zijn de eerste resultaten van het onderzoek in het kader van de totstandkoming van deze test gepresenteerd (Hurkmans, Jonkers, Feiken, Boonstra, De Bruijn, Arendzen en Reinders-Messelink, 2009). De diadocho-kinesetest van Hurkmans et al. vormt de basis voor het onderhavige onderzoek.
Vraagstelling
In dit onderzoek wordt getracht een antwoord te formuleren op de vraag in hoeverre er verbanden zijn tussen scores op de diadochokinesetest van Hurkmans et al. (2009) en spontanetaalbeoordelingen. Verder wordt uiteengezet in hoeverre er op testniveau verandering merkbaar is na een specifieke therapieperiode bij patiënten met verbale apraxie. De scores op de diadochokinesetest en op de spontanetaalbeoordelingen voor en na de therapieperiode worden in het onderhavige onderzoek met elkaar vergeleken. Er wordt tevens een link gelegd met eerder verschenen studies naar verbale apraxie.
Methode
Er zijn zeven patiënten met vermoedelijk verbale apraxie onderzocht. Er was bij al deze patiënten ook sprake van afasie. Drie patiënten zijn na een therapieperiode wederom onderzocht. Tijdens deze periode kregen de drie patiënten intensieve stoornisgerichte therapie. Om het functioneren van de patiënten in kaart te brengen, is naast de diadochokinesetest ook gebruik gemaakt van de verstaanbaarheidschaal van de ANTAT (Blomert, Koster en Kean, 1993) en de subschalen ‘articulatie en prosodie’ en ‘fonematische structuur’ van de spontanetaalbeoordeling van de AAT (Graetz, De Bleser en Willems, 1992).
Resultaten
De vloeiendheidsmaat van de diadochokinesetest blijkt samen te hangen met de verstaanbaarheid in de spontane taal. Daarnaast hangt de accuraatheidsmaat van de diadochokinesetest samen met de fonematische structuur in de spontane taal. De patiënten die na een periode van therapie wederom zijn onderzocht, boekten als groep op geen van de tests duidelijk vooruitgang. Wel gingen de drie onderzochte patiënten allen individueel vooruit op één van de spontanetaalbeoordelingsmaten.
Conclusies
Resultaten op tests die een indicatie geven van het talig functioneren van patiënten met taalproductie-problemen hangen deels samen met resultaten op de diadochokinesetest van Hurkmans et al. (2009). In de klinische praktijk lijkt het daarom raadzaam om beide soorten tests af te nemen bij patiënten met verbale apraxie.
De diadochokinesetest geeft vooral informatie op stoornisniveau terwijl via de spontanetaal-beoordelingen het algemeen communicatief functioneren en mogelijke generalisatie-effecten onderzocht kunnen worden. Het uitblijven van therapie-effecten bij de drie onderzochte patiënten als groep kan verklaard worden door de relatief kleine groepsgrootte en de diversiteit van de stoornissen van de patiënten.
5
Voorwoord
‘Verdieping en verbreding’. Dat waren de kernwoorden van mijn studie Speech and Language
Pathology. Uiteindelijk heeft dat geresulteerd in deze masterscriptie. Nadat ik de
logopedieopleiding voltooid had, ben ik verder gegaan met de studie Speech and Language
Pathology. Het afronden van de masterscriptie is het sluitstuk van laatstgenoemde opleiding.
De scriptie heeft als hoofdonderwerp ‘verbale apraxie in verschillende testcontexten’. Ik heb
deze scriptie mede naar aanleiding van mijn masterstage bij Revalidatie Friesland geschreven.
Het project in het kader van de ontwikkeling van een nieuwe orale diadochokinesetest was de
aanleiding tot het opzetten van mijn onderzoek.
Veel dank ben ik daarom verschuldigd aan Roel Jonkers en Joost Hurkmans. Roel Jonkers gaf
vanuit zijn functie als begeleider vanuit de Rijksuniversiteit Groningen vele malen kundige
feedback op mijn werk. Mijn stage- en scriptiebegeleider Joost Hurkmans heeft vaak
constructief meegedacht bij het opzetten en in kaart brengen van mijn onderzoek. Bovendien
bracht hij me samen met de collega’s van de afdeling logopedie van Revalidatie Friesland
(Marlies Feenstra, Doriene van der Kaaden en Tea Zielman) op de meest creatieve manieren
verder in mijn werk.
Verder ben ik Tea Atsma, Pieter Atsma en Helene Killmer dankbaar. Zij hebben verschillende
keren een kritische blik laten gaan over mijn scriptie. Zowel inhoudelijk als tekstueel hebben ze
me veel adviezen en tips gegeven. Op die manier werd het document leesbaar voor zowel
insiders als voor relatieve buitenstaanders. Machiel Helmus zette me in drukke tijden
spreekwoordelijk met beide benen op de grond, waardoor ik weer met een frisse blik verder
kon werken.
Line Atsma
7
Inhoudsopgave
1. Inleiding ... 8
1.1 Verbale apraxie ... 8 1.1.1 Symptomen ... 9 1.1.2 Onderliggende stoornissen ... 10 1.1.2.1 Programmeringstoornis ... 13 1.1.2.2 Planningstoornis ... 151.1.3 Combinatie met andere stoornissen ... 16
1.2 Diadochokinese ... 17
1.3 Spontane Taal ... 20
1.4 Samenhang tussen testwijzen ... 21
1.5 Therapie ... 21 1.6 Vraagstelling ... 23
2. Methode ...25
2.1 Proefpersonen ... 25 2.2 Materialen ... 26 2.2.1 Testmateriaal ... 26 2.2.2 Therapiemateriaal ... 28 2.3 Procedure ... 30 2.4 Scoring en analyse ... 313. Resultaten ...34
3.1 Samenhang testgegevens ... 34 3.2 Verandering na therapieperiode ... 364. Discussie en conclusie ...39
4.1 Testscores ... 39 4.2 Therapie-effecten ... 46 4.3 Aanbevelingen ... 50Bronnen ...52
Bijlagen ...57
Items diadochokinesetest ... 57 Items ANTAT ... 58Vragen voor spontaan gesprek AAT ... 59
8
1. Inleiding
Verbale apraxie is een stoornis in de spraakproductie die kan optreden na niet-aangeboren hersenletsel. Er is in de literatuur geen duidelijke consensus over de definitie en de uiting van de stoornis. Dat is één van de redenen dat er tot op heden geen klinisch bruikbaar diagnostisch en kwalitatief goed onderbouwd instrument op de markt is.
In Noord-Nederland wordt momenteel gewerkt aan de ontwikkeling van instrumenten die verbale apraxie in kaart brengen. Door het UMCG Centrum voor Revalidatie, locatie Beatrixoord (Haren) wordt een diagnostisch instrument ontwikkeld en door Revalidatie Friesland wordt een evaluatie-instrument voor therapie bij verbale apraxie opgezet. De Rijksuniversiteit Groningen participeert in beide projecten. In het kader van het project van Revalidatie Friesland is een orale diadochokinesetest in ontwikkeling. De eerste resultaten daarvan zijn onlangs gepresenteerd (Hurkmans, Jonkers, Feiken, Boonstra, De Bruijn, Arendzen en Reinders-Messelink, 2009). Het onderzoek betreffende de orale diadochokinesetest bevindt zich momenteel in de fase waarin gewerkt wordt aan normering en validering. In het kader daarvan is de test bij twaalf gezonde proefpersonen en 24 personen met mogelijk verbale apraxie afgenomen. In deze scriptie worden de prestaties van de personen met (waarschijnlijk) verbale apraxie namelijk de orale diadochokinesetest, vergeleken met de spraakproductie in de spontane taal.
In dit hoofdstuk zal de theoretische achtergrond van verbale apraxie en van de gebruikte tests worden beschreven. Er zal aandacht worden besteed aan de kenmerken van verbale apraxie en de achterliggende problemen. Verder wordt ook ingegaan op de diagnostiek en therapie bij verbale apraxie.
1.1 Verbale apraxie
Na niet-aangeboren hersenletsel zoals een cerebrovasculair accident (CVA) of contusio cerebri, kan een stoornis in de spraak en/of taal voorkomen. Ook een tumor of neurologische ziektes kunnen spraak- en/of taalstoornissen veroorzaken (Ogar, Willock, Baldo, Wilkins, Ludy en Dronkers, 2006).
Wanneer er een stoornis in de spraakproductie optreedt na niet-aangeboren hersenletsel, kan dit leiden tot verschillende spraakproblemen. Zo kan er sprake zijn van verbale apraxie en/of dysartrie. Daarnaast kan niet-aangeboren hersenletsel leiden tot de taalstoornis afasie.
De term verbale apraxie werd voor het eerst geïntroduceerd door Darley (1969). Sindsdien is er veel gepubliceerd over de stoornis. Duffy (2005) stelde dat er in de literatuur 23 symptomen worden gebruikt om verbale apraxie te duiden. Hoewel er in de loop der jaren veel benamingen voor de stoornis werden gebruikt, is ‘verbale apraxie’ in Nederland momenteel de meest gebruikte benaming van de stoornis.
Wanneer er verbale apraxie optreedt, blijkt vaak dat het hersenletsel is gelokaliseerd in de linker hemisfeer van de hersenen. Regelmatig treedt verbale apraxie op samen met andere stoornissen in de communicatie (zoals afasie en/of dysartrie). De verhouding tussen de verschillende communicatiestoornissen verschilt per patiënt. Van de patiënten met neurogene verworven communicatiestoornissen, heeft vijf procent als hoofddiagnose ‘verbale apraxie’ (Duffy, 2005). Op basis daarvan kan worden gesteld dat ‘pure’ verbale apraxie niet frequent voorkomt.
9
niet-bestaande woorden en in woord- danwel zinscontext. Op die manier konden Square-Storer et al. via de vele verschillende subtests een algemeen beeld krijgen van de verschillen tussen patiënten met verbale apraxie en zonder verbale apraxie.
In het vervolg van deze paragraaf wordt een overzicht gegeven van de literatuur die over verbale apraxie is gepubliceerd. Dit overzicht leidt tot verschillende inzichten over de definitie en de uiting van de stoornis (e.g. Haley en Overton, 2001 en Aichert en Ziechler, 2004).
1.1.1 Symptomen
Verbale apraxie is een stoornis in de spraakproductie. Deze stoornis wordt gekarakteriseerd door het foutief uitvoeren van articulatorische bewegingen. Verder zijn er problemen met het opstarten van uitingen en zijn er substituties, distorsies, omissies, addities en repetities van fonemen. Ook komen er problemen in het spreektempo, de prosodie en de vloeiendheid voor (Duffy, 2005). Verder kunnen er naast de hierboven genoemde kenmerken ook foneemverlengingen en dysprosodie optreden (Odell, McNeil, Rosenbek en Hunter, 1990). Daarnaast worden ook stoornissen in de programmering (e.g. Darley, Aronson en Brown, 1975) en/of planning van spraak (e.g. Van der Merwe, 1997) genoemd als kenmerken van verbale apraxie.
Volgens Wertz, LaPointe en Rosenbek (1984) is verbale apraxie een beschadiging van de capaciteit om bij bewuste spraakklanken te positioneren. Wertz et al. stelden dat patiënten met verbale apraxie meer moeite hebben met beginklanken dan met eindklanken. Ook concludeerden de onderzoekers dat deze patiënten meer moeite hebben met de uitspraak van clusters dan met de uitspraak van individuele consonanten.
Ziegler en Von Cramon (1986) onderzochten via akoestische analyses coarticulatie bij patiënten met verbale apraxie. De onderzoekers onderzochten de coarticulatie en klankanticipatie bij bijvoorbeeld ‘plofconsonanten’. Ziegler en Von Cramon richtten zich op de overgang tussen klanken. Reden hiervoor was dat bekend is dat klanken bij gezonde sprekers beïnvloed worden door de al dan niet aanwezige andere klanken rondom de doelklanken. Zowel de aard als de duur van de klank werden in het betreffende onderzoek onderzocht.
De patiënten moesten zinnen uitspreken die doelwoorden bevatten. De doelwoorden verschilden van elkaar. Deze verschillen betroffen vaak één specifieke klank waardoor de verschillen tussen de doelwoorden heel specifiek waren. De onderzoekers concluderen dat er bij verbale apraxie een stoornis is op het gebied van de coarticulatie. Ziegler en Von Cramon vermoeden dat er sprake is van een vertraging bij het initiëren van klankbewegingen waarbij geanticipeerd zou moeten worden op de mogelijke aanwezigheid van andere klanken voor en na de doelklank en de aard van deze ‘buurklanken’. De patiënten met verbale apraxie hebben problemen met het inzetten van de beweging die hoort bij de aanpassing van de klanken aan de ‘buurklanken’. Deze inzet van de articulatie is bij de patiënten met verbale apraxie vaak vertraagd, zo stellen Ziegler en Von Cramon.
10
1.1.2 Onderliggende stoornissen
Wertz et al. (1984) waren de eerste onderzoekers die een groot onderzoek uitvoerden naar verbale apraxie. Deze onderzoekers baseerden hun bevindingen op uitgebreid literatuuronderzoek en veel klinische ervaring. Ze definiëren verbale apraxie als volgt: ‘verbale apraxie is een neurogene fonologische stoornis die het gevolg is van sensomotorische beschadiging van de capaciteit die een mens heeft om te selecteren, programmeren en/of uitvoeren in gecoördineerde spraak’ (Wertz et al. 1984:4).
Links, Feiken en Bastiaanse (1996) beschrijven verbale apraxie aan de hand van een taalverwer-kingsmodel. Dit model is opgesteld door Bastiaanse (1993) (zie figuur 1). Het model is een samenvoeging van de modellen van Ellis en Young (1988), Levelt (1989) en Black (1991). In het model wordt zowel begrip en productie op woord- en zinsniveau beschreven.
Volgens Links et al. wordt verbale apraxie veroorzaakt door een stoornis in het planningsgedeelte van de spraak. De planningsfase vindt plaats tussen de fonologische codeerfase en de articulatiefase. Een gevolg van de stoornis in de planningsfase van spraak is volgens de onderzoekers dat de patiënt steeds zoekt naar de juiste articulatiewijze en -plaats van de woordvorm. De patiënt met verbale apraxie merkt volgens de Links et al. een gemaakte fout echter wel.
Figuur 1. Het taalverwerkingsmodel van Bastiaanse (1993) zoals beschreven in Links et al. (1996).
11
De ene route omvat volgens Levelt et al. de spraak van frequent voorkomende syllaben. Daarmee doelen de onderzoekers op het feit dat gezonde sprekers bij de uitspraak van hoogfrequente syllaben gebruik maken van eerder opgeslagen articulatiebewegingen. Deze bewegingen liggen per syllabe opgeslagen. Levelt et al. noemen dit het zogenaamde syllabary. Het toepassen van eerder opgeslagen articulatiebewegingen leidt tot vloeiendheid in de spontane spraak, omdat deze bewegingen per syllabe opgeslagen liggen.
De tweede route waarover Levelt et al. spreken, betreft de articulatiebewegingen van minder frequente syllaben. Deze syllaben worden door de spreken telkens als ‘nieuw’ beoordeeld, waardoor de syllabe als het ware voor de spreker een nieuwe combinatie van opeenvolgende fonemen is. Het gaat hier om een zogenaamde indirecte route. Hierbij kan het syllabary niet gebruikt worden.
12
Van der Merwe (1997) beschrijft een model dat de spraakproductieproblemen bij verbale apraxie weergeeft. Via dat model tracht de onderzoeker te verklaren waarom er vooral planningsproblemen optreden bij verbale apraxie. Van der Merwe stelt dat bij de spraakproductie vier fases worden doorlopen. Er wordt eerst eenselectie gemaakt linguïstische units en fonemen. Vervolgens worden deze fonemen georganiseerd (planning). Daarna volgt motorische programmering van de fonemen via het instellen van spierbewegingen en spierkracht. Tot slot stelt Van der Merwe dat de klanken daadwerkelijk worden uitgesproken.
Whiteside en Varley stelden een model op waaruit blijkt dat andere problemen ten grondslag liggen aan verbale apraxie. De onderzoekers gebruikten bij hun analyse zowel akoestische als articulatorische data van spraakproductie van patiënten met verbale apraxie. Zij brachten daar in 1998 een artikel over uit. De onderzoekers noemen hun model het dual-route-model. Dat heeft te maken met het feit dat ze er vanuit gaan dat er bij het spreken twee routes kunnen worden gebruikt.
Whiteside en Varley concluderen dat het verbaal-motorische systeem bij verbale apraxie moeilijk toegankelijk en ‘gedisorganiseerd’ is. De spraak loopt volgens de onderzoekers bij de genoemde patiëntgroep via een indirecte fonologische coderingsroute. De directe route is bij patiënten met verbale apraxie verstoord, zo stellen Whiteside en Varley. De directe en indirecte routes zijn te zien in figuur 3, waar het model van Whiteside en Varley (1998) wordt weergegeven.
Figuur 3. Het model van Whiteside en Varley (1998).
Volgens Whiteside en Varley (1998) zijn de patiënten met verbale apraxie bij het spreken genoodzaakt om meer on-line samenstellingen te maken, die daarom meer cognitieve activiteit vereisen. De onderzoekers stellen om die reden dat er bij verbale apraxie veel verschillende spraakkenmerken optreden. De meest opvallende kenmerken zijn volgens Whiteside en Varley toegenomen uitingsduur, grotere variabiliteit in fouten en inconsistentie van de fouten.
13
rechtstreeks uit het syllabary te halen. Deze directe route is volgens de onderzoekers namelijk verstoord, waardoor de patiënten ook moeite met frequent voorkomende syllaben hebben. Dat komt omdat de gehele directe route verstoord is waardoor deze patiënten afhankelijk zijn van de indirecte route. Vanwege de problemen met deze route moeten patiënten met verbale apraxie voor alle spraakbewegingen volgens Varley en Whiteside de indirecte route gebruiken, de route waarbij alle syllaben als ‘nieuw’ worden ervaren. De ‘bevoorrechte’ status van de veelvoorkomende woorden is dus geminimaliseerd.
Volgens Varley en Whiteside (2001) zijn er geen frequentie-effecten (te verwachten) bij bijvoorbeeld het herhalen bij patiënten met verbale apraxie. Het compenseren via de indirecte route gaat echter niet heel gemakkelijk en daarom levert dat problemen in de spraak op. Dat is merkbaar doordat er minder automatisme in de spraakproductie (vloeiendheid) is, er pauzes tussen de lettergrepen (segmentatie) zijn en er verlengde en inconsistente spraakpatronen optreden.
Aichert en Ziegler (2004) vonden echter wel frequentie-effecten in hun studie naar de taalproductie bij patiënten met verbale apraxie. De onderzoekers stellen daarom dat de patiënten met verbale apraxie wel degelijk toegang hebben tot het syllabary, maar dat ze de syllabische motorische patronen er niet correct uit kunnen ophalen. Volgens Aichert en Ziegler is het dual-route-model niet toereikend omdat patiënten met verbale apraxie moeite hebben met het ophalen van de plannen voor de articulatorische bewegingen die vereist zijn voor correcte productie van syllaben.
1.1.2.1 Programmeringstoornis
McNeil et al. (1997) omschrijven verbale apraxie als een fonetisch-motorische stoornis in de spraakproductie. De stoornis wordt volgens McNeil et al. veroorzaakt door een probleem in de vertaling van woordvormen (fonologisch frame) naar articulatorische bewegingen. Deze vertaalslag wordt inefficiënt gemaakt. Daardoor treden er substituties en distorsies op. Deze spraakveranderingen kunnen voorkomen bij intra- en interarticulatorische bewegingen. Ze betreffen zowel de prosodie als de spatiële kenmerken.
McNeil publiceerde in 2002 een artikel waarin gesteld wordt dat verbale apraxie een fonetisch-motorische stoornis is. De onderzoeker gaat uit van een drie fasen-model van de spraakproductie. Als basis is daarvoor het eerder beschreven model van Van der Merwe (1997) gebruikt. McNeil (2002) stelt echter dat er geen vier maar drie fases zijn in de spraakproductie. De onderzoeker neemt daarbij fase 1 en 2 van Van der Merwe (1997) samen. Volgens McNeil (2002) bestaat de eerste fase uit motorische planning. In de tweede fase is er aandacht voor programmering en in de derde fase van de spraakproductie worden de articulatorische bewegingen daadwerkelijk uitgevoerd zo stelt McNeil. McNeil verbindt de verschillende uitingsvormen van verbale apraxie aan de door hem opgestelde fases van het spraakproductieproces. Zo zou gescandeerde spraak een gevolg zijn van een probleem in fase één. Auditief en visueel zoekgedrag, addities, omissies en distorsies komen voor bij een stoornis in fase twee. Bij problemen in fase drie kan gesteld worden dat er geen sprake is van verbale apraxie, maar van dysartrie, omdat de stoornis zich dan vooral uit op uitvoeringsniveau.
14
dan bij meersyllabische woorden. Bartle et al. (2007) concluderen gezien de resultaten dat de bevindingen in overeenstemming zijn met eerdere studies naar articulatorische vaardigheden (e.g. Bose, Van Lieshout en Square, 2001).
Er is volgens Bartle et al. (2007) sprake van een motorisch planningsprobleem of een motorisch programmeringprobleem. Van een planningsprobleem kan sprake zijn omdat de patiënt problemen vertoont in de accuraatheid en consistentie. Dit zou volgens Bartle et al. het gevolg kunnen zijn van compensatoire strategieën die de patiënt toepast vanwege planningsproblemen. Bartle duidt hiermee op de problemen die McNeil (2002) koppelt aan fase één: motorische planning.
Volgens Bartle et al. (2007) kan er echter ook sprake zijn van programmeringsproblemen omdat de patiënt syllaben en clusters reduceerde en kennelijk moeite had met de verschillende deelhandelingen om de totale uitspraak accuraat te bewerkstelligen. In dat geval is er sprake van een probleem in, wat McNeil (2002) noemt, fase twee: motorische programmering.
Sommige onderzoekers beschouwen verbale apraxie niet alleen als specifiek een spraakprobleem maar als een deel van een breder motorisch probleem. Dat probleem omvat meer dan alleen de verbale apraxie. Darley et al. (1975) beschouwen verbale apraxie als een probleem in de motorische spraakprogrammeerder. Daarbij leggen de onderzoekers de link naar een algemeen programmeerprobleem, waardoor het coördineren van een actie en de deelhandelingen die voor die actie nodig zijn, verstoord zijn. Deze programmeerproblemen zouden zich volgens Darley et al. niet alleen tot de spraak beperken, maar ook in andere activiteiten naar voren komen.
Clark en Robin (1998) onderzochten de accuraatheid van lipbewegingen bij patiënten met verbale apraxie en gezonde proefpersonen. De deelnemers aan het onderzoek werden gevraagd lipbewegingen te imiteren. De taak hield in dat patiënten hun lippen bewogen naar aanleiding van een grafisch weergegeven patroon. Het ging hierbij om het openen en sluiten van de lippen in verschillende ritmes. Er bleek grote variabiliteit wat betreft de scores van de verschillende patiënten. Clark en Robin constateren daarom dat er sprake is van tegengestelde patronen. Volgens de onderzoekers kan gesteld worden dat er motorische programmeringproblemen zijn bij verbale apraxie, maar dat de manier en mate van optreden van deze programmeringproblemen erg divers zijn binnen de patiëntgroep.
Wanneer er fouten optreden in de spraakproductie bij personen met verbale apraxie, dan verbeteren deze patiënten de fouten niet altijd adequaat, zo blijkt uit een onderzoek van Liss (1998). Liss gebruikte daarvoor samples van de spontane taal van patiënten. De zelfverbeteringen die de patiënten met verbale apraxie uiten, zijn vaak niet de doeluiting. Er treedt in veel gevallen een foutieve prosodische markering op. Het gaat hierbij volgens Liss om prosodische markering van fonetische fouten en bijvoorbeeld syllabesegregatie.
De genoemde manieren om fouten te verbeteren, zijn volgens Liss niet in het voordeel van de luisteraar. De pogingen om fouten te verbeteren bemoeilijken volgens Liss de mogelijkheid van luisteraars om de boodschappen die de spreker uitzendt, te decoderen. Liss concludeert daarom dat er bij de apractici sprake is van mogelijkheden om fouten in hun spraak op te merken, maar dat deze mogelijkheden wel beschadigd zijn en dat fouten daarom niet altijd opgemerkt worden. Omdat het verbeteren van de gemaakte fouten ook niet altijd efficiënt is, concludeert Liss dat het systeem waarbij goed wordt geanticipeerd op articulatiefouten niet meer geheel in tact is bij de apractici. Gezien het feit dat er tijd zit tussen het opmerken van de fout en het daadwerkelijke verbeteren van de fout, vermoedt Liss dat de mogelijkheid om verbeteringen te plannen, gestoord zou kunnen zijn.
15
en drie-syllabische woorden. De onderzoekers wijten de verkorting van de klanken aan een probleem op het motorische niveau van de articulatie.
Deger en Ziegler (2002) doen meer specifieke uitspraken over de motorische bewegingen. Zij gaan uit van problemen met de motorische planning van alternerende syllaben. Uit de studie die deze onderzoekers uitvoerden, blijkt namelijk dat personen met verbale apraxie specifieke kenmerken laten zien bij de uitspraak van verschillende syllaben, in verhouding tot gezonde proefpersonen en patiënten met afasie zonder verbale apraxie.
Niet alle onderzoekers die een woordlengte-effect constateerden, vonden ook dezelfde lengte-effecten. Uit het al eerder naar voren gekomen onderzoek van Bartle et al. (2007) blijkt bijvoorbeeld dat er naast problemen met twee- en drie-syllabische woorden bij patiënten met verbale apraxie ook afwijkingen optraden bij één-syllabische woorden. Het betrof in dat geval afwijkende tongbewegingen. Dit was een voor Bartle et al. onverwacht effect omdat in de andere onderzoeken vooral problemen met langere woorden waren geconstateerd.
1.1.2.2 Planningstoornis
Planningsproblemen komen veelvuldig voor bij patiënten met verbale apraxie. Volgens Van der Merwe (1997) is er bij verbale apraxie sprake van een primair planningsprobleem. De context van de klanken (coarticulatie) en het adequaat toepassen vallen daar onder meer onder. De volgende fasen van het spraakproces zijn volgens Van der Merwe ook problematisch, maar zijn niet de oorzaak van de problemen.
Patiënten met verbale apraxie proberen dit probleem te compenseren, maar krijgen dan problemen met programmering, omdat ze feitelijk te snel spreken in vergelijking met hun capaciteiten. Dat heeft vervolgens weer gevolgen voor de accuraatheid en consistentie in het spreken. Van der Merwe ontkent dan ook niet dat er sprake is van programmeringsproblemen bij verbale apraxie. De onderzoeker stelt evenwel dat de basis voor de problemen met het programmeren ligt in problemen met planning. De stoornissen in de coördinatie, resonantie, respiratie en fonatie die McNeil (2002) noemt, zijn volgens de theorie van Van der Merwe (1997) wel aanwezig bij patiënten met verbale apraxie, maar zijn in beginsel niet de basis van de problemen. Dat geldt ook voor problemen in fase drie van het model van McNeil (2002): de articulatorische bewegingen. Wanneer de conclusies van Van der Merwe (1997) aangehouden worden, dan kunnen problemen die lijken op dysartrie voorkomen bij patiënten met verbale apraxie, maar zijn deze problemen niet de stoornis zelf, maar een gevolg van een stoornis in de planning.
Bartle et al. (2007) gaan in hun theorie over de stoornis bij verbale apraxie uit van verminderde fonologische kennis. Deze zou zich uiten in motorische plannings- of programmeringsproblemen. Van der Merwe (1997) stelt echter dat er slechts sprake is van motorische planningsproblemen. Beide onderzoeken zitten overigens op één lijn wat betreft de vertoonde problemen met accuraatheid en consistentie. Ook Bartle et al. (2007) stellen namelijk dat deze problemen optreden wanneer de patiënt compensatoire strategieën toepast als gevolg van planningsproblemen. Dat er ook sprake kan zijn van programmeringsproblemen, zoals Bartle et al. constateren, past niet in de theorie die Van der Merwe (1997) lanceerde.
16
1.1.3 Combinatie met andere stoornissen
Verbale apraxie komt vaak tezamen voor met andere, eveneens communicatieve stoornissen, zoals dysartrie en afasie. Zo heeft 81 procent van de patiënten met verbale apraxie bijkomende afasie (McNeil, Doyle en Wambaugh, 2000). Dat heeft onder meer te maken met de plaats van de hersenlaesie. Bovendien is er niet altijd duidelijk onderscheid te maken tussen verbale apraxie, afasie en dysartrie. De drie stoornissen kunnen zich namelijk allen uiten op articulatorisch en/of fonematisch niveau van de spraak. In deze paragraaf komen naast verbale apraxie eerst dysartrie en vervolgens afasie aan de orde.
Bij dysartrie is er sprake van een motorische spraakstoornis als gevolg van niet aangeboren hersenletsel. Dysartrie wordt gekenmerkt door verstoorde motorische controle over de spraakbewegingen. Dysartrie heeft echter geenszins te maken met motorische planning (Waters, Rochon, Wertz, LaPointe en Rosenbek, 1984).
Verbale apraxie verschilt van dysartrie op het gebied van de spierkracht. Bij dysartrie wordt de spraakstoornis louter veroorzaakt door spierzwakte. Dat maakt dat de fouten bij dysartrische spraak voorspeld kunnen worden. Fouten bij verbale apraxie kunnen echter niet voorspeld worden (Wertz et al., 1984). Dit onderscheid tussen stoornissen baseren Wertz et al. onder meer op de definitie van verbale apraxie die deze onderzoekers opstelden (zie paragraaf 1.1).
Ogar et al. (2006) onderzochten in hoeverre er samenhang was tussen verbale apraxie en dysartrie. De onderzoekers vonden echter geen samenhang tussen deze twee stoornissen. Deze onderzoekers onderzochten vooral naar de mate van ernst van beide stoornissen. De onderzoekers concludeerden dat er geen correlatie was tussen de ernst van de dysartrie en van de verbale apraxie.
Wat betreft het verschil tussen verbale apraxie en afasie, stellen sommige onderzoekers dat verbale apraxie los staat van talige componenten zoals begrip, lezen en schrijven (e.g. Darley et al., 1975). Toch zijn niet alle onderzoekers het daarmee eens. Reden hiervoor is dat verbale apraxie alleen voorkomt bij talige activiteiten. Daardoor kan niet per definitie worden uitgesloten dat de talige factor een rol speelt bij verbale apraxie. Of een talige factor ook daadwerkelijk invloed heeft op verbale apraxie, leidt tot veel discussie. Veel onderzoekers stellen namelijk dat verbale apraxie een vooral motorische stoornis is (zie § 1.1.2.1).
McNeil, Hashi en Southwood (1984), McNeil (2002) en Ogar et al. (2006) geven aan dat er tussen verbale apraxie en afasie veel overlap is. Volgens McNeil (2002) gaat het om anticipatoire en perseveratieve fouten, transpositie-, stemgevings-, en klinkerfouten, zoekgedrag, een inconsistent foutenpatroon, een stijgend aantal fouten bij toegenomen fonologische complexiteit, meer fouten bij doelbewuste spraak dan bij automatische spraak, problemen met spraakinitiatie, foutenbewustzijn en een in verhouding relatief goed taalbegrip. Er zijn volgens McNeil slechts twee kenmerken waarin de verbale apraxie zich per definitie onderscheidt van conductie-afasie: dysprosodie en de intrusie van de schwa-klank.
Volgens McNeil et al. (1984) en Ogar et al. (2006) heeft verbale apraxie de meeste overlap met afasie van Broca. Deze twee stoornissen zijn echter niet dezelfde, maar ze komen vaak samen voor. Het relatief goede begrip (auditief en schriftelijk) is daarbij een ‘verwarrende’ factor, omdat dat bij beide stoornissen een kenmerk is. Ogar et al. concluderen dat de wanneer de laesie een grote omvang had, deze zich uitstrekte vanuit de linker superior precentrale gyrus van de insula naar het naastgelegen gebied van de basale kernen, het gebied van Broca en de ventrale post-centrale gyrus. In dat geval is er naast verbale apraxie vaak ook sprake van afasie van Broca.
17
syllabary en het fonologisch coderingssysteem (zie figuur 2, het model van Levelt, 1999). Bij
conductie-afasie zou de stoornis optreden bij het fonologisch coderen. Er is dan sprake van een pre-fonetische stoornis.
Strauss Hough, DeMarco en Farler (1994) onderzochten het naspreken bij tien patiënten met ofwel afasie van Broca in combinatie met verbale apraxie ofwel conductie-afasie. De onderzoekers voerden repetitietaken uit met bestaande woorden en niet-bestaande woorden. Uit het onderzoek bleek dat alle patiënten moeite hadden met naspreken. Ze produceerden allen significant meer fouten dan de controlegroep zonder hersenletsel. Verder bleek dat er bij alle patiënten een woordbetekeniseffect was. Strauss Hough et al. (1994) concluderen dat alle onderzochte patiënten met verbale apraxie moeite hebben met de verbinding tussen het coderen van akoestische naar fonologische informatie en de fonologische buffer.
Canter, Trost en Burns (1985) onderzochten of verbale apraxie en afasie ook van elkaar gescheiden kunnen worden. Dat deze ze via perceptuele fonologische analyse van testresultaten van tien patiënten met afasie van Broca en verbale apraxie en tien parafatische sprekers (waarvan vijf met afasie van Wernicke en vijf met conductie-afasie). Er werden een woordherhaaltest en een benoemtest met afbeeldingen (op woordniveau) afgenomen.
Tussen beide groepen werden duidelijke verschillen gevonden. Deze verschillen traden vooral op bij de verschillende moeilijkheidsgraden van fonemische segmenten. De patiënten met verbale apraxie maakten veel fouten waarbij één distinctief kenmerk van de articulatie verkeerd werd gebruikt. De afasiepatiënten maakten daarentegen meer fouten waarbij drie distinctieve kenmerken van de articulatie verkeerd waren. Wat betreft het type fouten dat de beide groepen vertoonden, werden er geen significante verschillen gevonden. De patiënten met verbale apraxie produceerden veel fouten in de overgang tussen verschillende klanksoorten (alternering), terwijl de afasiepatiënten meer fouten bij sequentiële reeksen vertoonden.
De onderzoekers vermoeden aan de hand van de gevonden resultaten dat er bij de patiënten met fonematische parafasieën sprake is van een probleem in het ophalen en toepassen van fonologische woordpatronen. Bij de patiënten met verbale apraxie zit er volgens Canter et al. een probleem in het omzetten van fonologische patronen naar spraakproductie.
1.2 Diadochokinese
Omdat in het huidige onderzoek de resultaten op de in ontwikkeling zijnde orale diadochokinesetest worden onderzocht, is er in kaart gebracht in hoeverre er onderzoek is gedaan naar diadochokinese-taken en naar de effecten daarvan of de prestaties van patiënten met verbale apraxie op de genoemde taak. Om die reden wordt In deze paragraaf de diadochokinese onder de loep genomen. Diadochokinese is de benaming voor een taak waarbij bewegingen (snel) afgewisseld worden. Dit kunnen bewegingen zijn van bijvoorbeeld ledematen of articulatoren (oraal). In het onderhavige onderzoek betreft dit het (snel) afwisselen van articulatoren. Daar waar er in dit document gesproken wordt over diadochokinese of een diadochokinesetest, wordt daarom in alle gevallen gedoeld op de orale versie van de diadochokinese.
18
prestaties van tien gezonde sprekers, tien geriatrische sprekers en vier dysartrische sprekers beoordelen. Er werden elf verschillende aspecten geanalyseerd met behulp van een zevenpuntschaal, die varieerde van ‘normaal’ tot ‘ernstige afwijking van normaal’.
Parnell en Amerman constateerden dat er heel veel variatie aanwezig was in de scores. Bij tien van de elf kenmerken waren er significante verschillen tussen de beoordelaars. De onderzoekers stellen daarom dat er grote behoefte is aan klinische standaarden bij de prestaties op de diadochokinesetest. De conclusies van Parnell en Amerman (1987) zijn overeenkomstig met de bevindingen van Gadesmann en Miller (2008). Zij onderzochten ook de betrouwbaarheid van de diadochokinesetest. Dit werd gedaan via analyses van tien spraak-/taalpathologen en tien ongetrainde De onderzoekers concluderen daarom dat de betrouwbaarheid feitelijk te laag is om het instrument in de klinische praktijk te gebruiken. Deze conclusies kwamen voort uit de gevonden lage inter- en intrabeoordelaarsbetrouwbaarheid. Er was geen invloed van de klinische ervaring merkbaar in de resultaten. Vanuit de genoemde bevindingen concluderen Gadesmann en Miller dat voorzichtigheid gewenst is bij het klinische gebruik en de interpretatie van de diadochokinesetest als diagnostisch en evaluatief instrument.
Kent, Kent en Rosenbek (1987) toonden aan dat diadochokinesetests klinisch gebruikt kunnen worden om afwijkingen in kracht, snelheid en articulatorische mogelijkheden te detecteren. De onderzoekers namen diverse studies onder de loep waarbij gezonde proefpersonen en patiënten met dysartrie, cerebellaire ataxie en de ziekte van Parkinson via de diadochokinesetest waren onderzocht. Daaruit werd duidelijk dat het belangrijk is om de normgegevens van gezonde proefpersonen in ogenschouw te nemen bij de beoordeling van de resultaten van patiënten op de diadochokinesetest. Ook gezonde proefpersonen presteerden namelijk niet altijd maximaal op de diadochokinesetest. De prestaties bleken afhankelijk van onder meer motivatie, leeftijd en sekse. Kent et al. onderzochten verder welke klanken en klankcombinaties veelal gebruikt werden bij de diadochokinesetest. Volgens de onderzoekers ging het om de syllaben /pə/, /tə/ en /kə/. Ook de stemhebbende varianten van deze klanken, /bə/, /də/ en /gə/ worden veel gebruikt bij de diadochokinesetest. De klanken komen zo ook in de alternerende reeks /pə/ /tə/ /kə/ en /bə/ /də/ /gə/ voor.
Ackermann, Hertrich en Hehr (1995) brachten in kaart in hoeverre via de diadochokinesetest onderscheid aangebracht zou kunnen worden tussen verschillende stoornissen. De onderzoekers namen de taak daartoe af bij patiënten met de ziekte van Parkinson, de ziekte van Huntington, Friedreich’s ataxie en patiënten met een puur cerebellair syndroom. Daarnaast werd ook een controlegroep onderzocht. De onderzoekers namen daarbij het gemiddelde aantal syllaben per item, de syllabeduur en het percentage incomplete syllaben als centrale aspecten mee in het onderzoek.
Ackermann et al. constateren dat via de diadochokinesetest een duidelijk onderscheid tussen de verschillende groepen kan worden aangebracht. Alle patiëntgroepen verschilden op de drie onderzochte aspecten significant van de controlegroep. Verder bleek dat met uitzondering van de vergelijking tussen de patiënten met de ziekte van Huntington en patiënten met een cerebellair syndroom, alle patiëntgroepen significant van elkaar verschilden. Daarnaast werd duidelijk dat de patiënten met de ziekte van Parkinson gemiddeld de meest afwijkend lange syllabeduur en gemiddeld het hoogste percentage incomplete syllaben produceerden. De onderzoekers stellen op basis van hun onderzoek dat de diadochokinesetest een sensitieve maat is om orofaciale motorische stoornissen in kaart te brengen. Williams en Stackhouse (2000) gebruiken een diadochokinesetest die bestaat uit een verbaal en een non-verbaal deel. Hierbij lijken de schrijvers te doelen op talige en niet-talige taken. Williams en Stackhouse stellen dat deze beide versies vaak vergeleken worden om bij kinderen vast te stellen of er sprake is van dysartrie danwel dyspraxie. Toch geven de onderzoekers aan dat dit diagnostische onderscheid niet altijd praktisch bruikbaar is, omdat er geen evidente bewijskracht voor het onderscheid is.
19
sommige onderzoekers stellen dat er ook bij niet-betekenisdragende syllaben sprake zou kunnen zijn van talige effecten (e.g. Den Ouden, 2004).
In enkele onderzoeken zijn – evenals in het onderhavige onderzoek – de prestaties op een test waarbij sprake was van het snel afwisselend uitspreken van klanken, syllaben of woorden (zoals in de diadochokinesetest) vergeleken met prestaties op andersoortige taaltests.
Ziegler (2002) onderzocht de taakgerelateerde factoren bij het onderzoeken van spraakproductie bij patiënten met dysartrie en verbale apraxie. De onderzoeker vergeleek in zijn onderzoek zinsproductie met de prestaties op een diadochokinesetest. In het onderzoek werden de prestaties van 140 patiënten met elkaar vergeleken. Van de onderzoeksgroep was er bij 125 patiënten sprake van dysartrie. Vijftien patiënten kregen de diagnose verbale apraxie. De controlegroep bestond uit 35 gezonde personen. De groep dysartrische patiënten bestond uit patiënten met de ziekte van Parkinson, degeneratieve ziektes, mensen die een CVA hadden doorgemaakt, mensen met andere hersenbeschadigingen en mensen met ‘overige’ ziektes (niet nader gespecificeerd).
Bij de zinsproductietaak moesten de proefpersonen zinnen herhalen, die door de testafnemer werden uitgesproken. Er moesten twee sets van 24 zinnen worden herhaald. De zinnen bevatten gevarieerde CVC-constructies, met steeds verschillende combinaties. Bij de diadochokinesetest werd de proefpersonen gevraagd om een gegeven syllabe sequentieel zo snel mogelijk te herhalen. Bij de gekozen items van deze taak werden verschillende articulatiewijzen afgewisseld. De constructies van de items waren gematcht met de items in de zinsproductietaak. De prestaties op de zinsproductietaak werden geanalyseerd via de articulatietijd van de syllaben, de ratio van de articulatietijd van het doelwoord en de gemiddelde articulatietijd en – tot slot – de vloeiendheidsratio (van de gemiddelde spreektijd en de gemiddelde articulatietijd). De prestaties op de diadochokinesetest werden geanalyseerd via de articulatietijd van de syllaben.
Ziegler constateerde wat betreft de zinsproductietaak dat er bij iedere patiëntgroep, behalve bij de mensen met de ziekte van Parkinson, sprake was van een vertragingseffect, naarmate de zinnen complexer werden. Verder werd bij alle groepen gezien dat de duur van CV-clusters met /t/- of /k/-combinaties langer was dan bij clusters met /p/-/k/-combinaties. Ook werd vastgesteld dat patiënten met verbale apraxie meer dysprosodie vertoonden. Verder was de gemeten onvloeiendheid het grootst bij dezelfde patiëntgroep.
Wat betreft de diadochokinesetest, stelde Ziegler vast dat er een vertragingseffect werd gezien, naarmate de complexiteit steeg. Dit was, evenals bij de zinsproductietaak, het geval bij alle groepen, met uitzondering van de Parkinsonpatiënten. Wat betreft de snelheid waren de resultaten van de groep Parkinsonpatiënten en de patiënten met verbale apraxie vergelijkbaar met elkaar. Die twee groepen hadden een snellere articulatietijd dan de andere patiëntgroepen.
20
1.3 Spontane Taal
In het onderhavige onderzoek wordt verbale apraxie in verschillende testsituaties onder de loep genomen. Daarbij wordt ook de spontane taal van patiënten met verbale apraxie geanalyseerd. In de huidige paragraaf worden onderzoeken uiteengezet die beschrijven hoe verbale apraxie zich uit in de spontane taal.
De mate van vloeiendheid in de spontane taal en in testsituaties is vaak een kenmerk van verbale apraxie (e.g. Duffy, 2005). Feyereisen, Pillon en De Partz (1991) onderzochten het meten van vloeiendheid bij een groep afasiepatiënten. Feyereisen et al. vermoedden dat vloeiendheid moeilijk meetbaar is vanwege het temporele aspect en zochten daarom naar een alternatief. Daarbij hebben de onderzoekers de deelaspecten van vloeiendheid onderzocht. Het gaat daarbij om onder meer articulatorische vaardigheid en het gebruik van grammaticale woorden. Uit het onderzoek blijkt dat deze kenmerken onafhankelijk zijn en niet met elkaar correleren, waardoor ze niet een maat blijken te zijn voor vloeiendheid. De consistente spraakkenmerken die Feyereisen et al. hebben onderzocht, staan los van de mate van vloeiendheid en kunnen dus niet gebruikt worden om vloeiendheid in kaart te brengen.
Als alternatief voor de mate van vloeiendheid, hebben Feyereisen et al. ook op het morfeem- en zinsniveau onderzoek gedaan. De onderzoekers namen daarbij onder meer lange pauzes, opgevulde pauzes (bijv. schwa-interjecties), syllabeverlenging, valse starts, MLU en type/token ratio mee. De resultaten wijzen echter uit dat er altijd een temporele (tijds-) maat gebruikt moet worden om vloeiendheid te onderzoeken. Een test die alléén een beoordeling op morfeem- en zinsniveau betreft en geen tijdsmaat heeft, meet niet wat via een temporele (vloeiendheids-)maat gemeten wordt, zo stellen Feyereisen et al. (1991).
Om de betrouwbaarheid zo optimaal mogelijk te maken, stellen Feyereisen et al. daarom voor om het meten van de temporele aspecten te combineren met morfologische en meer algemene spraakkenmerken, wanneer er onderzoek gedaan wordt naar discourse of naar veranderingen in vloeiendheid.
In het onderhavige onderzoek worden bij zowel de AAT als de ANTAT spontanetaalopnames van patiënten beoordeeld. Mumby, Bowen en Hesketh (2007) voerden onderzoek uit naar de beoordeling van spontanetaalopnames van atiënten met verbale apraxie, dysartrie en afasie. Ze onderzochten de diagnose die logopedisten koppelden aan de spontanetaalopnames van de patiënten. Mumby et al. brachten via hun onderzoek in kaart in hoeverre logopedisten spontane taal adequaat konden analyseren. De patiënten werden geïnterviewd en de interviews werden beoordeeld door vier logopedisten. De logopedisten gebruikten louter hun klinische inzicht om een oordeel te geven over de stoornis die – volgens hen – optrad bij de betreffende geïnterviewden.
Uit het onderzoek van Mumby et al. bleek dat de interbeoordelaarsbetrouwbaarheid van de logopedisten hoog was als het ging om het stellen van de diagnose en het bepalen van de ernst van de stoornis. Verder bleek dat er sprake was van een hoge interbeoordelaarsbetrouwbaarheid als het ging om de aanwezigheid van verbale apraxie en de ernst daarvan. Mumby et al. concluderen dat logopedisten veel eensgezindheid laten zien wanneer het gaat om de diagnose van verbale apraxie, ondanks de controverse die er bestaat over de kenmerken en het bestaan van de stoornis.
Uit eerdere onderzoeken blijkt dat er sprake is van frequentie-effecten en effecten van syllabestructuren bij foutenpatronen in de taalproductie van patiënten met verbale apraxie (e.g. Aichert en Ziegler, 2004). In de genoemde onderzoeken hieromtrent gaat het in alle gevallen om metingen via testsituaties. Dat was voor Staiger en Ziegler (2008) aanleiding om te onderzoeken of de genoemde effecten ook optreden in de spontane taal. De onderzoekers analyseerden samples van de spontane taal van vijftien gezonde proefpersonen en drie patiënten met verbale apraxie. Er werden samples gebruikt die duizend syllabes bevatten.
21
onderzoekers hebben de genoemde effecten invloed op de accuraatheid. Er was sprake van verminderde accuraatheid bij laagfrequente woorden bij patiënten met verbale apraxie. Verder bleek er bij twee van de drie patiënten sprake van verminderde accuraatheid naarmate de complexiteit van de syllabes opliep.
1.4 Samenhang tussen testwijzen
Een veel voorkomende discussie is op welke wijze verbale apraxie het best in kaart kan worden gebracht. Ziegler, Thelen, Staiger en Liepold (2008) voerden een onderzoek uit bij patiënten met verbale apraxie. Tien patiënten met verbale apraxie werden daarbij gevraagd om losse woorden te herhalen. De onderzoekers analyseerden of verschillende wijzen van analyseren invloed hebben op de diagnosticering en kwalificatie van de verbale apraxie. Ziegler et al. gebruikten daarvoor vijf verschillende modellen die gebaseerd waren op evenzoveel manieren van fonetisch decoderen. Deze modellen hadden de onderzoekers zelf opgesteld en varieerden op het gebied van de meetwijze en de aspecten die bij de meetwijze werden betrokken.
De fouten die de proefpersonen produceerden, werden aan de hand van vijf modellen geïnterpreteerd. Bij het PHO-model (genaamd naar de Engelse afkorting van fonemen (phonemes: PHO)) werden de fouten (substitutie, deletie en/of additie) geteld in verhouding tot het aantal fonemen van het doelwoord. Bij het tweede model, het ONC-model werd het aantal syllabeconstituenten (onset, nucleus
of coda: ONC) geteld dat een fout bevatte (substitutie, omissie en/of additie). Dit aantal werd afgezet
tegen het totale aantal constituenten. In het SYL-model, het derde model, werden alle syllabes (SYL) die een fout bevatten, geteld. Het aantal foute syllabes werd afgezet tegen het totaal aantal syllabes in een woord. Het MFT-model betrof de metrische eenheden (metrical foot: MFT). In het kader van dat model werd het aantal metrische eenheden dat een fout bevatte geteld, in verhouding tot het totale aantal metrische eenheden. Bij het WRD-model werd ieder woord (WRD) geteld dat een fonemische fout bevatte.
Ziegler et al. (2008) vonden hoge correlaties tussen de analyses van de vijf modellen. Daaruit wordt geconcludeerd dat het gebruik van diverse sublexicale modellen bij de analyse van de spraak van patiënten met verbale apraxie geen verschillen oplevert. Er kan volgens Ziegler en collega’s bij de analyse daarom per woord geteld worden of er sprake is van een accurate uitspraak in plaats van een meer specifieke analyse zoals bij de andere modellen. Dat levert tijdswinst op bij de analyse. Bovendien mag gesteld worden dat de analyse van woorden een representatieve uitkomst geeft omdat er geen significante verschillen in de uitkomsten van de vijf analysewijzen gevonden zijn. Voorwaarde is wel dat de gebruikte woorden variëren qua moeilijkheidsgraad.
1.5 Therapie
Er is weinig bekend over het verloop c.q. het herstel van verbale apraxie. Slechts enkele studies zijn hierover gepubliceerd. In een onderzoek van Feiken, Hofstede en Jonkers (2008) werden via interviewvorm (vragenlijsten) ook de verschillende therapiewijzen die in Nederland werden toegepast bij verbale apraxie in kaart gebracht. Feiken en collega’s maakten bij het opstellen van de vragenlijsten onderscheid tussen therapie bij milde tot matige verbale apraxie en therapie bij ernstige verbale apraxie.
22
Feiken et al. (2008) stellen dat het grootste deel van de gebruikte materialen bij patiënten met verbale apraxie niet ontwikkeld is voor de behandeling van verbale apraxie. Verder blijkt uit het onderzoek dat de ondervraagde logopedisten merken dat de uitkomst van de behandeling bij ernstige verbale apraxie over het algemeen minder groot is dan de behandeling bij milde tot matige verbale apraxie. Alle ondervraagde logopedisten geven bovendien aan dat verbetering van het therapiemateriaal gewenst is.
Hoewel er geen grote gerandomiseerde effectstudies zijn naar therapie bij verbale apraxie, stelt Wambaugh (2002) dat er wel degelijk een aantal single subject studies is waarbij therapie-effecten zijn aangetoond. Wambaugh, Duffy, McNeil, Robin en Rogers (2006a) onderzochten publicaties over therapie bij verbale apraxie. Daarbij werden de opzet en inhoud van de studies kritisch onderzocht. Uiteindelijk voldeden volgens de onderzoekers ‘slechts’ 59 studies aan de criteria. Wambaugh et al. constateerden dat deze studies over het algemeen zwak waren. Die classificatie had te maken met de opzet van de studies. De wetenschappelijke onderbouwing van de onderzoeken was vaak niet erg sterk. De helft van de onderzoeken had ten doel om het articulatorisch functioneren te verbeteren. Andere studies richtten zich onder meer op rijm, facilitatie en reorganisatie van het spreken. Wambaugh et al. stelden dat de patiënten met verbale apraxie in de meeste studies profiteerden van de stoornisgerichte therapie. Een hiaat was volgens de onderzoekers dat sommige negatieve effecten wellicht niet gerapporteerd zijn in de studies.
In het tweede deel van de studie van Wambaugh, Duffy, McNeil, Robin en Rogers (2006b) hebben de onderzoekers in kaart gebracht uit welke aspecten de therapie bij verbale apraxie kan bestaan en in hoeverre deze effectief blijken te zijn. Articulatorisch kinematische benaderingen zijn volgens Wambaugh et al. waarschijnlijk effectief. Therapie die zich richt op ritme en snelheid zijn ‘mogelijk effectief’. Therapieën die te maken hebben met alternatieve en/of ondersteunende communicatie zijn waarschijnlijk niet effectief.
Een groot nadeel vinden Wambaugh et al. dat er geen duidelijkheid is over de diagnosticering en de classificatie van de verbale apraxie. Omdat er volgens de onderzoekers geen eenduidige test beschikbaar is, kan bij iedere onderzochte studie de vraag gesteld worden of er wel sprake is van verbale apraxie en in welke mate deze optreedt. Dat heeft vanzelfsprekend effecten op de conclusies die uit de studies volgen.
West, Hesketh, Vail en Bowen (2008) onderzochten in hoeverre er goed onderbouwde effectstudies verschenen zijn die zich richten op therapie bij verbale apraxie. De onderzoekers richtten zich op
randomised controlled trials van niet-medicamenteuze interventies bij volwassenen bij wie de verbale
apraxie was opgetreden na een CVA. Er moest een therapie-effect zijn na een follow-up na zes maanden. West et al. concludeerden evenwel dat aan deze eisen geen wetenschappelijke publicatie voldoet. De onderzoekers stellen daarom dat er grote behoefte is aan gerandomiseerde onderzoeken van hoge kwaliteit om de therapie-effecten bij verbale apraxie te onderzoeken.
Wambaugh (2002) stelt dat, hoewel er de laatste jaren veel studies naar therapie bij verbale apraxie zijn verschenen, geen enkele benadering effectief bleek voor alle patiënten. Volgens Wambaugh (2002) is bij veel therapieprogramma’s de focus gelegd op articulatie en prosodie. Alternatieve of ondersteunende communicatieve apparaten of compensatietherapie zijn echter ook gebruikt. Volgens Wambaugh zijn er twee specifieke technieken die therapie-effecten laten zien bij patiënten met verbale apraxie. Het gaat om de PROMPT-benadering (Square et al., 1985 en Square-Storer en Hayden, 1989). Deze benadering is gebaseerd op tactiele-kinestetische aspecten. De prompts hielpen de patiënten via de temporele en motorische aspecten van de spraakbewegingen.
23
Het goed kunnen toepassen/uitspreken van syllaben moet volgens de onderzoekers dan ook de doelstelling zijn van therapie bij verbale apraxie.
Maas, Robin, Austermann Hula, Freedman, Wulf, Ballard en Schmidt (2008) publiceerden een artikel over de verschillende behandelmethoden bij motorische spraakstoornissen. De onderzoekers concluderen dat er niet één maar verschillende principes effectief zijn bij dergelijke stoornissen. Daarnaast stellen de onderzoekers dat deze principes invloed op elkaar hebben en dat ze invloed hebben op verschillende aspecten van de spraak. Maas et al. concluderen dat aan de hand van hun onderzoek niet vast te stellen is welk principe aangehouden kan worden bij motorische spraakstoornissen. Daar is volgens de onderzoekers extra onderzoek voor nodig.
In 2005 publiceerden Baumgaertner, Schraknepper en Saur een studie naar het herstel van afasie en verbale apraxie. De onderzoekers brachten het herstel in kaart via klinisch onderzoek en fMRI-data. In het onderzoek van Baumgaertner et al. werd een relatief jonge patiënt (vijftien jaar oud) met ernstige afasie, ernstige verbale apraxie en milde buccofaciale apraxie onderzocht. De patiënt werd gedurende een periode van vier weken, tweemaal onderzocht. De onderzoeken bestonden uit de afname van de Akense Afasie Test (AAT) (Huber, Poeck, Weniger en Willmes, 1983) en de eenwoordsherhalingstest van Liepold, Ziegler en Brendel (2003). Uit de resultaten bleek dat er sprake was van meer activiteit in de rechter hemisfeer. Bovendien waren er talige functies, die gelinkt werden aan de afasie, hersteld. De spraakproductieproblemen, die gelinkt werden aan de verbale apraxie, herstelden niet. Op basis van de resultaten concluderen Baumgaertner et al. dat de talige functies bij de onderzochte patiënt overgenomen werden door de rechter hemisfeer, maar dat de apraxie hierdoor niet beïnvloed werd. De rechterhemisfeer kon bij deze patiënt volgens de onderzoekers, geen taken overnemen die de apraxie zouden verminderen.
In Nederland wordt sinds 2005 onder andere gewerkt met de methode Speech-Music Therapy for Aphasia (SMTA) (De Bruijn, Zielman en Hurkmans, 2005). Deze methode wordt gebruikt als behandelprogramma voor patiënten met afasie en/of verbale apraxie. SMTA betreft een gelijktijdige behandeling door de logopedist en muziektherapeut. Er zijn meer logopedische oefenprogramma’s voor verbale apraxie/afasie waarbij muziek een rol speelt. Het gaat daarbij om bijvoorbeeld de Melodic Intonation Therapy (MIT) (Sparks en Holland, 1976), de Modified Melodic Intonation Therapy (MMIT) (Baker, 2000) en de Musilanguage (Brown, 2000). Het grootste verschil tussen de SMTA-methode en de andere genoemde programma’s is de combinatiebehandeling van de logopedist met de muziektherapeut en de mogelijkheden die daaruit voortvloeien. In de MIT, MMIT en Musilanguage wordt wel gebruik gemaakt van muziek, maar wordt er geen gelijktijdige behandeling gegeven door de logopedist en de muziektherapeut.
Het doel van SMTA is het bevorderen van vloeiendheid en de verbale productie op stoornisgericht niveau of op beperkingsniveau. In de therapie is een opbouw van klank- naar woord- en zinsniveau. De oefeningen worden specifiek afgestemd op de patiënt en zijn of haar verbale mogelijkheden.
1.6 Vraagstelling
24
Vanuit de hoofdvraagstelling wordt onderzocht hoe de genoemde aspecten zich tot elkaar verhouden. Doel daarbij is het in kaart brengen van de verhoudingen tussen de testgegevens. Er wordt in dat licht onderzocht in hoeverre er verschillen zijn in de scores bij de syllabische structuren. Bij de syllabische structuren gaat het om verschillende combinaties van consonanten en vocalen. Er zijn bij de gebruikte diadochokinesetest vier syllabestructuren: consonant-vocaal (CV) (bijvoorbeeld ‘pa’), consonant-vocaal-consonant (CVC) (bijvoorbeeld ‘paf’), consonant-vocaal-consonant-vocaal-consonant-vocaal-consonant-consonant-vocaal-consonant (CVCC) (bijvoorbeeld ‘paks’) en consonant-consonant-vocaal-consonant (CCVC) (bijvoorbeeld ‘spag’). Binnen de reeksen met syllabestructuren zijn er verschillende soorten alternering. Ook moet er een sequentiële reeks herhaald worden. Bij de sequentiële reeks wordt de patiënt gevraagd driemaal dezelfde syllabe te herhalen. Bij de reeksen met alternering moeten er verschillende syllabes herhaald worden. Deze verschillen tussen de syllabes hebben betrekking op afwisseling van distinctieve kenmerken van de articulatie. Daarbij kan het gaan om afwisseling van articulatiewijze, articulatieplaats of vocaal.
Vloeiendheid is ook een aspect dat wordt beoordeeld bij de diadochokinesetest van Hurkmans et al. (2009). De vloeiendheid komt in het onderhavige onderzoek tot uiting via de diadochokinesetest, maar ook via de tests waarbij de spontane taal beoordeeld wordt. Om die reden wordt vermoed dat er samenhang te vinden is tussen vloeiendheid die via de diadochokinesetest in kaart wordt gebracht en de spontanetaalbeoordeling. Omdat prosodie veel overlap heeft met vloeiendheid wordt samenhang verwacht tussen het aspect ‘vloeiendheid’ van de diadochokinesetest en AAT-schaal 2 (articulatie en prosodie).
Vanuit de literatuur is nog weinig evident bewijs voor therapie-effect bij verbale apraxie. De ontwikkeling van de diadochokinesetest (Hurkmans et al., 2009) is een opmaat richting het in kaart brengen van therapie-effect bij patiënten met verbale apraxie. Bij drie van de zeven onderzochte proefpersonen was het mogelijk om na een afgebakende therapieperiode te onderzoeken hoe de verbale apraxie tot uiting kwam voor en na de logopedische behandeling.
Er is getracht in kaart te brengen in hoeverre de prestaties op de diadochokinesetest en de spontantetaalbeoordelingen veranderen na een periode van intensieve therapie. Op die wijze kan ook de diadochokinesetest als ‘instrument voor therapie-evaluatie’ onder de loep worden genomen. De onderzoeksvraag daarbij is in hoeverre de patiënten vooruitgang boekten tijdens deze periode en hoe de mogelijke vooruitgang samenhangt met de inhoud van de therapie.
25
2. Methode
In dit hoofdstuk wordt de methode beschreven. Er wordt gestart met een overzicht van de proefpersonen. Vervolgens komen de materialen aan de orde. Daarna wordt een uiteenzetting gegeven van de procedure en de scoring en analyse.
2.1 Proefpersonen
Er zijn bij dit onderzoek gegevens van zeven proefpersonen gebruikt. Deze personen werkten allen mee aan het onderzoek van revalidatiecentrum Revalidatie Friesland naar de effectiviteit van het therapieprogramma SMTA. De proefpersonen zijn allen vooraf ingelicht over het onderzoek en hebben voor de start van het onderzoek schriftelijk toestemming gegeven voor deelname en voor het feit dat hun medische en logopedische (test-)gegevens gebruikt zouden kunnen worden voor het onderzoek. Bij de samenstelling van de groep proefpersonen is de restrictie van minimaal 30 jaar en maximaal 75 jaar aangehouden. De precieze leeftijd van de proefpersonen in het onderhavige onderzoek varieert tussen 34 en 74 jaar. De gemiddelde leeftijd is 53 jaar. Er namen vier vrouwen en drie mannen deel aan het onderhavige onderzoek.
Verdere inclusiecriteria waren dat de moedertaal van de onderzoeksgroep Nederlands of Fries was en dat de proefpersonen premorbide een goede taalbeheersing moesten hebben. De proefpersonen die uiteindelijk werden geïncludeerd, hadden Nederlands of Fries als moedertaal en beheersten voordat de hersenbeschadiging optrad, de Nederlandse taal goed tot zeer goed.
Als exclusiecriterium gold dat er geen belemmerende cognitieve stoornissen aanwezig mochten zijn en dat er sprake moest zijn van een goede gehoorfunctie. Verder mochten de proefpersonen geen neurologische voorgeschiedenis hebben en mochten ze zich niet in de acute fase na de hersenbeschadiging bevinden. Reden daarvoor was dat er vanuit moest kunnen worden gegaan dat de proefpersonen zich in een stabiele fase bevonden.
De onderzochte proefpersonen hebben allemaal een ischaemisch CVA doorgemaakt en bevonden zich ten tijde van het onderzoek in de revalidatiefase/chronische fase van de stoornis. Dit houdt in dat het herstel van de patiënt dusdanig stabiel was dat de patiënt op een redelijk stabiel niveau communiceerde. Er kon op basis daarvan verwacht worden dat spontaan herstel niet meer de boventoon zou voeren in de revalidatie. De proefpersonen waren ten tijde van het onderzoek tussen de drie en de negentien maanden post onset.
Bij alle proefpersonen was er sprake van zowel afasie als verbale apraxie. De afasie en de classificatie daarvan is vastgesteld middels de Nederlandse versie van de Akense Afasie Test (Graetz, De Bleser en Willems, 1992). Verbale apraxie werd vastgesteld op basis van klinische observatie van de behandelende logopedisten. De proefpersonen werden door verschillende logopedisten behandeld. De logopedisten omschreven de spraak van de proefpersonen als ‘onvloeiend’, met initiatieproblemen en met fonemische fouten. Dit omschreven beeld is passend bij de stoornis verbale apraxie. De behandelende logopedisten hadden tussen de twee en 25 jaar werkervaring met de behandeling van patiënten met verbale apraxie en afasie. Uit eerder onderzoek (Mumby et al., 2007) bleek dat logopedisten met hoge betrouwbaarheid kunnen beoordelen of er bij een patiënt sprake is verbale apraxie. Om deze redenen mag worden aangenomen dat de inschatting omtrent de aanwezigheid van verbale apraxie bij de proefpersonen in het onderhavige onderzoek juist is.
26
Nr. Initialen Etiologie Aard afasie Tijd p.o. in maanden Leeftijd in jaar Geslacht
1 A.N. ICVA Broca 6 56 V
2 M.T. ICVA Broca 19 37 V
3 K.W. ICVA amnestisch 3 74 M
4 B.B. ICVA Broca 5 64 M
5 T.H. ICVA Broca 3 51 V
6 A.J. ICVA Broca 8 57 M
7 J.J. ICVA Broca 5 34 V
Tabel 1. Overzicht gegevens proefpersonen. Met ‘ICVA’ wordt gedoeld op Ischemisch Cerebro Vasculair Accident. Met ‘tijd p.o. in maanden’ wordt de tijd ‘post onset’ bedoeld. Hierbij gaat het om de tijd die er
verstreken is nadat het hersenletsel is opgetreden. Met geslacht wordt vrouw (‘V’) of man (‘M’) bedoeld.
2.2 Materialen
Centraal in dit onderzoek staat de aanwezigheid van verbale apraxie in verschillende testcontexten. In de volgende paragraaf worden de gebruikte tests beschreven. Er is via die tests onderzocht hoe de verbale apraxie daarin tot uiting komt. Omdat drie patiënten ook na een therapieperiode zijn onderzocht, is in paragraaf 2.2.2 uiteengezet hoe de therapie bij deze proefpersonen gedurende de periode tussen de twee testfases er heeft uitgezien.
2.2.1 Testmateriaal
In het onderhavige onderzoek worden gegevens van drie tests/taken gebruikt: de diadochokinesetest, de ANTAT (Blomert, Koster en Kean, 1993) en de spontanetaalschaal van de AAT (Graetz et al., 1992). Wat betreft de diadochokinesetest is er gebruik gemaakt van de orale diadochokinesetest die is ontwikkeld door Hurkmans et al. (2009). Deze test is bij alle proefpersonen afgenomen. Bij de diadochokinesetest werd de proefpersoon gevraagd om een aantal reeksen vijfmaal foutloos te herhalen. Vanuit de literatuur is bekend dat een diadochokinesetest sensitief is voor spraakvaardigheid bij mensen met verbale apraxie (e.g. Wertz et al., 1984 en Ziegler, 2002).
De gebruikte diadochokinesetest was ten tijde van het schrijven van het onderhavige onderzoek in ontwikkeling. De test was in het kader van de ontwikkeling ervan bij 24 proefpersonen met verbale apraxie en twaalf gezonde personen afgenomen. Inmiddels zijn de voorlopige resultaten van het ontwikkelingsproject van de diadochokinesetest gepresenteerd (Hurkmans et al., 2009).
Binnen de diadochokinesetest is een onderverdeling aangebracht wat betreft de te herhalen uitingen. Deze verschillen op het gebied van lengte, syllabestructuur en distinctieve kenmerken van de articulatie. De productie wordt op drie aspecten beoordeeld: consistentie, accuraatheid en vloeiendheid. Bij de te herhalen reeksen zijn zo weinig mogelijk betekenisdragende syllaben gebruikt om de invloed van de betekenis van de syllaben te minimaliseren.
Wat betreft de beoordeling van de consistentie is het zo dat de eerste herhaling als baseline geldt. Deze
baseline wordt vergeleken met de daaropvolgende vier herhalingen, om zo de consistentie te kunnen
beoordelen. De accuraatheid wordt beoordeeld aan de hand van het aantal articulatiefouten per herhaling. Verder wordt de vloeiendheid onderzocht. Dit aspect wordt via een vierpuntschaal beoordeeld aan de hand van vooraf opgestelde criteria (van ‘ vloeiend’ tot ‘zeer onvloeiend’). Daarbij wordt rekening gehouden met onder meer de aanwezigheid van haperingen, intersyllabische pauzes, zoekgedrag, zelfverbeteringen, prosodie en initiatieproblemen.
