De resultaten van dit retrospectief onderzoek omvat enkel patiënten die initieel chirurgisch herstel kregen van hun CoA. Slechts 2 patiënten kregen voorafgaand een ballondilatatie van hun CoA. De patiënten waarbij initieel gekozen werd voor BA en waarbij later geen chirurgisch herstel meer nodig was, worden niet vertegenwoordigd onze studiepopulatie. Bijgevolg kan er geen uitspraak gedaan worden over de invloed op reCoA na aanpak van natieve CoA met BA. De database bestaat uit patiënten die in het UZ Gent geopereerd werden. Dit betreft een universitair ziekenhuis waardoor het mogelijk is dat de patiëntenpopulatie die hier behandeld werd, vaker een meer complexe CoA had voor initieel herstel. Zo werd een hogere afhankelijkheid van prostaglandine door een van de studies meer frequent bevonden in gespecialiseerde centra (15).
Door het retrospectieve karakter van de studie is een gekend nadeel dat sommige follow-up data niet beschikbaar is en dat er relatief gezien meer ontbrekende parameters zijn (2, 4). Bepaalde risicofactoren die beschreven werden in de literatuur en weergegeven in de inleiding, konden niet onderzocht worden in dit onderzoek door gebrek aan gegevens te wijten aan de retrospectieve aard van deze studie. Wat de betrouwbaarheid van onze data betreft,
44
moet er rekening gehouden worden met het feit dat onder andere bloeddrukmetingen en echogradiënten perioperatief en in follow-up, in verschillende ziekenhuizen en door verschillende artsen gemeten en geïnterpreteerd werden. Deze konden niet dubbelblind uitgevoerd worden, wat meetfouten en individueel afhankelijke waarden met zich kan meebrengen. Bovendien kan er een bias zijn in de keuze van de gebruikte chirurgische technieken en het soort patchmateriaal, afhankelijk van de voorkeur en de ervaringen van de chirurg. In onze studie werd in het merendeel van de patiënten gekozen voor homograft als patchmateriaal, wat het achteraf moeilijk maakt om de resultaten ten opzichte van het andere gebruikte patchmateriaal te vergelijken.
De hersteltechniek bij initiële chirurgie werd voor de statistisch analyse gereduceerd tot drie categorieën: end-to-end, subclavian flap en patchherstel. Dit was nodig om voldoende hoge aantallen in de subgroepen te krijgen waardoor statistische analyse relevant werd voor interpretatie. Door het simplificeren van de hersteltechnieken moet er rekening gehouden worden met het feit dat de groep van patchherstel grotendeels bestaat uit Norwood procedures. Dit kan mogelijks een vertekend beeld geven omdat dit vaak toegepast werd bij kinderen met hypoplastisch linkerhartsyndroom (25, 26).
In de analyse werden niet alleen patiënten met een CoA opgenomen maar ook patiënten die geopereerd werden omwille van een onderbroken aortaboog. Er moet rekening gehouden worden dat door de onderverdeling tussen simpele en complexe coarctatio aan de hand van het uitvoeren van een sternotomie of een thoracotomie, er onder de groep van sternotomie ook 35 patiënten vallen met een onderbroken aortaboog. Dit maakt de groep die geclassificeerd werd onder complexe coarctatio heel divers. Om specifieke risicofactoren in die complexe populatie verder te onderzoeken, zou men grootschaliger onderzoek moeten doen om meer specifiek per categorie na te gaan wat voor een bepaalde subpopulatie als risicofactor kan beschouwd worden.
45
6 Conclusie
Congenitale aortaboogpathologie kan geïsoleerd voorkomen of deel uitmaken van een meer complexe cardiale aandoening. In het eerste geval is de prognose na chirurgisch herstel gunstig, terwijl de prognose van de tweede groep vooral bepaald wordt door de ernst van geassocieerde cardiale afwijking. De globale mortaliteit bedraagt 12,1%. Binnen de groep met complexe CoA ligt de mortaliteit het hoogst en situeert zich voornamelijk tijdens de postoperatieve periode. De aanwezigheid van geassocieerde cardiale afwijkingen draagt op een onafhankelijke manier significant bij tot een hoger risico op overlijden, dit geldt zowel voor de totale populatie als voor de complexe en de simpele CoA afzonderlijk. Bij de complexe CoA zijn ook een laag preoperatief gewicht en de neonatale leeftijd bij herstel belangrijke factoren die invloed hebben op de mortaliteit.
Chirurgisch herstel van aortaboogaandoeningen gaat echter gepaard met een latere morbiditeit die vooral gelinkt wordt aan recoarctatio. Voor de groep met simpele en complexe CoA is de recoarctatio-ratio respectievelijk 19.4% en 27.4% in onze studiepopulatie. Als onafhankelijke significante risicofactor voor reCoA kon enkel de echogradiënt bij ontslag zowel in de totale populatie als voor de complexe en simpele CoA weerhouden worden. In de praktijk zou er strenger kunnen toegekeken worden op de bloeddrukgradiënt die gemeten wordt perioperatief. Op basis daarvan kan men het succes van de operatie bepalen en kan het helpen een betere risico-inschatting te doen op langere termijn. Dit suggereert eventueel een aanpassing van chirurgische techniek geïndividualiseerd aan de aortaboogmorfologie van elke patiënt afzonderlijk.
46
Referenties
1. Bambul Heck P, Pabst von Ohain J, Kaemmerer H, Ewert P, Hager A. Survival and cardiovascular events after coarctation-repair in long-term follow-up (COAFU): Predictive value of clinical variables. Int J Cardiol. 2017;228:347-51.
2. Farag ES, Kluin J, de Heer F, Ahmed Y, Sojak V, Koolbergen DR, et al. Aortic coarctation repair through left thoracotomy: results in the modern era. Eur J Cardiothorac Surg. 2019;55(2):331-7. 3. Saxena A. Recurrent coarctation: interventional techniques and results. World J Pediatr Congenit Heart Surg. 2015;6(2):257-65.
4. Brown ML, Burkhart HM, Connolly HM, Dearani JA, Cetta F, Li Z, et al. Coarctation of the aorta: lifelong surveillance is mandatory following surgical repair. J Am Coll Cardiol. 2013;62(11):1020-5. 5. Dijkema EJ, Leiner T, Grotenhuis HB. Diagnosis, imaging and clinical management of aortic coarctation. Heart. 2017;103(15):1148-55.
6. Vriend JW, Mulder BJ. Late complications in patients after repair of aortic coarctation: implications for management. Int J Cardiol. 2005;101(3):399-406.
7. Feltes TF, Bacha E, Beekman RH, 3rd, Cheatham JP, Feinstein JA, Gomes AS, et al. Indications for cardiac catheterization and intervention in pediatric cardiac disease: a scientific statement from the American Heart Association. Circulation. 2011;123(22):2607-52.
8. Beckmann E, Jassar AS. Coarctation repair-redo challenges in the adults: what to do? J Vis Surg. 2018;4:76.
9. Hanneman K, Newman B, Chan F. Congenital Variants and Anomalies of the Aortic Arch. Radiographics. 2017;37(1):32-51.
10. Warnes CA. Bicuspid aortic valve and coarctation: two villains part of a diffuse problem. Heart. 2003;89(9):965-6.
11. Rao PS. Coarctation of the aorta. Curr Cardiol Rep. 2005;7(6):425-34.
12. Kumar TK, Zurakowski D, Sharma R, Saini S, Jonas RA. Prediction of recurrent coarctation by early postoperative blood pressure gradient. J Thorac Cardiovasc Surg. 2011;142(5):1130-6, 6.e1. 13. Angtuaco MJ, Vyas HV, Morrow WR, Imamura M, Jaquiss RD, Sachdeva R. Aortopulmonary index as a novel morphologic correlate of early recurrence of coarctation of aorta after surgical repair in infancy. J Am Soc Echocardiogr. 2011;24(8):841-6.
14. Kailin JA, Santos AB, Yilmaz Furtun B, Sexson Tejtel SK, Lantin-Hermoso R. Isolated coarctation of the aorta in the fetus: A diagnostic challenge. Echocardiography. 2017;34(12):1768-75. 15. Herzog S, Dave H, Schweiger M, Hubler M, Quandt D, Kretschmar O, et al. Effectiveness of Balloon Angioplasty in Children With Recurrent Aortic Coarctation Depends on the Type of Aortic Arch Pathology. J Interv Cardiol. 2016;29(4):414-23.
16. Mery CM, Guzman-Pruneda FA, Trost JG, Jr., McLaughlin E, Smith BM, Parekh DR, et al. Contemporary Results of Aortic Coarctation Repair Through Left Thoracotomy. Ann Thorac Surg. 2015;100(3):1039-46.
17. Elgamal MA, McKenzie ED, Fraser CD, Jr. Aortic arch advancement: the optimal one-stage approach for surgical management of neonatal coarctation with arch hypoplasia. Ann Thorac Surg. 2002;73(4):1267-72; discussion 72-3.
18. Adamson G, Karamlou T, Moore P, Natal-Hernandez L, Tabbutt S, Peyvandi S. Coarctation Index Predicts Recurrent Aortic Arch Obstruction Following Surgical Repair of Coarctation of the Aorta in Infants. Pediatr Cardiol. 2017;38(6):1241-6.
19. Fruh S, Knirsch W, Dodge-Khatami A, Dave H, Pretre R, Kretschmar O. Comparison of surgical and interventional therapy of native and recurrent aortic coarctation regarding different age groups during childhood. Eur J Cardiothorac Surg. 2011;39(6):898-904.
20. Zoghbi J, Serraf A, Mohammadi S, Belli E, Lacour Gayet F, Aupecle B, et al. Is surgical intervention still indicated in recurrent aortic arch obstruction? J Thorac Cardiovasc Surg. 2004;127(1):203-12.
21. Dodge-Khatami A, Backer CL, Mavroudis C. Risk factors for recoarctation and results of reoperation: a 40-year review. J Card Surg. 2000;15(6):369-77.
22. Vergales JE, Gangemi JJ, Rhueban KS, Lim DS. Coarctation of the aorta - the current state of surgical and transcatheter therapies. Curr Cardiol Rev. 2013;9(3):211-9.
23. Kron IL, Flanagan TL, Rheuban KS, Carpenter MA, Gutgesell HP, Jr., Blackbourne LH, et al. Incidence and risk of reintervention after coarctation repair. Ann Thorac Surg. 1990;49(6):920-5; discussion 5-6.
47
24. Kanter KR, Vincent RN, Fyfe DA. Reverse subclavian flap repair of hypoplastic transverse aorta in infancy. Ann Thorac Surg. 2001;71(5):1530-6.
25. Ashcraft TM, Jones K, Border WL, Eghtesady P, Pearl JM, Khoury PR, et al. Factors affecting long-term risk of aortic arch recoarctation after the Norwood procedure. Ann Thorac Surg. 2008;85(4):1397-401; discussion 401-2.
26. Whiteside W, Hancock HS, Pasquali SK, Yu S, Armstrong AK, Menchaca A, et al. Recurrent Coarctation After Neonatal Univentricular and Biventricular Norwood-Type Arch Reconstruction. Ann Thorac Surg. 2016;102(6):2087-94.
27. Mosteller RD. Simplified calculation of body-surface area. The New England journal of medicine. 1987;317(17):1098.
28. Moulaert AJ, Bruins CC, Oppenheimer-Dekker A. Anomalies of the aortic arch and ventricular septal defects. Circulation. 1976;53(6):1011-15.
29. Brown JW, Rodefeld MD, Ruzmetov M. Transverse aortic arch obstruction: when to go from the front. Semin Thorac Cardiovasc Surg Pediatr Card Surg Annu. 2009:66-9.
30. BCH Z-score calculator: Boston Children's Hospital Heart Center; [updated 2019; cited 2019. Available from: http://zscore.chboston.org.
31. Sheppard JP, Albasri A, Franssen M, Fletcher B, Pealing L, Roberts N, et al. Defining the relationship between arm and leg blood pressure readings: a systematic review and meta-analysis. J Hypertens. 2018.
32. Michaelsson M, Sunnegardh J, Hallberg M, Aberg T. Cuff pressures and Doppler gradients after coarctectomy. A long-term follow-up. Acta Paediatr Scand Suppl. 1986;329:94-7.
33. Swan L, Goyal S, Hsia C, Hechter S, Webb G, Gatzoulis MA. Exercise systolic blood pressures are of questionable value in the assessment of the adult with a previous coarctation repair. Heart. 2003;89(2):189-92.