Cognitive functions in primary school children with a vestibular dysfunction

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Cognitive)functions)in)primary)school)children)

with)a)vestibular)dysfunction)

) Word)count:)12898)

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Chloë)Clauws)

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Student)number:)01509696)

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Promotor:)Prof.)Leen)Maes)

)

Copromotor:)Drs.)Ruth)Van)Hecke))

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)

A)dissertation)submitted)to)Ghent)University)in)partial)fulfilment)of)the)requirements)for)the)

degree)of)Master)of)Science)in)Speech)Language)and)Hearing)Sciences)

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) Academic)year:)2019)P)2020)

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Table!of!Contents!

Preamble!...!2

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Abstract!...!2

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Introduction!...!4

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Materials!and!methods!...!6

)

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Participants)...)6

)

)

Methods)...)7

)

) Auditory)test)battery)...)7) Vestibular)test)battery)...)8) Neuropsychological)test)protocol)...)10)

Data!analysis!...!12

)

)

Results)...)12

)

) Case)1)...)12) Case)2)...)13) Case)3)...)14) Case)4)...)14) Case)5)...)15) Case)6)...)15) VestibularPimpaired)group)versus)control)group)...)16)

Discussion!...!20

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Conclusion!...!26

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Acknowledgments!...!26

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References!...!26

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Appendices!...!35

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Preamble)

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The) COVIDP19) pandemic) had) an) impact) on) my) thesis.) Due) to) government) regulations,) a) lot) of) measurements) were) forced) to) be) canceled) for) an) unknown) period.) Therefore,) only) six) out) of) nine) children) with) a) chronic) vestibular) dysfunction) were) tested.) In) addition,) three) children) were) not) fully) matched) according) to) the) predetermined) protocol) (matching) for) age,) gender,) IQ) and) randomization) sequence),)but)were)selected)from)a)larger)database)of)normal)developing)children)(normative)data).)) ) This)preamble)was)written)in)consultation)between)the)student)and)the)supervisor)and)was)approved) by)both.))

Abstract)

)

Background!and!objective:! The)last)few)years,)there)has)been)growing)evidence)and)attention)on)the)influence)of)a)congenital)or) early)acquired)vestibular)dysfunction)on)the)functioning)of)children.)Recent)literature)suggested)that)the) impact) of) a) vestibular) dysfunction) may) not) be) limited) to) primary) functions,) but) might) also) affect) the) higher) connections) (vestibuloP(sub)cortical) pathways).) The) cognitivePvestibular) interaction) has) been) frequently)discussed)in)animal)and)adult)studies,)showing)an)association)between)vestibular)loss)and) impaired) visuospatial) abilities,) attention,) executive) functions) and) memory.) However,) research) concerning)the)vestibular)involvement)in)cognition)in)children)is)currently)limited.)It)is)suggested)that)the) cognitive)impairments)found)in)adults)might)be)extrapolated)to)children.)Therefore,)the)aim)of)this)study) is)to)investigate)the)impact)of)vestibular)dysfunctions)on)cognitive)functioning)in)primary)school)children) (cases).) ) Method:)In)this)pilot)study,)the)cognitive)functioning)of)six)chronically)vestibularPimpaired)children)(7P12) years))(four)children)with)a)bilateral)and)two)with)a)unilateral)vestibular)failure),)was)compared)to)six) ageP)and)gender)matched)peers.)The)vestibular)function)was)measured)by)the)video)Head)Impulse)Test) (vHIT),) ocular) vestibular) evoked) myogenic) potentials) (oVEMP)) test,) cervical) VEMP) (cVEMP)) test,) rotatory) chair) test,) and) caloric) test.) The) neuropsychological) test) protocol) included) assessments) for) perceptualPmotor)functioning,)complex)attention,)learning)and)memory,)executive)functions,)and)social) cognition.))

)

Results:!On)several)subdomains)the)results)were)in)accordance)with)previous)research)in)adults.)All)

vestibularPimpaired)children)performed)the)motor)coordination)test)of)the)VMI)BeerP6)and)inhibition)test) worse) than) the) healthy) control) group.) In) addition,) the) children) with) a) bilateral) vestibular) dysfunction) scored)considerably)lower)on)social)cognition)and)visuospatial)longPterm)memory)when)compared)to) the)children)with)a)unilateral)vestibular)dysfunction)and)the)healthy)peers.)) ) Conclusion: This)study)provided)a)first)indication)for)cognitive)impairments)in)children)with)a)vestibular) dysfunction.)Several)results)of)our)study)were)consistent)with)existing)adult)literature,)showing)reduced) inhibition)functions,)visuospatial)longPterm)memory)and)social)cognitive)abilities.)The)extent)to)which) these)cognitive)deficits)have)an)impact)on)daily)functioning)is)still)unknown.)To)allow)generalization,) future)research)should)include)a)larger)sample.)These)largePscale)studies,)tracking)cognitive)functions) in)children)with)a)vestibular)dysfunction,)might)help)elucidate)the)impact)of)vestibular)loss)on)daily)living) and)the)need)for)multidisciplinary)support)for)children)with)vestibular)dysfunction.) ) ) ) )

Achtergrond!en!doel:!De)laatste)jaren)is)er)steeds)meer)bewijs)en)aandacht)voor)de)invloed)van)een)

congenitale) of) vroeg) verworven) vestibulaire) dysfunctie) op) het) functioneren) van) kinderen.) Recent) onderzoek)suggereerde)dat)de)impact)van)een)vestibulaire)dysfunctie)niet)beperkt)is)tot)de)primaire) functies,)maar)ook)invloed)kan)hebben)op)de)hogere)verbindingen)(vestibuloP(sub)corticale)banen).)De) cognitiefPvestibulaire) interactie) is) veelvuldig) besproken) in) dierP) en) volwassenenstudies,) waarbij) een) verband) aangetoond) werd) tussen) vestibulaire) dysfuncties) en) beperkingen) van) visuospatiale) vaardigheden,) aandacht,) executieve) functies) en) geheugen.) Onderzoek) naar) de) vestibulaire) betrokkenheid)bij)cognitie)bij)kinderen)is)op)dit)moment)echter)beperkt.)Er)wordt)gesuggereerd)dat)de) gevonden) cognitieve) stoornissen) bij) volwassenen) geëxtrapoleerd) kunnen) worden) naar) kinderen.) Daarom) is) het) doel) van) deze) studie) om) de) impact) van) vestibulaire) disfuncties) op) het) cognitief) functioneren)bij)kinderen)op)de)basisschool)te)onderzoeken)(casussen).))))

Methode: In)deze)pilootstudie)werd)het)cognitief)functioneren)van)zes)kinderen)met)een)chronische) vestibulaire) dysfunctie) (7P12) jaar)) (vier) kinderen) met) een) bilaterale) en) twee) met) een) unilaterale) vestibulair) dysfunctie)) vergeleken) met) zes) leeftijdsP) en) geslachtsgebonden) leeftijdsgenoten.) Het) vestibulaire)functioneren)werd)geëvalueerd)met)behulp)van)de)video)Head)Impulse)Test)(vHIT),)oculaire) vestibulaire)evoked)myogenic)potentials)(oVEMP))test,)cervicale)VEMP)(cVEMP))test,)draaistoel)test) en) calorische) test.) Het) neuropsychologische) testprotocol) beoordeelde) het) perceptueelPmotorisch) functioneren,)complexe)aandacht,)leren)en)geheugen,)executieve)functies)en)sociale)cognitie.)!

Resultaten:)De)kinderen)met)een)vestibulaire)stoornis)scoorden)lager)dan)de)gezonde)kinderen)op)

sommige) cognitieve) domeinen.) De) resultaten) van) ons) onderzoek) kwamen) voor) enkele) domeinen) overeen) met) de) verwachtingen) op) basis) van) onderzoek) bij) volwassenen.) Concreet) voerden) alle) kinderen)met)een)vestibulaire)stoornis)de)inhibitietest)en)de)motorische)coördinatie)test)van)het)VMIP beeryP6)minder)goed)uit)dan)de)controlegroep.)Daarnaast)behaalden)de)kinderen)met)een)bilaterale) vestibulaire)dysfunctie)een)aanzienlijk)lagere)score)op)de)domeinen)sociale)cognitie)en)het)visuospatiële) lange)termijn)geheugen)in)vergelijking)met)de)kinderen)met)een)eenzijdige)vestibulaire)dysfunctie)en)de) gezonde)leeftijdsgenoten.) )) Conclusie:!Dit)onderzoek)biedt)een)eerste)indicatie)voor)cognitieve)stoornissen)bij)kinderen)met)een)

vestibulaire) stoornis.) De) resultaten) van) onze) studie) waren) in) overeenstemming) met) de) bestaande) literatuur)bij)volwassenen)en)toonden)verminderde)inhibitie,)visuospatiële)lange)termijn)geheugen)en) sociale)cognitieve)vaardigheden)aan.)De)mate)waarin)deze)cognitieve)stoornissen)invloed)hebben)op) het) dagelijks) functioneren) is) nog) onbekend.) Om) generalisatie) mogelijk) te) maken,) moet) toekomstig) onderzoek) een) grotere) steekproef) omvatten.) Deze) grootschalige) studies) naar) het) opsporen) van) cognitieve)functies)bij)kinderen)met)een)vestibulaire)disfunctie,)zouden)kunnen)helpen)om)de)impact) van)vestibulair)verlies)op)het)dagelijks)leven)en)de)behoefte)aan)multidisciplinaire)ondersteuning)voor) kinderen)met)een)vestibulaire)dysfunctie)op)te)helderen.!

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Introduction

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The)prevalence)of)vestibular)disorders)in)children)is)approximately)0,7%)(Federico)Maria)Gioacchini,) Matteo) AlicandriPCiufelli,) Shaniko) Kaleci,) Giuseppe) Magliulo,) &) Massimo) Re,) 2014f) Riina,) Ilmari,) &) Kentala,)2005).)However,)in)literature,)some)authors)also)describe)a)prevalence)up)to)15%)(Federico) Maria) Gioacchini) et) al.,) 2014).) These) higher) values) are) obtained) from) studies) using) subjective) questionnaires)(completed)by)the)caregiver(s))and/or)parents)of)the)children))as)the)primary)method)of) data)collection)(Riina)2205,)Bower)1995,)Eviater)1986).)Another)possible)explanation)for)the)variation) in)prevalence)is)that)certain)groups)(e.g.)with)congenital)TORCHPinfections,)prematurity)and/or)hearing) loss))have)a)higher)risk)for)vestibular)dysfunctions)(Sharon)L)Cushing,)Gordon,)Rutka,)James,)&)Papsin,) 2013f) Ecevit) et) al.,) 2012f) Maes,) De) Kegel,) Van) Waelvelde,) De) Leenheer,) Van) Hoecke,) Goderis,) &) Dhooge,)2017f)Maes,)De)Kegel,)Van)Waelvelde,)&)Dhooge,)2014f)Zagolski,)2005).)However,)due)to) the)rather)scarce)amount)of)literature)concerning)pediatric)vestibulology,)the)real)incidence)of)vestibular) disorders)in)children)is)probably)higher)than)presently)estimated)(Choung,)Park,)Moon,)Kim,)&)Ryu,) 2003f)Dhondt,)Dhooge,)&)Maes,)2018f)F.)M.)Gioacchini,)M.)AlicandriPCiufelli,)S.)Kaleci,)G.)Magliulo,)&) M.)Re,)2014).)In)addition,)making)the)correct)diagnosis)in)this)population)can)be)challenging)for)several) reasons.) First,) the) diagnosis) is) often) complicated) by) the) limited) verbal) skills) of) children) (McCaslin,) Jacobson,)&)Gruenwald,)2011).)Secondly,)vestibular)dysfunctions)are)often)misdiagnosed)by)linking)the) symptoms)to)behavioral)problems,)other)pathologies)(e.g.)developmental)coordination)disorders)(DCD))) and/or)clumsiness)(F.)M.)Gioacchini)et)al.,)2014).)Moreover,)it)is)suggested)that)vestibular)dysfunctions) in)children)are)often)not)diagnosed,)since)they)manifest)differently)in)children)than)in)adults.)Children) adapt)very)quickly)and)compensate)for)the)vestibular)dysfunction)due)to)high)neural)plasticity)and)the) integrity) of) the) other) sensory) input) systems) (proprioception) and) vision)) (Kaga,) 1999f) Nelson,) 1999).) Contrary) to) the) universal) newborn) hearing) screening) (UNHS),) vestibular) testing) is) not) routinely) performed)in)children,)as)it)is)challenging)and)timePconsuming.)Noteworthy,)the)prevalence)of)a)pediatric) vestibular) dysfunction) is) even) higher) in) hearingPimpaired) children.) Depending) on) the) vestibular) test) protocol)and)the)inclusion)criteria)(etiology)and))degree)of)hearing)loss))approximately)38P91%)of)the) sensorineural) hearingPimpaired) children) have) concomitant) vestibular) dysfunctions) (Arnvig,) 1955f) Sharon)L)Cushing)et)al.,)2013f)Sharon)L)Cushing,)Papsin,)Rutka,)James,)&)Gordon,)2008f)Guilder)&) Hopkins,) 1936f) Inoue) et) al.,) 2013f) Jafari) &) Malayeri,) 2011f) Maes,) De) Kegel,) Van) Waelvelde,) De) Leenheer,)Van)Hoecke,)Goderis,)Dhooge,)et)al.,)2017f)Martens)et)al.,)2019f)O'Reilly,)Grindle,)Zwicky,) &)Morlet,)2011f)R.)Rine,)Robinson,)Rice,)&)O’Hare,)1999f)Selz,)Girardi,)Konrad,)Hughes,)&)Surgery,) 1996f) Shinjo,) Jin,) &) Kaga,) 2007f) Tribukait,) Brantberg,) &) Bergenius,) 2004f) Verbecque) et) al.,) 2017f) WienerPVacher,)Quarez,)&)Le)Priol,)2018).)This)is)probably)due)to)the)close)anatomic)and)phylogenetic) similarities)between)the)cochlea)and)the)peripheral)vestibular)organ)(Jin,)Nakamura,)Shinjo,)&)Kaga,) 2006f)Kaga,)Shinjo,)Jin,)&)Takegoshi,)2008).)In)addition,)both)organs)are)located)close)to)each)other) and) have) shared) innervation) and) circulation) (R.) M.) Rine) et) al.,) 2000).) Therefore,) the) auditory) and) peripheral)vestibular)organs)may)be)susceptible)to)the)same)noxious)and/or)developmental)factors)(De) Kegel,)Maes,)Baetens,)Dhooge,)&)Van)Waelvelde,)2012).)This)enlarged)risk)of)a)concomitant)vestibular) dysfunction)emphasizes)the)necessity)of)vestibular)testing)in)hearingPimpaired)children.)

)

Each) vestibular) apparatus) is) composed) of) five) structures) in) the) inner) ear:) three) semicircular) canals) (SCC)) (posterior,) anterior) and) lateral)) and) two) otolith) organs) (utricle) and) saccule).) These) small) structures) detect) head) movements) and) gravitational) forces) on) the) body,) and) communicate) with) the) ocular)system,)the)postural)muscles,)the)brainstem,)the)cerebellum)and)the)cortex)in)order)to)integrate) the)multiPsensory)information)to)maintain)gaze)and)balance)and)proper)spatial)orientation)in)everyday) life)(WienerPVacher,)Hamilton,)&)Wiener,)2013).)The)last)few)years,)there)has)been)growing)evidence) and)attention)on)the)impact)of)a)congenital)or)early)acquired)vestibular)dysfunction)on)the)functioning) of)children)(Van)Hecke)et)al.,)2019f)WienerPVacher)et)al.,)2013).)When)a)vestibular)dysfunction)occurs) at) birth) or) in) early) life,) it) might) be) more) debilitating) than) when) it) occurs) in) adulthood) (Byl,) Byl,) &)

Rosenthal,)1989f)S.)L.)Cushing)&)Papsin,)2018f)Medeiros)et)al.,)2005f)R.)M.)Rine)&)S.)J.)N.)WienerP Vacher,) 2013).)Similar) to) studies) in) adults,) research) in) children) with) a) vestibular) dysfunction) has) demonstrated) vestibularPocular) reflex) (VOR)) and) vestibularPspinal) reflex) (VSR)) deficits) (Miles) &) Lisberger,) 1981f) Nandi) &) Luxon,) 2008f) Tribukait) et) al.,) 2004),) which) can) cause) (typical)) vestibular) symptoms)such)as)vertigo,)dizziness,)oscilopsia,)imbalance…)Since)the)VSR)is)important)to)maintain) the) orientation) of) the) body) in) space) and) contributes) to) the) postural) stabilization) (Allum,) Keshner,) Honegger,)&)Pfaltz,)1988f)De)Kegel)et)al.,)2012f)R.)M.)Rine)&)S.)WienerPVacher,)2013),)VSR)deficits) may)lead)to)balance)and)motor)impairments.)Several)studies)in)children)with)a)severe)bilateral)vestibular) dysfunction,)found)an)association)with)poor)motor)development)(McCaslin)et)al.,)2011))and)delayed) gross)motor)milestones)(such)as)head)control,)sitting,)independent)walking...))(Eviatar,)Miranda,)Eviatar,) Freeman,)&)Borkowski,)1979f)Kaga,)1999f)Kaga)et)al.,)2008f)Kaga,)Suzuki,)Marsh,)&)Tanaka,)1981f) Rapin,) 1974f) R.) M.) Rine) et) al.,) 2000).) Moreover,) recent) literature) suggested) that) the) impact) of) a) vestibular) dysfunction) may) not) be) limited) to) the) primary) functions:) maintaining) balance,) stable) gaze) (VOR),)stabilization)of)the)head)and)upper)body)(VCR),)postural)stabilization)and)orientation)of)body)in) space)(VSR),)but)the)the)higher)connections)(vestibuloP(sub)cortical)pathways))may)also)be)affected)(S.) Besnard,)Lopez,)Brandt,)Denise,)&)Smith,)2015f)P.)Smith)&)Zheng,)2013).)However,)little)is)known)on) the) impact) of) a) vestibular) dysfunction) on) the) psychosocial,) psychological) and) cognitive) functioning) (Braswell)&)Rine,)2006f)Hong)et)al.,)2013f)Lahmann)et)al.,)2015f)Popp)et)al.,)2017f)Risey)&)Briner,) 1990f)P.)Smith)&)Zheng,)2013).)Based)on)adult)studies,)an)association)between)vestibular)dysfunction) and)psychosocial)and)psychological)functioning)is)suggested)(R.)T.)Bigelow,)Y.)R.)Semenov,)S.)du)Lac,) H.)J.)Hoffman,)&)Y.)Agrawal,)2016f)EckhardtPHenn)et)al.,)2008f)Gurvich,)Maller,)Lithgow,)Haghgooie,)&) Kulkarni,) 2013).) Likewise,) studies) in) vestibularPimpaired) adults) demonstrated) cognitive) impairments) (Bigelow) &) Agrawal,) 2015f) Popp) et) al.,) 2017).) However,) it) is) unknown) whether) children) might) have) analogous)cognitive)deficits.)

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To)understand)the)consequences)of)vestibular)dysfunctions)on)cognitive)performances,)it)is)important) to)know)that)cortical)and)limbic)areas)are)involved)in)vestibular)stimulation)(Hitier,)Besnard,)&)Smith,) 2014).) The) vestibular) system) is) anatomically) connected) with) the) hippocampus,) the) amygdala) and) regions)of)the)cerebral)cortex)(R.)T.)Bigelow,)Y.)R.)Semenov,)S.)du)Lac,)H.)J.)Hoffman,)&)Y.)J.)J.)N.)N.) P.)Agrawal,)2016bf)P.)Smith)&)Zheng,)2013f)P.)F.)J.)C.)o.)i.)n.)Smith,)2017).)It)is)thought)that)loss)of) vestibular)input)may)lead)to)impairment)of)these)cognitive)and)affective)circuits)(Bigelow)et)al.,)2016b).)) Normal)high)level)brain)representations)are)required)to)establish)normal)hippocampal)circuitry)permitting) visuospatial)abilities)(WienerPVacher)et)al.,)2013).)Animal)and)adult)studies)indicate)that)hippocampal) atrophy) is) connected) to) vestibular) impairment) (Brandt) et) al.,) 2005bf) Kremmyda) et) al.,) 2016bf) zu) Eulenburg,) Stoeter,) &) Dieterich,) 2010).) In) addition,) vestibular) reflex) deficits,) such) as) the) inability) to) stabilize)vision)(VOR))and)postural)instability)(VSR),)may)affect)memory)(Gizzi,)Zlotnick,)Cicerone,)&) Riley,)2003).)These))deficits)require)increased)attentional)resources)to)maintain)balance,)which)reduces) the)cognitive)reserve)available)for)cognitive)tasks)(Bigelow)&)Agrawal,)2015).)) These)hypotheses)were)confirmed)by)studies)on)cognitive)functions)in)vestibular)patients.)Adults)with)a) vestibular)dysfunction)often)report)memory)problems,)confusion,)disorientation,)headache,)fatigue)and) concentration)problems)(Bigelow)&)Agrawal,)2015f)Bigelow)et)al.,)2016bf)Grimm,)Hemenway,)Lebray,) &)Black,)1989).)To)analyze)the)cognitive)function)more)precisely,) most)studies)divided)the)cognitive) functioning)into)different)domains.)The)most)commonly)studied)cognitive)domain)in)human)vestibular) research) is) visuospatial) ability,) a) term) used) to) describe) how) the) mind) identifies) visual) and) spatial) relationships)among)objects)in)twoP)and)threePdimensional)spaces)(Bigelow)&)Agrawal,)2015f)Pinker,) 1984).)Several)studies)suggested)that)altered)or)absent)vestibular)input)might)lead)to)a)fundamental) change) in) an) individual’s) mental) representation) of) threePdimensional) (Bigelow) &) Agrawal,) 2015).)

Patients)with)vestibular)disorders)had)impairments)in)navigation)(vWMT),)visuospatial)memory)(Corsi) block))and)mental)rotation)(mental)rotation)test).)In)addition,)the)visuospatial)abilities)seemed)to)be)more) severely) affected) in) patients) with) chronic) bilateral) vestibular) dysfunction) (BVF)) than) patients) with) a)

unilateral)vestibular)dysfunction)(UVF).)It)should)be)noted)that)very)few)studies)directly)compared)the) cognitive)performances)between)UVF)and)BVF)patients)(Bigelow)et)al.,)2016bf)G)Guidetti,)Monzani,) Trebbi,) &) Rovatti,) 2008f) Kessels,) van) Den) Berg,) Ruis,) &) Brands,) 2008f) Popp) et) al.,) 2017).) Another) cognitive) dimension) that) appeared) to) be) affected) by) vestibular) disorders) is) attention.) This) cognitive) domain)is)often)tested)through)the)dual)task)paradigm.)Subjects)were)given)both)balance)and)postural) tasks)and)attentionPdemanding)tasks)(Bigelow)&)Agrawal,)2015f)Redfern,)Müller,)Jennings,)&)Furman,) 2002f)Roberts,)Cohen,)&)SangiPHaghpeykar,)2011).)Notably,)the)balance)performance)did)not)decrease) when)attentionPdemanding)tasks)were)added.)This)seems)to)be)an)adaptive)process,)whereby)the)brain) prioritizes)to)maintain)balance)at)the)expense)of)the)cognitive)attention)tasks)(Bigelow)&)Agrawal,)2015f) Gresty)&)Golding,)2009f)Redfern)et)al.,)2002f)Teasdale,)Bard,)LaRue,)&)Fleury,)1993).)Less)frequently) studied) are) the) domains) memory) and) executive) function.) Some) studies) indicated) that) impairment) in) shortPterm)memory)and)executive)function)(arithmetic))are)also)associated)with)vestibular)dysfunctions) (Bigelow)&)Agrawal,)2015f)Black,)Pesznecker,)Stallings,)&)Neurotology,)2004f)Popp)et)al.,)2017f)Risey) &)Briner,)1990).)However,)it)must)be)noted)that)these)studies)have)methodologic)limitations.)The)field) of)cognition)in)vestibular)impaired)patients)would)benefit)from)more)rigorous)research)with)wellPdefined) groups)(with)matched)controls))and)standard)tests.)) )

All) these) different) cognitive) problems) underscore) the) impact) of) a) vestibular) dysfunction.) While) the) cognitivePvestibular) interaction) is) frequently) discussed) in) adults,) cognitive) functioning) has) not) been) studied)yet)in)children.)Several)studies)suggested)that)the)cognitive)impairments)found)in)adults)might) be)extrapolated)to)children)(S.)Besnard)et)al.,)2015f)Bigelow)&)Agrawal,)2015f)S.)L.)Cushing)&)Papsin,) 2018f)Van)Hecke)et)al.,)2019f)WienerPVacher)et)al.,)2013).)Since)the)vestibular)dysfunction)is)present) when)children)are)in)full)development,)it)is)suggested)that)the)impact)in)children)might)be)greater)than) in) adults) with) a) vestibular) dysfunction.) Some) authors) suggest) that) cognitive) functions) have) critical) periods)to)establish)longPlasting)connectivities)in)the)brain)(WienerPVacher)et)al.,)2013).)The)brain)builds) sensory) frames) of) reference) based) upon) vestibular,) somatosensory) proprioceptive) and) visual) information)(Borel,)Lopez,)Péruch,)&)Lacour,)2008).)It)is)indicated)that)when)a)vestibular)dysfunction) occurs)early)in)life,)the)sensory)frames)must)be)established)without)vestibular)input)(Isableu)et)al.,)2010f) Lacour) et) al.,) 1997).) This) suggestion) is) supported) by) recent) animal) research) where) development) difficulties)were)found)in)animals)with)a)vestibular)dysfunction)(Aitken)et)al.,)2016f)S.)Besnard)et)al.,) 2015).) Le) Gall) et) al.) (2019)) reported) a) critical) role) of) vestibular) graviception) during) cognitivePmotor) development) (Le) Gall) et) al.,) 2019).) Spatial) orientation) deficits) were) found) in) mice) suffering) from) a) selective)congenital)absence)of)vestibular)otolith)function)(Le)Gall)et)al.,)2019).)Therefore,)the)aim)of) this)case)study)is)to)investigate)the)impact)of)a)vestibular)dysfunction)on)cognitive)functioning)in)primary) school)children.) )

Materials)and)methods)

)

Participants)

Six) chronically) vestibularPimpaired) children) (7P12) years)) and) six) ageP) and) genderPmatched) healthy) controls)participated)in)this)study.)The)vestibularPimpaired)(VI))children)were)prospectively)recruited)by) the) EarPNosePThroat) (ENT)) Department) of) the) Ghent) University) Hospital,) Belgium.

)

Based) on) the) vestibular)tests)results)of)the)Ghent)University)Hospital)and)the)Classification)Committee)of)the)Bárány) Society,)four)children)were)diagnosed)with)a)bilateral)vestibular)failure)(BVF))and)two)with)a)unilateral) vestibular)failure)(UVF))(Strupp)et)al.,)2017).)The)matched)healthy)control)(HC))group)was)recruited) through) convenience) sampling.) Exclusion) criteria) for) the) latter) group) were) vestibular) dysfunction) or) history) of) vestibular) disorders,) hearing) loss) (sensorineural) and) conductive),) motor) impairments,) muscular)disorders)and)vision)problems)that)could)not)be)corrected.)In)order)to)verify)these)exclusion) criteria,)the)parents)were)asked)to)complete)a)questionnaire)containing:)general)information,)general)

medical)information,)information)regarding)the)auditory)functioning,)vestibular)details)and)information) about)the)visual)functioning.)In)addition,)the)visual)acuity)was)evaluated)by)the)static)and)dynamic)visual) acuity) test) (SVA) and) DVA).) The) test) protocol) was) also) preceded) by) an) intelligence) screening) (four) subtest)form)of)the)Wechsler)Intelligence)Scale)for)Children)fifth)edition)Dutch)version)(WISC)V)NL))) (Kaufman,)Raiford,)&)Coalson,)2015),)to)ensure)that)the)VI)and)control)group)were)balanced)for)IQ.)This) four)subtest)form)included)block)design,)matrix)reasoning,)vocabulary)and)similarities)(Aubry)&)Bourdin,) 2018).)Subjects’)demographic)data)are)enumerated)in)Table)1.)The)study)was)approved)by)the)ethical) committee)of)the)Ghent)University)Hospital)and)informed)consent)forms)were)obtained)from)the)parents) of)the)children.) ) !!!!Table!1!Demographic!data!of!the!vestibular!impaired!(VI)!and!healthy!control!(HC)!group! ) VI)group) HC)group) ) Vestibular) diagnosis) Additional) Hearing)loss)

Gender) Age) Gender) Age)

Case)1) BVF) Yes) m) 7y)9m) m) 7y)9m)

Case)2) BVF) Yes) f) 7y)1m) f) 7y)3m)

Case)3) BVF) Yes) m) 12y)4m) m) 11y)7m)

Case)4) BVF) Yes) f) 9y)5m) f) 8y)7m)

Case)5) UVF) Yes) m) 12y) m) 11y)7m)

Case)6) UVF) No) m) 7y)6m) m) 7y)10m)

!VI!vestibularPimpaired)group,!HC!healthy)control)group,!BVF)bilateral)vestibular)failure,)UVF!unilateral)vestibular)

failure,)f)female,)m)male,)y)years,)m)months)

)

Methods))

The) vestibular,) cognitive) and) auditory) functioning) of) all) children) (VI) and) HC)) was) assessed) through) several)tests.)A)detailed)description)of)each)test)is)given)below.)To)minimize)the)impact)of)fatigue)on) the) cognitive) performance,) the) tests) were) separated) in) two) sessions:) one) session) for) the) audioP vestibular)evaluation)and)another)one)for)the)cognitive)assessment.)) )

Auditory)test)battery)

Preceded)by)otoscopy,)tympanometry,)transientPevoked)otoacoustic)emissions)(TEOAEs))and)distortion) product)otoacoustic)emissions)(DPOAEs))were)performed)in)order)to)assess)the)children’s)hearing,)as) hearingPimpaired)children)have)an)enlarged)risk)for)concomitant)vestibular)loss)(Arnvig,)1955f)Guilder) &) Hopkins,) 1936f) Inoue) et) al.,) 2013f) Maes,) De) Kegel,) Van) Waelvelde,) De) Leenheer,) Van) Hoecke,) Goderis,)Dhooge,)et)al.,)2017f)R.)Rine)et)al.,)1999f)Selz)et)al.,)1996).)In)addition,)hearing)loss)is)an) important)confounding)factor.)Moreover,)literature)suggests)that)hearing)loss)may)have)an)impact)on) the)cognitive)performances)(Culbertson)&)Gilbert,)1986).)

To)exclude)the)impact)of)a)conductive)hearing)loss)on)the)following)auditory)and)vestibular)test)results,)

tympanometry)was)conducted,)using)a)226)Hz)probe)tone)of)85)dB)SPL)(Sentiero//Tymp)Screening)

SOD04,) Path) Medical,) Germering,) Germany).) The) test) results) were) evaluated) by) the) LindenPJerger) classification)(Jerger,)1970f)Lidén,)1969).)

Otoacoustic!emissions!(DPOAEs!and!TEOAEs))(Sentiero//Tymp)Screening)SOD04,)Path)Medical,)

Germering,)Germany))were)used)to)measure)the)condition)of)the)outer)hair)cells)(OHC))of)the)cochlea) (inner)ear)status).)Before)each)measurement,)the)OAE)probe)was)calibrated)using)the)1Pcc)calibration) cavity) from) the) manufacturer.) TEOAEs) were) measured) using) a) nonlinear) stimulation) method) with) retangular)pulses)of)100)µsec)(clicks))with)an)intensity)of)80)dBpeSPL.)The)registration)was)terminated) automatically)when)a)noise)level)of)4)mPa)was)reached.)Noise)and)emission)amplitudes)were)registered)

in) halfPoctave) frequency) band,) centererd) at) 1.0,) 1.5,) 2.0,) 3.0) en) 4.0) kHz.) TEOAEs) were) considered) present)if)the)emission)amplitude)(in)dB)SPL))exceeded)the)noise)amplitude)with)at)least)6)dB)(signalP toPnoise) ratio) (SNR)) 6) dB)) on) four) of) the) five) frequency) bands.) DPOAEs) were) evoked) by) the) simultaneous)presentation)of)two)primary)frequenties,)f1)and)f2,)with)a)fixed)f2/f1)ratio)of)1.22.)The)tone) level)combination)had)an)intensity)of)L2)55)dB)SPL)and)L1)65)dB)SPL.)Eight)point)per)octave)were) measured)with)start)frequency)0,8)kHz)and)stop)frequency)10.0)kHz)(logarithmic).)The)emission)and) noise)amplitudes)were)averaged)into)halfPoctave)frequency)bands)with)center)frequencies)1.0,)1.4,)2.0,) 2.8,)4.0,)6.0,)and)8.0kHz.)Furthermore,)the)DPOAEs)were)considered)present)if)the)SNR)ratio)was)at) least)6)dB)in)four)of)5)frequency)bands.) )

Vestibular)test)battery))

The)vestibular)test)battery,)adjusted)to)the)target)population,)included)the)following)test)items:)the)video) head) impulse) test) (vHIT),) cervical) vestibularPevoked) myogenic) potentials) (cVEMP),) ocular) VEMP) (oVEMP),)rotatory)chair)test)and)caloric)test.)In)the)control)group,)a)vestibular)screening)(vHIT,)cVEMP) and) oVEMP)) was) performed) to) determine) the) absence) of) vestibular) dysfunction) (semicircular) canal) (SCC)) and) otolith).) In) the) experimental) group,) an) extensive) test) battery) (all) vestibular) tests)) was) performed)to)evaluate)the)functioning)of)each)component)of)the)vestibular)organ.)

)

The)vHIT)(GN)Otometrics)vHIT)systemf)GN)Otometrics,)Denmark))was)performed)to)evaluate)the)highP frequency) (4P5) Hz)) (Baloh) &) Kerber,) 2011)) responsiveness) of) the) lateral,) anterior) and) posterior) semicircular)canals)(Halmagyi)et)al.,)2017).)The)participant)was)seated)in)a)chair)at)1.5)meter)from)a) wall,)while)wearing)a)goggle)with)builtPin)video)camera.)The)child)was)instructed)to)fixate)a)video)on)a) tablet) and) encouraged) to) minimize) eye) blinking) (Hamilton,) Zhou,) &) Brodsky,) 2015).) Prior) to) the) measurement,)the)eye)movements)were)calibrated.)During)the)test,)the)examiner,)who)stood)behind)the) subject,) performed) randomized) (in) timing) and) direction)) head) impulses.) When) at) least) 20) adequate) responses)were)measured)in)each)direction)of)the)horizontal)plane,)the)vertical)planes:)left)anterior)right) posterior) (LARP)) and) right) anterior) left) posterior) (RALP))) were) tested.) Only) head) impulses) with) an) amplitude)between)10°P20°and)a)peak)velocity)between)150)and)250º/sec)for)the)horizontal)vHIT)and) 120P250)for)vertical)vHIT)were)accepted)for)further)analysis.)The)gain,)the)morphology)of)the)response) and)asymmetry)(%))were)analyzed.)According)to)the)manual)of)the)device,)the)gain)was)determined) normal)when)at)least)0,8)for)the)lateral)canals)and)0,7)for)LARP/RALP.)The)device)determined)(when)a) saccade)is)>50%)of)the)head)movement))whether)an)overt,)covert)or)no)saccade)was)present)(McGarvie) et)al.,)2015).)) )

The) cVEMP) (NeuroPAudiof) version) 2010,) Neurosoft,) Ivanovo,) Russia)) examined) the) saccular) and) inferior)vestibular)nerve)function)through)the)vestibulocollic)reflex)(VCR))(Colebatch,)Halmagyi,)&)Skuse,) 1994).)The)electrodes)were)placed)symmetrically)at)the)upper)one)third)of)each)sternocleidomastoid) muscle) (inverting) electrodes),) one) to) two) centimeter) (cm)) below) the) sternoclavicular) junction) (nonP inverting)electrode))and)on)the)forehead)(ground).)Contraction)of)the)sternocleidomastoid)muscle)(SCM)) was)achieved)by)lifting)and)turning)the)head)30°)to)the)contralateral)side)of)the)test)ear.)A)relatively) constant)muscle)contraction)of)>150)µV)was)ensured)by)providing)continuous)feedback)and)additional) support)to)the)neck)if)required.)AirPconducted)500)Hz)brief)tone)bursts)(1P2P1)ms,)linear))were)presented) monaurally)through)insert)earphones)(3M)EARPHONE,)3A))at)an)intensity)of)95)dB)nHL)(equivalent)to) 130)dB)SPL))and)a)stimulus)repetition)rate)of)5,1/s.)Minimum)two)trials)were)completed)to)confirm)test) wave)reproducibility,)using)the)following)recording)parameters:)100)sweeps,)bandPpass)filter)(10P1500) Hz))and)amplification)(1000)μV).)The)following)response)parameters)were)considered)for)interpretation) of)the)biphasic)muscle)potential:)the)presence)or)absence)of)the)reflex)response,)the)absolute)latencies) of)P1)(ms))and)N1)(ms),)interpeak)amplitude)(corrected)for)SCM)activity))and)asymmetry)ratio)of)the) amplitude)(%))calculated)using)the)Jongkees)formula)(Jongkees)1948).))

)

The)oVEMP!(NeuroPAudiof)version)2010,)Neurosoft,)Ivanovo,)Russia))was)used)to)evaluate)the)utricular) and)superior)vestibular)nerve)function)through)the)vestibuloPocular)reflex)(VOR))(Curthoys,)Vulovic,)&) Manzari,)2012f)Welgampola,)Migliaccio,)Myrie,)Minor,)&)Carey,)2009).)The)participants)were)placed)in) supine)position)and)an)upward)gaze)of)30°)was)ensured)by)a)stationary)fixation)point)(secured)ipad))on) the) wall.) The) nose) electrode) position) was) used) to) measure) the) responses) (Leyssens) et) al.,) 2017f) Vanspauwen,)Wuyts,)Krijger,)&)Maes,)2017).)A)miniPshaker)(Bruel)&)Kjaer)4810,)Naerum,)Denmark)1),) that)was)placed)on)Fz,)generated)a)brief)bone)conducted)500)Hz)stimulus)(2P0P2)ms))with)an)intensity) of)140)dB)FL)(~85)dB)nHL).)Minimum)two)consecutive)runs)were)performed)to)verify)the)reproducibility) with) following) settings:) 50) sweeps,) bandPpass) filter) (10P500) Hz),) amplification) (5000) μV).) The) same) outcome)parameters)as)for)the)cVEMP)were)analyzed:)the)presence)or)absence)of)the)reflex)response,) the)absolute)latencies)of)P1)(ms))and)N1)(ms),)interpeak)amplitude)(μV))and)asymmetry)ratio)of)the) amplitude)(%))calculated)using)the)Jongkees)formula)(Jongkees)1948).)) ) Prior)to)the)oVEMP,)rotatory)chair)test)and)caloric)test,)an)oculomotor!assessment)was)performed)in) order)to)evaluate)the)integrity)of)the)oculomotor)nerve)pathways,)the)status)of)extraPocular)muscles,) functioning) of) the) nuclei) cranial) nerves) III,) IV) and) VI.) In) addition) to) the) oculomotor) evaluation) the) presence)of)a)spontaneous)and)gazePevoked)nystagmus)was)evaluated,)which)could)have)influenced) further)registrations.)This)oculomotor)assessment)included)saccades,)smooth)pursuit,)and)optokinetic) testing.) These) were) all) executed) with) computerized) visual) stimuli) and) measured) by) means) of) electronystagmography)(ENG).)The)measures)obtained)from)this)oculomotor)test)were:)accuracy)(%),) latency)(ms))and)maximum)velocity)(°/s))of)the)saccade)testf)the)gain)(%),)phase)(°))and)asymmetry)(%)) of)the)smooth)pursuit)testf)and,)the)slow)component)velocity)(SCV))(°/s))and)directional)preponderance) (DP))(%))of)the)optokinetic)test.))

)

The! rotary! chair! test) was) performed) (version) 1.70f) Toennies) Nystagliner,) Höchberg,) Germany)) to) investigate)the)superior)vestibular)nerve)and)horizontal)canal)function)for)midPfrequency)movements.) Furthermore,)this)test)indicated)whether)or)not)central)compensation)had)occurred)in)the)children)with) a) vestibular) dysfunction) (Maes) et) al.,) 2010).) The) sinusoidal) harmonic) acceleration) test) (SHAT)) was) examined)at)0.01,)0.04)and)0.16)Hz)with)a)peak)velocity)of)60º/sec)in)a)completely)darkened)room.)The) subjects)were)seated)in)the)rotary)chair)with)the)head)secured)to)ensure)a)headPupright)fixed)position.) The) eye) movements) were) measured) through) ENG.) The) electrodes) (two) channel) electrodes)) were) placed) bitemporally) and) on) the) forehead) (ground) electrode)) of) the) child) to) register) horizontal) eye) movements.) To) monitor) eye) blinks,) a) monocular) infraP) and) supraorbital) electrode) placement) was) adopted.)After)a)waiting)period)of)at)least)10)minutes,)allowing)the)eyes)of)the)subjects)to)adapt)to)the) dark,)the)test)was)started.)To)maintain)alertness)and)avoid)central)suppression)of)the)nystagmus,)an) agePadjusted)mental)task)was)given)during)test)administration.)The)gain)(%),)phase)(º))and)DP)(%))were) calculated)for)each)test)frequency.)

)

)

The! caloric! test,) using) the) Aquastar) 2.0) Irrigator) (Aquastar,) Difra,) Eupen,) Belgium),) evaluates) the) excitability)of)the)superior)vestibular)nerve)and)the)horizontal)canal)for)lowPfrequency)movements.)For) the)test,)children)were)in)supine)position)with)a)30°)inclination)of)the)neck)to)ensure)vertical)orientation) of) the) horizontal) semicircular) canals) (SCCs)) (Hallpike,) 1956).) The) same) electrode) position) as) with) rotatory)chair)testing)was)used,)combined)with)video)goggles)to)guarantee)complete)darkness)during) and) after) each) irrigation.) The) FitzgeraldPHallpike) protocol) was) followed) using) cold) and) warm) water) irrigations)with)a)volume)of)250)ml)and)a)duration)of)45)seconds.)The)order)of)irrigation)of)the)ear)was) the)following:)cool)right)(30°),)cool)left)(30°),)warm)right)(44°))and)warm)left)(44°))with)an)interstimulus) interval)of)ten)minutes)between)two)successive)irrigations)to)reduce)residual)effects)from)the)precious) irrigation)(Fitzgerald)&)Hallpike,)1942).)During)recording)of)the)responses,)a)mental)task)was)given)to) avoid) central) suppression) of) the) nystagmus) (Maes) et) al.,) 2010).) The) visual) suppression) ability) was)

evaluated)after)each)warm)irrigation)by)asking)the)child)to)fixate)on)a)light)emitting)diode)target)for)10) seconds)shortly)after)the)peak)response.)The)following)five)response)parameters)were)measured:)slow) component)velocity)for)cold)stimulation)(SCV))(°/s),)summation)of)the)caloric)irrigation)from)right)warm,) right) cold,) left) warm) and) left) cold) (SUM)) (%),) unilateral) weakness) (UW)) (%)) and) directional) preponderance)(DP))(%).)The)UW)and)DP)were)calculated)using)Jongkees’s)formula)(Jongkees)1948).) )

Neuropsychological)test)protocol)

The)test)protocol)for)neuropsychological)functioning)was)established)based)on)the)neuropsychological) domains)of)the)Diagnostic)and)Statistical)Manual)of)Mental)Disorders)5th)edition)(DSMPV):)perceptualP motor)ability,)complex)attention,)learning)and)memory,)executive)ability,)language)and)social)cognition) (Figure) 1)) (Sachdev) et) al.,)

2014).) With) the) exception) of) the) domain) 'language',) the) test) battery) was) designed) to)

examine) all)

neuropsychological) domains) through) one) or) more) tests.) Since) there) is) an) anatomical) and) functional) connection) between) the) hearing) and) the)

vestibular) system,) all)

cognitive) tests) were) nonP verbal.)The)order)in)which)the) following)cognitive)tests)were) performed) in) each) child,) was) determined) through) block) randomization.)

!

PerceptualQmotor! functioning) was) evaluated) using) the! BeeryQbuktenica! Developmental! Test! of! VisualQMotor!integration!sixth!edition!(Beery!VMIQ6))(K.)Beery,)2004f)K.)E.)Beery)&)Beery,)2010),)

and)its)two)supplementary)tests)(visual)perception)(VP))and)motor)coordination)(MC)).)For)the)visualP motor)test,)the)subjects)were)instructed)to)copy)(developmentally)ordered))geometric)forms)correctly.) All) 30) items) were) scored) based) on) the) objective) scoring) criteria) outlined) in) the) user) manual,) with) a) maximum) score) of) 30) (outcome) parameter) VMI).)In) order) to) rule) out) visual) perception) and/or) motor) coordination)deficits,)the)two)supplementary)tests)were)performed.)The)VP)test)focused)on)the)children’s) ability)to)visually)discriminate)by)asking)them)to)look)at)a)series)of)pictures)and)select)the)geometric) figure) that) matches) a) target) figure) from) a) series) of) choices.) Furthermore,) the) MC) subtest) assessed) children’s) ability) to) trace) forms) within) the) given) boundaries.) These) subtests) were) administered) as) described)in)the)VMI)administration,)scoring)and)teaching)manual)(K.)E.)Beery)&)Beery,)2010).)

)

Visual)complex!attention)was)measured)using)a)computerized)continuous!performance!task!(CPT),) programmed)in)PEBL.)The)task)was)administered)using)a)computer)monitor)(iiyama)Prolite)T2253MTSP B1,)22”).)For)this)test,)each)participant)was)seated)50)cm)from)a)touchscreen)with)the)preferred)hand) at) the) space) bar) of) the) keyboard) (figure) 2).) In) this) study,) the) design) of) Gordon) CPT) (Gordon) &) Mettelman,)1987))was)used.)During)the)test,)participants)were)shown)a)stream)of)digits)(0)to)9))on)a) computer)screen)for)9)minutes.)They)were)instructed)to)press)the)space)bar)(of)the)keyboard)in)front)of) them))every)time)they)saw)a)9)that)came)right)after)a)1)(GO)stimulus).)If)the)9)came)after)any)other) number,)or)when)another)number)was)presented,)they)were)instructed)not)to)press)the)button)(NOPGO) stimuli).))Prior)to)the)test,)each)child)practiced)3)times)orally,)to)make)sure)that)the)assignment)had)been) Figure!!1!the!neuropsychological!domains!of!the!DSMEV!

understood.)A)total)of)540)stimuli)appeared)on)the)screen)for)200)ms)followed)by)an)interval)of)800)ms) (1000)ms)stimulus)interval).)The)digits)were)divided)into)3)blocks,)each)180)digits,)with)the)GO)stimulus) occurring) 15) times) per) block.) This) task,) assessing) sustained) and) selective) attention,) generated) four) outcome) variables:) omissions,) commissions,)

sustained) attention) and) global) measure) of) visual) selective) attention) (d’).) Sustained) attention) was) measured)by)calculating)the)change)in)the)correct) and)false)response)rate)throughout)the)3)blocks)of) the) test.) A) decrease) in) the) number) of) correct) responses)or)an)increase)in)the)number)of)errors) was)conceptualized)as)a)failure)to)sustain)attention) during)the)task.)For)the)global)measure)of)visual) selective)attention)(d’),)the)total)correct)responses) and) error) responses) were) combined.) It) captured) the) probability) of) correct) responses) versus) the) probability) of) false) responses) combined) with) the) possibility) of) chance) responding:) d’) =) Z(correct) rate))P)Z(error)rate).))

)

Learning!and!memory)was)assessed)by)the)forward)spatial)and)digit)span)task.)A)computerized)spatial! span! task,) which) evaluated) visualPspatial) short) term) memory,) was) created) using) the) Psychology)

Experiment) Building) Language) (PEBL)) software) (Mueller,) 2012).) For) this) test,) each) participant) was) seated)50)cm)from)a)touch)screen)monitor)(iiyama)Prolite)T2253MTSPB1,)22”))with)the)preferred)hand) placed)in)a)marked)compartment)20)cm)from)the)screen)(Figure)2).)During)this)test,)the)participants)saw) nine)squares)(3)x)3)cm,)resolution)1440)x)900))sequentially)changing)colors)(stimulus)rate:)1000)ms).) Preceded)by)three)practice)items)of)a)twoPsquare)sequence,)there)were)two)test)trials)in)each)level)of) span)length,)increasing)from)2)to)9.)The)children)were)instructed)to)reproduce)the)offered)sequence)by) tapping) the) squares) in) the) same) order) as) the) squares) were) changing) colors.) The) sequence) length) increased)by)one,)following)a)correct)trial)in)one)of)the)two)trials)within)a)span)length,)whereas)the)test) was)terminated)when)the)child)fails)two)consecutive)trials)at)any)level)of)span)length.)The)measures) obtained)from)this)cognitive)test)were:)the)longest)span)(n))(defined)by)the)maximum)number)of)squares) that)the)child)correctly)touched),)amount)of)correct)squares)(n,)%),)amount)of)incorrect)squares)(n,)%),) number)of)correct)trials)(n,)%),)and)response)rate)(ms).)The)latter)parameter)also)provided)information) on)the)domain)complex)attention.) )

Similar) to) the) previous) task,) a) digit! span! task) (assessing) visual! short! term! memory)) was) programmed,) using) the) PEBL) software.) In) this) task,) the) children) were) instructed) to) recall) visually) presented)sequences)of)digits)(stimulus)interval:)1000)ms))by)typing)the)sequence)in)the)exact)order)as) it)appeared)on)a)keyboard)with)enlarged)display)of)the)numbers.)The)black)colored)digits)(6.4)cm,)1440) x)900)resolution))were)randomly)presented)on)a)monitor)(iiyama)Prolite)T2253MTSPB1,)22”))increasing) in)length)(2–9)digits).)A)correct)recall)of)one)out)of)two)lists)with)the)same)number)of)items)was)needed) before)moving)to)a)list)containing)additional)digits.)The)number)of)digits)increased)by)one)until)an)error) on)both)items)of)one)difficulty)level)were)made.)The)following)dependent)parameters)of)interest)were) measured:)the)length)of)the)longest)correct)list)(digit)span,)n),)amount)of)correct)digits)(n,)%),)amount) of)incorrect)digits)(n,)%),)number)of)correct)trials)(n,)%),)and)response)rate)(ms).)Similar)to)the)spatial) span)task,)the)response)speed)provided)also)information)on)the)domain)complex)attention.) ) For)executive!functions,)a)spatial!span!backward,)digit!span!backward)and)the)inhibition!subtest) of)the))Developmental)Neuropsychological)Assessment)(NEPSYPIIPNL))were)performed)(Korkman,)Kirk,) &)Kemp)2nd,)2007).)To)assess)visuospatial)and)visual)working)memory,)a)backward)spatial)and)digit) Figure!!2!setEup!for!tasks!on!the!computer!monitor!

span)task)were)included.)With)the)same)experimental)setting)as)the)previously)mentioned)‘spatial)span’) and) ‘digit) span’) tasks,) the) participants) were) instructed) to) recall) digits) and) sequence) of) squares) as) presented) on) a) computer) monitor) (iiyama) Prolite) T2253MTSPB1,) 22”),) yet) in) the) reverse) order) as) displayed.) The) same) outcome) variables) as) in) the) forward) conditions) were) obtained.) The) inhibition) subtest)was)used)to)measure)the)ability)to)inhibit)automatic)response)in)favor)of)a)novel)response)and) the) switch) between) response) types) within) a) time) limit) (Davis) &) Matthews,) 2010).) According) to) the) manual,)this)test)was)performed)in)three)conditions:)“Naming”,)where)the)child)was)asked)to)name)the) shape) or) say) the) direction) of) the) arrow) as) quickly) as) possible) without) making) mistakesf) “Inhibition”,) where)the)child)had)to)provide)the)opposite)of)the)correct)response)(e.g.,)say)“circle”)when)a)square) was)presented)f)and)“Switching”,)where)the)child)had)to)switch)between)providing)the)correct)response) and)the)incorrect)response)depending)on)the)color)of)the)shape)or)arrow.)Before)each)condition,)each) child)carried)out)a)practice)set.)During)these)tests,)the)number)of)errors)(incorrect)and)selfPcorrected) response))per)condition)was)checked,)as)well)as)the)total)time)needed)to)complete)each)condition.)) )

The) affect! recognition! test! (NEPSYQIIQNL)) (DSMPV) domain:) social! cognition),) consisting) of) four) subtests,)was)used)to)examine)the)ability)to)recognize)emotion)(happy,)sad,)anger,)fear,)disgust,)and) neutral))from)photographs)of)children’s)faces.)In)the)first)condition,)the)child)had)to)state)whether)or)not) two)photographs)of)faces)depict)the)same)feeling.)Secondly,)the)participants)saw)four)photographs)and) were)instructed)to)select)two)faces)expressing)the)same)feeling.)During)the)third)condition,)the)subjects) had)to)select)one)of)four)photographs)expressing)the)same)feeling)as)the)photograph)on)top)of)the)page.) Lastly,)a)picture)was)shown)for)5)seconds)to)the)children,)after)which)they)had)to)select)two)out)of)six) photographs)with)the)same)emotion)as)the)shown)face.)During)this)test)for)social)cognition,)a)total)score) (n))ranging)from)1)to)36)was)reported)as)outcome)measure,)with)higher)scores)reflecting)better)ability) to) recognize) emotions.) In) addition,) the) raw) total) scores) were) converted) into) standardized) scores,) reflecting)the)child’s)ability)in)relation)to)their)age.)) )

Data)analysis)

)

All)calculations)were)performed)with)Microsoft)Excel)“Excel)version)15.21.1”.)The)data)was)analyzed) with)descriptive)statistics.)) )

Results)

)

Case)1)

The)first)child)was)diagnosed)with)a)symptomatic)congenital)cytomegalovirus)(cCMV).)The)mother)was) infected)with)a)CMV)infection)between)the)fifth)and)twelfth)week)of)pregnancy.)When)the)child)was)2) weeks)old)the)BERA)results)indicated)a)bilateral)profound)hearing)loss)(bilateral)absent)thresholds)at) 90)dBnHL),)which)resulted)in)a)bilateral)sequential)cochlear)implantation)(CIs))(Cochlear)nucleus)CP) 1000).)At)the)parents')request)(since)this)was)before)the)introduction)of)standard)hearing)and)vestibular) screening)of)children)with)cCMV)at)the)UZ)Gent)(Dhondt,)Maes,)et)al.,)2018)))the)first)vestibular)testing) was)performed)at)the)age)of)3)years)and)5)months.)Based)on)these)vestibular)test)results,)the)child)was) diagnosed)with)a)bilateral)vestibular)dysfunction)(bilateral)absent)bone)conduction)cVEMP)and)reduced) gain)on)the)rotatory)chair)test).)Given)the)hearing)loss)was)congenital)and)the)first)motor)milestones) were)required)late)(e.g.)independent)walking)(24)months),)standing)without)support)(27)months)),)it)is) likely)that)this)vestibular)dysfunction)already)existed)at)birth)or)early)in)life.)Currently,)the)vestibular)test) protocol) indicated) a) bilateral! complete! vestibular! areflexia:) extremely) reduced) vHIT) gain) of) all) semicircular) canals) (SSC),) bilateral) absent) cVEMP) and) oVEMP) responses,) no) lowPfrequency) functioning) of) both) lateral) SCC) (complete) areflexia) when) stimulated) with) extreme) cold) (25°)) water),)

bilateral)impaired)midPfrequency)function)of)the)lateral)SCC)(very)low)gain)on)each)rotation)frequency)) (Table)2).) Results)of)the)cognitive)test)battery)revealed)similar)results)on)the)visualPmotor)and)visual)perception) test,)but)noticeably)lower)(raw)score:)15,)percentile)(PCTL))score:)6%))on)the)motor)coordination)subtest) of)the)VMI)BeeryP6,)compared)to)his)ageP)and)genderPmatched)peer)(raw)score)18,)PCTL)score:)21%).) Within)the)cognitive)domain)‘complex)attention’,)the)VI)child)scored)lower)on)both)parameters)‘sustained) attention’) and) ‘visual) selective) attention’.) More) specifically,) the) VI) participant) had) poorer) sustained) attention,)based)on)the)number)of)errors)made)in)the)3)blocks)of)the)test)(4P4P11)vs)4P1P2).)The)latter) indicated)that)the)longer)the)test)lasted,)the)more)mistakes)the)VI)child)made,)whereas)the)HC)child) made)fewer)mistakes.)In)addition,)a)lower)visual)selective)attention)score)(3,2))was)obtained,)compared) to)the)HC)(4,1).)The)reaction)time)(processing)speed))of)the)VI)child)was)also)shorter)in)the)SST)(forward) and)backward))and)longer)in)the)DST)(forward)and)backward).)For)both)tests)of)the)domain)‘learning) and)memory’)(SST)and)DST)in)forward)condition),)similar)test)results)were)found.)During)the)SST)task,) however,) the) VI) child) made) more) mistakes) (62,5%) vs) 80%) of) trials) correct).) The) results) of) the) assessments) for) executive) functions) (SST) backward,) DST) backward) and) inhibition) test),) revealed) poorer)scores)for)the)VI)child)on)all)tests.)More)specifically,)the)VI)child)scored)lower)on)both)parameters) of) the) visuospatial) longPterm) memory) test:) span) length) (4) vs) 5)) and) the) percentage) of) correct) trials) (62,5%)vs)75%).)Similarly,)a)shorter)span)length)(2)vs)3))and)lower)number)of)correct)trials)(50%)vs) 60%))were)obtained)in)the)backward)DST)(visual)longPterm)memory).)Furthermore,)the)VI)child)made) considerably)more)mistakes)(33)vs)10))in)the)inhibition)test)and)needed)more)time)(299)s)vs)256)s))to) complete)the)test)compared)to)the)HC.)Lastly,)the)VI)child)achieved)a)notably)lower)score)(raw)score:) 14,)PCTL)score:)<2%))on)the)affect)recognition)test)compared)to)the)HC)subject)(raw)score:)30,)PCTL) score:)75%))(Table)3).)

)

Case)2)

The)second)vestibular)case)was)diagnosed)with)an)asymptomatic)congenital)CMV)(cCMV))infection.) Due)to

)

the)presence)of)a)discrepancy)between)the)fine)and)gross)motor)development,)a)suspicion)of) vestibular) dysfunction) emerged.) Although) the) fine) motor) development) was) normal,) the) gross) motor) development)showed)a)few)'red)flags')(e.g.)broadened)support)basis)and)instability)when)the)head)was) turned)to)the)left)while)playing).)Consequently,)the)child's)vestibular)function)was)tested)for)the)first)time) at) the) age) of) 1) year) and) a) half) (this) was) before) the) introduction) of) standard) hearing) and) vestibular) screening)of)children)with)cCMV)at)the)UZ)Gent)(Dhondt,)Maes,)et)al.,)2018)).)The)bone)conduction) cVEMP)responses)were)bilaterally)present,)but)the)results)of)the)vHIT)showed)a)dysfunction)of)both) lateral) SCC.) The) vestibular) dysfunction) was) progressive.) At) the) age) of) 6) years,) the) diagnosis) of) a)

bilateral!hypofunction)was)made:)the)left)vestibular)system)was)more)severely)affected)than)the)right.)

More) specifically,) a) dysfunction) of) the) left) saccule,) utricle,) highPfrequency) function) of) the) posterior) semicircular)canal)(SCC))and)the)lowP,)midP)and)highPfrequency)function)of)the)lateral)SCC)was)found.) On) the) right) side) the) saccule) and) lowP) and) midPfrequency) function) of) the) lateral) SCC) were) affected) (Table)2).

)

As)a)consequence)of)the)cCMV)infection,)a)concomitant)progressive)hearing)loss)occurred) since)birth.)At)the)moment,)the)auditory)test)results)showed)deafness)left)and)a)mild)(Pure)Tone)Average) (PTA):)30)dB)HL))hearing)loss)right.)To)compensate)for)the)hearing)loss,)the)child)wears)a)Phonak)SKY) Q50)M13)hearing)aid)right.))

For) the) domain) ‘perceptualPmotor) function’,) the) VI) child) scored) considerably) lower) (respectively) 19) (PCTL)50%),)21)(61%))and)19)(42%)))on)all)(sub)tests,)compared)to)the)HC)(22)(75%),)23)(79%))and) 25) (90%)).) The) results) of) the) assessment) of) ‘complex) attention’) of) the) VI) child) were) normal.) More) precisely,)analysis)of)the)number)of)errors)in)the)CPT)showed)no)decrease)of)‘sustained)attention’)and) the) same) ‘visual) selective) attention’) score) in) both) children.) In) contrast,) a) shorter) reaction) time) (processing)speed))was)seen)in)each)span)test.)Both)‘visuospatial)working)memory’)and)‘visual)working) memory’)were)evaluated)in)the)domain)‘learning)and)memory.)Similar)test)results)could)be)observed)for)

visuospatial)memory)(SST)F).)In)contrast,)a)lower)span)length)(4)vs)5))was)reached)on)the)DST)F)(visual) working) memory).) Furthermore,) the) VI) child) achieved) both) better) and) worse) results) on) the) different) subdomains) of) the) domain) ‘executive) function’) compared) to) the) HC) child.) Specifically,) a) lower) span) length) (4) vs) 5)) was) reached) on) the) SST) B) (visuospatial) longPterm) memory).) The) child) also) made) considerably)more)mistakes)on)the)inhibition)test)(17)vs)10).)Although,)it)must)be)noted)that)the)VI)child) conducted)the)test)faster)(235)s)vs)276)s).)In)contrast,)a)longer)span)length)was)also)reached)on)the) DST)B)(visual)longPterm)memory).)On)the)social)cognition)test,)the)VI)child)scored)noticeably)lower)(raw) score:)19,)PCTL)score:)<2%))than)the)HC)(raw)score:)28,)PCTL)score:)75%))(Table)3).) )

Case)3)

At) the) age) of) one,) the) child) was) diagnosed) with) a) bacterial) meningitis.) The) gross) and) fine) motor) development)proceeded)initially)normal)(e.g.)walking)independently)(12)months)).)However,)as)a)result) of)the)bacterial)meningitis,)difficulties)of)balance)and)motor)skills)arose.)Consequently,)at)the)age)of)14) months,)the)child)was)diagnosed)with)a)bilateral!vestibular!hypofunction,)based)on)the)cVEMP)and) vHIT.!Recent)results)confirmed)previous)investigation)in)which)the)left)organ)was)more)severely)affected) than)the)right.)More)specifically,)all)parts)of)the)left)vestibular)organ)were)impaired:)decreased)vHIT)gain) of) each) SCC,) absent) cVEMP) response,) decreased) amplitude) of) the) oVEMP,) no) lowPfrequency) functioning) of) the) lateral) SCC) (complete) areflexia) when) stimulated) with) extreme) cold) (25°)) water),) abnormal)SCV)in)the)caloric)testing)and)reduced)gain)in)the)rotation)test.)All)parts,)except)the)anterior) SCC,) of) the) right) balance) organ) were) also) impaired) (Table) 2).) In) addition,) the) meningitis) caused) a) severe)sensorineural)hearing)loss)(HL))for)which)the)child)was)bilaterally)implanted)with)a)CI)(Cochlear) Nucleus)CP)1000).)) Within)the)cognitive)domain)‘perceptualPmotor)functioning’,)the)VI)child)scored)lower)(19)vs)22))than)the) HC)child)on)the)visualPmotor)test,)but)the)results)on)the)subtests)of)VMI)BeeryP6)were)similar)in)both) children.)Case)3)and)the)HC)child)scored)similarly)on)the)domain)sustained)attention.)On)the)parameter) ‘visual)selective)attention’)the)VI)child)obtained)a)higher)score)(4,2)vs)3,6).))Moreover,)the)reaction)time) of)the)VI)child)(processing)speed))was)shorter)in)the)SST)F,)SST)B)and)DST)F,)but)longer)in)de)DST)B.) Respectively)the)same)and)a)lower)score)were)obtained)by)the)VI)child)on)the)visuospatial)and)visual) working)memory)test)(5)vs)7).)The)analysis)of)the)executive)function)test)(SST)backward,)DST)backward) and)inhibition))revealed)respectively)a)shorter)and)longer)span)length)in)the)SST)B)(visuospatial)longP term)memory))and)DST)B)(visual)longPterm)memory).)Similar)to)case)2,)this)child)made)considerably) more)errors)(22)vs)17),)but)performed)the)inhibition)test)faster)than)the)HC)(162)s)vs)218)s).)The)VI)child) scored)also)lower)(raw)score:)25,)PCTL)score:)2%))compared)to)the)HC)(raw)score:)29,)PCTL)score:) 25%))on)the)affect)recognition)test)(domain:)social)cognition))(Table)3).)

)

Case)4)

This)child)was)diagnosed)at)the)age)of)seven)years)with)bilateral)enlarged)vestibular)aqueductus)(EVA),) causing)a)bilateral!vestibular!hypofunction.)Since)the)ALGO)screening)and)the)motor)development) was)normal)(e.g.

)

independent)sitting)(12)months),)independent)walking)(18)months)),)this)dysfunction) was)probably)not)present)at)birth.)It)is)suggested)that)the)dysfunction)occurred)at)the)age)of)2.5)years,) as) at) that) age) the) child) fell) off) a) kitchen) chair) and) had) a) mild) traumatic) brain) injury.) The) vestibular) dysfunction)was)discovered)after)referral)(abnormal)hearing)results))by)‘Centrum)Leerlingen)begeleiding) (CLB)’)to)a)nose,)throat)and)ear)department.)The)vestibular)test)results)indicated)that)the)right)vestibular) organ)was)more)affected)than)the)left.)More)precisely,)a)dysfunction)of)the)right)saccule)(absent)cVEMP) response))and)the)lowPfrequency)function)of)the)right)lateral)SCC)(abnormal)SCV))was)found.)Whereas) on)the)left)side)only)the)lowPfrequency)function)of)the)lateral)SCC)was)impaired)(Table)2).)In)addition,) the)child)was)diagnosed)with)a)mild)sensorineural)hearing)impairment)right)(PTA:)25)dB)HL))and)normal) hearing)left)(PTA:)2)dB)HL).))

All)tests)of)the)domain)‘perceptualPmotor)functioning’)revealed)a)better)or)the)same)result)for)the)VI)child) (respectively)24,)28)and)23))than)the)HC)(20,)28)and)23).)Furthermore,)the)VI)child)performed)the)three) ‘complex)attention’)tests)better)than)the)HC)subject.)More)specifically,)The)VI)child)made)fewer)mistakes) in)the)CPT)than)the)healthy)peer,)resulting)in)good)sustained)and)visual)selective)attention.)In)addition,) a)shorter)reaction)time)(processing)speed))was)seen)in)each)span)test.)The)same)span)length)was)also) reached)in)each)subtest)(visuospatial)and)visual)working)memory))of)the)domain)‘learning)and)memory’.) Within) the) domain) ‘executive) functions’,) various) results) were) achieved.) The) VI) child) reached) respectively)the)same)and)a)lower)span)length)(3)vs)5))on)the)visuospatial)longPterm)memory)and)visual) longPterm)memory)test)compared)to)the)HC.)The)VI)subject)made)also)considerably)more)mistakes)(14) vs)2),)but)executed)the)inhibition)task)faster)(217)s)vs)249)s))than)the)matched)peer.)The)result)of)the) social)cognition)assessment)revealed)a)poorer)score)of)the)VI)child)(raw)score:)25,)PCTL)score:)10%)) than)the)HC)(raw)score:)28,)PCTL)score:)50%))(Table)3).)) )

Case)5))

At) the) age) of) ten) years) this) child) was) diagnosed) with) a) right) unilateral) vestibular) hypofunction.) The) vestibular) dysfunction) was) discovered) when) the) child) was) referred) to) the) nose,) throat,) and) ear) department)after)abnormal)hearing)results)were)found)by)‘Centrum)Leerlingen)begeleiding)(CLB)’.)It)is) unclear)whether)the)vestibular)loss)occurred)later)in)life)or)was)not)noticed)earlier)because)there)was) no)vestibular)followPup)at)the)time.)The)etiology)of)the)vestibular)dysfunction)is)currently)idiopathic.)The) vestibular)test)results)showed)that)the)right)saccule)(absent)cVEMP)response),)utricle)(absent)oVEMP) response),) highPfrequency) functioning) of) the) posterior) SCC) (low) vHIT) gain)) and) lowPfrequency) functioning)of)the)lateral)SCC)(low)SCV))were)affected)(Table)2).)In)addition,)the)child)was)diagnosed) with)progressive)hearing)loss)that)resulted)in)a)severe)sensorineural)HL)(PTA:)63)dB)HL))right)and)mild) sensorineural)HL)(PTA:)28))left.) The)VI)child)scored)higher)on)the)visualPmotor)tests)(23)(PCTL)25%))vs)20)(PCTL)8%)),)but)lower)on) visual)perception)(25)(PCTL)34%))vs)28)(PCTL)73%)))and)motor)coordination)test)(21)(PCTL)7%))vs)22) (PCTL)12%)))compared)to)the)healthy)peer.)Of)all)complex)attention)parameters,)only)the)parameter) ‘reaction)time’)(processing)speed))seemed)to)be)affected.)The)VI)child)performed)the)CPT)better)than) the)HC,)resulting)in)a)higher)‘visual)selective)attention’)score)and)good)sustained)attention.)The)reaction) time)of)the)VI)child)was)longer)in)the)SST)F,)DST)F)and)DST)B,)whereas)in)the)visual)longPterm)memory) test)(DST)B))the)child’s)reaction)time)was)shorter.)Within)the)domain)‘learning)and)memory’,)the)VI)child) reached)a)longer)span)length)in)both)visuospatial)(9)vs)7))and)visual)working)memory)(5)vs)4))test.)The) evaluation) of) SST) B) revealed) the) same) visuospatial) longPterm) memory) function) in) both) subject.) In) contrast,)a)longer)span)length)(7)vs)6))was)reached)in)the)DST)B)(visual)longPterm)memory).)The)VI) child)made)also)more)mistakes)on)the)inhibition)test)(6)vs)3),)but)executed)the)test)faster)(155)s)vs)197) s))compared)to)the)HC.)Fewer)mistakes)were)made)by)the)VI)child)(30)(PCTL)50%))compared)to)the) HC)(29)(PCTL)25%)))on)test)of)the)domain)‘social)cognition’)(Table)3).))) )

Case)6)

At)the)age)of)one,)the)child)was)diagnosed)with)a)unilateral!dysfunction!of!the!left!vestibular!system) caused) by) symptomatic) cCMV) infection.) Our) vestibular) test) results) showed) a) dysfunction) of) the) left) saccule)(absent)cVEMP)response))and)impaired)lowPfrequency)function)of)the)left)lateral)SCC)(Table) 2).)The)child)was)diagnosed)with)bilateral)normal)hearing.))

For) the) domain) ‘perceptualPmotor) functioning’,) the) VI) child) scored) considerably) lower) on) the) visualP motor)(18)(PCTL)32%))vs)21)(55%)))and)motor)coordination)(17)(18%))vs)23)(68%)))test,)but)higher)on) the)visual)perception)(23)(73%))vs)21)(47)))test)in)comparison)to)the)healthy)peer.)During)the)CPT,)both) children)displayed)a)decrease)in)sustained)attention.)Moreover,)the)VI)child)made)noticeably)more)errors) (17) vs) 11)) during) the) CPT,) causing) a) lower) score) (3,1) vs) 3,6)) on) the) parameter) ‘visual) selective) attention’.) For) the) subdomain) 'processing) speed',) a) shorter) reaction) time) was) seen) on) the) forward)

condition)of)the)span)tests,)whereas)a)longer)RT)was)measured)on)the)backward)condition)of)the)span) tests.)Furthermore,)the)VI)child)reached)a)shorter)span)length)(4)vs)5))on)the)SST)F)(visuospatial)working) memory),)but)a)longer)span)length)(5)vs)3))on)the)DST)F)(visual)working)memory))of)the)domain)‘learning) and)memory’.)Within)the)domain)executive)functions,)the)case)6)reached)the)same)span)length)on)the) SST)B)(visuospatial)longPterm)memory))as)the)HC.)A)lower)span)length)of)the)VI)child)(3)vs)4))was) measured)in)the)DST)B)(visual)longPterm)memory))test.)In)addition,)considerably)more)mistakes)(31)vs) 11))were)made)by)the)VI)child)in)the)inhibition)test,)but)less)time)(299)s)vs)375)s))was)needed)to)complete) it.) Similar) to) the) previous) vestibular) case) with) unilateral) dysfunction,) this) VI) child) scored) higher) (24) (PCTL)10%)))on)the)affect)recognition)test)than)the)HC)(17)(PCTL)<2%)))(Table)3).))

)

VestibularPimpaired)group)versus)control)group)

For)the)domain)‘perceptualPmotor)functioning’,)all)vestibular)cases)obtained)lower)percentile)scores)on) the)motor)coordination)test)of)the)VMI)BeeryP6.)In)addition,)in)the)visualPmotor)and)visual)perception)test) lower) scores) were) found) in) VI) case) 1,) 2,) and) 3.) Within) the) domain) 'complex) attention',) only) case) 1) (complete)areflexia))scored)noticeably)worse)on)all)parameters.)Besides)vestibular)case)1,)case)6)also) achieved)a)lower)score)on)the)visual)selective)attention)and)had)a)decrease)of)the)sustained)attention.) Analysis) of) the) reaction) time) showed) no) notable) difference) between) the) processing) speed) of) the) vestibular)and)healthy)children.)Similarly,)both)better)and)worse)results)were)measured)in)the)VI)group) on)the)‘learning)and)memory’)tests.)Of)all)executive)function)test,)the)inhibition)test)seemed)to)be)the) only)affected)subdomain.)More)specifically,)more)mistakes)were)made)by)al)VI)children)(mean)number) of)errors:)21))compared)to)the)HC)children)(mean)number)of)errors:)9).)Furthermore,)all)children)with)a) bilateral) vestibular) dysfunction) (case) 1) to) 4)) scored) lower) on) the) social) cognition) test,) whereas) the) children) with) a) unilateral) vestibular) dysfunction) (case) 5) and) 6)) scored) higher) than) the) HC) children) (Figure)3).))

)

Table!2!vestibular!test!results! R)right,)L)Left,)SCC)semicircular)canal,!lat!latency,)AR!asymmetry)ratio,)SCV)slow)component)velocity,)UW) unilateral)weakness,)DP)direction)preponderance! b_{)vHIT)ulmer)equipment)was)used)in)subjects)1)and)2,)GN)Otometrics)vHIT)system)in)the)rest)of)the)subjects)} c)_{Corrected)interpeak)amplitude)} d_{)SUM)is)the)summation)of)the)caloric)irrigation)from)right)warm,)right)cold,)left)warm)and)left)cold)in)°/s.))}

) Case)1) Case)2) Case)3) Case)4) Case)5) Case)6)

Side) R) L) R) L) R) L) R) L) R) L) R) L) Gain)vHIT)(%)b) Lateral)SCC) Anterior)SCC) Posterior)SCC) ) ) P0,05) 0,05) 0,05) ) P0,04) 0,05) 0,05) ) 0,89) 0,98) 0,79) ) ) 0,43) 0,99) 0,58) ) 0,46) 0,73) 0,44) ) 0,47) 0,65) 0,33) ) 0,81) 0,82) 0,79) 0,86) 0,96) 0,84) 1,07) 0,88) 0,69) ) 1,09) 0,91) 0,94) ) ) 0,98) 0,91) 0,96) ) ) 0,94) 1,02) 0,84) ) cVEMP) Lat)P1)(msec)) Lat)N1)(msec)) Amplitude) (uV)c) AR)(%)) Ab se n ce ) Ab se n ce ) Ab se n ce ) Ab se n ce ) Ab se n ce ) Ab se n ce ) Ab se n ce ) ) 12,70) 20,40) 3,10) Ab se n ce ) ) 13,10) 19,93 3,05) ) 11,80) 18,05) 1,65) ) 12,55) 18,50) 0,80) P) P) P) 100) 100) 29,41) oVEMP) Lat)N1)(msec)) Lat)P1)(msec)) Amplitude)(uV)) AR)(%)) Ab se n ce ) Ab se n ce ) ) 11,30) 14,65) 25,30) Ab se n ce ) ) 11,90) 15,00) 13,45) ) 10,75) 14,7) 11,05) ) 12,00) 16,05) 21,40) ) 11,80) 15,90) 28,15) Ab se n ce ) ) 11,80) 15,30) 27,80) ) 11,40) 15,60) 34,90) ) 11,60) 16,10) 15,35) P) 100) 9,80) 13,62) 100) 38,91) Caloric) SCV)cold)(°/s))) SCV)warm)(°/s)) SUMd) UW)(%)e) DP)(%)f) ) 2) P) ) 1) P) ) 5) P) ) 5) P) ) 2) P) ) 2) P) ) 3) P) ) 3) P) ) 9) 4) ) 26) 26) ) 54) 50) ) 6) 5) P) P) P) P) P) P) P) P) P) P) P) P) 65) 59) 9) 115) 82) 2) Rotation)0,01)Hz) Gain)(%)) Phase)(°)) DP)(%)) ) 2) P21) P29) ) 1) 211) 29) ) 1) P135) P10) ) 24) P59) P24) ) 36) P71) 1) ) 38) P55) 14) Rotation)0,04)Hz) Gain)(%)) Phase)(°)) DP)(%)) ) 4) P96) 41) ) 4) P72) P10) ) 5) P153) 38) ) 30) P34) 11) ) 67) P18) 14) ) 49) P1) 2) Rotation)0,16)Hz) Gain)(%)) Phase)(°)) DP)(%)) ) 3) P90) P2) ) 17) P54) P21) ) 4) P71) P25) ) 40) P22) 12) ) 57) 0) 13) ) 64) P1) P2)

Table&3&cognitive&test&results&

! Case%1% HC% Case%2% HC% Case%3% HC% Case%4% HC% Case%5% HC% Case%6% HC%

Perceptual*motor-functioning-(VMI-Beery*6)-VMI%raw%score% VMI%PCTL%(%)-VP%raw%score% VP%PCTL%(%)% MC%raw%score% MC%PCTL%(%)% % 19% 37% 21% 47% 15% 6% % 19% 39% 22% 61% 18% 21% % 19% 50% 21% 61% 19% 42% % 22% 75% 23% 79% 25% 90% % 19% 3% 27% 53% 25% 32% % 22% 21% 27% 65% 25% 34% % 24% 63% 28% 87% 23% 32% % 20% 32% 27% 86% 23% 47% % 23% 25% 25% 34% 21% 7% % 20% 8% 28% 73% 22% 12% % 18% 32% 23% 73% 17% 18% % 21% 55% 21% 47% 23% 68% Complex-attention-Sustained*attention*(CPT)* Errors%in%block%1% Errors%in%block%2% Errors%in%block%3% Visual*selective*attention*(CPT)* Raw%score% Processing*speed* RT%SST%F%(ms)% RT%SST%B%(ms)% RT%DST%F%(ms)% RT%DST%B%(ms)% Mean%RT%(ms)% % % 4% 4% 11% % 3,2% % 5401,6% 5672,4% 6114,6% 4584,5% 5443,3% % % 4% 1% 2% % 4,1% % 2973,2% 2045,5% 7157,8% 5217,5% 4348,5% % % 5% 2% 5% % 3,5% % 4514,6% 3223,7% 6887,6% 5812,2% 5109,5% % % 5% 4% 2% % 3,5% % 5776,9% 4898,6% 7771,7% 6212,3% 6164,9% % % 3% 1% 3% % 4,2% % 2682,4% 3392,7% 3677,3% 7702,6% 4363,7% % % 3% 4% 3% % 3,6% % 3583,8% 3294,9% 5268,2% 4316,0% 4115,7% % % 3% 3% 0% % 4,6% % 3549,0% 3728,5% 3384,8% 4359,5% 3755,6% % % 6% 6% 3% % 3,4% % 3742,0% 4110,2% 4912,5% 6354,3% 4779,8% % % 0% 1% 1% % 5,7% % 4308,5% 3670,5% 3635,3% 5200,9% 4203,8% % % 5% 0% 0% % 4,2% % 3632,3% 3901,8% 2308,8% 5016,1% 3714,8% % % 4% 6% 7% % 3,1% % 3746,9% 3847,8% 5618,2% 5678,3% 4722,8% % % 0% 3% 8% % 3,6% % 3310,1% 4233,0% 4729,0% 6176,0% 4612,0% Learning-and-memory-Visuospatial*WM*(SST*F)* Spatial%Span%length%% SST%F%correct%trials%(%)%a% Visual*WM*(SST*F)* Digit%span%length% DST%F%correct%trials%(%)%a% % % 4% 62,5% % 4% 62,5% % % 4% 80,0% % 4% 62,5% % % 5% 75,0% % 4% 80,0% % % 5% 75,0% % 5% 62,5% % % 6% 85,7% % 5% 62,5% % % 6% 70,0% % 7% 66,7% % % 5% 83,3% % 4% 71,4% % % 5% 70,0% % 4% 75,0% % % 9% 66,7% % 5% 70,0% % % 7% 80,0% % 4% 75,0% % % 4% 75,0% % 4% 75,0% % % 5% 80,0% % 3% 70,0%

Executive-functions-Visuospatial*LTM*(SST*B)* Spatial%Span%length% SST%B%correct%trials%(%)%a% Visual*LTM*(DST*B)* Digit%Span%length% DST%B%correct%trials%(%)%a% Inhibition*test* Total%number%of%errors% Total%time%needed%(s)% % % 4% 62,5% % 2% 50% % 33% 299% % % 5% 75,0% % 3% 60,0% % 10% 256% % % 4% 78,6% % 5% 64,3% % 17% 235% % % 5% 75,0% % 3% 66,7% % 10% 276% % % 4% 78,6% % 6% 66,7% % 22% 162% % % 6% 62,5% % 4% 75% % 17% 218% % % 4% 66,7% % 3% 62,5% % 14% 217% % % 4% 75,0% % 5% 60,0% % 2% 249% % % 7% 75,0% % 7% 75,0% % 6% 155% % % 7% 50,0% % 6% 66,7% % 3% 197% % % 4% 60,0% % 3% 66,7% % 31% 299% % % 4% 70,0% % 4% 66,7% % 11% 375% Social-cognition-(affect-recognition-test)-Total%raw%score%% Total%PCTL%score% % 14% <2% % 30% 75% % 19% <2% % 28% 75% % 25% 2% % 29% 25% % 25% 10% % 28% 50% % 30% 50% % 29% 25% % 24% 10% % 17% <2% HC!healthy%control,!VMI%visual%motor%integration,%VP%visual%perception,!MC%motor%coordination,-PCTL%percentile%score,%WM!working%memory,%LTM%longUterm%memory,%SST% spatial%span%task,%DST%digit%span%task,!F%forward,!B%backward,%RT!reaction%time,%BR%behavioral%regulation% a_{%Number%of%correct%trials%in%%}

Discussion(

This( pilot( study( was( conducted( to( investigate( the( cognitive( abilities( associated( with( vestibular( dysfunctions.(More(precisely,(the(cognitive(domains:(perceptual=motor(functioning,(complex(attention,( learning(and(memory,(executive(functions(and(social(cognition(were(assessed(in(six(VI(children.(Given( the( small( sample( size,( no( conclusive( evidence( could( be( presented,( but( several( interesting( trends( emerged(when(the(VI(group(was(compared(to(the(age=(and(gender(matched(control(group.( ( First,(all(VI(children(had(lower(percentile(scores(on(the(subtest(‘motor(coordination’(of(the(VMI(Beery=6.( In(order(to(rule(out(the(influence(of(motor(coordination(deficits(on(the(visual=motor(integration(test,(a( motor(coordination(subtest(was(performed.(In(this(test,(the(fine(motor(coordination(skills(were(evaluated.( Since(all(VI(children(had(a(lower(score(than(the(HC,(there(might(be(an(association(between(vestibular( failure(and(fine(motor(functioning.(A(considerable(amount(of(literature(has(described(the(impact(of(a( vestibular(dysfunction(on(gross(motor(skills((De(Kegel(et(al.,(2012R(Inoue(et(al.,(2013R(Jafari(&(Malayeri,( 2011R(Kaga(et(al.,(1981R(R.(M.(Rine(et(al.,(2000),(but(research(on(the(impact(of(a(vestibular(dysfunction( on(the(fine(motor(skills(is(scarce.(De(Kegel(et(al.((2012)(found(that(hearing=impaired(children(with(a( concomitant(vestibular((mid=frequency(lateral(SCC(and(saccular)(dysfunction((n=(48)(tend(to(perform( weaker(on(manual(dexterity(and(ball(skill(abilities(on(the(movement(assessment(battery(second(edition( (M=ABC=2).( Similarly,( the( children( in( our( study( exhibited( lower( percentile( scores( on( the( motor( coordination(test,(suggesting(impaired(fine(motor(abilities(in(children(with(a(vestibular(dysfunction.(Since( all(participants,(except(case(6,(had(a(concomitant(hearing(loss,(it(is(possible(that(loss(of(hearing(might( also( have( impacted( the( fine( motor( skills.( The( study( of( Maes( et( al.( (2014)( investigated( the( balance( performance( in( normal=hearing( children,( hearing=impaired( (HI)( children( with( a( vestibular( dysfunction( (saccule(and(mid=frequency(function(of(the(lateral(SCC)(and(HI(children(without(a(vestibular(dysfunction( (n=36)(to(identify(an(association(between(vestibular(function(and(motor(performance((Maes(et(al.,(2014).( The( study( found( that( HI( children( with( and( without( vestibular( dysfunction( obtained( lower( balance( performance( scores( than( the( normal=hearing( group.( The( results( indicated( a( more( distinct( motor( deterioration(if(a(vestibular(impairment(was(superimposed(to(the(auditory(dysfunction.(Consequently,(it( is(possible(that(hearing(loss,(as(with(the(balance(performance((gross(motor(function),(might(also(have( had(an(impact(the(fine(motor(skills.(However,(considering(case(6(also(had(a(lower(score(on(the(motor( coordination(test,(even(though(no(hearing(loss(was(present,(this(might(indicate(that(only(a(vestibular( dysfunction( could( affect( the( fine( motor( skills.( This( association( might( be( explained( by( a( connection( between( the( VOR( and( eye=hand( coordination.( (Johansson,( Westling,( Bäckström,( &( Flanagan,( 2001R( Kaiser,(Albaret,(&(Doudin,(2009).(During(head(movements,(the(VOR(generates(reflexive(compensatory( eye(movements(by(sending(information(to(the(extra=ocular(muscles,(resulting(in(a(stable(image(on(the( retina,(which(allows(clear(vision.(In(individuals(with(uni=(and(bilateral(vestibular(SCC(disorders,(head( movements(could(pose(VOR(deficits((Miles(&(Lisberger,(1981).(In(addition,(literature(suggested(that( central( nervous( system( (CNS)( (cerebellum)( integrates( visual( and( vestibular( information( to( generate( appropriate(motor(responses((Braswell(&(Rine,(2006R(Horak,(Nashner,(&(Diener,(1990R(Huxham,(Goldie,( &(Patla,(2001).(Consequently,(since(vision(and(the(vestibular(system(are(closely(connected,(blurred( vision(might(have(affected(the(fine(motor(functions((Johansson(et(al.,(2001R(Rochat,(1989R(Rossetti,( Koga,(&(Mano,(1993).(In(order(to(rule(out(vision(problems((which(are(not(associated(with(a(vestibular( disorder)(the(visual(perception(subtest(and(static(visual(acuity(test((SVA)(were(carried(out.(The(results( on(these(tests(were(normal(for(the(VI(group(and(the(HC(group.(However,(when(vision(was(tested(in( dynamic(condition,(i.e.(DVA(test,(the(dynamic(visual(acuity(was(considerable(lower(in(the(BVF(group( compared(to(the(UVF(and(HC(group.(Unlike(the(SVA(test,(vestibular(stimulation(was(required(during(the( DVA(test.(The(DVA(provided(a(functional(indirect(measure(of(the(VOR((Tian,(Shubayev,(&(Demer,(2002)( at(2(Hz.(Based(on(this,(it(would(be(suspected(that(the(high=frequency(dysfunctions(of(the(lateral(SCCs( (vHIT( testing( (4=5( Hz))( would( have( been( affected( in( case( 1,( 2,( 3( and( 4( (BVF( group( with( lower( DVA(