Een kwantitatieve analyse van vocalen en diftongen uit de spraak van een spreker met Foreign Accent Syndrome (FAS) op ontwikkelingsbasis.

(1)

Een kwantitatieve analyse van vocalen en diftongen uit de spraak van

een spreker met Foreign Accent Syndrome (FAS) op

ontwikkelingsbasis.

Daniëlle Angelique Vrieling S2307774

Rijksuniversiteit Groningen 30 mei 2018

Masterscriptie Neurolinguïstiek (LTS998M20.2017-2018.2) Faculteit der Letteren

(2)

2

Samenvatting

Tot op heden zijn er slechts enkele gevalsbeschrijvingen van Foreign Accent Syndrome (FAS) op ontwikkelingsbasis bekend. Deze gevallen werden veelal kwalitatief beschreven. Het huidige onderzoek leverde een kwantitatieve analyse van de vocalen en diftongen uit de spraak van een persoon met de ontwikkelingsvariant van FAS in vergelijking met die van een controleproefpersoon zonder spraak-/taalproblemen. De studie richtte zich op het vinden van bewijs voor de diagnose van FAS op ontwikkelingsbasis als specifieke vorm van spraakapraxie, het beschrijven van typische kenmerken van vocalen en diftongen bij FAS op ontwikkelingsbasis en op de vraag of behandeling van de FAS symptomen met logopedische therapie mogelijk is. Uit de kwantitatieve analyse kwamen verschillende argumenten naar voren die de diagnose van FAS als specifieke vorm van spraakapraxie ondersteunden. Typische kenmerken die voortkwamen uit de kwantitatieve analyse waren de distorsie van vocalen en verhoogde formantfrequenties van een aantal vocalen. Er werd slechts een beperkt effect van logopedische therapie op de vervormde vocalen en diftongen gemeten.

Sleutelwoorden: FAS, ontwikkelingsbasis, Foreign Accent Syndrome, ontwikkelingsspraakapraxie, kwantitatieve analyse, vocalen, diftongen.

Abstract

The phenomenon of developmental Foreign Accent Syndrome (dFAS) is relatively unknown and only a few cases have been described up until this date. Most of the research on dFAS consists of qualitative analyses of the speech of individuals with dFAS. In a similar vein, the present study provides a quantitative analysis of vowels and diphthongs used by an individual with dFAS and compares these to those used by an individual without speech or language disorders. The primary aims of the present study were to acquire evidence for the diagnosis of dFAS as a specific type of apraxia of speech (AoS) and to describe the symptoms or typical characteristics of vowels and diphthongs in dFAS. The effect speech-language therapy on the symptoms of dFAS was also investigated, in order to discover if these symptoms can be alleviated with treatment. From the results of the quantitative analysis it could be concluded that there are several arguments which support the hypothesis that dFAS is a specific type of AoS. Furthermore, it was found that the vowels and diphthongs in the speech of the individual with dFAS were typically distorted and had elevated formant frequencies compared tot the individual without dFAS. The effect op speech-language therapy appeared to be limited. Keywords: dFAS, Foreign Accent Syndrome, AoS, Apraxia of Speech, quantitative analysis, vowels, diphthongs.

(3)

3

1. Introductie

1.1. Foreign Accent Syndrome

Als de spraakkenmerken van een individu uit een bepaalde regio door luisteraars uit diezelfde regio als buitenlands worden bestempeld, dan kan er sprake zijn van de zeldzame spraakstoornis Foreign Accent Syndrome (verder genoemd FAS, daarnaast ook wel het buitenlandsaccentsyndroom genoemd). De eerste gevalsbeschrijving van een persoon met FAS werd in 1907 geleverd door de Franse neuroloog Pierre Marie (Marie, 1907). Hij beschreef een Franssprekende vrouw bij wie luisteraars, nadat de vrouw hersteld was van een anarthrie als gevolg van linker hemisferisch hersenletsel, een ander regionaal accent waarnamen dan voorheen. Marie (1907) vond hiervoor geen aanwijsbare oorzaak. Tot op heden werden in de literatuur meer dan 100 andere cases van FAS beschreven. Uit verschillende onderzoeken is naar voren gekomen dat de spraak van een persoon met FAS gekenmerkt wordt door prosodische veranderingen (Berhier et al., 2016; Blumstein, Alexander, Ryalls, Katz, & Dworetzky, 1987). Daarnaast is de kwaliteit van vocalen vaak aangedaan. Er werden vaker bijzonderheden bij vocalen dan bij consonanten waargenomen (Blumstein et al., 1987; Dankovicova et al., 2001; Ingram, McCormack, & Kennedy, 1992; Kurowski et al., 1996; Miller, Lowit, & O’Sullivan, 2006).

1.2. Classificatie

In 1982 werden door Whitaker criteria beschreven waaraan een persoon met kenmerken van FAS moet voldoen, voordat de diagnose gesteld kan worden. Ten eerste moet het accent als buitenlands worden beschouwd door de persoon met kenmerken van FAS, de naasten van die persoon en de onderzoekers. Ten tweede moet er sprake zijn van een veranderd accent na het oplopen van hersenletsel. Ten derde moet er een duidelijk verband zijn tussen het veranderde accent en het neurologisch letsel. Als laatste mag het verworven accent niet terug te leiden zijn naar een eerder geleerd of gesproken accent. Met de criteria beschreef Whitaker (1982) FAS als een verworven, neurologische spraakstoornis als gevolg van hersenletsel. Uit een review van 16 gevalsbeschrijvingen door Coelho en Robb (2001) kwam naar voren dat 63% van de personen met FAS bijkomende neurologische spraak- of taalproblemen had. De overige cases konden niet worden gekoppeld aan de beschreven criteria van Whitaker (1982), omdat er in die gevallen geen sprake was van neurologisch letsel.

Verhoeven en Mariën beschreven in 2010 drie verschillende types van FAS: het neurogene type, het psychogene type en een gemengd type. Het neurogene type van FAS volgt uit vasculaire laesies in de motorische spraakgebieden of het cerebellum. Dit is het meest voorkomende type van FAS. In 83% van de volwassen gevalsbeschrijvingen, is er sprake van deze verworven, neurogene variant van FAS (Keulen, Verhoeven, Bastiaanse, & Mariën, 2014). Dit type FAS werd bijvoorbeeld gerapporteerd na een CVA (Berthier et al., 2016; Kurowski et al., 1996), na een trauma (Lippert-Gruener, Weinert, Greisbach, & Wedekind, 2005; Perkins, Ryalls, Carson, & Whiteside, 2010) en bij MS (Bakker, Apeldoorn, & Metz, 2004). Het tweede type, de psychogene variant van FAS, komt voort uit een psychiatrische stoornis. Er mag in dit geval geen sprake zijn van structureel hersenletsel. Voorbeelden van deze variant van FAS werden beschreven in de onderzoeken van Reeves, Burke, en Parker (2007) en Haley, Roth, Helm-Estabrooks, en Thiessen (2010). Reeves et al. (2007) beschreven drie psychotische personen met FAS. Uit het onderzoek kwam naar voren dat de symptomen van FAS toenamen

(4)

4

met de ernst van de psychose. Haley et al. (2010) concludeerden uit hun onderzoek naar een 36-jarige vrouw met een conversiestoornis dat de functionele symptomen van FAS niet te verklaren waren door hersenletsel of een eerder geleerd accent. De auteurs zijn van mening dat het psychogene type van FAS als mogelijke oorzaak van een plotseling veranderd accent niet onderschat mag worden. De derde variant van FAS, het gemengde type, is een mengvorm van het neurogene en het psychogene type. Het komt in eerste instantie voort uit neurologisch letsel. Het nieuwe accent heeft een zodanig psychologisch effect op de spreker, dat die het accent zelf verder ontwikkeld en daarmee mogelijk ook in stand houdt (Verhoeven & Mariën, 2010). Naast het neurogene, psychogene en gemengde type viel er volgens Verhoeven en Mariën (2010) nog een andere neurogene vorm van FAS te onderscheiden, namelijk FAS op ontwikkelingsbasis. Deze vorm werd voor het eerst beschreven door Mariën, Verhoeven, Wackenier, Engelborghs, en De Deyn (2009).

FAS op ontwikkelingsbasis werd tot op heden weinig beschreven in de literatuur en lijkt daardoor relatief onbekend te zijn. Tot nu toe werden er zeven cases beschreven waarin FAS zich al in de kindertijd, tijdens de spraak-/taalontwikkeling, manifesteerde. Mariën et al. (2009) beschreven twee gevallen: een 29-jarige, Vlaamse vrouw met een bijkomende ontwikkelingsspraakapraxie en een 7-jarige jongen met een bijkomende expressieve taalontwikkelingsstoornis. Beide personen hebben als moedertaal Nederlands, terwijl de spraak als zijnde Frans werd beoordeeld. De onderzoekers vonden afwijkende spraakkenmerken, die vergelijkbaar leken te zijn met de spraakkenmerken van een persoon met FAS van de neurogene variant. De auteurs vonden voor de FAS spreker met een bijkomende taalontwikkelingsstoornis aanwijzingen die pasten bij de hypothese dat het cerebellum mogelijk een rol speelt bij de articulatorische planning van de jongen. In een ander onderzoek werd een 17-jarige jongen met de ontwikkelingsvariant van FAS en ontwikkelingsspraakapraxie beschreven (Keulen et al., 2016). Uit neurolinguïstisch onderzoek kwamen ook problemen met de visuo-constructionele praxis of dyspraxie naar voren. De resultaten uit dit onderzoek ondersteunden de hypothese dat FAS gerelateerd zou zijn aan schade aan het cerebellaire netwerk. In de studie van Berthier et al. (2016) werden twee volwassen mannen met FAS op ontwikkelingsbasis beschreven. De spraak werd door buitenstaanders niet als buitenlands beoordeeld, maar uit een uitgebreide analyse van de spraak bleek toch dat er prosodische en segmentele verschillen ten opzichte van sprekers zonder spraak-/taalproblemen aanwezig waren in de spraak van de mannen. De onderzoekers concludeerden echter dat bij beide FAS sprekers psychiatrische problemen in het spel waren en er daarom eerder sprake leek te zijn van de psychogene variant van FAS. Als laatste werd in de studie van Tops, Neijmeijer en Mariën (2018) een onderzoek gedaan naar een 6-jarige en een 14-jarige jongen uit Vlaanderen. De spraak van beide kinderen vertoonde kenmerken van FAS en bij beide kinderen was er sprake van taal-/spraakproblemen. Er waren geen neurologische afwijkingen bekend. Blinde beoordelaars uit Nederland en België beoordeelden de spraak van de kinderen met FAS en ook de spraak van kinderen met spraakapraxie, kinderen uit een controlegroep bestaande uit tweetalige kinderen en kinderen uit een controlegroep bestaande uit eentalige kinderen. De spraak van de kinderen met FAS werd door de blinde beoordelaars uit België als buitenlands herkend. De beoordelaars konden echter niet differentiëren tussen kinderen met FAS en kinderen met spraakapraxie. Tops et al. (2018) concludeerden dat de ontwikkelingsvariant van FAS mogelijk een aparte vorm van spraakapraxie zou kunnen zijn, als gevolg van een ontwikkelingsstoornis.

(5)

5 1.3. Onderzoek naar spraakkenmerken

In definities van FAS wordt veelal beschreven dat de spraak van een persoon met FAS als buitenlands wordt herkend als gevolg van prosodische verschillen en veranderingen in de kwaliteit van vocalen (Dankovicova et al., 2001). Gurd, Bessell, Bladon, en Bamford (1988) stelden vast dat er op segmenteel vlak meer afwijkingen vindbaar waren bij vocalen dan bij consonanten. Blumstein et al. (1987) hebben ook vastgesteld dat de vocalen in de spraak van personen met FAS veel distorsies bevatten. Er werd een grotere variabiliteit in formanten gevonden. Vocalen worden gevormd door specifieke bewegingen in het spraakkanaal, ook wel formanten genoemd. De eerste twee formanten worden sterk beïnvloed door de positie van de tong. De hoogte van de tong en de mate van kaakopening bepaalt de frequentie van het eerste formant (F1) en de horizontale positie van de tong zegt iets over de frequentie van het tweede formant (F2; Lindblom & Sundberg, 1971; Rietveld & Van Heuven, 2013). Hoewel het gehele spraaksignaal een rol speelt bij de perceptie van vocalen, geven de eerste twee formanten de meeste informatie over de kwaliteit en perceptie van een vocaal (Graff-Radford, Cooper, Colsher, & Damasio, 1986). De grondtoon (F0) speelt daarnaast ook een rol. De door Blumstein et al. (1987) gevonden variatie in formanten uitte zich in een verlaagde eerste formant bij een spreker met FAS. In andere onderzoeken werd een algehele verkleining van de F1 range gezien (Ingram et al., 1992; Moonis et al., 1993) en distorsie van de eerste twee formanten (Miller et al., 2006; Perkins, Ryalls, Carson, & Whiteside, 2010). De duur van vocalen zou echter niet zijn veranderd (Blumstein et al., 1987). Anders dan Blumstein et al. (1987) vonden Graff-Radford et al. (1986) en Laures-Gore, Henson, Weismer, en Rambow (2006) echter wel een verlenging van vocalen. In het onderzoek van Katz, Garst, en Levitt (2008) werd de spraak van een 46-jarige vrouw uit Amerika vergeleken met de spraak van vrouwen zonder spraakproblemen uit dezelfde regio. Hieruit kwam naar voren dat de lengte van de vocalen met 29% was toegenomen bij de spreker met FAS. Kurowski en Blumstein (1996) noemden dat er mogelijk sprake zou kunnen zijn van meer spanning in het spraakkanaal, wat zou kunnen leiden tot verkleinde spraakbewegingen en daarmee veranderingen in de kwaliteit van vocalen. Hier werd ook wel naar gerefereerd als de ‘tense posture’ hypothese (Blumstein et al., 1987; Graff-Radford et al., 1986; Kurowski et al., 1996). Ook zou dit mogelijk invloed kunnen hebben op de grondtoon (Perkins et al., 2010).

De studies waarin spraakkenmerken van een spreker met FAS werden onderzocht, waren voor het grootste deel gericht op het neurogene of psychogene type van FAS. In de onderzoeken naar de ontwikkelingsvariant van FAS werden perceptuele foutenanalyses van spontane spraak van sprekers met FAS gedaan (Berthier et al., 2016; Keulen et al., 2016; Mariën et al., 2009). Veranderingen op segmenteel vlak werden enkel kwalitatief beschreven. Het huidige onderzoek tracht het segmentele vlak ook meer kwantitatief in beeld te brengen om een bijdrage te leveren aan de kennis omtrent de ontwikkelingsvariant van FAS.

1.4. Onderzoeksvragen en hypotheses

Zoals eerder is beschreven, werd FAS op ontwikkelingsbasis tot op heden weinig onderzocht. Studies gericht op de ontwikkelingsvariant van FAS hebben voornamelijk kwalitatieve gevalsbeschrijvingen geleverd. Deze gevalsbeschrijvingen waren daarnaast vooral gericht op het stellen van de diagnose van FAS en soms ook op het beschrijven van de

(6)

6

bijpassende kenmerken. Op basis van de bestaande literatuur werden drie onderzoeksvragen met bijpassende hypotheses geformuleerd:

1. Levert een kwantitatieve analyse van vocalen en diftongen argumenten voor de diagnose van FAS op ontwikkelingsbasis als specifieke vorm van spraakapraxie? 2. Welke akoestische kenmerken van vocalen en diftongen lijken typisch voor een

persoon met FAS op ontwikkelingsbasis?

3. Is behandeling van FAS op ontwikkelingsbasis mogelijk?

De eerste hypothese veronderstelt dat de kenmerken van de spraak van de persoon met FAS op ontwikkelingsbasis overeen zullen komen met de kenmerken van spraakapraxie, als de ontwikkelingsvariant van FAS inderdaad een specifieke variant van spraakapraxie is. Spraakapraxie bij kinderen wordt ook wel verbale ontwikkelingsdyspraxie (VOD) genoemd. Volgens Wertz, Lapointe en Rosenbek (1984) en Ozanne (1995) zijn de belangrijkste kenmerken van VOD de frequente aanwezigheid van een orale apraxie, articulatiefouten toenemend met woordlengte, fouten tegen vocalen en zoekend articuleren. Andere belangrijke kenmerken van VOD zijn een afwijkende spraakontwikkeling, een discrepantie tussen de receptieve en expressieve taalvaardigheden, een inconsistent foutenpatroon en prosodische fouten. Aangezien het huidige onderzoek zich richt op vocalen en diftongen, wordt verwacht dat de kwantitatieve analyse van vocalen en diftongen inconsistente distorsies aan het licht brengt.

De tweede hypothese stelt dat de akoestische eigenschappen van vocalen en diftongen bij de spreker met FAS op ontwikkelingsbasis differentiëren van die van een controleproefpersoon op verschillende vlakken. Distorsies (Blumstein et al., 1987; Dankovicova et al., 2001; Ingram, McCormack, & Kennedy, 1992; Kurowski et al., 1996; Miller, Lowit, & O’Sullivan, 2006) en mogelijk verlengingen (Graff-Radford et al., 1986; Katz et al., 2008; Laures-Gorde et al., 2006) zullen de vocalen en diftongen van de ontwikkelingsvariant van FAS typeren. Dit onderzoek richt zich op vier akoestische eigenschappen, namelijk de grondtoon (F0), het eerste formant (F1), het tweede formant (F2) en de klankduur. Waar Blumstein et al. (1987) een verlaagde F1 in vocalen vonden bij een spreker met FAS, wordt er een verhoogde F1 bij een spreker met de ontwikkelingsvariant van FAS en problemen met de mondmotoriek verwacht. Ook zal F0 lager kunnen zijn, door de ontspanning van de spieren in het spraakkanaal. Volgens Stes (2008) zijn spierspanning, spierkracht en de timing van bewegingen cruciaal voor het juist kunnen uitvoeren van bewegingen in het spraakkanaal. Een verstoring in de werking van de spieren kan als gevolg hebben dat de omvang van de spraakbewegingen afwijkt (Stes, 2008).

De laatste hypothese meent dat een logopedische behandeling gericht op spraakapraxie effect zou moeten hebben op de FAS-symptomen, als de ontwikkelingsvariant van FAS een specifieke vorm van spraakapraxie is (Feiken & Jonkers, 2012; Wertz et al., 1984).

1.5. Het huidige onderzoek

Het huidige onderzoek levert een nieuwe gevalsbeschrijving van een spreker met FAS op ontwikkelingsbasis. Om het segmentele vlak op kwantitatieve wijze in beeld te brengen, werden de akoestische kenmerken van de vocalen en diftongen uit de spontane spraak van de

(7)

7

spreker met de ontwikkelingsvariant van FAS op drie verschillende momenten met elkaar vergeleken. Met de vergelijking van verschillende fragmenten over tijd werd er gezocht naar aanwijzingen voor effecten van logopedische therapie. Mogelijke therapie-effecten bij een spreker met FAS werden nog niet eerder gerapporteerd. Daarnaast werden de akoestische kenmerken van de vocalen en diftongen van de spreker met FAS vergeleken met een controleproefpersoon van hetzelfde geslacht, dezelfde geografische regio en dezelfde leeftijd. Dit werd gedaan om vast te stellen of het accent van de spreker met FAS daadwerkelijk differentieerde van een spreker uit dezelfde regio zonder spraak-/taalproblemen. Ter controle werd de spraak van de controleproefpersoon ook in verschillende condities met elkaar vergeleken, om verschillen tussen voorgelezen spraak en spontane spraak in beeld te brengen (Blaauw, 1994) en eventuele effecten hiervan uit te sluiten. Het huidige onderzoek zal hiermee bijdragen aan nieuwe kennis omtrent FAS op ontwikkelingsbasis.

2. Methode

2.1. Casus FAS

Op 13-jarige leeftijd werd bij de Vlaamse jongen Jurgen (gefingeerde naam) de diagnose FAS gesteld, als bijzondere vorm van ontwikkelingsdyspraxie bestaande naast een primaire taalontwikkelingsstoornis. De diagnose werd gesteld na een uitgebreid psychodiagnostisch onderzoek, dat naar aanleiding van onder andere taalproblemen was aangevraagd. De psychodiagnostische onderzoeken werden afgenomen bij een groepspraktijk in Vlaanderen, die gespecialiseerd is in leerstoornissen, taal- en spraakstoornissen en gedrags- en ontwikkelingsstoornissen. Ten tijde van het onderzoek zat de 13-jarige Jurgen in de eerste klas van het technisch secundair onderwijs (TSO/VMBO). Er waren door de ouders van Jurgen geen bijzonderheden omtrent de zwangerschap gemeld en er was geen familiaire predispositie bekend voor leerproblemen of ontwikkelingsstoornissen.

Jurgen had op jongere leeftijd al taal- en spraakproblemen. Er was toen sprake van ernstige articulatieproblemen en een vertraagde woorden zinsontwikkeling. Daarvoor heeft Jurgen van de tweede kleuterklas (groep 1) tot het vijfde leerjaar (groep 7) van het basisonderwijs logopedische behandeling gevolgd. De taal- en spraakontwikkeling werd ten tijde van het psychodiagnostisch onderzoek opnieuw in kaart gebracht (zie Tabel 1). Uit het onderzoek met de NEPSY-II (Zijlstra, Kingma, Swaab, & Brouwer, 2010) kwamen spraak-motorische problemen, zoekend mondgedrag en een inconsistent foutenpatroon naar voren. De buccolabiale praxis werd onderzocht met het mondmotorisch onderzoek van het dyspraxieprogramma (Eurlings-van Deurse, Freriks, Goudt-Bakker, Van der Meulen, & De Vries, 1993). Er werden mondmotorische problemen bij Jurgen vastgesteld als het tempo van de oefeningen werd verhoogd. Met de Metaphon Screening (Leijdekker-Brinkman, 2002) werd de verstaanbaarheid van Jurgen beoordeeld. Er was sprake van distorsie van meerdere consonanten, desonoristatie en moeite met consonantclusters. Dit kwam ook terug in een spontane taalanalyse. Verder viel op dat Jurgen nasaal sprak, klemtonen verkeerd plaatste en dat hij sprak met een hoog en wisselend spreektempo. Uit de Communication Attitude Test (Brutten & Vanryckeghem, 2003) kwamen negatieve spreekattitudes naar voren.

(8)

8

Tabel 1. Neurocognitief onderzoek Jurgen

Onderzoek RS NS Pc Interpretatie

Taalonderzoek met NEPSY-II-NL

Oraal motorische reeksen Herhalen van onzinwoorden Imiteren van handposities

Intelligentieonderzoek volgens het CHC model

Vloeiende intelligentie (Gf) - Analogieën SON_R 6-40 - Categorieën SON-R 6-40 Kwantitatieve kennis (Gq)

- Rekenen WISC III

Gekristalliseerde intelligentie - Informatie WISC III

- Woordkennis WISC III Kortetermijngeheugen (Gsm)

- Cijfers herhalen CELF - Zinnen herhalen CELF

Visuele informatieverwerking (Gv) - Blokpatronen WISC III

- Onvolledige tekeningen WISC III Auditieve informatieverwerking (Ga)

- Verhalen CMS onmiddelijke respons Lange termijngeheugen (Glr)

- Woordassociaties CELF

- Verhalen CMS Uitgestelde respons Verwerkingssnelheid (Gs)

- Substitutie WISC III/WNV - Symbool vergelijken Totaal IQ (G) 28 29 16 23 19 23 17 37 12 62 62 62 41 46 31 47 25 90 100 82 85 121 101 91 83 91 <2 25 2 26 37 25 50 50 12 16 16 15,9 25 16 92 84 84 52,7 50 27,4 13 25 13 16 16 27 Afwijkend Laaggemiddeld Afwijkend Gemiddeld Gemiddeld Laaggemiddeld Laaggemiddeld Bovengemiddeld Gemiddeld Gemiddeld Laaggemiddeld Gemiddeld Afkoringen: RS: ruwe score; NS: norm score (M = 100, SD = 15); Pc: percentielscore (M = 50, SD = 13,5).

De algehele cognitieve mogelijkheden van Jurgen werden middels een intelligentieonderzoek op basis van het CHC-model in kaart gebracht. Er was sprake van een gemiddelde algemene intelligentie waarbij de vloeiende intelligentie gemiddeld is en de gekristalliseerde intelligentie laaggemiddeld. Tabel 1 geeft een gedetailleerd overzicht van het onderzoek met het CHC-model.

Naast de duidelijk aanwezige spraak- en taalproblemen werden ook problemen met sociale communicatie en pragmatiek gesignaleerd. Om te kijken of er sprake was van een autismespectrumstoornis (ASS) werd het Autisme Diagnostisch Observatieschema (ADOS-2-NL; De Bildt, De Jonge, & Greaves-Lord, 2013) bij Jurgen afgenomen. De verkregen

(9)

9

totaalscore kwam overeen met een classificatie autismespectrumstoornis. Vanuit het ouderinterview, het Autisme Diagnostisch Interview Revised (ADI-R NL; De Jonge, De Bildt, Le Couteur, Lord, & Rutter, 1997), kwamen er echter onvoldoende argumenten voor ASS naar voren. De ADI-R score was gemiddeld. Na bijkomend kinderpsychiatrisch onderzoek kon de diagnose ASS niet bevestigd worden.

2.1.1. Logopedische therapie

Nadat Jurgen de diagnose FAS kreeg werd logopedische therapie opgestart. De therapie had een frequentie van eenmaal 30 minuten per week en was ingericht als behandeling voor spraakapraxie. Er werd geoefend op het verlagen van het spreektempo door middel van een metronoom en syllabes tikken. Daarnaast werd er in de therapie gewerkt aan de articulatie van meerlettergrepige woorden en de aan pittige articulatie van consonanten. De behandelende logopedist gaf aan dat Jurgen in een oefensituatie zijn spraak al beter kon aanpassen, maar dat dit nog niet lukte in een spontane spreeksituatie. De transfer verliep moeizaam en na een jaar logopedie stagneerde de vooruitgang. Daarom werd gekozen voor een therapiestop van een half jaar.

2.2. Controleproefpersoon

Om de akoestische kenmerken van de vocalen en diftongen uit de spraak van Jurgen goed in kaart te kunnen brengen, werden de kenmerken van zijn spraak vergeleken met die van een op leeftijd en geslacht gematchte controleproefpersoon. De 15-jarige Koen (gefingeerde naam) is woonachtig in België en is een moedertaalspreker van het Nederlands. Koen volgt een meer theoretische studierichting, het ASO/VWO. Koen heeft geen spraak-/taalproblemen, noch andere (ontwikkelings)stoornissen.

2.3. Materiaal

Voor het huidige onderzoek werd gebruik gemaakt van audio-opnames van de spontane taal van Jurgen. De audio-opnames werden, met toestemming, beschikbaar gesteld door de behandelende logopedist. Er waren onder andere audio-opnames beschikbaar van de spontane spraak bij aanvang van de logopedische therapie (beginmeting), bij beëindiging van de logopedische therapie (eindmeting) en bij de controle na zes maanden (controlemeting). Om de akoestische eigenschappen van de vocalen en diftongen uit de spraak van Jurgen te kunnen vergelijken, heeft Koen de exacte spraak van Jurgen van de verschillende metingen voorgelezen. Op deze manier konden hetzelfde aantal klanken met elkaar worden vergeleken. Ook werd er een audio-opname van spontane taal van Koen gebruikt, om verschillen in akoestische eigenschappen van vocalen en diftongen tussen voorgelezen spraak en spontane spraak vast te stellen. Alle data werd anoniem verwerkt en de audio-opnames werden vernietigd na het afronden van de akoestische analyses.

2.4. Data-analyse

De verschillende audio-opnames werden eerst fonetisch getranscribeerd, om alle vocalen en diftongen in de samples te lokaliseren. De schwa-klank werd, net als in het onderzoek van Keulen et al. (2016), niet meegenomen in de analyses. De vocalen en diftongen werden vervolgens geïsoleerd middels het programma Praat (Versie 6.0.36; Boersma &

(10)

10

Weenink, 2017). Bij het isoleren van de vocalen en diftongen werden de grondtoon (F0), het eerste formant (F1) en het tweede formant (F2) bepaald per geïsoleerde klank. Ook de duur van de klanken werd gemeten. Tijdens het verzamelen van de data werd duidelijk dat de stem van Jurgen op de verschillende meetmomenten een andere grondtoon (F0) had. Volgens De Bodt (2005) is deze verandering in spreektoonhoogte te koppelen aan de stemmutatie die jongens doormaken in de puberteit. Een kenmerk van de stemmutatie is dat de grondtoon van de stem erg instabiel is (De Bodt, 2005) en daarom werd ervoor gekozen om de F0 in dit onderzoek buiten beschouwing te laten. De statistische analyses werden uitgevoerd met behulp van het programma SPSS (Versie 25,0; IBM Corporation, 2017).

Met SPSS werden verschillende statistische analyses uitgevoerd. Allereerst werden de vocalen en diftongen uit de beginmeting, de eindmeting en de controlemeting van Jurgen met elkaar vergeleken middels de Wilcoxon Rang Teken Toets. Er werd getoetst op verschillen tussen de medianen van de verschillende metingen per klank en per akoestische eigenschap (F0, F1, F2 en klankduur), om therapie-effecten te kunnen vaststellen. De akoestische eigenschappen die in deze studie worden vergeleken werden, zoals eerder genoemd, gekozen op basis van de bekende onderzoeksresultaten over spraakkenmerken bij sprekers met FAS. Vervolgens werden de verschillende metingen, per klank en per akoestische eigenschap, van Jurgen en Koen met elkaar vergeleken door middel van de Wilcoxon Rang Teken Toets. Dit werd gedaan om vast te stellen of de vocalen en diftongen van Jurgen significant anders waren dan die van Koen. Als laatste werden de beginmeting, de eindmeting, de controlemeting en de spontane spraakmeting van Koen statistisch met elkaar vergeleken met de Wilcoxon Rang Teken Toets. Deze vergelijking werd gemaakt om verschillen in vocalen en diftongen tussen de voorgelezen spraak en spontane spraak te meten. De aanwezigheid van verschillen zouden op een ongewenst effect binnen de voorgaande vergelijking kunnen wijzen.

3. Resultaten

Voorafgaand aan de statistische vergelijkingen werden uit de beginmeting, de eindmeting en de controlemeting van Jurgen en Koen per geanalyseerde klank de mediaan en de range bepaald voor F0, F1, F2 en de klankduur. Dit werd ook gedaan voor de spontane spraakmeting van Koen. In totaal werden er 679 klanken geanalyseerd. In Bijlage 1 (zie Tabel A en Tabel B) wordt een overzicht gegeven van het aantal geanalyseerde klanken per meting. Een aantal klanken konden niet worden geanalyseerd, omdat er teveel achtergrondgeluid of ruis op de audio-opname aanwezig was. De diftong /ø/ werd niet meegenomen in dit onderzoek, omdat de klank maar in één audio-opname terugkwam.

3.1. Vergelijking drie metingen Jurgen

Om een antwoord te kunnen geven op de onderzoeksvraag: ‘Is behandeling van FAS op ontwikkelingsbasis mogelijk?’ werden de medianen per klank en per akoestisch aspect uit de metingen van Jurgen met de Wilcoxon Rang Teken Toets op drie momenten met elkaar vergeleken: de beginmeting, de eindmeting en de controlemeting. Als de ontwikkelingsvariant van FAS een specifieke vorm is van spraakapraxie, dan worden er meetbare veranderingen verwacht in de akoestische eigenschappen van verschillende klanken. Dit wordt verwacht, omdat de gegeven behandeling zou moeten aanslaan op spraakapraxie. Tabel 2 geeft een

(11)

11

overzicht van de vergelijking van medianen van de begin- en eindmeting van Jurgen. Tabel 3 biedt een gelijksoortig overzicht van de vergelijking van medianen van de eind- en controlemeting en Tabel 4 geeft dit voor de vergelijking van de begin- en controlemeting. Alle onderzochte klanken worden per meetmoment weergegeven in Figuur 1.

Tabel2. Vergelijking van de medianen van de beginmeting en de eindmeting van Jurgen.

G.k.a. Beginmeting Mediaan Range Eindmeting Mediaan Range z-waarde p-waarde /a/ F1 F2 duur /ɑ/ F1 F2 duur /e/ F1 F2 duur /ɛ/ F1 F2 duur /o/ F1 F2 duur /ɔ/ F1 F2 duur /y/ F1 F2 duur /œ/ F1 F2 duur /u/ F1 F2 duur 753,425 1625,868 ,083 564,579 1719,463 ,054 487,720 2395,545 ,060 567,154 2024,732 ,054 517,944 1417,357 ,071 564,910 1396,486 ,039 439,220 2101,532 ,131 289,727 1533,063 ,098 413,912 1661,794 ,053 486,209 492,746 ,189 277,402 472,411 ,079 138,399 748,170 ,166 5535,723 551,857 ,059 148,850 540,445 ,071 291,687 1187,785 ,050 7,443 90,202 ,113 211,020 450,808 ,100 211,020 450,808 ,100 636,311 1579,886 ,160 548,974 1413,564 ,066 499,619 2050,838 ,110 504,347 1947,309 ,097 503,884 1177,751 ,100 560,234 1289,423 ,066 349,424 1623,134 ,082 317,777 1725,414 ,155 457,896 1328,221 ,060 351,025 545,974 ,191 214,537 1639,948 ,095 555,615 335,049 ,172 257,084 809,257 ,039 122,777 251,287 ,095 337,881 526,338 ,050 - - - 34,902 160,257 ,217 - - - -2,415 -2,495 2,736 1,572 -2,201 1,363 1,960 -2,521 -,280 -1,172 -1,376 2,803 -1,826 -1,461 1,461 ,000 ,280 2,100 -1,000 -1,000 1,000 1,000 1,000 -1,000 1,000 -1,000 1,000 ,016* ,013* ,006* ,116 ,028* ,173 ,050* ,012* ,779 ,241 ,169 ,005* ,068 ,144 ,144 1,000 ,779 ,036* ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317

(12)

12 /ɛi/ F1 F2 duur /ʌu/ F1 F2 duur /œy/ F1 F2 duur /ɪ/ F1 F2 duur /i/ F1 F2 duur 612,842 1941,416 ,069 653,572 1347,746 ,080 579,086 1719,240 ,092 475,208 2246,831 ,059 372,318 2040,370 ,036 96,531 366,608 ,062 116,160 521,688 ,058 - - - 286,438 1145,031 ,111 32,868 802,526 ,115 530,322 1898,995 ,132 645,027 1068,530 ,066 621,831 1528,625 ,085 416,249 2067,885 ,052 362,029 2014,064 ,071 121,948 105,613 ,101 - - - 91,340 84,245 ,017 219,642 2176,364 ,082 147,238 672,898 ,114 -1,069 1,604 1,604 1,000 -1,000 1,000 1,000 -1,000 -1,000 -1,689 -1,867 1,511 ,535 ,535 1,604 ,285 ,109 ,109 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,091 ,062 ,131 ,593 ,593 ,109

*Significant op alpha-niveau p<.05 op de Wilcoxon Rang Teken Toets. Afkorting: G.k.a.: geanalyseerde klank en aspect.

Mediaan en range van F1 en F2 in Hertz (Hz). Mediaan en range van duur in seconden (s).

Tabel 3. Vergelijking van de medianen van de eindmeting en de controlemeting van Jurgen.

G.k.a. Eindmeting Mediaan Range Controlemeting Mediaan Range z-waarde p-waarde /a/ F1 F2 duur /ɑ/ F1 F2 duur /e/ F1 F2 duur /ɛ/ F1 F2 duur 636,311 1579,886 ,160 548,974 1413,564 ,066 499,619 2050,838 ,110 504,347 1947,309 ,097 351,025 545,974 ,191 214,537 1639,948 ,095 555,615 335,049 ,172 257,084 809,257 ,039 678,437 1570,433 ,117 668,635 1588,592 ,074 536,200 1962,010 ,086 563,782 1827,462 ,076 261,828 610,634 ,174 192,476 638,676 ,097 107,998 287,046 ,095 145,276 516,350 ,230 ,569 ,879 -2,585 -,507 ,507 ,338 1,778 -1,067 -1,778 2,293 ,459 -1,172 ,569 ,379 ,010* ,612 ,612 ,735 ,075 ,286 ,075 ,022* ,646 ,241

(13)

13 /o/ F1 F2 duur /ɔ/ F1 F2 duur /y/ F1 F2 duur /œ/ F1 F2 duur /u/ F1 F2 duur /ɛi/ F1 F2 duur /ʌu/ F1 F2 duur /œy/ F1 F2 duur /ɪ/ F1 F2 duur /i/ F1 F2 duur 503,884 1177,751 ,100 560,234 1289,423 ,066 349,424 1623,134 ,082 317,777 1725,414 ,155 457,896 1328,221 ,060 530,322 1898,995 ,132 645,027 1068,530 ,066 621,831 1528,625 ,085 416,249 2067,885 ,052 362,029 2014,064 ,071 122,777 251,287 ,095 337,881 526,338 ,050 - - - 34,902 160,257 ,217 - - - 121,948 105,613 ,101 - - - 91,340 84,245 ,017 219,642 2176,364 ,082 147,238 672,898 ,114 580,711 1524,311 ,093 609,883 1346,900 ,055 418,887 2078,849 ,110 454,148 1773,300 ,133 561,380 1707,788 ,126 545,517 1896,181 ,103 656,750 990,016 ,083 618,432 1527,683 ,144 519,365 1933,268 ,067 450,048 2172,514 ,045 194,113 1009,666 ,143 172,310 907,100 ,113 179,532 231,956 ,129 55,461 188,812 ,010 262,880 956,046 ,086 234,021 443,832 ,096 47,326 110,370 ,028 73,404 10,591 ,017 124,705 522,464 ,094 164,776 344,037 ,271 2,599 1,988 ,255 2,100 1,260 -,980 1,000 1,000 -1,000 1,342 ,447 -,447 -1,000 1,000 1,000 -1,069 -1,069 -1,604 -1,000 -1,000 1,000 ,447 -1,342 -1,342 2,023 -2,023 -1,753 2,240 1,680 ,575 ,009* ,047* ,799 ,036* ,208 ,327 ,317 ,317 ,317 ,180 ,655 ,655 ,317 ,317 ,317 ,285 ,285 ,109 ,317 ,317 ,317 ,655 ,180 ,180 ,043* ,043* ,080 ,025* ,093 ,575

(14)

14

Tabel 4. Vergelijking van de medianen van de beginmeting en de controlemeting van Jurgen.

G.k.a. Beginmeting Mediaan Range Controlemeting Mediaan Range z-waarde p-waarde /a/ F1 F2 duur /ɑ/ F1 F2 duur /e/ F1 F2 duur /ɛ/ F1 F2 duur /o/ F1 F2 duur /ɔ/ F1 F2 duur /y/ F1 F2 duur /œ/ F1 F2 duur /u/ F1 F2 duur /ɛi/ F1 F2 duur /ʌu/ 753,425 1625,868 ,083 564,579 1719,463 ,054 487,720 2395,545 ,060 567,154 2024,732 ,054 517,944 1417,357 ,071 564,910 1396,486 ,039 439,220 2101,532 ,131 289,727 1533,063 ,098 413,912 1661,794 ,053 612,842 1941,416 ,069 486,209 492,746 ,189 277,402 472,411 ,079 138,399 748,170 ,166 5535,723 551,857 ,059 148,850 540,445 ,071 291,687 1187,785 ,050 7,443 90,202 ,113 211,020 450,808 ,100 211,020 450,808 ,100 96,531 366,608 ,062 678,437 1570,433 ,117 668,635 1588,592 ,074 536,200 1962,010 ,086 563,782 1827,462 ,076 580,711 1524,311 ,093 609,883 1346,900 ,055 418,887 2078,849 ,110 454,148 1773,300 ,133 561,380 1707,788 ,126 545,517 1896,181 ,103 261,828 610,634 ,174 192,476 638,676 ,097 107,998 287,046 ,095 145,276 516,350 ,230 194,113 1009,666 ,143 172,310 907,100 ,113 179,532 231,956 ,129 55,461 188,812 ,010 262,880 956,046 ,086 234,021 443,832 ,096 -1,706 -1,189 ,103 1,782 -1,782 1,572 1,540 -2,380 -1,400 ,157 -2,275 -1,726 ,730 1,461 ,365 2,073 ,889 1,481 ,447 -1,342 -1,342 -1,000 1,000 1,000 1,826 ,365 1,826 -1,461 ,000 1,461 ,088 ,234 ,918 ,075 ,075 ,116 ,123 ,017* ,161 ,875 ,023* ,084 ,465 ,144 ,715 ,038* ,374 ,139 ,655 ,180 ,180 ,317 ,317 ,317 ,068 ,715 ,068 ,144 1,000 ,144

(15)

15 F1 F2 duur /œy/ F1 F2 duur /ɪ/ F1 F2 duur /i/ F1 F2 duur 653,572 1347,746 ,080 579,086 1719,240 ,092 475,208 2246,831 ,059 372,318 2040,370 ,036 116,160 521,688 ,058 - - - 286,438 1145,031 ,111 32,868 802,526 ,115 656,750 990,016 ,083 618,432 1527,683 ,144 519,365 1933,268 ,067 450,048 2172,514 ,045 47,326 110,370 ,028 73,404 10,591 ,017 124,705 522,464 ,094 165,776 344,037 ,271 ,447 -1,342 ,447 1,000 -1,000 -1,000 1,483 -2,023 ,674 1,604 ,535 ,000 ,655 ,180 ,655 ,317 ,317 ,317 ,138 ,043* ,500 ,109 ,593 1,000

Er werden acht significante verschillen gevonden in F1, F2 en klankduur tussen de begin- en eindmeting. De klanken /a/ (Z = -2,415, p < ,016) en /e/ (Z = 1,960, p < ,050) verschilden significant in F1. Voor F2 werden significante verschillen gevonden bij de klanken /a/ (Z = -2,495, p < ,013), /ɑ/ (Z = -2,201, p < ,028) en /e/ (Z = -2,521, p < ,012). De klankduur was significant verschillend voor de klanken /a/ (Z = 2,736, p < ,006), /ɛ/ (Z = 2,803, p < ,005) en /ɔ/ (Z = 2,100, p < ,036). De overige klanken verschilden niet significant.

Tussen de eind- en controlemeting werden eveneens acht significante verschillen gevonden. Significante verschillen in F1 werden gevonden voor de klanken /ɛ/ (Z = 2,293, p < ,022), /o/ (Z = 2,599, p < ,009), /ɔ/ (Z = 2,100, p < ,036), /ɪ/ (Z = 2,023, p < ,043) en /i/ (Z = 2,240, p < ,036). Bij de klanken /o/ (Z = 1,988, p < ,047) en I (Z = -2,023, p < ,043) werden er significante verschillen gevonden in F2 en bij de klank /a/ (Z = -2,585, p < ,010) in klankduur. Bij het vergelijken van de begin- en controlemeting werden vier significante verschillen gevonden. De /ɔ/ verschilde in F1 (Z = 2,073, p < ,038) en de klanken /e/ (Z = -2,380, p < ,017), /ɛ/ (Z = -2,275, p < ,023) en /ɪ/ (Z = -2,023, p < ,043) verschilden in F2.

(16)

16 Figuur 1. Grafiek van de formantfrequentie van het eerste formant (F1, verticale as) en het

tweede formant (F2, horizontale as) van de vocalen en diftongen. In dit figuur worden de vocalen en diftongen uit de beginmeting (ruit), de eindmeting (vierkant) en de controlemeting (driehoek) van Jurgen met elkaar vergeleken.

3.2 Vergelijking metingen Jurgen en Koen

Met de Wilcoxon Rang Teken Toets werden de medianen per klank en per akoestisch aspect uit de metingen van Jurgen en Koen met elkaar vergeleken. Met deze vergelijkingen werd getracht antwoord te geven op de onderzoeksvragen: ‘Welke akoestische kenmerken van vocalen en diftongen lijken typisch voor een persoon met FAS op ontwikkelingsbasis?’ en ‘Levert een kwantitatieve analyse van vocalen en diftongen argumenten voor de diagnose van FAS op ontwikkelingsbasis als specifieke vorm van spraakapraxie?’. Significante verschillen in de akoestische kenmerken van klanken bieden evidentie voor de aanwezigheid van een buitenlands accent. Deze verschillen wijzen ook op de aanwezigheid van distorsies in bepaalde klanken, wat argumenten levert voor de diagnose van FAS op ontwikkelingsbasis. Daarnaast zou een grotere range in de metingen van Jurgen kunnen wijzen op een meer inconsistente vorming van vocalen en diftongen. De tabellen die volgen geven de resultaten weer van de vergelijking van medianen per klank en per akoestisch aspect per meetmoment: de beginmeting (Tabel 5), de eindmeting (Tabel 6) en de controlemeting (Tabel 7). De vergeleken klanken van de beginmeting worden ook weergegeven in Figuur 2. De vergeleken klanken van de eindmeting zijn te zien in Figuur 3 en de vergeleken klanken van de controlemeting in Figuur 4. /a/ /ɑ/ /e/ /ɛ/ /o/ /ɔ/ /y/ /œ/ /u/ /ɛi/ /ʌu/ /œy/ /ɪ/ /i/ /a/ /ɑ/ /e/ /ɛ/ /o/ /ɔ/ /y/ /œ/ /u/ /ɛi/ /ʌu/ /œy/ /ɪ/ /i/ /a/ /ɑ/ /e/ /ɛ/ /o/ /ɔ/ /y/ /œ/ /u/ /ɛi/ /ʌu/ /œy/ /ɪ/ /i/ 200 300 400 500 600 700 800 900 9 0 0 1 1 0 0 1 3 0 0 1 5 0 0 1 7 0 0 1 9 0 0 2 1 0 0 2 3 0 0 2 5 0 0 F 1 (HZ) F2 (HZ) Beginmeting Jurgen Eindmeting Jurgen Controlemeting Jurgen

(17)

17

Tabel 5. Vergelijking van de medianen van de beginmeting van Jurgen en Koen.

G.k.a. Jurgen Mediaan Range Koen Mediaan Range z-waarde p-waarde /a/ F1 F2 duur /ɑ/ F1 F2 duur /e/ F1 F2 duur /ɛ/ F1 F2 duur /o/ F1 F2 duur /ɔ/ F1 F2 duur /y/ F1 F2 duur /œ/ F1 F2 duur /u/ F1 F2 duur /ɛi/ F1 F2 duur 753,425 1625,868 ,083 564,579 1719,463 ,054 487,720 2395,545 ,060 567,154 2024,732 ,054 517,944 1417,357 ,071 564,910 1396,486 ,039 439,220 2101,532 ,131 289,727 1533,063 ,098 413,912 1661,794 ,053 612,842 1941,416 ,069 486,209 492,746 ,189 277,402 472,411 ,079 138,399 748,170 ,166 5535,723 551,857 ,059 148,850 540,445 ,071 291,687 1187,785 ,050 7,443 90,202 ,113 211,020 450,808 ,100 211,020 450,808 ,100 96,531 366,608 ,062 622,971 1396,020 ,129 551,241 1546,192 ,072 303,282 2019,925 ,112 378,451 1687,076 ,071 431,962 1881,402 ,125 532,431 1772,158 ,063 306,001 1945,536 ,117 - - - 382,389 2079,957 ,085 520,738 1712,913 ,072 337,126 829,660 ,119 380,465 733,796 ,055 108,865 319,384 ,156 208,524 631,389 ,204 323,677 610,429 ,111 321,345 1307,382 ,065 172,605 9,880 ,052 - - - 286,039 1030,038 ,053 1139,840 682,908 ,092 -2,605 -3,170 ,910 ,314 -1,782 ,731 -2,521 -2,100 ,700 -3,059 -3,059 1,647 -,730 1,826 1,461 1,007 1,481 2,310 -1,342 -1,342 -,447 - - - -1,183 1,859 2,197 ,105 -,524 ,524 ,009* ,002* ,363 ,753 ,075 ,463 ,012* ,036* ,484 ,002* ,002* ,099 ,465 ,068 ,144 ,314 ,139 ,021* ,180 ,180 ,655 - - - ,237 ,063 ,028* ,917 ,600 ,600

(18)

18 /ʌu/ F1 F2 duur /œy/ F1 F2 duur /ɪ/ F1 F2 duur /i/ F1 F2 duur 653,572 1347,746 ,080 579,086 1719,240 ,092 475,208 2246,831 ,059 372,318 2040,370 ,036 116,160 521,688 ,058 - - - 286,438 1145,031 ,111 32,868 802,526 ,115 509,038 1167,970 ,242 975,532 2374,988 ,144 271,821 2114,111 ,066 255,450 2128,427 ,081 - - - - - - 125,687 435,675 ,087 185,040 441,072 ,055 -1,000 1,000 1,000 1,000 1,000 1,000 -3,059 -2,275 1,334 -1,069 -,535 1,069 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,002* ,023* ,182 ,285 ,593 ,285

Tussen de beginmetingen (zie Tabel 5) van Jurgen en Koen werden 10 significante verschillen gevonden. F1 verschilde significant bij de klanken /a/ (Z = -2,605, p < ,009), /e/ (Z = -2,521, p < ,12), /ɛ/ (Z = -3,059, p < ,002) en /ɪ/ (Z = -3,059, p < ,002). Bij de klanken /a/ (Z = -3,170, p < ,002), /e/ (Z = -2,100, p < ,036), /ɛ/ (Z = -3,059, p < ,002) en /ɪ/ (Z = -2,275, p < ,023) verschilde F2 significant. De klankduur was significant verschillend bij de klanken /ɔ/ (Z = 2,310, p < ,021) en /u/ (p = ,028).

(19)

19 Figuur 2. Grafiek van de formantfrequentie van het eerste formant (F1, verticale as) en het

tweede formant (F2, horizontale as) van de vocalen en diftongen. In dit figuur worden de vocalen en diftongen uit de beginmeting van Jurgen (ruit) en Koen (kruis) met elkaar vergeleken.

Tabel 6. Vergelijking van de medianen van de eindmeting van Jurgen en Koen.

G.k.a. Jurgen Mediaan Range Koen Mediaan Range z-waarde p-waarde /a/ F1 F2 duur /ɑ/ F1 F2 duur /e/ F1 F2 duur /ɛ/ F1 F2 duur /o/ F1 636,311 1579,886 ,160 548,974 1413,564 ,066 499,619 2050,838 ,110 504,347 1947,309 ,097 503,884 351,025 545,974 ,191 214,537 1639,948 ,095 555,615 335,049 ,172 257,084 809,257 ,039 122,777 608,182 1434,820 ,112 510,567 1238,770 ,065 283,181 1947,865 ,107 353,441 1622,937 ,054 374,685 304,418 991,836 ,239 217,421 583,701 ,066 67,654 185,001 ,141 290,444 894,377 ,084 211,157 -1,372 -,849 -1,372 -3,724 -2,373 -,936 -2,366 -1,014 ,000 -2,497 -1,784 -2,293 -2,521 ,170 ,395 ,170 ,000* ,018* ,349 ,018* ,310 1,000 ,013* ,074 ,022* ,012* /a/ /ɑ/ /e/ /ɛ/ /o/ /ɔ/ /y/ /œ/ /u/ /ɛi/ /ʌu/ /œy/ /ɪ/ /i/ /a/ /ɑ/ /e/ /ɛ/ /o/ /ɔ/ /y/ /u/ /ɛi/ /ʌu/ /ɪ/ /i/ 200 300 400 500 600 700 800 900 9 0 0 1 1 0 0 1 3 0 0 1 5 0 0 1 7 0 0 1 9 0 0 2 1 0 0 2 3 0 0 2 5 0 0 F 1 (HZ) F2 (HZ) Beginmeting Jurgen Beginmeting Koen

(20)

20 F2 duur /ɔ/ F1 F2 duur /y/ F1 F2 duur /œ/ F1 F2 duur /u/ F1 F2 duur /ɛi/ F1 F2 duur /ʌu/ F1 F2 duur /œy/ F1 F2 duur /ɪ/ F1 F2 duur /i/ F1 F2 duur 1177,751 ,100 560,234 1289,423 ,066 349,424 1623,134 ,082 317,777 1725,414 ,155 457,896 1328,221 ,060 530,322 1898,995 ,132 645,027 1068,530 ,066 621,831 1528,625 ,085 416,249 2067,885 ,052 362,029 2014,064 ,071 251,287 ,095 337,881 526,338 ,050 - - - 34,902 160,257 ,217 - - - 121,948 105,613 ,101 - - - 91,340 84,245 ,017 219,642 2176,364 ,082 147,238 672,898 ,114 1379,249 ,152 394,294 1431,148 ,065 269,332 2029,153 ,078 242,194 1800,702 ,092 269,968 1286,813 ,153 406,141 1549,510 ,106 505,307 1152,309 ,156 435,569 1334,260 ,104 300,416 1848,996 ,063 276,015 2050,125 ,095 1056,721 ,124 541,396 1997,989 ,038 - - - - - - - - - 82,030 95,710 ,010 - - - - - - 140,669 496,874 ,105 63,260 365,954 ,151 1,820 2,521 -1,483 -,405 1,214 -1,000 1,000 -1,000 -1,000 1,000 1,000 -1,000 -1,000 1,000 -1,342 -1,342 -,447 -1,000 1,000 1,000 -1,000 -1,000 1,000 -2,023 -2,023 -1,214 -2,429 ,953 -,059 ,069 ,012* ,138 ,686 ,225 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,180 ,180 ,655 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,043* ,043* ,225 ,015* ,953 ,953

Bij de eindmeting (zie Tabel 6) verschilde F1 significant bij de klanken /ɑ/ (Z = -3,724, p < ,000), /e/ (Z = -2,366, p < ,018), /ɛ/ (Z = 2,497, p < ,013), /o/ (Z = 2,521, p < ,012), /ɪ/ (Z =

(21)

-21

2,023, p < ,043) en /i/ (Z = -2,429, p < ,015). Er werd een significant verschil voor F2 gevonden bij de klanken /ɑ/ (Z = -2,373, p < ,018) en /ɪ/ (Z = -2,023, p < ,043). De klankduur verschilde bij de klanken /ɛ/ (Z = -2,293, p < ,022) en /o/ (Z = 2,521, p < ,012) significant.

Figuur 3. Grafiek van de formantfrequentie van het eerste formant (F1, verticale as) en het

tweede formant (F2, horizontale as) van de vocalen en diftongen. In dit figuur worden de vocalen en diftongen uit de eindmeting van Jurgen (vierkant) en Koen (kruis met verticale streep erdoor) met elkaar vergeleken.

Tabel 7. Vergelijking van de medianen van de controlemeting van Jurgen en Koen.

G.k.a. Jurgen Mediaan Range Koen Mediaan Range z-waarde p-waarde /a/ F1 F2 duur /ɑ/ F1 F2 duur /e/ F1 F2 duur /ɛ/ 678,437 1570,433 ,117 668,635 1588,592 ,074 536,200 1962,010 ,086 261,828 610,634 ,174 192,476 638,676 ,097 107,998 287,046 ,095 535,872 1510,267 ,146 517,735 1336,164 ,052 286,941 2006,589 ,067 381,587 1730,242 ,219 292,372 621,007 ,033 162,007 548,143 ,067 -2,637 -1,551 2,327 -2,197 -2,366 -1,521 -2,803 ,357 -,968 ,008* ,121 ,020* ,028* ,018* ,128 ,005* ,721 ,333 /a/ /ɑ/ /e/ /ɛ/ /o/ /ɔ/ /y/ /œ/ /u/ /ɛi/ /ʌu/ /œy/ /ɪ/ /i/ /a/ /ɑ/ /e/ ɛ /o/ /ɔ/ /y/ /œ/ /u/ /ɛi/ /ʌu/ /œy/ /i/ /ɪ/ 200 300 400 500 600 700 800 900 9 0 0 1 1 0 0 1 3 0 0 1 5 0 0 1 7 0 0 1 9 0 0 2 1 0 0 2 3 0 0 2 5 0 0 F 1 (HZ) F2 (HZ) Eindmeting Jurgen Eindmeting Koen

(22)

22 F1 F2 duur /o/ F1 F2 duur /ɔ/ F1 F2 duur /y/ F1 F2 duur /œ/ F1 F2 duur /u/ F1 F2 duur /ɛi/ F1 F2 duur /ʌu/ F1 F2 duur /œy/ F1 F2 duur /ɪ/ F1 F2 duur /i/ F1 F2 duur 563,782 1827,462 ,076 580,711 1524,311 ,093 609,883 1346,900 ,055 418,887 2078,849 ,110 454,148 1773,300 ,133 561,380 1707,788 ,126 545,517 1896,181 ,103 656,750 990,016 ,083 618,432 1527,683 ,144 519,365 1933,268 ,067 450,048 2172,514 ,045 145,276 516,350 ,230 194,113 1009,666 ,143 172,310 907,100 ,113 179,532 231,956 ,129 55,461 188,812 ,010 262,880 956,046 ,086 234,021 443,832 ,096 47,326 110,370 ,028 73,404 10,591 ,017 124,705 522,464 ,094 165,776 344,037 ,271 340,081 1874,320 ,058 441,629 2172,492 ,103 509,946 1532,812 ,051 230,264 1993,331 ,121 255,328 1712,168 ,084 272,389 1298,578 ,076 407,221 1766,092 ,094 446,996 1170,585 ,165 567,712 1621,400 ,162 253,411 2052,193 ,063 250,596 2072,292 ,062 256,823 764,260 ,078 369,201 1663,052 ,073 280,778 1448,947 ,037 30,558 131,718 ,091 18,265 512,265 ,057 170,217 1003,176 ,028 287,620 555,915 ,095 11,606 9,555 ,014 - - - 26,307 117,964 ,082 68,718 1997,444 ,054 -3,180 -,314 -,384 -2,756 2,667 ,267 -1,782 ,314 -,105 -1,826 -,730 -,365 -1,604 -1,069 -1,342 -1,826 -,730 -1,461 -1,826 -,365 -,365 -1,342 1,342 1,342 -1,000 1,000 1,000 -1,604 1,604 -,535 -2,521 -1,680 ,280 ,001* ,753 ,701 ,006* ,008* ,790 ,075 ,753 ,917 ,068 ,465 ,715 ,109 ,285 ,109 ,068 ,465 ,144 ,068 ,715 ,715 ,180 ,180 ,180 ,317 ,317 ,317 ,109 ,109 ,593 ,012* ,093 ,779

(23)

23 Afkorting: G.k.a.: geanalyseerde klank en aspect.

Bij de controlemeting (zie Tabel 7) verschilde F1 significant bij de klanken /a/ (Z = -2,637, p < ,008), /ɑ/ (Z = -2,197, p < ,028), /e/ (Z = -2,803, p < ,005), /ɛ/ (Z = 3,180, p < ,001), /o/ (Z = -2,756, p < ,006) en /i/ (Z = -2,521, p < ,012). De klanken /ɑ/ (Z = -2,366, p < ,018) en /o/ (Z = 2,667, p < ,008) verschilden significant in F2 en de klank /a/ (Z = 2,327, p < ,020) in klankduur.

Figuur 4. Grafiek van de formantfrequentie van het eerste formant (F1, verticale as) en het

tweede formant (F2, horizontale as) van de vocalen en diftongen. In dit figuur worden de vocalen en diftongen uit de controlemeting van Jurgen (driehoek) en Koen (cirkel) met elkaar vergeleken.

3.3 Vergelijking metingen Koen

Om vast te stellen of klanken verschillen tussen spontane spraak en voorgelezen spraak, werden de klanken uit de verschillende voorgelezen spraaksamples vergeleken met de klanken uit spontane spraak door middel van de Wilcoxon Rang Teken Toets. In Tabel 8 worden de vocalen en diftongen uit de beginmeting van Koen vergeleken met die uit de spontane spraak. In Tabel 9 wordt deze vergelijking gemaakt tussen de eindmeting en de spontane spraakmeting en Tabel 10 geeft de vergelijking tussen de controlemeting en de spontane spraakmeting weer.

/a/ /ɑ/ /e/ /ɛ/ /o/ /ɔ/ /y/ /œ/ /u/ /ɛi/ /ʌu/ /œy/ /ɪ/ /i/ /a/ /ɑ/ /e/ /ɛ/ /o/ /ɔ/ /y/ /œ/ /u/ /ɛi/ /ʌu/ /œy/ /ɪ/ /i/ 200 300 400 500 600 700 800 900 9 0 0 1 1 0 0 1 3 0 0 1 5 0 0 1 7 0 0 1 9 0 0 2 1 0 0 2 3 0 0 2 5 0 0 F 1 (HZ) F2 (HZ) Controlemeting Jurgen Controlemeting Koen

(24)

24

Tabel 8. Vergelijking spontane spraak en voorgelezen spraak (beginmeting) van Koen G.k.a. Spontane spraak

Mediaan Range Voorgelezen spraak Mediaan Range z-waarde p-waarde /a/ F1 F2 duur /ɑ/ F1 F2 duur /e/ F1 F2 duur /ɛ/ F1 F2 duur /o/ F1 F2 duur /ɔ/ F1 F2 duur /y/ F1 F2 duur /œ/ F1 F2 duur /u/ F1 F2 duur /ɛi/ F1 F2 duur /ʌu/ 529,538 1308,765 ,105 483,156 1245,278 ,067 295,289 1789,059 ,137 397,118 1588,555 ,062 394,146 1240,301 ,128 399,681 1263,923 ,080 264,633 2055,849 ,079 209,202 1400,234 ,039 297,501 1614,221 ,111 458,142 1627,984 ,130 236,536 804,208 ,209 387,815 737,601 ,125 227,635 1900,145 ,096 306,409 1013,664 ,077 134,756 1881,990 ,354 452,807 2014,770 ,121 - - - 16,585 516,066 ,011 80,991 798,070 ,111 278,664 501,922 ,128 622,971 1396,020 ,129 551,241 1546,192 ,072 303,282 2019,925 ,112 378,451 1687,076 ,071 431,962 1881,402 ,125 532,431 1772,158 ,063 306,001 1945,536 ,117 - - - 382,389 2079,957 ,085 520,738 1712,913 ,072 337,126 829,660 ,119 380,465 733,796 ,055 108,865 319,384 ,156 208,524 631,389 ,204 323,677 610,429 ,111 321,345 1307,382 ,065 172,605 9,880 ,052 - - - 286,039 1030,038 ,053 1139,840 682,908 ,092 -1,789 -1,350 ,596 -1,183 -1,521 -,507 -,140 -1,960 ,140 ,408 -1,475 -1,601 -1,095 -1,826 1,461 -1,955 -1,362 -,059 1,000 -1,000 -1,000 - - - -1,521 -2,366 1,521 ,173 -1,363 1,153 ,074 ,177 ,551 ,237 ,128 ,612 ,889 ,050* ,869 ,683 ,140 ,109 ,273 ,068 ,144 ,051 ,173 ,953 ,317 ,317 ,317 - - - ,128 ,018* ,128 ,173 ,173 ,249

(25)

25 F1 F2 duur /œy/ F1 F2 duur /ɪ/ F1 F2 duur /i/ F1 F2 duur 511,696 1565,192 ,152 446,701 1503,296 ,086 307,304 1868,746 ,072 275,026 1983,928 ,097 - - - - - - 211,135 973,917 ,148 113,911 699,230 ,146 509,038 1167,970 ,242 975,532 2374,988 ,144 271,821 2114,111 ,066 255,450 2128,427 ,081 - - - - - - 125,687 435,675 ,087 185,040 441,072 ,055 1,000 1,000 -1,000 -1,000 -1,000 -1,000 1,098 -2,667 -1,020 -,535 ,000 ,000 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,272 ,008* ,308 ,593 1,000 1,000

Tabel 9. Vergelijking spontane spraak en voorgelezen spraak (eindmeting) van Koen G.k.a. Spontane spraak

Mediaan Range Voorgelezen spraak Mediaan Range z-waarde p-waarde /a/ F1 F2 duur /ɑ/ F1 F2 duur /e/ F1 F2 duur /ɛ/ F1 F2 duur /o/ F1 F2 duur /ɔ/ 529,538 1308,765 ,105 483,156 1245,278 ,067 295,289 1789,059 ,137 397,118 1588,555 ,062 394,146 1240,301 ,128 236,536 804,208 ,209 387,815 737,601 ,125 227,635 1900,145 ,096 306,409 1013,664 ,077 134,756 1881,990 ,354 608,182 1434,820 ,112 510,567 1238,770 ,065 283,181 1947,865 ,107 353,441 1622,937 ,054 374,685 1379,249 ,152 304,418 991,836 ,239 217,421 583,701 ,066 67,654 185,001 ,141 290,444 894,377 ,084 211,157 1056,721 ,124 -1,938 -2,243 -,893 -1,023 1,677 1,111 ,676 -1,352 1,521 1,852 -1,161 -,722 2,521 ,560 ,140 ,053 ,025* ,372 ,306 ,094 ,267 ,499 ,176 ,128 ,064 ,245 ,470 ,012* ,575 ,889

(26)

26 F1 F2 duur /y/ F1 F2 duur /œ/ F1 F2 duur /u/ F1 F2 duur /ɛi/ F1 F2 duur /ʌu/ F1 F2 duur /œy/ F1 F2 duur /ɪ/ F1 F2 duur /i/ F1 F2 duur 399,681 1263,923 ,080 264,633 2055,849 ,079 209,202 1400,234 ,039 297,501 1614,221 ,111 458,142 1627,984 ,130 511,696 1565,192 ,152 446,701 1503,296 ,086 307,304 1868,746 ,072 275,026 1983,928 ,097 452,807 2014,770 ,121 - - - 16,585 516,066 ,011 80,991 798,070 ,111 278,664 501,922 ,128 - - - - - - 211,135 973,917 ,148 113,911 699,230 ,146 394,294 1431,148 ,065 269,332 2029,153 ,078 242,194 1800,702 ,092 269,968 1286,813 ,153 406,141 1549,510 ,106 505,307 1152,309 ,156 435,569 1334,260 ,104 300,416 1848,996 ,063 276,015 2050,125 ,095 541,396 1997,989 ,038 - - - - - - - - - 82,030 95,710 ,010 - - - - - - 140,669 496,874 ,105 63,260 365,954 ,151 ,944 ,405 ,405 -1,000 -1,000 1,000 1,000 -1,000 -1,000 1,000 1,000 -1,000 1,342 1,342 -,447 1,000 1,000 -1,000 1,000 1,000 -1,000 -1,483 ,135 ,674 ,059 -,652 ,059 ,345 ,686 ,686 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,180 ,180 ,655 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,138 ,893 ,500 ,953 ,515 ,953

(27)

27

Tabel 10. Vergelijking spontane spraak en voorgelezen spraak (controlemeting) van Koen G.k.a. Spontane spraak

Mediaan Range Voorgelezen spraak Mediaan Range z-waarde p-waarde /a/ F1 F2 duur /ɑ/ F1 F2 duur /e/ F1 F2 duur /ɛ/ F1 F2 duur /o/ F1 F2 duur /ɔ/ F1 F2 duur /y/ F1 F2 duur /œ/ F1 F2 duur /u/ F1 F2 duur /ɛi/ F1 F2 duur /ʌu/ 529,538 1308,765 ,105 483,156 1245,278 ,067 295,289 1789,059 ,137 397,118 1588,555 ,062 394,146 1240,301 ,128 399,681 1263,923 ,080 264,633 2055,849 ,079 209,202 1400,234 ,039 297,501 1614,221 ,111 458,142 1627,984 ,130 236,536 804,208 ,209 387,815 737,601 ,125 227,635 1900,145 ,096 306,409 1013,664 ,077 134,756 1881,990 ,354 452,807 2014,770 ,121 - - - 16,585 516,066 ,011 80,991 798,070 ,111 278,664 501,922 ,128 535,872 1510,267 ,146 517,735 1336,164 ,052 286,941 2006,589 ,067 340,081 1874,320 ,058 441,629 2172,492 ,103 509,946 1532,812 ,051 230,264 1993,331 ,121 255,328 1712,168 ,084 272,389 1298,578 ,076 407,221 1766,092 ,094 381,587 1730,242 ,219 292,372 621,007 ,033 162,007 548,143 ,067 256,823 764,260 ,078 369,201 1663,052 ,073 280,778 1448,947 ,037 30,558 131,718 ,091 18,265 512,265 ,057 170,217 1003,176 ,028 287,620 555,915 ,095 -,569 -1,913 -1,758 -,840 ,000 ,560 ,968 -2,090 2,701 2,045 -2,556 -1,250 -1,481 -2,073 ,770 -1,153 ,105 ,105 1,000 -1,000 -1,000 1,342 -,447 -1,342 ,405 ,686 ,138 1,992 -2,201 ,314 ,569 ,056 ,079 ,401 1,000 ,575 ,333 ,037* ,007* ,041* ,011* ,211 ,139 ,038* ,441 ,249 ,917 ,917 ,317 ,317 ,317 ,180 ,655 ,180 ,686 ,686 ,138 ,046* ,028* ,753

(28)

28 F1 F2 duur /œy/ F1 F2 duur /ɪ/ F1 F2 duur /i/ F1 F2 duur 511,696 1565,192 ,152 446,701 1503,296 ,086 307,304 1868,746 ,072 275,026 1983,928 ,097 - - - - - - 211,135 973,917 ,148 113,911 699,230 ,146 446,996 1170,585 ,165 567,712 1621,400 ,162 253,411 2052,193 ,063 250,596 2072,292 ,062 11,606 9,555 ,014 - - - 26,307 117,964 ,082 68,718 1997,444 ,054 1,000 1,000 -1,000 -1,000 -1,000 -1,000 1,069 -1,069 ,000 2,667 -,978 1,867 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,317 ,285 ,285 1,000 ,008* ,328 ,062

Er werden enkele significante verschillen in klanken tussen de voorgelezen spraak en de spontane spraak van Koen gevonden. Uit de vergelijking van de beginmeting en de spontane spraakmeting kwamen drie significante verschillen naar voren. De F2 van de klanken /e/ (Z = -1,960, p < ,050), /u/ (Z = -2,366, p < ,018) en /ɪ/ (Z = -2,667, p < ,008) verschilden significant. Er werd ook een marginaal significant verschil gevonden in F1 voor de klank /ɔ/ (Z = -1,955, p < ,051). De F2 van de klank /a/ (Z = -2,243, p < ,025) en de F1 van de klank /o/ (Z = 2,521, p < ,012) verschilden significant van elkaar tussen de eindmeting en de spontane spraak. De controlemeting en de spontane spraak verschilden het meest van elkaar. Er werden acht significante verschillen gevonden, waarvan drie in F1 bij de klanken /ɛ/ (Z = 2,045, p < ,011), /ɛi/ (Z = 1,992, p < ,046) en /i/ (Z = 2,667, p < ,008). Er werden vier significante verschillen in F2 bij de klanken /e/ (Z = -2,090, p < ,037), /ɛ/ (Z = -2,556, p < ,011), /o/ (Z = -2,073, p < ,038) en /ɛi/ (Z = -2,201, p < ,028) gevonden. Als laatste werd er een significant verschil in klankduur van de /e/ gevonden (Z = 2,701, p < ,007).

4. Discussie

Het huidige onderzoek leverde een nieuwe gevalsbeschrijving van de ontwikkelingsvariant van FAS. Aan de hand van drie onderzoeksvragen werd de spraak van de FAS casus onderzocht: 1) ‘Levert een kwantitatieve analyse van vocalen en diftongen argumenten voor de diagnose van FAS op ontwikkelingsbasis als specifieke vorm van spraakapraxie?’, 2) ‘Welke akoestische kenmerken van vocalen en diftongen lijken typisch voor een persoon met FAS op ontwikkelingsbasis?’ en 3) ‘Is behandeling van FAS op ontwikkelingsbasis mogelijk?’. Om na te gaan of er nog een mogelijk effect optrad door verschillen tussen voorgelezen spraak en spontane spraak, werden alle metingen van de

(29)

29

controleproefpersoon met elkaar vergeleken. Bij het analyseren van de vocalen en diftongen werden het eerste formant (F1), het tweede formant (F2) en de klankduur meegenomen. Deze akoestische kenmerken werden gekozen, omdat de eerste twee formanten de meeste perceptieve informatie geven over de waarneming van een vocaal of diftong. Het onderzoek leverde een bijdrage aan de bestaande kennis over FAS op ontwikkelingsbasis, met name op het gebied van akoestische kenmerken van vocalen en diftongen.

Uit dit onderzoek kwamen verschillende argumenten naar voren, die pleitten voor de diagnose van FAS op ontwikkelingsbasis als specifieke vorm van spraakapraxie. De eerste aanwijzingen werden gevonden in de kwantitatieve analyse. Er werden significante verschillen in vocalen en diftongen gevonden tussen de spreker met FAS op ontwikkelingsbasis en de controleproefpersoon. De klanken /a/, /ɑ/, /ɛ/, /o/, /ɔ/, /u/, /i/ en /ɪ/ bleken bij de FAS spreker gevoelig voor distorsie. Deze bevinding stemt overeen met de kenmerken van VOD die door Ozanne (1995) en Rosenbek en Wertz (1984) werden beschreven, maar ook met de resultaten uit de onderzoeken van onder andere Blumstein et al. (1987), Dankovicova et al. (2001) en Kurowski et al. (1996). De inconsistentie van de distorsies blijkt uit de verschillen in range per klank en per meetmoment van de FAS spreker. De kwantitatieve analyse bracht nog een argument voor de diagnose van FAS op ontwikkelingsbasis. Stes (2008) beschreef dat verstoringen in spierspanning, spierkracht en timing van articulatiebewegingen ook kenmerkend zijn voor spraakapraxie. Dit was ook van toepassing op de FAS casus. Er werden eerder al mondmotorische problemen bij de spreker met FAS vastgesteld. Daarnaast kwam uit de kwantitatieve analyse naar voren dat de formantfrequenties van F1, soms ook van F2, overwegend verhoogd waren bij de FAS spreker. Volgens Lindblom en Sundberg (1971) wordt F1 beïnvloed door de hoogte van de tong en de mate van kaakopening. Een verhoging van F1 zou wijzen op een grote kaakopening en een lage tongpositie. De auteurs geven aan dat F2 beïnvloed wordt door de horizontale positie van de tong. Bij de FAS spreker lijkt er sprake te zijn van meer voor in de mond geplaatste articulatie. De spraak van de FAS spreker, die werd waargenomen als zijnde slap, addentaal en lateraal, lijkt gestuurd te worden door slappere articulatiespieren. Aan de hand van de beschreven kenmerken voor spraakapraxie bij kinderen (Ozanne, 1995; Rosenbek & Wertz, 1984) werden in de kwalitatieve casusbeschrijving nog meer aanwijzingen gevonden voor de bewering dat de ontwikkelingsvariant van FAS een specifieke vorm van spraakapraxie is. Zo is er al vanaf jonge leeftijd sprake van een discrepantie tussen de receptieve en expressieve taalvaardigheid en articulatieproblemen. Daarnaast heeft de persoon met FAS op ontwikkelingsbasis meer moeite met consonantclusters, is er sprake van desonorisatie en zijn er aanwijzingen voor fouten in de prosodie. Al deze aanwijzingen bijeen genomen lijkt het zeer aannemelijk te zijn dat FAS op ontwikkelingsbasis een vorm is van spraakapraxie, zoals Tops et al. (2018) en Coelho en Robb (2001) concludeerden.

De kwantitatieve analyse van de vocalen en diftongen leverde een aantal akoestische kenmerken op, die mogelijk typerend zijn voor een persoon met FAS op ontwikkelingsbasis. Er werden, zoals eerder beschreven, distorsies waargenomen in verschillende vocalen. Daarnaast leek er sprake te zijn van een verslapte articulatie. Deze resultaten passen niet bij de ‘tense posture’ hypothese (Blumstein et al., 1987; Graff-Radford et al., 1986; Kurowski et al., 1996). Volgens de hypothese zou het spraakkanaal onder meer spanning staan, waardoor distorsies van klanken zouden ontstaan. Meer spanning in het spraakkanaal zou een verkleinde F1 als gevolg hebben (Blumstein et al., 1987). De verhoogde F1 die in dit onderzoek bij de FAS

(30)

30

spreker werd vastgesteld, lijkt bewijs te zijn voor meer ontspanning in het spraakkanaal en daarmee ook een slappere articulatie. Coelho en Robb (2001) gaven aan dat FAS mogelijk een gevolg zou kunnen zijn van een door neuropathologie veranderde tongmobiliteit. Uit de resultaten van het huidige onderzoek valt af te leiden dat er mogelijk inderdaad sprake is van een afwijkende tongmobiliteit, maar er is geen aanleiding om aan te nemen dat dit komt door neuropathologie. Er werden geen nauwelijks verlengingen van klankduur waargenomen, in tegenstelling tot de resultaten van Graff-Radford et al. (1986), Katz et al. (2008) en Laures-Gore et al. (2006). Een verlengde duur van vocalen lijkt daarom geen typisch kenmerk te vormen voor FAS op ontwikkelingsbasis, terwijl er wel evidentie gevonden lijkt te zijn voor verhoogde formantfrequenties van F1 en F2 als typisch kenmerk van FAS op ontwikkelingsbasis.

Verder kwam uit de resultaten naar voren dat de gegeven logopedische behandeling, gericht op spraakapraxie, een beperkt effect had. Er werden twee aanwijzingen gevonden voor een therapie-effect, namelijk bij de klank /a/ en de klank /e/. Bij beide klanken werd een verlaging van formantfrequentie gezien. Door die verlaging leken de klanken genormaliseerd en meer vergelijkbaar met die van de controleproefpersoon. Het feit dat de logopedische behandeling maar een beperkt effect had, zou erop kunnen wijzen dat de ontwikkelingsvariant van FAS een zeer hardnekkige vorm van spraakapraxie is met meer therapieresistentie. Een factor die in het huidige onderzoek van invloed kan zijn geweest, is dat de logopedische therapie met eenmaal 30 minuten per week niet erg intensief was. In het geval van neurologische spraak-/taalproblemen bij volwassenen wordt aanbevolen om minimaal twee uur aan directe therapie per week te bieden (Berns et al., 2015). Daarnaast moet er dagelijks worden geoefend met oefeningen ten behoeve van de spraak. Naast de lage intensiteit van de behandeling is het niet duidelijk of de FAS spreker uit het huidige onderzoek zijn huiswerkoefeningen dagelijks heeft uitgevoerd. De kans bestaat, dat weinig oefenen stagnatie van de therapie als gevolg had. Mogelijk kan er in komend onderzoek gebruik gemaakt worden van het Diagnostisch Instrument voor Apraxie van de Spraak (DIAS; Feiken & Jonkers, 2012). De uitkomsten van het onderzoek kunnen mogelijk aanknopingspunten bieden voor de specifiekere behandeling van FAS als vorm van spraakapraxie. Het DIAS onderzoekt onder andere in hoeverre de aansturing van de articulatiespieren, de articulatie van klanken, de diadochokinese en de articulatie van woorden zijn aangedaan. Als duidelijk is op welke deelgebieden FAS zich manifesteert, kan er mogelijk met het bijpassende Therapeutisch Instrument voor Apraxie van de Spraak (TIAS) een specifieke behandeling worden gestart.

In diverse onderzoeken werden gevalsbeschrijvingen van FAS op ontwikkelingsbasis geleverd waar er ook sprake bleek te zijn van comorbiditeiten. In het onderzoek van Mariën et al. (2009) beschreven de auteurs twee gevallen van FAS op ontwikkelingsbasis. Bij het ene geval werd een comorbide ontwikkelingsspraakapraxie vastgesteld en bij het andere geval een expressieve taalontwikkelingsstoornis. Bij de FAS casus uit het onderzoek van Keulen et al. (2016) bleek er sprake te zijn van comorbide ontwikkelingsspraakapraxie en dyspraxie. Ook de twee gevallen die werden beschreven in de studie van Tops et al. (2018) bleken een comorbide taalontwikkelingsstoornis te hebben. In het huidige onderzoek was er sprake van FAS op ontwikkelingsbasis met bijkomend een expressieve taalontwikkelingsstoornis en kenmerken van een autismespectrumstoornis. De autismespectrumstoornis kon niet worden bevestigd. Tops et al. (2018) stelden dat FAS op ontwikkelingsbasis mogelijk een specifieke vorm van