Preventie en Zorg Wassenaarseweg 56 Postbus 2215 2301 CE Leiden www.tno.nl T +31 71 518 18 18 F +31 71 518 19 20 info-zorg@tno.nl TNO-rapport KvL/P&Z/2009.063
Onderbouwing van de validiteit van het
ontwikkelingsonderzoek bij kinderen van 0 tot en
met 4 jaar: het Van Wiechenonderzoek
Datum Juni 2009
Auteur(s) Magda M. Boere-Boonekamp Elise Dusseldorp
Paul H. Verkerk
Opdrachtgever RIVM
Projectnummer 031.14435 Aantal pagina's 43 (incl. bijlagen) Aantal bijlagen 4
Alle rechten voorbehouden. Niets uit dit rapport mag worden vermenigvuldigd en/of openbaar gemaakt door middel van druk, fotokopie, microfilm of op welke andere wijze dan ook, zonder voorafgaande schriftelijke toestemming van TNO.
Indien dit rapport in opdracht werd uitgebracht, wordt voor de rechten en verplichtingen van opdrachtgever en opdrachtnemer verwezen naar de Algemene Voorwaarden voor onderzoeksopdrachten aan TNO, dan wel de betreffende terzake tussen de partijen gesloten overeenkomst.
Het ter inzage geven van het TNO-rapport aan direct belanghebbenden is toegestaan.
Inhoudsopgave
1 Inleiding ... 5
1.1 Visie op het Van Wiechenonderzoek... 5
1.2 Beschrijving van het Van Wiechenonderzoek ... 5
1.3 Waarde van het Van Wiechenonderzoek ... 6
2 De opdrachten van het RIVM... 7
3 Onderzoeksvragen ... 9
4 De deelonderzoeken ... 11
4.1 Literatuuronderzoek... 11
4.2 Onderzoek naar de validiteit van het Van Wiechenonderzoek ... 12
4.3 Toepasbaarheid Van Wiechenonderzoek bij kinderen van allochtone afkomst... 15
5 Conclusies en aanbevelingen... 19
6 Literatuur ... 21
Bijlage(n)
A Hafkamp-de Groen E, Dusseldorp E, Boere-Boonekamp MM, Jacobusse GW,
Oudesluijs-Murphy AM, Verkerk PH. Relatie tussen het Van Wiechenonderzoek (D-score) op 2 jaar en het intelligentieniveau op 5 jaar. Tijdschr Jeugdgezondheidsz 2009;1:10-4.
B Methodologie van het patiëntcontrole onderzoek
C Eijk EA van der, Boere-Boonekamp MM, Lanting CI, Verkerk PH. Is het Van
Wiechenonderzoek 0-24 maanden ook bruikbaar voor niet-Nederlandse kinderen? Tijdschr Jeugdgezondheidsz 2008;40:2-7.
D Is het Van Wiechenonderzoek 0-24 maanden ook bruikbaar voor allochtone
kinderen? Resultaten van de analyses van de factor etniciteit in de ontwikkelingsdata van de controlegroep van het patiëntcontrole onderzoek.
1
Inleiding
Sinds het begin van de jaren tachtig van de vorige eeuw wordt op het consultatiebureau (CB) het ontwikkelingsonderzoek van zuigelingen en peuters (0 tot 4 jaar) op
gestandaardiseerde wijze uitgevoerd met behulp van het herziene Van
Wiechenonderzoek Van Wiechen II, met bijbehorend werkboek (Werkgroep Van Wiechen 1983/1988) en onderzoeksmateriaal. Het instrument werd in 1983 opgenomen in het dossier Jeugdgezondheidszorg. Dit was het begin van een landelijk uniforme werkwijze van ontwikkelingsonderzoek bij 0- tot 4-jarigen. Inmiddels is in 1996 een tweede herziene versie verschenen (Brouwers-de Jong & Laurent de Angulo 1996) en wordt sinds 2005 met een derde herziene versie van het Van Wiechenonderzoek (VWO) gewerkt (Laurent de Angulo 2005). In 2002 werd het VWO opgenomen in het Basistakenpakket (VWS, 2002).
1.1 Visie op het Van Wiechenonderzoek
Het Van Wiechenonderzoek wordt beschouwd als een leidraad, een referentiekader voor longitudinaal ontwikkelingsonderzoek, dus niet als een diagnostisch onderzoek. Het schema bij het VWO kan worden opgevat als een groeidiagram (Schlesinger-Was 1981, 1985; Brouwers-de Jong 1996a, 1996b; Touwen 2001; Laurent de Angulo 2005). In 1990 presenteren Pijning en Zwaveling-Pijning naar aanleiding van het Werkboek bij het herziene Van Wiechenschema (1988) een meer handelingspsychologische opvatting van beweging en pleiten zij voor een ruimere interpretatie van het Van Wiechenschema voor kleuters. Zij doen suggesties voor een uitdieping van de waarneming van uiterlijk gedrag, pleiten voor meer aandacht voor de kwaliteit van beweging en voor de ondersteuning van de motorische ontwikkeling door middel van stimuleringsadviezen aan ouders. Deze zienswijze is in de volgende versie van het Werkboek meegenomen (Laurent de Angelo 1990; Werkgroep Van Wiechen 1988). Pauwels sluit zich hierbij aan en constateert dat het VWO voldoet aan de voorwaarden voor
‘ontwikkelingstoezicht’, een internationaal aanvaarde wijze om de ontwikkeling te volgen (Pauwels 2006).
1.2 Beschrijving van het Van Wiechenonderzoek
Het huidige Van Wiechenonderzoek bestaat uit ontwikkelingskenmerken verdeeld over drie secties (vijf ontwikkelingsvelden): 1) fijne motoriek, adaptatie, persoonlijkheid en sociaal gedrag (verder fijne motoriek genoemd), 2) communicatie en 3) grove motoriek. Voor elk van de ontwikkelingskenmerken is de leeftijd bepaald waarop ongeveer 90% van de kinderen dit kenmerk kan uitvoeren. Beoordeling vindt plaats door de jeugdarts of jeugdverpleegkundige op basis van het aantal behaalde kenmerken en de kwaliteit van de uitvoering. Daarbij wordt rekening gehouden met de gedragstoestand, de familieanamnese en de uitkomsten van het lichamelijk onderzoek. De bevindingen worden per kenmerk in een registratieschema vastgelegd. Hoewel dit niet de voorkeur heeft, kan voor een deel van de kenmerken op informatie van de verzorger(s) worden vertrouwd (zogenaamde ‘mededeling’ items, ‘M-items’).
Doelstellingen van het Van Wiechenonderzoek zijn (Laurent de Angulo 2005):
a. Het begeleiden van de ontwikkeling van zuigelingen en peuters/kleuters en het zo goed mogelijk betrekken van de ouders hierbij, en
b. Het vroegtijdig opsporen van ontwikkelingsproblemen en –stoornissen en het ondersteunen van de verwijzing.
Jacobusse, van Buuren en Verkerk ontwikkelden recent de ‘Developmental-score’ (D-score) voor tien onderzoeksmomenten van 0-2,5 jaar. De D-score is een samenvattende maat voor de ontwikkeling. Voor de berekening van de D-score werden alle gescoorde kenmerken per onderzoeksmoment gebruikt en de geschatte item
moeilijkheidsparameters voor de ontwikkelingskenmerken (Jacobusse 2006, 2007, 2008).
1.3 Waarde van het Van Wiechenonderzoek
Wetenschappelijk bewijs dat het van Wiechenonderzoek in de praktijk ook werkelijk voldoende kan bijdragen aan het vroegtijdig opsporen van ontwikkelingsachterstanden, zoals beoogd, is niet voorhanden. In de Update Programmeringstudie wordt zeer hoge prioriteit toegekend aan onderzoek naar signalering van problemen in de psychomotore ontwikkeling (Neppelenbroek 2005).
De huidige referentiewaarden van de ontwikkelingskenmerken zijn grotendeels
ontleend aan het onderzoek dat in het begin van de jaren zeventig door Schlesinger-Was werd verricht bij Nederlandse kinderen (Schlesinger-Was 1981). Dit betekent dat bij het gebruik van het Van Wiechenonderzoek bij allochtone kinderen mogelijk niet de juiste referentiewaarden worden gebruikt. Dit probleem wordt steeds belangrijker door het toenemende aantal kinderen met een niet-Nederlandse achtergrond. Er is geen Nederlands onderzoek bekend waarin is nagegaan in hoeverre de Van
Wiechenuitkomsten van kinderen met een allochtone achtergrond verschillen van die van autochtone kinderen.
Naar aanleiding van de bovenbeschreven vragen en onduidelijkheden heeft het Centrum Jeugdgezondheidszorg van het RIVM een aantal vragen voorgelegd aan TNO Kwaliteit van Leven.
2
De opdrachten van het RIVM
De toenemende vraag naar een ‘evidence-based’ gezondheidszorg leidt ertoe dat nieuwe instrumenten kritisch tegen het licht gehouden worden voordat ze in de praktijk
ingevoerd worden. Bewijs over de kwaliteit van reeds in gebruik zijnde instrumenten is hierbij ook van belang. Vanuit het Centrum Jeugdgezondheid (RIVM) en de Stichting Van Wiechen ontwikkelingsonderzoek (onderdeel van het Expertisecentrum Kind en Ontwikkeling) bestaat grote behoefte aan informatie over de validiteit van het ontwikkelingsonderzoek. Validiteit wordt in deze studie geoperationaliseerd als predictieve validiteit: de mogelijkheid om het hebben van ontwikkelingsachterstand op latere leeftijd te voorspellen.
Vanwege de veranderde demografische samenstelling van onze bevolking is het tevens van belang na te gaan of het Van Wiechenonderzoek ook voor allochtone kinderen gebruikt kan worden of dat aparte referentiewaarden ontwikkeld moeten worden voor bepaalde etnische groepen.
Bewijs over de validiteit en toepasbaarheid bij bevolkingsgroepen met een
verschillende etnische achtergrond, gecombineerd met een meer uniform gebruik door toepassing van evidence-based verwijscriteria, zal de motivatie van JGZ-professionals vergroten om het instrument goed te blijven gebruiken.
Het RIVM heeft in een tweetal projecten de volgende vraagstellingen voorgelegd aan TNO Kwaliteit van Leven:
Project 1: “Opsporen van ontwikkelingsachterstand met behulp van het Van Wiechenschema”
a. Is de mate van samenhang tussen de uitkomsten van het Van Wiechenschema (VWS) en het hebben van een globale ontwikkelingsachterstand voldoende om op grond hiervan verwijscriteria te maken die het efficiënt opsporen van globale
ontwikkelingsachterstand/ mentale retardatie mogelijk maken?
b. Is de D-score, een samenvattende maat voor ontwikkeling, een bruikbare maat om de bovengenoemde samenhang vast te stellen en/of om verwijscriteria op te stellen? Project 2: “Validering Van Wiechenschema voor allochtone populatie”
a. Is de D-score, een samenvattende maat voor ontwikkeling, een bruikbare maat voor het meten van ontwikkelingsachterstand bij kinderen van allochtone afkomst? b. Is de samenhang tussen de uitkomsten van het Van Wiechenschema en het hebben van een ontwikkelingsstoornis bij kinderen van allochtone afkomst hetzelfde als die bij kinderen met Nederlandse ouders?
c. Is de in dit project gebruikte onderzoeksmethodiek ook te gebruiken in onderzoek naar de waarde van andere screeningsinstrumenten in de JGZ bij de allochtone populatie (bv. taalscreeningsinstrumenten, Strengths and Difficulties Questionnaire)? Vanwege de onderlinge verwevenheid zowel van de verschillende vraagstellingen als de gebruikte onderzoeksmethodiek zal rapportage plaatsvinden in een gecombineerd verslag.
3
Onderzoeksvragen
De in project 1 en 2 vermelde vraagstellingen zijn vertaald naar de volgende concrete onderzoeksvragen:
a. Wat is er bekend over de validiteit en toepasbaarheid van het Van Wiechenonderzoek?
b. In hoeverre is het mogelijk kinderen met een globale ontwikkelingsachterstand op te sporen met behulp van het Van Wiechenonderzoek? Is de D-score, een samenvattende maat voor ontwikkeling, een bruikbare maat voor het meten van ontwikkelingsachterstand? Is de predictieve validiteit voldoende om verwijscriteria op te kunnen stellen die het efficiënt opsporen van globale ontwikkelingsachterstand/ mentale retardatie mogelijk maken?
c. Is er een verschil in globale ontwikkeling (samengevat in de D-score) tussen allochtone en autochtone kinderen, waar het Van Wiechenschema voor gecorrigeerd dient te worden, voordat het geïnterpreteerd wordt? Verloopt de ontwikkeling per sectie van het Van Wiechenonderzoek van allochtone en autochtone kinderen gelijk? En is de predictieve validiteit van het VanWiechenonderzoek gelijk voor allochtone en autochtone kinderen? Aan de hand van de resultaten op deze concrete onderzoeksvragen zullen antwoorden geformuleerd worden op de vragen van de twee projecten.
4
De deelonderzoeken
Om de drie onderzoeksvragen te kunnen beantwoorden is een aantal deelonderzoeken verricht.
4.1 Literatuuronderzoek
Allereerst is een literatuuronderzoek gedaan naar de validiteit en de toepasbaarheid van het Van Wiechenonderzoek. Gezocht werd in Nederlandstalige databestanden en tijdschriften en in Pubmed met als trefwoorden “Van Wiechenonderzoek” en “Van Wiechenschema”.
Validiteit
Verloove et al. onderzochten in de periode1980-1984 of de leeftijd na verwijzing lager was na invoering van het van Wiechenschema in 1981-1982. Dit bleek inderdaad het geval: kinderen tot en met 4 jaar vormden in 1980 65% en in 1984 85% van de totaal verwezen groep. Het percentage ‘terechte’ verwijzingen was eveneens iets hoger in 1984 (Verloove-Vanhorick 1992).
Uit retrospectief onderzoek bij kinderen met gediagnosticeerd autisme, zowel door Van Berckelaer-Onnes (1988) als door Koenders & Zijlstra (1999), bleek dat het VWO mogelijk een rol kan spelen bij de signalering in een vroeg stadium van autisme. In het SMOCK-onderzoek dat in 1988-1991 werd uitgevoerd, werd een aantal aspecten van het Van Wiechenschema tot en met 2 jaar geëvalueerd. Voor de meeste items bleek er een goede overeenkomst tussen de gebruikelijke referentiewaarden van het Van Wiechenschema en de waarnemingen zoals die op het consultatiebureau worden gevonden. Verder bleek dat op de aanbevolen leeftijd van onderzoek voor een groot aantal items het percentage kinderen met een positieve score aanzienlijk hoger was dan men uit het werkboek zou opmaken (Verkerk 1993a).
Een ongunstige interwaarnemer-variatie werd gevonden bij 12 (24%) van de vijftig items. Bij twee items was de interquartiele range 20% of hoger (een range van 10% of meer wordt als ongunstig beschouwd) (Verkerk 1993b).
Ten slotte werd in het SMOCK onderzoek nagegaan welk deel van de
onderzoekspopulatie van 2151 kinderen in de eerste twee levensjaren een verwijsadvies krijgt in verband met een mogelijke ontwikkelingsstoornis en welk deel van de kinderen met een dergelijk advies bij nader onderzoek ook een ontwikkelingsstoornis blijkt te hebben. Het bleek dat 18 kinderen (1%) een verwijsadvies hadden gekregen: van deze 18 hadden er 7 (39%) waarschijnlijk een ontwikkelingsstoornis terwijl bij de overige 11 vermoedelijk sprake was van een traag normale ontwikkeling (Verkerk 1994).
Door Dekker et al. werden in 1996 in de geregistreerde VWO gegevens tot twee jaar slechts 1% te laat verworven vaardigheden vastgesteld; verder bleken de P90 waarden van de VWO indicatoren ook voor allochtone kinderen bruikbaar te zijn als
signaleringsinstrument (Dekker 1996). Knegtering stelde vast dat de Marokkaanse zuigelingen zich over het algemeen vlotter ontwikkelden dan de Nederlandse
zuigelingen en dat de referentiewaarden ook bruikbaar zijn voor deze zuigelingen maar mogelijk niet voor de kleuters (Knegtering 1997).
Luesink et al. onderzochten of het vernieuwde VWO 0-15 maanden kan bijdragen aan vroegtijdige opsporing van kinderen met een pervasieve ontwikkelingsstoornis (Pervasive Developmental Disorder, PDD). Drie groepen werden vergeleken: kinderen met PDD, kinderen met een andere ontwikkelingsstoornis (non-PDD), en normale controles. Zowel de PDD-groep als de non-PDD groep vielen op de leeftijd van 8 weken al uit op een tiental VWO-kenmerken, voornamelijk in de ontwikkelingsvelden Communicatie en Grove motoriek. Bij de PDD groep waren onderzoeksmomenten vaker gemist en werden kenmerken vaker niet ingevuld terwijl het kind wel voor onderzoek was gezien (Luesink 2006).
Toepasbaarheid
In het SMOCK-onderzoek werd ook de volledigheid van registratie van de items tot en met 2 jaar onderzocht. Deze was van vrijwel alle items groter dan 90%. Eén item werd in minder dan 80% van de gevallen geregistreerd. Veruit het merendeels van de items bleek goed uitvoerbaar te zijn op het CB (Verkerk 1993b).
Dekker et al. stelden in 1993 geen verschil vast in het percentage ontbrekende scores per dossier (30%) tussen autochtone en allochtone kinderen (Dekker 1996). Knegtering stelde vast dat Marokkaanse zuigelingen meer ontbrekende scores hadden en minder scores op mededeling van de ouders (Knegtering 1997).
De door ervaren consultatiebureauartsen benodigde tijd voor het volgens de voorschriften uitvoeren van het VWO (inclusief registratie) bleek in een oriënterend onderzoek (n=5) iets meer dan 2,5 minuten te zijn. Gepleit wordt voor een vaste werkwijze in het volledig en efficiënt uitvoeren van het ontwikkelingsonderzoek (Brouwers-de Jong 1996c).
In 1999 bleek dat de kwaliteit van de uitvoeringspraktijk van het VWO 0-15 maanden te wensen overliet. De uitvoeringspraktijk kwam op belangrijke punten niet overeen met wat het protocol voorschrijft: uitvoering door verpleegkundigen in plaats van door artsen, uitvoering op andere momenten, 30% van de artsen was theoretisch niet adequaat geschoold en de praktische vaardigheid was onvoldoende gegarandeerd, verpleegkundigen bleken zowel theoretisch als praktisch niet te zijn toegerust om het VWO uit te voeren, instructiematerialen ontbraken (Bots 2001).
Recentere gegevens over de toepasbaarheid zijn niet beschikbaar. Wel blijkt uit gegevens van het CBS (2005) dat ouders het erg belangrijk (rapportcijfer 8,3) vinden dat er op het CB ontwikkelingsonderzoek wordt uitgevoerd.
4.2 Onderzoek naar de validiteit van het Van Wiechenonderzoek
Voor beantwoording van onderzoeksvraag b zijn twee deelonderzoeken verricht:
4.2.1 Analyse van de bestaande SMOCK data
Samenvatting Artikel: Hafkamp-de Groen E, Dusseldorp E, Boere-Boonekamp MM, Jacobusse GW, Oudesluijs-Murphy AM, Verkerk PH. Relatie tussen het Van Wiechenonderzoek (D-score) op 2 jaar en het intelligentieniveau op 5 jaar. Tijdschr Jeugdgezondheidsz 2009;1:10-3.
Achtergrond en vraagstelling
De vraagstelling van dit onderzoek is in welke mate het cognitief functioneren op 5-jarige leeftijd gecorreleerd is met en voorspeld kan worden op basis van het Van Wiechenonderzoek, samengevat in een “Developmental-score” (de D-score). Een bijkomende vraag was wat de toegevoegde waarde is van de D-score boven bekende voorspellers als sociaaleconomische status (SES), geslacht en leeftijd moeder bij bevalling.
Methode
Voor het beantwoorden van deze vraag werd gebruik gemaakt van de gegevens uit het SMOCK (Sociaal Medisch Onderzoek Consultatiebureau Kinderen). Uit de SMOCK onderzoekspopulatie werd een selectie gemaakt van 610 kinderen. Alle kenmerken van het Van Wiechenonderzoek zijn gescoord tot de leeftijd van 2,5 jaar. De D-score op 2-jarige leeftijd werd berekend op basis van de ontwikkelingskenmerken van het Van Wiechenonderzoek behorende bij 2 en 2,5 jaar. Tijdens de follow-up werd op 5-jarige leeftijd het IQ bepaald met behulp van de Utrechtse Korte Kleuter Intelligentietest (UKKI).
Resultaten
De Pearson correlatiecoëfficiënt tussen de D-score op 2-jarige leeftijd en de IQ-score op 5-jarige leeftijd is gelijk aan 0,34 (p < 0,01). Geslacht, SES en leeftijd moeder bij bevalling correleerden matig met het intelligentieniveau op 5-jarige leeftijd
(respectievelijk 0,23, 0,17 en 0,12; p < 0,01). Variaties in intelligentieniveau op 5-jarige leeftijd waren voor 11% te voorspellen door de D-score (2 jaar) en voor 16% door de D-score, geslacht, SES, en leeftijd moeder bij bevalling samen. De toegevoegde voorspellende waarde van de D-score boven op de achtergrondvariabelen was 7%. Conclusie
Geconcludeerd kan worden dat het Van Wiechenonderzoek op 2-jarige leeftijd, samengevat in de D-score, een voorspellende waarde heeft ten aanzien van het IQ op 5-jarige leeftijd en dus een bijdrage kan leveren aan het tijdig opsporen van kinderen met een globale ontwikkelingsachterstand. Nader onderzoek naar de validiteit van het Van Wiechenonderzoek is gewenst.
Zie volledige artikel in Bijlage 1.
4.2.2 Patiëntcontroleonderzoek
Nederlandse samenvatting artikel: Screening for developmental disability is possible. Submitted.
Achtergrond en vraagstelling
Vroege identificatie van kinderen met een ontwikkelingsachterstand maakt het mogelijk om indien gewenst een scala aan interventies in te zetten: diagnostiek en medische behandeling voor het kind, gezinsplanning voor de ouders, ondersteuning in de thuissituatie en bij de opvoeding. Het doel van dit onderzoek was om de predictieve validiteit vast te stellen van het Van Wiechen ontwikkelingsonderzoek voor het identificeren van een globale ontwikkelingsachterstand op de leeftijd van 5 tot 10 jaar. Methode
Er werd een patiëntcontroleonderzoek verricht. De populatie casus bestond uit 300 kinderen met een globale ontwikkelingsachterstand die speciaal (basis)onderwijs volgen en een IQ test resultaat hebben tussen 50 en 85.
De controlegroep bestond uit een steekproef van 300 kinderen die regulier
basisonderwijs volgen. Zowel de casus als controles werden op de leeftijd van 5 tot 10 jaar geïncludeerd.
Aan de hand van een dossieronderzoek werden van alle geïncludeerde kinderen achtergrondkenmerken verzameld en de resultaten van het van Wiechen
ontwikkelingsonderzoek, geregistreerd vanaf de geboorte tot de leeftijd van 4 jaar in de JGZ -dossiers. Voor een uitgebreide beschrijving van de methodologie zij bijlage 2. Resultaten
De gemiddelde leeftijd van de casus en de controles was respectievelijk 8,3 en 7,6 jaar. Onder de casus bevonden zich meer jongens dan onder de controles (67,3% versus 50,3%).
De logistische regressieanalyses met de achtergrondkenmerken en de
ontwikkelingsgegevens toonden vanaf de leeftijd van 2 jaar een oppervlakte onder de ROC curve (geschat met behulp van bootstrapping) van meer dan 0,80. Afhankelijk van de leeftijd kon een afkappunt met een acceptabele specificiteit en sensitiviteit worden gekozen. Op de leeftijd van twee jaar bijvoorbeeld bleek het model bij een specificiteit van 90% een sensitiviteit van 63% te hebben (Tabel 1).
Tabel 1. Sensitiviteit bij vooraf vastgezette specificiteit van de logistische regressiemodellen (LRM) vanaf 24 maanden voor de totale groep (N = 600).
LRM 24 maanden LRM 36 maanden LRM 45 maanden
Specificiteit Sensitiviteit Sensitiviteit Sensitiviteit
0,90 0,63 0,66 0,71
0,80 0,74 0,79 0,77
0,70 0,84 0,86 0,84
Uitgaande van een prevalentie van globale ontwikkelingsachterstand van 3%, resulteert dit in een acceptabele positieve predictieve waarde van 16% en hoger. De
testeigenschappen verbeteren aanzienlijk met het toenemen van de leeftijd.
Casus met een milde mentale retardatie (50 ≤ IQ < 70) konden gemakkelijker worden opgespoord dan casus met zwakbegaafdheid (70 ≤ I Q ≤ 85): de sensitiviteit bedroeg respectievelijk 76% en 51%, bij een specificiteit van 90%.
Conclusie
De predictieve validiteit van het Van Wiechenonderzoek samen met relevante
achtergrondkenmerken voor het identificeren van een globale ontwikkelingsachterstand op latere leeftijd is, met name voor de kinderen met een milde mentale retardatie, hoog vanaf de leeftijd van 2 jaar.
4.3 Toepasbaarheid Van Wiechenonderzoek bij kinderen van allochtone1 afkomst Voor beantwoording van vraag c zijn drie deelonderzoeken verricht:
4.3.1 Analyse van de bestaande SMOCK data
Samenvatting Artikel: Eijk EA van der, Boere-Boonekamp MM, Lanting CI, Verkerk PH. Is het Van Wiechenonderzoek 0-24 maanden ook bruikbaar voor niet-Nederlandse kinderen? Tijdschr Jeugdgezondheidsz 2008;40:2-7.
Achtergrond
In Nederland wordt de ontwikkeling van kinderen van 0-4 jaar gevolgd met behulp van het Van Wiechenonderzoek. De referentiewaarden van dit onderzoek zijn gebaseerd op een populatie Nederlandse kinderen. Uit sommige studies is gebleken dat de
ontwikkeling van kinderen van verschillende etnische achtergrond verschillend kan verlopen. Daarom is door ons nagegaan of het Van Wiechenonderzoek ook voor niet-Nederlandse kinderen gebruikt kan worden. Etniciteit werd bepaald aan de hand van de definitie opgesteld door het Centraal Bureau voor de Statistiek.
Methode
Hiervoor werd gebruik gemaakt van de gegevens uit het SMOCK (Sociaal Medisch Onderzoek Consultatiebureau Kinderen). In dit onderzoek zijn alle kenmerken van het Van Wiechenonderzoek bij 2151 kinderen gescoord tot de leeftijd van 2 jaar. De “developmental-score” (D-score) en de uitkomsten per ontwikkelingsveld werden berekend voor de Nederlandse en niet-Nederlandse kinderen. De gemiddelde D-scores van de kinderen in de 5 categorieën, ingedeeld naar land van herkomst, werden met elkaar vergeleken (Nederlands, anders westers, Marokko/Turkije,
Suriname/Nederlandse Antillen, anders niet-westers). De gevonden verschillen werden gecorrigeerd voor geboortegewicht, leeftijd van de moeder, sociaaleconomische status, geslacht, zwangerschapsduur, leeftijd van het kind op het meetmoment en aantal kinderen in deze zwangerschap. Omdat de D-score een samenvattende maat is van de ontwikkeling werden daarnaast ook de uitkomsten van de kinderen per
ontwikkelingsveld afzonderlijk berekend. Ten slotte werd voor ieder kenmerk het percentage kinderen per categorie van land van herkomst berekend dat voor dit kenmerk een positieve score behaalde.
Resultaten
Tussen de gemiddelde D-scores werden enkele significante verschillen gevonden, maar deze waren niet consistent, klein (< 1) en klinisch niet relevant. Ook de verschillen tussen de uitkomsten per ontwikkelingsveld en per kenmerk bleken klein en van voorbijgaande aard.
1
Etniciteit werd bepaald aan de hand van de definitie opgesteld door het Centraal Bureau voor de Statistiek. Deze stelt dat een kind van niet-Nederlandse afkomst is als hijzelf of (één van) zijn ouders niet in Nederland geboren zijn. Hierbij wordt het land van herkomst bepaald door het land waar het kind is geboren of het land waar zijn moeder is geboren. Indien de moeder in Nederland is geboren, wordt het geboorteland van de vader aangehouden..
Conclusie
Geconcludeerd kan worden dat het Van Wiechenonderzoek tot de leeftijd van 2 jaar ook gebruikt kan worden voor kinderen van niet-Nederlandse afkomst. Geadviseerd wordt het onderzoek uit te breiden tot de leeftijd van 4 jaar, omdat op die leeftijd mogelijk wel verschillen bestaan tussen de ontwikkeling van Nederlandse en niet-Nederlandse kinderen. Zie volledige artikel in Bijlage 3.
4.3.2 Replicatie van bovenstaande analyses met gebruikmaking van de controlegroep van het
patiëntcontrole onderzoek Achtergrond
Het onderzoek van Van der Eijk et al. (zie hierboven) waarin werd nagegaan of het Van Wiechenonderzoek ook voor niet-Nederlandse kinderen gebruikt kan worden, werd uitgevoerd met het SMOCK databestand. De onderzoeksgegevens betreffen kinderen geboren in 1988-1989. Een aanbeveling op basis van de resultaten van dit onderzoek was om het te herhalen bij een meer eigentijdse populatie.
Methode
Er werd een replicatie uitgevoerd van de analyses gerapporteerd door Van der Eijk, Boere-Boonekamp, Lanting en Verkerk (2008). Voor deze replicatie werden de 300 controlekinderen uit eerdergenoemd patiëntcontrole onderzoek gebruikt, aangevuld met 13 casus (zie Bijlage 4 voor een toelichting op deze steekproefselectie). Op dit bestand werden dezelfde analyses uitgevoerd als op de SMOCK data (zie hierboven). Etniciteit werd bepaald aan de hand van de definitie opgesteld door het Centraal Bureau voor de Statistiek.
De gemiddelde D-scores van de kinderen in de 5 categorieën, ingedeeld naar land van herkomst, werden met elkaar vergeleken. De gevonden verschillen werden gecorrigeerd voor geboortegewicht, leeftijd van de moeder, SES, geslacht, zwangerschapsduur, leeftijd van het kind op het meetmoment en aantal kinderen in deze zwangerschap. Omdat de D-score een samenvattende maat is van de ontwikkeling werden daarnaast ook de uitkomsten van de kinderen per ontwikkelingsveld afzonderlijk berekend. Ten slotte werd voor ieder kenmerk het percentage kinderen per categorie van land van herkomst berekend dat voor dit kenmerk een positieve score behaalde.
Resultaten en conclusie
De resultaten wijzen niet eenduidig op een verschil in scores op één of meer van de ontwikkelingsvelden van het Van Wiechenonderzoek tussen de allochtone en
autochtone kinderen (voor een uitgebreide rapportage zie Bijlage 4). Wat wel eenduidig naar voren komt is dat het percentage kinderen met een of meerdere ontbrekende gegevens significant hoger ligt bij de allochtone kinderen vergeleken met de autochtone kinderen. Hierbij zijn de kinderen voor wie alle kenmerken ontbreken op een bepaald meetmoment buiten beschouwing gelaten. Dit baart zorgen over de kwaliteit van invullen van het Van Wiechenonderzoek bij allochtone kinderen.
4.3.3 Is de predictieve validiteit van het Van Wiechenonderzoek gelijk voor autochtone en
voor allochtone kinderen? Vervolg op de analyses van het patiëntcontrole onderzoek (gerapporteerd in 4b-2).
Achtergrond
In het patiëntcontrole onderzoek (N = 600) had 34% van de kinderen met een globale ontwikkelingsachterstand en 35% van de controlekinderen een allochtone achtergrond.
De achtergrondvariabelen, de D-score en afzonderlijke Van Wiechen indicatoren zijn als predictoren meegenomen om het hebben van een globale ontwikkelingsachterstand (ja/nee) te voorspellen (zie ook par. 4b-2). Voor de totale groep kinderen is vanaf twee jaar een redelijk hoge predictieve validiteit gevonden van de predictiemodellen, namelijk een AUC (= oppervlakte onder de Receiver-Operator-Characteristic-curve) van boven de 0,80.
De logistische regressiemodellen vanaf 2 jaar gaven ook een redelijke sensitiviteit bij een vooraf vastgestelde specificiteit voor de totale groep (N = 600) (zie Tabel 1 op pagina 14).
Predictieve validiteit voor autochtonen en allochtonen apart
Om te onderzoeken of de predictieve validiteit van het model verschilt tussen de autochtonen en de allochtonen, is de sensitiviteit en de specificiteit apart geschat voor de groep autochtone (Tabel 2) en de groep allochtone kinderen (Tabel 3). Daarbij is steeds gebruik gemaakt van het model en de afkapwaarde die we vonden voor de totale groep. Met behulp van chi-kwadraat toetsen is onderzocht of de schattingen voor de sensitiviteit en specificiteit verschilden tussen de autochtonen en allochtonen.
Uitgaande van een tweezijdig significantieniveau van 0,05, was geen van deze toetsen significant.
Tabel 2. Sensitiviteit en specificiteit van de logistische regressiemodellen (LRM) vanaf 24 maanden voor de autochtone kinderen (N = 393).
LRM 24 maanden LRM 36 maanden LRM 45 maanden
Spec. Sens. Spec. Sens. Spec. Sens.
0,90 0,64 0,90 0,66 0,90 0,70
0,81 0,75 0,81 0,79 0,79 0,77
0,71 0,85 0,70 0,85 0,71 0,85
Tabel 3. Sensitiviteit en specificiteit van de logistische regressiemodellen (LRM) vanaf 24 maanden voor de allochtone kinderen (N = 207).
LRM 24 maanden LRM 36 maanden LRM 45 maanden
Spec. Sens. Spec. Sens. Spec. Sens.
0,90 0,62 0,90 0,67 0,91 0,73
0,81 0,72 0,78 0,78 0,82 0,78
0,71 0,82 0,71 0,86 0,68 0,82
Conclusie
De sensitiviteit en de specificiteit van de predictiemodellen op 24, 36 en 45 maanden verschillen niet tussen autochtonen en allochtonen. We kunnen concluderen dat de predictieve validiteit van het Van Wiechenschema, aangevuld met relevante achtergrondvariabelen, voor het opsporen van kinderen met een globale
5
Conclusies en aanbevelingen
Project 1: “Opsporen van ontwikkelingsachterstand met behulp van het Van Wiechenschema”
1. Op basis van het literatuuronderzoek blijkt de toepasbaarheid van het VWO en de registratie van de gegevens voldoende tot goed. Wel komt zowel uit de literatuur als uit ons eigen onderzoek naar voren dat het percentage ontbrekende gegevens significant hoger ligt bij kinderen met een allochtone achtergrond vergeleken met autochtone kinderen én significant hoger ligt bij kinderen met een globale
ontwikkelingsachterstand vergeleken met kinderen zonder die achterstand. Onduidelijk is wat hiervoor de redenen zijn. Meer aandacht moet worden besteed aan volledigheid van onderzoek en registratie bij alle kinderen.
2. De mate van samenhang tussen de uitkomsten van het Van Wiechenonderzoek en het hebben van een globale ontwikkelingsachterstand lijkt voldoende om op grond hiervan vanaf de leeftijd van 2 jaar leeftijdspecifieke verwijscriteria te maken die het efficiënt opsporen van kinderen met een globale ontwikkelingsachterstand mogelijk maken. Dit geldt met name voor de kinderen met een milde mentale retardatie (50 ≤ IQ < 70). 3. De D-score is als samenvattende maat voor ontwikkeling een bruikbare maat om de samenhang tussen de uitkomsten van het Van Wiechenonderzoek en het hebben van een globale ontwikkelingsachterstand vast te stellen. Vanaf de leeftijd van twee jaar kunnen verwijscriteria opgesteld worden op basis van de D-score, achtergrondkenmerken en enkele afzonderlijke Van Wiechenkenmerken. Aanbevolen wordt om de D-score verder
te ontwikkelen tot de leeftijd van 48 maanden.2
4. Overwogen moet worden om in overleg met deskundigen (kindergeneeskunde/ sociale pediatrie, jeugdgezondheidszorg, psychologen) een algoritme te ontwikkelen voor screening, aanvullende diagnostiek en verwijzing, gebaseerd op leeftijdspecifieke verwijscriteria met inbegrip van de D-score.
Project 2: “Validering Van Wiechenschema voor allochtone populatie”
5. De D-score is ook bij allochtone kinderen een bruikbare maat voor het meten van de ontwikkeling.
6. Er is geen structureel verschil tussen allochtone en autochtone kinderen in het verloop van de ontwikkeling per ontwikkelingsveld van het Van Wiechenonderzoek, gemeten van 1 tot 45 maanden.
7. De samenhang tussen de uitkomsten van het Van Wiechenonderzoek en het hebben van een ontwikkelingsstoornis bij kinderen van allochtone afkomst is hetzelfde als die bij autochtone kinderen. De predictieve validiteit van het Van Wiechenonderzoek inclusief achtergrondkenmerken is voor beide groepen kinderen gelijk.
2
In 2008 werd een onderzoeksvoorstel geschreven, gericht op vernieuwing en uitbreiding van de D-score tot de leeftijd van 4 jaar, met een voldoende vertegenwoordiging van de allochtone populatie, en voor de drie verschillende ontwikkelingsvelden. Dit voorstel werd ingediend bij ZonMw, maar is afgewezen.
8. De in dit project gebruikte onderzoeksmethodiek, een patiëntcontrole onderzoek, is succesvol gebleken. Deze methodiek is ook te gebruiken in onderzoek naar de waarde van andere screeningsinstrumenten in de JGZ bij de allochtone populatie.
6
Literatuur
Berckelaer-Onnes IA van. Functie van het Van Wiechenschema in de vroegtijdige onderkenning van autisme. Engagement 1988; september:7-9.
Bots H, Stam K, Burgmeijer RJF. De praktijk van het van Wiechenonderzoek 0-15 maanden. Tijdschr Jeugdgezondheidszorg 2001;33:88-93.
Brouwers-de Jong EA, Burgmeyer RJF, Laurent de Angulo MS.
Ontwikkelingsonderzoek op het consultatiebureau; handboek bij het vernieuwde Van Wiechenonderzoek. Assen: Van Gorcum, 1996a.
Brouwers-de Jong EA, Laurent de Angelo MS. Jeugdgezondheidszorg. Van Klinische blik naar standaardisatie. Het vernieuwde Van Wiechenonderzoek. Medisch Contact 1996b;51:1395-6.
Brouwers-de Jong EA, Burgmeyer RJF. Tijdsinvestering van het Van Wiechenonderzoek bij peuters. Tijdschr Jeugdgezondheidsz 1996c;28:17-20
Dekker A, Wouden JC van der, Jong S de, Voorhoeve HWA. Van Wiechen-registratie bij allochtone kinderen. Tijdschr Jeugdgezondheidsz 1996;28:26-8.
Jacobusse G, van Buuren S, Verkerk PH. An interval scale for development of children aged 0-2 years. Stat Med 2006;25:2272-83.
Jacobusse G, Buuren S. Computerized adaptive testing for measuring development of young children. Stat Med 2007;26:2629-38.
Jacobusse GW, Buuren S van, Verkerk PH. Ontwikkeling van de D-score: een samenvattende maat voor het Van Wiechenonderzoek. Tijdschr Jeugdgezondheidsz 2008;40:11-4.
Knegtering T, Hofman-van den Hoogen EMM. Van Wiechen-onderzoek bij Marokkaanse kinderen. Tijdschr Jeugdgezondheidsz 1997;29:73-5.
KoendersM, Zijlstra C. The early detection of autism and the Van Wiechenschedule. Scriptie. Utrecht: Universiteit Utrecht, fac. Geneeskunde, 1999.
Laurent de Angulo MS. Het ontwikkelingsonderzoek in de ouder- en kindzorg: het vernieuwde Van Wiechen-onderzoek. Praktijkboek Jeugdgezondheidszorg IV;1.5-1-1.5-26. Maarssen: Elsevier Gezondheidszorg, 2001.
Laurent de Angulo MS, Schlesinger-Was EA. Reactie van de Van Wiechen Werkgroep. Tijdschr Jeugdgezondheidsz 1990;22:90-1.
Laurent de Angulo MS, Brouwers-de Jong EA, Bijlsma-Schlosser JFM,
Bulk-Bunschoten AMW, Pauwels JH, Steinbuch-Linstra I (red). Ontwikkelingsonderzoek in de jeugdgezondheidszorg; het Van Wiechenonderzoek – De Baecke-Fassaert
Luesink M, Dietz C, Laurent de Angulo MS, Swinkels SHN, Daalen E van, Buitelaar JK, Engeland H van. Van Wiecehnonderzoek 0-15 maanden voor signalering van pervasieve ontwikkelingsstootnissen. Tijdschr Jeugdgezondheidsz 2006;2:32-8. Neppelenbroek SE, Wijngaarden JCM van, Lim-Feijen JF, van Leerdam FJM, Raat H, Hirasing RA. Update Programmeringsstudie Effectonderzoek Jeugdgezondheidszorg 0-19 jaar. Utrecht: GGD Nederland, 2005.
Pauwels JH. Opvolging van de normale ontwikkeling van het jonge kind: mogelijkheden en beperkingen vanuit de preventieve invalshoek. Tijdschr Jeugdgezondheidsz 2003;114-7.
Pijning HF, Zwaveling-Pijning M. Consultatiebureau-arts en motorische ontwikkeling. Een ruimere interpretatie van het Van Wiechenschema. Tijdschr Jeugdgezondheidsz 1990;22:86-90.
Schlesinger-Was EA. Ontwikkelingsonderzoek van zuigelingen en kleuters op het consultatiebureau. Proefschrift. Rijksuniversiteit Leiden. Leiden 1981.
Schlesinger-Was EA. Het herziene Van Wiechenschema. Onderzoekmethode, maar geen screening-instrument. Tijdschr Jeugdgezondheidsz 1985;17:86-7.
Touwen BCL. De psychomotorische ontwikkeling en de (mogelijke) stoornissen. Praktijkboek Jeugdgezondheidszorg. IV 1.4-1 tot 25. Maarssen: Elsevier
Gezondheidszorg, 2001.
Verkerk PH, Reerink JD, Herngreen WP. Evaluatie van het Van Wiechenschema. I. De overeenkomst tussen de referentiewaarden en waarnemingen in de praktijk. Tijdschr Jeugdgezondheidsz 1993;25:71-7.
Verkerk PH, Reerink JD, Herngreen WP. Evaluatie van het Van Wiechenschema. II. Interwaarnemer-variatie en volledigheid van registratie. Tijdschr Jeugdgezondheidsz 1993;25:89-93.
Verkerk PH, Reerink JD, Herngreen WP. Evaluatie van het Van Wiechenschema. III. Verwijzingen vanuit het consultatiebureau op grond van een mogelijke
ontwikkelingsstoornis. Tijdschr Jeugdgezondheidsz 1994;26:9-11.
Verloove-Vanhorick SP, Waser I, Peters ACB. Ontwikkelingsonderzoek en vroege diagnostiek. Tijdschr Jeugdgezondheidsz 1992;24:19-21.
VWS: Basistakenpakket Jeugdgezondheidszorg 0-19 jaar. Den Haag 2002 Werkgroep Van Wiechen. Ontwikkelingsonderzoek op het consultatiebureau – Werkboek bij het herziene Van Wiechenschema. Bunnik: Nationale Kruisvereniging, 1983/1988.
A
Hafkamp-de Groen E, Dusseldorp E, Boere-Boonekamp
MM, Jacobusse GW, Oudesluijs-Murphy AM, Verkerk
PH. Relatie tussen het Van Wiechenonderzoek
(D-score) op 2 jaar en het intelligentieniveau op 5 jaar.
Tijdschr Jeugdgezondheidsz 2009;1:10-4.
B
Methodologie van het patiëntcontrole onderzoek
Dataverzameling
Voor de dataverzameling van het patiëntcontrole onderzoek werd gebruikgemaakt van JGZ-dossiers in 3 GGD-regio’s (Midden-Nederland, Rotterdam en Zuid-Limburg). De casusgroep bestaat uit 300 kinderen van 5-10 jaar met een globale
ontwikkelingsachterstand die speciaal (basis)onderwijs volgen (50 ≤ IQ ≤ 85). Kinderen met congenitale afwijkingen, die gerelateerd zijn aan een ontwikkelingsachterstand, werden geëxcludeerd. Deze kinderen zullen in het algemeen ook zonder het Van Wiechenschema al tijdig worden opgespoord. In overeenstemming met de
internationale classificatiesystemen (ICD-10 en DSM-IV) werd op basis van de totale IQ-score de casusgroep onderverdeeld in zwakbegaafde kinderen (70 ≤ IQ ≤ 85) en milde mentaal geretardeerde kinderen (50 ≤ IQ < 70). De controlegroep bestaat uit een aselecte steekproef van 300 kinderen die het reguliere basisonderwijs bezoeken van dezelfde leeftijd en uit dezelfde woonregio als de casusgroep. Kinderen met een ontwikkelingsachterstand of kinderen die gedoubleerd hadden op school werden geëxcludeerd.
Dossieronderzoek vond plaats van november 2007 t/m januari 2008 door één van de auteurs (EH). Via de drie GGDen werden 600 kinderen opgespoord: 91, 160 en 49 kinderen op scholen voor speciaal (basis)onderwijs en 94, 144 en 62 kinderen op scholen voor regulier basisonderwijs uit respectievelijk GGD regio Midden-Nederland, Rotterdam en Zuid-Limburg. Uit de JGZ-dossiers werden de volgende gegevens verzameld:
1) Achtergrondvariabelen: geslacht, leeftijd van de moeder bij bevalling,
geboortedatum, partus, zwangerschapsduur, eenling/meerling, geboortegewicht, Apgar scores na 1 minuut en 5 minuten, familieanamnese met betrekking tot
ontwikkelingsachterstand, gegevens over de voorgeschiedenis van het kind, geboorteland ouders, opleiding ouders en consanguïniteit van ouders.
2) Ontwikkelingsgegevens: van alle onderzoeksmomenten werden de uitkomsten van het Van Wiechenonderzoek (1996) 0-4 jaar overgenomen, evenals de leeftijd, gedragstoestand en interactie van het kind met de onderzoeker tijdens die
onderzoeksmomenten. Voor alle kinderen werd de D-score (‘ontwikkelingsscore’) berekend.
3) Gegevens uit het JGZ-dossier over de ontwikkelingsachterstand:
intelligentiegegevens (IQ-test, totale IQ-score), de verwijzer (bijvoorbeeld huisarts of jeugdarts) en eventuele gestelde (neven)diagnose.
Van de controlegroep werden alleen de items genoemd onder 1) en 2) verzameld. Tevens werd het JGZ-dossier gescreend op door de JGZ geregistreerde signalen of interventies met betrekking tot ontwikkelingsachterstand, zoals verwijzing naar logopedie of fysiotherapie.
Etniciteit werd bepaald aan de hand van de definitie opgesteld door het Centraal Bureau voor de Statistiek. Als indicator voor de sociaaleconomische status van de ouders is hoogst voltooide opleiding of beroepsniveau van minimaal een ouder aangehouden (Standaard Beroepenclassificatie 1992, verbeterde editie 2001).
Meetinstrumenten
Bij het dossieronderzoek bleek dat het Van Wiechenonderzoek op de consultatiebureaus van de meeste kinderen in deze studie op 11 standaard consultmomenten was
uitgevoerd. Daarom zijn in dit onderzoek 67 van de 75 ontwikkelingskenmerken meegenomen in de analyse, verdeeld over drie ontwikkelingsvelden: 1) fijne motoriek,
adaptatie, persoonlijkheid en sociaal gedrag, 2) communicatie en 3) grove motoriek. Alle ontwikkelingskenmerken zijn in het VanWiechenonderzoek zo gekozen dat rond de aanbevolen onderzoeksleeftijd minimaal 90% van de gezonde kinderen dit kenmerk toont (P90). Naar verwachting wordt hierdoor vroege onderkenning van
ontwikkelingsachterstand bevorderd, zonder dat een te groot aantal kinderen ten onrechte wordt gesignaleerd. Als het kind het verwachte gedrag toont, wordt het item positief (+) gescoord door de JGZ-medewerker, wanneer het kind het gedrag niet toont, wordt het item negatief (-) gescoord. Volgens het Werkboek Van Wiechen kan voor een deel van de ontwikkelingskenmerken op informatie van de ouder worden vertrouwd en bij twijfel dient een kenmerk negatief te worden gescoord. In het onderzoek werden ontwikkelingskenmerken gescoord zoals de JGZ-medewerker of ouder meedeelde en codering met vraagtekens of plusmin-tekens werd als negatief gescoord. Als een kenmerk niet gescoord was, werd er in dit onderzoek van uitgegaan (met uitzondering van kenmerk ‘reacties bij optrekken tot zit’) dat positieve scores op voorgaande onderzoeksmomenten later in de tijd positief zijn en negatieve scores op volgende onderzoeksmomenten eerder in de tijd negatief.
Jacobusse et al. hebben recent de ‘Developmental-score’ (D-score) ontwikkeld. Dit is een samenvattende ontwikkelingsscore die onderling, dat wil zeggen tussen kinderen met verschillende leeftijd, geslacht of herkomst, vergeleken kan worden (Jacobusse 2006, 2007, 2008). De D-score kon voor de tien onderzoeksmomenten van 0-2,5 jaar berekend worden met behulp van de geschatte item moeilijkheidsparameters voor de ontwikkelingskenmerken. Voor de berekening van de D-score werden alle gescoorde kenmerken per onderzoeksmoment gebruikt. De onderzoeksleeftijd werd gebruikt om de prior D-score te schatten.
Van de 67 ontwikkelingskenmerken werden elf kenmerken zowel rechts als links getest. Voor de berekening van de D-score werden ze samengenomen tot een score. Alleen indien beide (rechts en links) positief gescoord werden, resulteerde dit in een gezamenlijke positieve score.
Statistische analyse
De gegevens zijn geanalyseerd met SPSS voor Windows, versie 14.0, en met R, versie 2.8.1 [R Development Core Team, 2008]. De achtergrondkenmerken en uitkomsten van het Van Wiechenonderzoek van de casusgroep en de controlegroep zijn met elkaar vergeleken. Voor categorische variabelen werd de chi-kwadraat toets gebruikt en de odds ratio (OR) met 95% betrouwbaarheidsintervallen berekend. Voor continue variabelen werd een onafhankelijke T-test gedaan en werden gestandaardiseerde gemiddelde verschillen (Cohen’s d) berekend. Een tweezijdige alpha van 0,05 werd gebruikt als significantieniveau.
Om voor de verschillende consultmomenten te bepalen hoe de aanwezigheid van een globale ontwikkelingsachterstand kon worden voorspeld door de achtergrondkenmerken en de resultaten van het Van Wiechen ontwikkelingsonderzoek werd een hiërarchische multiple logistische regressieanalyse uitgevoerd. De variabele case/control was de afhankelijke variabele. In stap 1 werd de set achtergrondvariabelen in het model opgenomen als prognostische variabelen. In stap 2 werd de D-score toegevoegd. In stap 3 individuele ontwikkelingsindicatoren. Om te corrigeren voor ‘overfitting’ werd gebruik gemaakt van ‘enhanced bootstrapping’ [Harrell, 2001]. Het aantal
bootstrapsamples bedroeg 200. Het onderscheidend vermogen van de modellen werd vastgesteld door de oppervlakte onder de Receiver Operating Characteristic–curves
(AUC) en Nagelkerke R2. Een AUC waarde van 0,50 wijst op een random predictie;
een waarde van 1 op perfecte predictie, een waarde van 0,80 werd beschouwd als een acceptabele predictieve validiteit.
Aangezien meerdere variabelen werden gebruikt, dreigde een aanzienlijk aantal kinderen verloren te gaan vanwege ontbrekende waarden op één of meer prognostische variabelen. Daarom werd multipele imputatie toegepast, gebruikmakend van MICE [Van Buuren & Oudshoom, 1999; Van Buuren, 1999].
Alle ontwikkelingskenmerken van de geselecteerde onderzoeksmomenten, de achtergrondkenmerken, en de afhankelijke variabele werden in het imputatiemodel gebruikt. Er werden 10 geïmputeerde datasets gemaakt. De voor bias gecorrigeerde AUC werd berekend door de resultaten van de 200 bootstraps voor elke geïmputeerde dataset te middelen. Deze strategie wordt geadviseerd door Heymans et al. (2007). De berekeningen werden uitgevoerd met de R-packages Design, Hmisc, and Mice. Een variabele werd in stap 2 of 3 geselecteerd als deze een toename van de voor bias gecorrigeerde AUC veroorzaakte van 0,01 of meer. De sensitiviteit van een model bij een gegeven specificiteit werd berekend voor de eerste geïmputeerde dataset. De afkapwaarde werd zodanig gekozen dat de daarbij behorende specificiteit een vaste waarde had.
Literatuur
Buuren S van, Oudshoorn, K. Flexible multivariate imputation by MICE. In Technical report Leiden, The Netherlands: TNO Quality of Life, 1999.
Buuren S van, Boshuizen HC, Knook DL. Multiple imputation of missing blood pressure covariates in survival analysis. Stat Med 1999;18:681-94.
Centraal Bureau voor de Statistiek. Standaard Beroepenclassificatie 1992, verbeterde editie 2001. Voorburg/Heerlen, 2001.
Harrell FE Jr. Regression Modeling Strategies: With Applications to Linear Models, Logistic Regression, and Survival Analysis. New York: Springer, 2001.
Heymans MW, Van Buuren S, Knol DL, Van Mechelen W, De Vet HCW. Variable selection under multiple imputation using the bootstrap in a prognostic study. BMC Medical Research Methodology 2007;7:33-44.
Jacobusse GW, Buuren S van, Verkerk PH. An interval scale for development of children aged 0-2 years. Statistics in Medicine 2006;13:2272-83.
Jacobusse G, Buuren S. Computerized adaptive testing for measuring development of young children. Stat Med 2007;26:2629-38.
Jacobusse GW, Buuren S van, Verkerk PH. Ontwikkeling van de D-score: een samenvattende maat voor het Van Wiechenonderzoek. Tijdschr Jeugdgezondheidsz 2008;40:11-4.
R Development Core Team. R: A Language and Environment for Statistical
Computing. Vienna: R Foundation for Statistical Computing, 2008. URL http://www.R-project.org.
C
Eijk EA van der, Boere-Boonekamp MM, Lanting CI,
Verkerk PH. Is het Van Wiechenonderzoek 0-24
maanden ook bruikbaar voor niet-Nederlandse
kinderen? Tijdschr Jeugdgezondheidsz 2008;40:2-7.
D
Is het Van Wiechenonderzoek 0-24 maanden ook
bruikbaar voor allochtone kinderen? Resultaten van de
analyses van de factor etniciteit in de ontwikkelingsdata
van de controlegroep van het patiëntcontrole onderzoek.
Elise Dusseldorp, Magda Boere-Boonekamp, 17 april 2009
Uitgegaan werd van het databestand van 600 kinderen van 5-10 jaar van het Validatie-onderzoek van het Van WiechenValidatie-onderzoek (N=600). Er werd een selectie gemaakt van de 300 controles (= de kinderen zonder globale ontwikkelingsachterstand); deze selectie werd aangevuld met 4,2% van de casus van het databestand (N=13). De 4,2% is gebaseerd op de prevalentie van kinderen met globale ontwikkelingsachterstand, dit is 3% in Nederland, plus de prevalentie van kinderen met een ‘rugzakje’ op het reguliere basisonderwijs, dit is 1,2% (in 2007/2008). De uiteindelijke steekproefgrootte van het bestand komt daarmee op N=313. We noemen dit bestand in het vervolg: Validatiedata. Resultaten
Achtergrondkenmerken
Van de kinderen in de Validatiedata kwam 31,9% (N=100) uit de regio
Midden-Nederland, 20,4% uit de regio Zuid-Limburg (N=64), en 47,6% uit Rotterdam (N=149). De tabellen 1 en 2 geven de achtergrondkenmerken van de onderzochte populatie in de Validatiedata weer. Tabel 1 geeft ook ter vergelijking de etnische samenstelling van de SMOCK data weer (gebruikt in de studie van Bijlage 3).
De populatie van de Validatiedata bestaat voor 35,5% uit allochtone kinderen (N=111). De afkomst is divers, maar het merendeel is Turks/Marokkaans (Tabel 1).
De autochtone kinderen verschillen van de allochtone kinderen voor wat betreft de variabelen ‘leeftijd van de moeder bij de partus’ en ‘sociaaleconomische status’ (Tabel 2). Moeders van allochtone kinderen zijn jonger bij de partus en hebben een lager opleidingsniveau. Het percentage kinderen met een IQ tussen 50 en 85 is vooraf vastgezet en bedraagt daarom 4,2%.
Tabel 1. Aantal en percentage kinderen ingedeeld naar land van herkomst
Land van Herkomst Validatiedata SMOCK data
Aantal % Aantal %
Nederlands 202 64,5 1788 85,5
Anders westers 9 2,9 92 5,6
Marokko/Turkije 65 20,8 106 5,1
Suriname/Ned.Antillen 9 2,9 52 2,5
Anders niet westers 28 8,9 28 1,3
Tabel 2. Achtergrondkenmerken van de totale onderzoekspopulatie van de
Validatiedata (N=313), de autochtone groep (n=202) en de allochtone (n=111). Als indicator voor de sociaaleconomische status is hoogst genoten opleiding van moeder aangehouden. Resultaten chi-kwadraat toets tussen autochtone groep en de allochtone groep.
Totaal Autochtone kinderen Allochtone kinderen
Aantal % Aantal % Aantal %
Geslacht
Jongen 160 51,1 102 50,5 58 52,3
Meisje 153 48,9 100 49,5 53 47,7
Aantal kinderen per zwangerschap
1 302 96,5 194 96,0 108 97,3
2 of meer 11 3,5 8 4,0 3 2,7
Duur zwangerschap (weken)
< 37 14 4,5 11 5,4 3 2,7 37-41 272 86,9 174 86,1 98 88,3 ≥ 42 27 8,6 17 8,4 10 9,0 Geboortegewicht (gram) ≤ 2499 21 6,7 14 6,9 7 6,3 2500-3499 155 49,5 97 48,0 58 52,3 3500-4499 130 41,5 87 43,1 43 38,7 >=4500 7 2,2 4 2,0 3 2,7
Leeftijd moeder bij de partus (jaren)* <=19 4 1,3 1 0,5 3 2,7 20-24 37 11,9 11 5,5 26 23,6 25-29 92 29,6 56 27,9 36 32,7 30-34 115 37,0 86 42,8 29 26,4 35-39 52 16,7 40 19,9 12 10,9 >=40 11 3,5 7 3,5 4 3,6 Sociaaleconomische status* BLO/LO 4 1,9 1 0,6 3 7,7 LBO/MAVO 58 26,9 39 22,0 19 48,7 MBO/HAVO/VWO 80 37,0 66 37,3 14 35,9 HBO/Universiteit 74 34,3 71 40,1 3 7,7
Apgar score na 1 minuut
≤ 6 8 2,6 3 1,5 5 4,7
7-10 297 97,4 196 98,5 101 95.3
Apgar score na 5 minuten
≤ 7 4 1,3 2 1,0 2 1,8
Partus
Spontaan 193 61,9 123 60,9 70 63,6
Vacuüm 26 8,3 17 8,4 9 8,2
Keizersnede 47 15,1 29 14,4 18 16,4
Inleiding (incl. infuus) 42 13,5 31 15,3 11 10,0
Tangverlossing 4 1,3 2 1,0 2 1,8
Familie anamnese: Epilepsie / Globale ontwikkelingsachterstand / Aangeboren afwijking
Nee 286 91,4 181 89,6 105 94,6
Ja 27 8,6 21 10,4 6 5,4
IQ op de leeftijd van 5-10 jaar
50 ≤ IQ ≤ 85 13 4,2 9 4,5 4 3,6
IQ > 85 300 95,8 193 95,5 107 96,4
*p ≤ 0.001
Gemiddelde D-score
De gemiddelde D-scores van de autochtone en de verschillende categorieën allochtone kinderen vertonen op geen enkel consultmoment tussen 1 en 30 maanden significante verschillen, vastgesteld met ANOVA (zie Tabel 3 voor een selectie van de resultaten). Als we de groepen allochtone kinderen samen nemen, en de gehele groep vergelijken met de autochtone kinderen dan vinden we eveneens geen significante verschillen in de gemiddelde D-scores. Het geobserveerde verschil in gemiddelde D-scores tussen de allochtone groepen samen en de autochtone groep varieert van 0,02 (op 6 maanden) tot 0,55 (op 2 maanden).
Tabel 3. Ongecorrigeerde en gecorrigeerde gemiddelde D-scores en p-waarden van alle categorieën van land naar herkomst.
*Correctie voor geboortegewicht, leeftijd van de moeder, SES, geslacht, zwangerschapsduur, leeftijd van het kind op het meetmoment en aantal kinderen in deze zwangerschap.
Uitkomsten per ontwikkelingsveld
Per ontwikkelingsveld en per meetmoment van het Van Wiechenonderzoek is het percentage kinderen bepaald met alleen positief gescoorde kenmerken en met één of meerdere negatief gescoorde kenmerken. De kinderen van wie geen enkel kenmerk van een bepaald meetmoment was gescoord, doen niet mee in de analyse van dat
meetmoment. Als echter van een kind één of meerdere kenmerken ontbraken, zijn de
Land van herkomst 1 maand 9 maanden 24 maanden
ongecorr. gecorr.* ongecorr. gecorr.* ongecorr. gecorr.*
Nederlands 35,68 35,39 53,73 54,20 64,01 64,02 Anders westers 36,00 36,05 53,86 54,24 64,11 64,14 Marokko/Turkije 35,89 35,75 53,47 53,91 64,09 64,36 Suriname/Antillen 36,54 36,44 54,16 54,99 63,77 63,79 Anders niet-westers 35,56 35,47 53,73 53,83 64,46 64,72 p-waarde 0,45 0,30 0,75 0,49 0,54 0,20
missende waarde(n) geïmputeerd met een negatieve score, zoals in Van der Eijk et al. (2008).
De resultaten met imputatie werden vergeleken met de resultaten zonder imputatie (of te wel ‘listwise deletion’). Met de chi-kwadraat toets is bepaald of het percentage kinderen met één of meerdere ontbrekende waarden verschilt tussen autochtone en allochtone kinderen. Met de Mann-Whitney U-toets is gekeken of het aantal ontbrekende waardes per ontwikkelingsveld verschilde tussen de autochtone en de allochtone kinderen. Vervolgens is met de chi-kwadraat toets bepaald of het percentage kinderen met alleen positief gescoorde kenmerken per ontwikkelingsveld verschilt tussen autochtone en allochtone kinderen.
Als het aantal ontbrekende waarden per ontwikkelingsveld significant verschilt tussen autochtone en allochtone kinderen, interpreteren we de resultaten zonder imputatie, omdat dan de imputatie met negatieve scores een kunstmatig verschil kan opleveren. Als er geen verschil is in aantal ontbrekende waarden per ontwikkelingsveld, interpreteren we de geïmputeerde resultaten.
Op de leeftijd van 9 maanden is er een significant verschil gevonden tussen autochtone en allochtone kinderen op het percentage alleen positief gescoorde fijn motorische kenmerken. Uit nadere analyse bleek dat met name de niet-westerse groepen
(Marokkanen/Turken, Surinamers/Antillianen, en anders niet-westers) slechter scoorden wat betreft fijne motoriek dan de westerse groepen (autochtonen en anders-westers). Op de leeftijd van 6, 12, en 15 maanden is er een significant verschil gevonden tussen autochtone en allochtone kinderen op het percentage alleen positief gescoorde communicatiekenmerken. Dit effect is niet eenduidig: Op 6 en 15 maanden scoort de allochtone groep beter dan de autochtone groep op de communicatiekenmerken, terwijl op 12 maanden de allochtone groep slechter scoort dan de autochtone groep (Tabel 4). Conclusie
De resultaten wijzen niet op een verschil in verloop van de globale ontwikkeling van 1 tot 30 maanden (samengevat in D-scores) tussen kinderen met een autochtone en kinderen met een allochtone achtergrond. Ook wordt er geen eenduidig verschil gevonden in het verloop van de ontwikkeling per ontwikkelingsveld van het Van Wiechenonderzoek, gemeten van 1 tot 45 maanden. Het percentage kinderen met alleen positief gescoorde kenmerken op een ontwikkelingsveld verschilt niet consistent tussen de kinderen met een autochtone en die met een allochtone achtergrond. Wat wel eenduidig naar voren komt is dat het percentage kinderen met één of meerdere ontbrekende gegevens significant hoger ligt bij de kinderen met een allochtone achtergrond (de kinderen voor wie alle kenmerken ontbreken op een bepaald
meetmoment zijn buiten beschouwing gelaten). Dit baart zorgen over de kwaliteit van invullen van het Van Wiechenonderzoek bij kinderen met een allochtone achtergrond. Literatuur
Eijk EA van der, Boere-Boonekamp MM, Lanting CI, Verkerk PH. Is het Van Wiechenonderzoek 0-24 maanden ook bruikbaar voor niet-Nederlandse kinderen? Tijdschr Jeugdgezondheidsz 2008;40:2-7.
B ij la g e T N O -r a p p o rt | K v L /P & Z /2 0 0 9 .0 6 3 | J u n i 2 0 0 9 T ab el 4 . P er ce n ta g e o n tb re k en d e it em s, p er ce n ta g e al le en p o si ti ef g es co o rd e it em s zo n d er e n m et i m p u ta ti e p er o n tw ik k el in g sv el d e n p er m ee tm o m en t v an V an W ie ch en o n d er zo ek v o o r d e k in d er en m et e en a u to ch to n e (A u t. ) en e en a ll o ch to n e (A ll .) a ch te rg ro n d . 1 m n d 2 m n d 3 m n d 6 m n d 9 m n d 1 1 / 1 2 m n d 1 5 m n d 2 4 m A u t. A ll . A u t. A ll . A u t. A ll . A u t. A ll . A u t. A ll . A u t. A ll . A u t. A ll . A u t. M is se n d e w a a rd e a n a ly se É én o f m ee rd er e m is se n d 1 ( % ) 1 3 ,3 2 8 ,8 * * 8 1 ,7 8 8 ,1 3 2 ,7 4 8 ,6 * * 4 8 ,0 6 0 ,4 * 1 6 ,2 2 9 ,0 * * 4 9 ,4 7 7 ,2 * * 1 4 ,1 3 3 ,3 * * 2 0 ,1 A an ta l m is se n d 2 : F M ( g em . ra n g ) 1 4 7 1 4 5 1 5 5 1 5 7 1 5 5 1 6 1 1 5 6 1 5 9 1 4 9 1 6 1 * 1 2 4 1 6 2 * * 1 4 9 1 6 2 * 1 4 1 C ( g em . ra n g ) 1 4 6 1 4 8 1 6 0 1 4 9 1 5 7 1 5 7 1 5 8 1 5 5 1 5 2 1 5 5 1 2 6 1 5 8 * * 1 4 8 1 6 3 * 1 4 3 G M ( g em . ra n g ) 1 3 7 1 6 4 * * 1 5 3 1 6 1 1 4 7 1 7 5 * * 1 5 0 1 7 0 * 1 4 7 1 6 5 * * 1 2 8 1 5 2 * * 1 4 6 1 6 7 * * 1 4 5 R es u lt a te n z o n d er i m p u ta ti e: A ll ee n p o si ti ef g es co o rd : F M ( % ) 9 7 ,8 9 8 ,0 8 2 ,1 9 4 ,9 * 9 5 ,2 9 0 ,9 9 8 ,4 9 5 ,0 9 5 ,5 8 8 ,6 * 9 7 ,1 9 1 ,3 9 5 ,6 9 5 ,5 9 3 ,1 C ( % ) 9 6 ,8 9 9 ,0 9 6 ,7 9 4 ,5 9 9 ,0 9 9 ,1 8 7 ,3 9 6 ,6 * 1 0 0 ,0 9 9 ,0 9 3 ,3 7 8 ,6 * * 8 1 ,3 9 1 ,0 * 8 5 ,3 G M ( % ) 9 3 ,6 9 6 ,0 9 7 ,6 9 4 ,1 8 0 ,6 8 8 ,3 9 2 ,5 8 7 ,9 8 8 ,8 9 3 ,3 7 7 ,1 8 8 ,4 9 2 ,6 9 6 ,6 9 5 ,1 R es u lt a te n m et i m p u ta ti e: A ll ee n p o si ti ef g es co o rd : F M ( % ) 9 4 ,1 9 6 ,2 4 5 ,5 5 1 ,4 8 8 ,6 8 1 ,1 9 1 ,1 8 5 ,6 8 6 ,4 7 2 ,9 * * 7 5 ,6 4 5 ,7 * * 8 6 ,9 7 8 ,7 8 3 ,5 C ( % ) 9 5 ,7 9 6 ,2 5 7 ,9 6 3 ,3 9 4 ,1 9 4 ,6 6 8 ,3 7 7 ,5 9 6 ,5 9 3 ,5 6 2 ,2 3 5 ,9 * * 7 4 ,7 7 5 ,0 7 7 ,8 G M ( % ) 8 5 ,6 6 9 ,2 * * 2 0 ,3 1 4 ,7 5 7 ,4 4 7 ,7 6 1 ,4 4 5 ,9 * * 8 4 ,3 7 7 ,6 5 0 ,6 4 1 ,3 8 8 ,4 7 9 ,6 * 9 0 ,2 N o te n : F M = f ij n e m o to ri ek ; C = co m m u n ic at ie ; G M = g ro v e m o to ri ek . 1 k in d er en v an w ie a ll e sc o re s o p e en m ee tm o m en t o n tb ra k en , zi jn n ie t m ee g en o m en an al y se s. 2 V er sc h il i n a an ta l m is se n d e w aa rd en ( g em id d el d e ra n g ) is g et o et st m et M an n -W h it n ey U . * t w ee zi jd ig e p < . 0 5 ; * * t w e ez ij d ig e p < . 0 1 .
