Een longitudinaal onderzoek naar reactie op naam bij jonge kinderen met een verhoogde kans op autismespectrumstoornis

EEN LONGITUDINAAL ONDERZOEK NAAR

REACTIE OP NAAM BIJ JONGE KINDEREN

MET EEN VERHOOGDE KANS OP

AUTISMESPECTRUMSTOORNIS

Ilva De Roeck

Studentennummer: 19850433

Promotor: Prof. dr. Herbert Roeyers

Begeleider: Sofie Boterberg

Masterproef voorgelegd voor het behalen van de graad master in de Klinische Psychologie Academiejaar: 2019 - 2020

Woord vooraf

Het voltooien van deze masterproef was een werk van lange adem, iets wat ik niet had kunnen realiseren zonder de steun van een aantal belangrijke personen. Zij hebben mij met raad en daad bijgestaan en vooral mooie kansen gegeven om van deze moeilijke opdracht toch een boeiende en leerrijke ervaring te maken. Graag wil ik allereerst mijn promotor, prof. dr. Herbert Roeyers, bedanken voor zijn cruciale tussenkomst bij het realiseren van deze masterproef en ook omdat hij met zijn boeiende colleges mijn interesse voor autismespectrumstoornis verder heeft aangescherpt, hij daarbij een aantal van mijn aannames terzake heeft doorprikt en hij mij bovendien de unieke kans heeft gegeven om actief deel te nemen aan de ‘Babystudie’. Ook mijn begeleidster Sofie Boterberg wil ik erg graag bedanken voor het bijzonder nauwgezet nalezen van deze thesis, haar gerichte kritische feedback, haar vele practische tips en het enhousiasme waarmee ze haar kennis met mij deelde. Tot slot, maar zeker niet minder belangrijk, wens ik Veerle Marquenie en Yoni Sadaune te bedanken voor hun constructieve feedback en vele aanmoedigingen.

Corona Verklaring Vooraf De coronamaatregelen hadden geen invloed op deze masterproef.

Abstract

Atypisch reageren op de eigen naam is een vroege potentiële indicator van autismespectrumstoornis (ASS). Kinderen met (een verhoogde kans op) ASS reageren in vergelijking met typisch ontwikkelende leeftijdsgenootjes significant minder vaak op hun naam, vanaf de leeftijd van 9 à 12 maanden.

In deze longitudinale studie werd bij een groep jongere broertjes en zusjes van kinderen met ASS en een groep jongere broertjes en zusjes van kinderen die typisch ontwikkelen een 'reactie op naam' taak afgenomen op de leeftijd van 10, 14, 24 en 36 maanden. Op de leeftijd van 36 maanden werden alle deelnemers geherclassificeerd in één van de drie uitkomstgroepen: typische ontwikkeling (TO), atypische ontwikkeling (AO) of ASS. We onderzochten vanaf welke leeftijd reactie op naam de uitkomstgroepen differentieerde, hoe deze sociale vaardigheid evolueerde over tijd en wat de predictieve waarde is van falen om te reageren op naam voor ASS.

Enkel op de leeftijd van 14 maanden reageerden de kinderen uit de ASS-groep statistisch significant minder vaak op hun naam dan de leeftijdsgenootjes uit de TO- en AO-groep. Op 36 maanden beschikten zij allen over deze sociale vaardigheid, maar ze hadden hiervoor statistisch significant meer tijd nodig dan de kinderen uit de TO-groep, maar hun reactietijd verschilde niet significant van de reactietijd van de kinderen uit de AO-groep. Tussen de TO- en de AO-groep vonden we enkel marginaal significante verschillen.

De onderzoeksbevindingen suggereren dat falen in reactie op naam op de leeftijd van 14 maanden de beste voorspeller is voor ASS op 36 maanden.

Gebruikte afkortingen

ADI-R Autism Diagnostic Interview–Revised

ADOS-2 Autism Diagnostic Observation Schedule (tweede editie) AO-groep De EL- en TL-sibs met een atypische ontwikkeling APA American Psychiatric Association

ASS Autismespectrumstoornis

ASS-groep De EL-sibs met de CBE diagnose van ASS

BAP Breder Autisme Fenotype (Broader Autism Phenotype)

CBE Klinisch Beste Inschatting van de diagnose (Clinical Best Estimate diagnosis)

DSM-5 Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders (vijfde editie) EL-sibs Siblings met een verhoogde kans op ASS (Siblings at elevated

likelihood for ASD)

M Gemiddelde (Mean)

MSEL Mullen Scales of Early Learning

NPV Negatieve Predictieve Waarde

niet-ASS-groep De EL- en TL-sibs zonder ASS (d.i. TO-groep + AO-groep)

PPV Positieve Predictieve Waarde

RTOS Reynell Taalontwikkelingsschalen

Se. Sensitiviteit

SD Standaardafwijking (Standard Deviation)

Sp. Specificiteit

TO-groep De TL- en EL-sibs met een typische ontwikkeling TO-EL De EL-sibs met een typische ontwikkeling TO-TL De TL-sibs met een typische ontwikkeling

TL-sibs Siblings zonder een verhoogde kans op ASS (Siblings at typical likelihood for ASD)

Inhoud Autismespectrumstoornis ... 1

Belang van vroege detectie en interventie ... 3

Moeilijkheden bij vroegdetectie en diagnostiek. ... 3

Onderzoeksdesigns om vroege gedragskenmerken van ASS te identificeren. ... 4

Retrospectief onderzoek bij kinderen met de ASS-diagnose. ... 4

Prospectief longitudinaal onderzoek bij kinderen met een verhoogde kans op ASS. ... 4

Jongere broertjes en zusjes van een proband met ASS ... 5

Het Breder Autisme Fenotype. ... 5

Onderzoeksbevindingen vroege indicatoren van ASS ... 6

Oriëntatie op sociale stimuli en reactie op naam ... 8

Reactie op naam binnen het ontwikkelingsperspectief ... 8

Onderzoeksbevindingen reactie op naam. ... 9

Onderzoeksvragen en hypotheses ... 11

Situering van het onderzoek ... 11

Onderzoeksvragen. ... 12

Methode ... 13

De steekproef ... 13

Inclusie- en exclusiecriteria voor deelname aan het onderzoek ... 13

Uitkomstgroepen op 36 maanden ... 13

Meetinstrumenten ... 14

Autism Diagnostic Interview-revised ... 14

Autism Diagnostic Observation Schedule – Second Edition ... 14

The Mullen Scales of Early Learning ... 15

Reynell Taalontwikkelingsschalen ... 15

Missing Data-analyse. ... 18

De assumptie van normaliteit ... 19

Keuze van de toetsen. ... 19

De uitkomstgroep van typisch ontwikkelende kinderen. ... 19

De voorspellende waarden van reactie op naam. ... 21

Resultaten ... 22

Kwantitatieve verschillen in reactie op naam ... 22

De verhouding falen/succes ... 22

Longitudinale trajecten van reactie op naam ... 23

Kwalitatieve verschillen in reactie op naam ... 24

Voorspellende waarden van reactie op naam ... 25

Discussie ... 26

Bespreking van de onderzoeksbevindingen ... 26

Sterktes van de huidige studie ... 29

Beperkingen van de huidige studie ... 29

Suggesties voor verder onderzoek ... 30

Klinische implicaties ... 31

Conclusie ... 32

Autismespectrumstoornis

Diagnostische criteria. De meest recente versie van de Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorder (DSM-5; American Psychiatric Association (APA), 2013), classificeert de autismespectrumstoornis (ASS) onder de rubriek van de neurobiologische ontwikkelingsstoornissen. ASS wordt gezien als een spectrumstoornis, wat verwijst naar de variatie in symptoomernst en gedragsexpressie (Hyseni et al., 2019). Ondanks deze fenotypische diversiteit delen individuen met ASS persisterende beperkingen op volgende twee domeinen:

Deficiënties in de sociale communicatie en sociale interactie die zich manifesteren in meerdere contexten en zich uiten in drie kernsymptomen die alle drie aanwezig dienen te zijn (d.i. diagnostisch criterium A). (1) Er zijn kwalitatieve beperkingen in de sociaal-emotionele wederkerigheid, (2) beperkingen in de non-verbale communicatie in sociale interacties en (3) problemen in het ontwikkelen, onderhouden en begrijpen van sociale relaties (APA, 2013).

Restrictieve repetitieve gedragspatronen, interesses of activiteiten en hypo- of hypersensitiviteit, wat blijkt uit vier kernsymptomen, waarvan minstens twee actueel zijn of in de voorgeschiedenis observeerbaar waren (d.i. diagnostisch criterium B). (1) Er zijn stereotyp(e) of repetitieve motorische bewegingen, gebruik van voorwerpen of gesproken taal en/of (2) inflexibele routines en rituelen, rigide denkpatronen en weerstand tegen veranderingen en/of (3) zeer beperkte, gefixeerde interesses en/of (4) hyper- of hyposensitiviteit voor interne en/of externe stimuli (APA, 2013).

De kernsymptomen op beide domeinen, dienen aanwezig te zijn vanaf de vroege ontwikkelingsperiode maar kunnen zich mogelijk pas later manifesteren wanneer de eisen van de omgeving de capaciteiten van de persoon overstijgen (d.i. diagnostisch criterium C). Verder dienen de symptomen een klinisch significant lijden of beperkingen in het sociaal, beroepsmatig of ander functioneren te veroorzaken (d.i. diagnostisch criterium D) en niet beter verklaard te kunnen worden door een verstandelijke beperking of een globale ontwikkelingsachterstand (d.i. diagnostisch criterium E). Een dubbele diagnose is mogelijk mits het niveau van de sociale communicatie lager is dan wat kan verwacht worden bij een persoon met eenzelfde ontwikkelingsniveau (APA, 2013).

Prevalentie. Wereldwijde prevalentieschattingen blijken sterk te variëren (Elsabbagh et al., 2012). Het meest recente overzichtsartikel suggereert dat 0.62% van de wereldbevolking (d.i.

lijn (Elsabbagh et al., 2012) maar Amerikaanse studies schatten de prevalentie doorgaans hoger (Gialloreti et al., 2019). Algemeen wordt aangenomen dat de prevalentie van ASS toeneemt (Gialloreti et al., 2019) en dat de stoornis frequenter voorkomt bij jongens dan bij meisjes (Brugha et al., 2011). De genderratio bij kinderen wordt geschat op 3.5 jongens tegenover 1 meisje (Loomes, Hull, & Mandy, 2017). Sommige auteurs menen dat de prevalentie bij meisjes onderschat wordt (Loomes et al., 2017); meisjes met ASS zouden minder stereotiep en externaliserend probleemgedrag stellen dan jongens en bovendien succesvoller zijn in het camoufleren van hun sociaalcommunicatieve beperkingen (Bargiela, Steward, & Mandy, 2016; Werling & Geschwind, 2013).

Comorbiditeit. Ook de prevalentiecijfers van de comorbide condities variëren tussen studies; dit is mogelijk het gevolg van de gebruikte meetinstrumenten, alsook van steekproefverschillen op vlak van intelligentie, taal- en communicatieve vaardigheden, leeftijd, geslacht of de ernst van de primaire stoornis (Skwerer, Joseph, Eggleston, Meyer, & Tager-Flusberg, 2019). In de klinische praktijk is het samen voorkomen van neurobiologische ontwikkelingsstoornissen eerder regel dan uitzondering (Thapar, Cooper, & Rutter, 2017) en blijkt bijvoorbeeld een verstandelijke beperking voorspellend voor een vroege aanvang van de ASS-symptomen (Szatmari et al., 2016). Andere comorbide condities bij kinderen zijn o.a. gedragsproblemen (Maskey, Warnell, Parr, Le Couteur, & McConachie, 2013), een motorische ontwikkelingsvertraging (Sumner, Leonard, & Hill, 2016) en deficiënties in de taalontwikkeling (Bruyneel et al., 2019; Zwaigenbaum et al., 2005).

Etiologie. ASS is een neurobiologische ontwikkelingsstoornis met een multifactoriële etiologie die vanaf de geboorte zorgt voor een atypische structurele ontwikkeling van de hersenen; dit vooral ter hoogte van de prefrontale cortex, dewelke een centrale rol speelt in de cognitieve en sociaal emotionele ontwikkeling (Thapar et al., 2017). De overerfbaarheid van ASS wordt geschat tussen 64 en 91% (Tick, Bolton, Happé, Rutter, & Rijsdijk, 2016). Er is groeiende evidentie dat complexe interacties tussen de genetische kwetsbaarheid en omgevingsfactoren de kans verhogen op een atypische hersenanatomie en beperkingen in het domein van de sociale communicatie (Constantino et al., 2017; Dawson, Sterling, & Faja, 2009; Parellada et al., 2014). Dergelijke contextuele risicofactoren zijn o.a. vroeggeboorte (Gialloreti et al., 2019), imitatie van atypisch gedrag van een gezinslid met ASS en weinig kwaliteitsvolle ouder-kind interacties (Toth, Dawson, Meltzoff, Greenson, & Fein, 2007). Anderzijds zou een omgeving die de vroege sociale interacties stimuleert de atypische hersenontwikkeling mogelijk kunnen normaliseren (MacDonald, Parry-Cruwy, Dupere, & Ahearn, 2014).

Belang van vroege detectie en interventie. In Europa is de gemiddelde leeftijd waarop de diagnose gesteld wordt 42.16 maanden (3.51 jaar; SD = 13.42 maanden; Salomone, Charman, McConachie, & Warreyn, 2015); een betrouwbare en stabiele diagnose blijkt echter op driejarige leeftijd haalbaar (Woolfenden, Sarkozy, Ridley, & Williams, 2012) en voor kinderen met ernstige symptomen zelfs op 18 à 24 maanden (Ozonoff et al., 2015). Volgens Reiersen (2017) kan de identificatie van signalen in de prodromale fase van de stoornis de diagnostische leeftijd doen dalen en helpt dit ook om kinderen met een verhoogde kans op ASS sneller te detecteren. Hierdoor zouden ook zij op een jongere leeftijd toegang kunnen krijgen tot de hulpverlening dan wanneer er gewacht wordt tot de atypische ontwikkeling zich duidelijk manifesteert (Charman et al., 2017; Reiersen, 2017). Er is bovendien groeiende evidentie voor de effectiviteit van vroege gedragsinterventies die echter afneemt naarmate de leeftijd stijgt waarop men ermee start. (Conine, Vollmer, & Bolívar, 2020; Green et al., 2017; MacDonald et al., 2014; Reichow, 2012). In dit vroege ontwikkelingsstadium speelt ook het ouderlijk opvoedingsgedrag een belangrijke rol en kunnen trainingen ouders leren om adequaat in te spelen op de noden van hun kind, wat een positieve invloed kan hebben op de ontwikkeling van zijn of haar sociaalcommunicatieve vaardigheden (Conine et al., 2020; Jones, Dawson, Kelly, Estes, & Webb, 2017; Oono, Honey, & McConachie, 2013).

Moeilijkheden bij vroegdetectie en diagnostiek. Een aantal factoren bemoeilijken de vroegdetectie en de (differentiaal)diagnostiek. Zo is het gedrag van jonge kinderen nog sterk contextafhankelijk en is er grote diversiteit in ontwikkelingstrajecten (Zero To Three, 2016). De ontwikkeling kan bovendien gepaard gaan met een groeivertraging en/of -stagnatie of een verlies van verworven vaardigheden met variërende aanvangsleeftijden naargelang het domein (d.i. regressie; Landa, Gross, Stuart, & Faherty, 2013; Thurm, Manwaring, Luckenbaugh, & Lord, 2014; Zhang et al., 2019). Regressie wordt zelden geobserveerd bij zich typisch ontwikkelende kinderen, soms bij kinderen met een ontwikkelingsachterstand en heel frequent bij kinderen met ASS of een verhoogde kans hierop. Dit manifesteert zich dan vooral op het domein van de sociale communicatie en meestal tussen 12 en 18 maanden (Ozonoff et al, 2010; Szatmari et al., 2016; Thurm et al., 2014). Om vroege subtiele afwijkingen van de typische ontwikkeling te kunnen detecteren, is het bijgevolg noodzakelijk om de vaardigheden op diverse momenten te meten (Thurm et al., 2014). Verder blijkt dat een proportie van de kinderen met ASS voor de leeftijd van 3 jaar subklinisch scoren op de diagnostische testen omdat hun stereotiep gedrag nauwelijks verschilt van het normatieve gedragsrepertoire (de Bilt et al., 2015; Uljarević et al., 2020). Bovendien zouden de screenings- en diagnostische instrumenten onvoldoende sensitief zijn om

Lavigne, Feldman, & Mendelsohn Meyers, 2016; Miller et al., 2017). Er wordt aangenomen dat diagnoses vooral worden gemist bij jonge kinderen met gemiddelde of bovengemiddelde taal- en/of cognitieve vaardigheden, terwijl kinderen met een lagere intelligentie en/of taalvaardigheid ten onrechte de diagnose van ASS zouden krijgen (Charman & Gotham, 2013; Kim & Lord, 2012).

Onderzoeksdesigns om vroege gedragskenmerken van ASS te identificeren.

Retrospectief onderzoek bij kinderen met de ASS-diagnose. Aanvankelijk werd beroep gedaan op de ouderrapportages van gediagnosticeerde kinderen. De ouders werden gevraagd welke vroege signalen – op welke leeftijd – zij zich in terugblik herinnerden (Szatmari et al., 2016). Door de beperkingen van dit soort onderzoek is er slechts een geringe overeenkomst met de gestandaardiseerde gedragsmetingen (Ozonoff et al., 2011b); ouders herkennen de eerste signalen niet en/of ze rapporteren deze als meer recent en/of ze herinneren zich het ontwikkelingsverloop niet accuraat (Ozonoff, Li, Deprey, Hanzel, & Iosif, 2018c; Young et al., 2019). Een tweede retrospectieve methode is de familie-video analyse, waarbij filmopnames van de eerste levensjaren van het kind met ASS gecodeerd worden door onderzoekers (Szatmari et al., 2016). Deze filmfragmenten zijn vaak geen representatieve weergave van het atypische gedrag (Boterberg, Charman, Marschik, Bölte, & Roeyers, 2019) en laten bovendien niet toe om de patronen van gedragsveranderingen betrouwbaar te identificeren (Szatmari et al., 2016). Gezien dergelijke familieopnames niet gestandaardiseerd zijn of kunnen worden, is ook de onderlinge vergelijking moeilijk (Zwaigenbaum et al., 2007).

De methodologische beperkingen en meetfouten van de retrospectieve methode maakten het noodzakelijk om nieuwe onderzoeksdesigns te ontwikkelen, zoals het prospectief longitudinaal onderzoek bij kinderen met een verhoogde kans op ASS. Deze methode laat toe om de bevindingen van de retrospectieve studies empirisch te valideren en om subtiele leeftijdsvariabele gedragsindicatoren en ontwikkelingspatronen van (subklinische) ASS te identificeren in de prodromale fase van de stoornis (Young et al., 2019).

Prospectief longitudinaal onderzoek bij kinderen met een verhoogde kans op ASS. In prospectieve longitudinale studies wordt de ontwikkeling van een groep jongere broertjes en zusjes van kinderen met ASS op diverse meetmomenten geobserveerd door getrainde onderzoekers. Dit gebeurt binnen een gecontroleerde omgeving en volgens een gestandaardiseerd protocol. Deze kinderen hebben omwille van hun genetische (familiale) belasting een verhoogde kans op ASS (‘siblings at elevated likelihood for ASD’; de EL-sibs). Een controlegroep van

jongere broertjes en zusjes van kinderen die zich typisch ontwikkelden en die geen verhoogde kans op ASS hebben (‘siblings at typical likelihood for ASD’; de TL-sibs) doorlopen hetzelfde protocol. Een recente studie includeerde voor het eerst, een derde vergelijkingsgroep van jongere broertjes en zusjes van kinderen met aandachtsdeficiëntie-/hyperactiviteitsstoornis (ADHD; Hatch et al., 2020).

Deze prospectieve studies starten voordat de eerste signalen van ASS doorgaans manifest worden (d.i. rond 6 maanden) en lopen tot de leeftijd waarop een betrouwbare diagnose kan worden gesteld (d.i. 36 maanden; Woolfenden et al., 2012; Zwaigenbaum et al., 2007).

Dit sterke onderzoeksdesign leverde duidelijke wetenschappelijke kennis over de vroege predictoren, ontwikkelingstrajecten en het herhalingsrisico van ASS, alsook van de ontwikkeling van subklinische ASS-kenmerken en andere atypische ontwikkelingsuitkomsten (Ozonoff et al. 2011a; Sacrey et al., 2018; Szatmari et al., 2016; Yirmiya & Charman, 2010). Deze studies konden ook de fenotypische heterogeniteit in het ontstaan en de ontwikkeling van de vroege signalen binnen de groep EL-sibs aantonen (Jones, Glia, Bedford, Charman, & Coonrod, 2014; Zwaigenbaum, Bryson, & Garon, 2013).

Jongere broertjes en zusjes van een proband met ASS

Omwille van hun genetische belasting en een gedeelde omgeving hebben EL-sibs een verhoogde kans om ASS te ontwikkelen. Het algemeen herhalingsrisico wordt geschat op 10 à 20% (Messenger et al., 2013; Szatmari et al., 2016) en voor jongens alleen is dit 25.9% (Ozonoff et al., 2011a). Indien er in een gezin meerdere kinderen met ASS zijn stijgt de schatting tot 32% (Szatmari et al., 2016). EL-sibs die geen ASS ontwikkelen hebben bovendien gemiddeld 20 à 30% kans op subklinische ASS-kenmerken en/of andere atypische ontwikkelingsuitkomsten (Messinger et al. 2013; Ozonoff et al., 2014) zoals andere ontwikkelings-, talige-, cognitieve- (Gamliel, Yirmia, Jaffe, Manor, & Sigman, 2009) of stemmingsstoornissen (Miller et al., 2016), hetgeen de nood tot een vroegtijdig opsporen en interventie nog groter maakt (Reiersen, 2017).

De subgroep van EL-sibs met subklinische gedragskenmerken van ASS of een – aan ASS gerelateerde – atypische ontwikkeling, wordt in de literatuur ook omschreven als het Breder Autisme Fenotype (Broader Autism Phenotype; BAP).

DSM-& Kawa, 2015). Sommige onderzoekers zien BAP als een kwantitatief verschil in kenmerken die gerelateerd zijn aan ASS, maar die ook in de algemene populatie voorkomen, zoals o.a. comorbide psychiatrische stoornissen of een verstandelijke beperking (Sucksmith, Roth, & Hoekstra, 2011). Andere onderzoekers zien het strikt als subklinische symptomen van ASS (Ozonoff et al., 2014) en nog andere onderzoekers suggereren dat het ook gaat om o.a. persoonlijkheidstrekken (Nadig et al., 2007) of deficiënties in de taalvaardigheid (Charman et al., 2017; Sucksmith et al., 2011). De variatie in inclusiecriteria die studies hanteren draagt bij tot de inconsistente en moeilijk vergelijkbare onderzoeksbevindingen (Pisula et al., 2015). De atypische kenmerken komen niet voor bij alle EL-sibs, maar wel bij de meerderheid (Nadig et al., 2007). In de studie van Ozonoff et al. (2014) ontwikkelden ongeveer 50% van de EL-sibs atypisch tegen de leeftijd van 36 maanden: bij 17% werd ASS vastgesteld, bij 10% vond men subklinische symptomen van ASS (BAP) en 18% had een ontwikkelingsachterstand, gedrags- of taalproblemen. Er kan bovendien sprake zijn van een 'late diagnose' bij een proportie van de EL-sibs met een typische ontwikkelingsuitkomst op de leeftijd van 36 maanden (Ozonoff et al, 2018). Dit is consistent met het diagnostisch criterium C van de DSM-5 (APA, 2013). Bij deze subgroep blijft de atypische ontwikkeling verborgen tot de sociale eisen toenemen en de capaciteiten van het kind overstijgen, wat vaak de overgang naar de lagere school is (Ozonoff et al, 2018; Reiersen, 2017). In de studie van Gamliel et al. (2009) was dit het geval voor 40% van de EL-sibs, die opgevolgd werden vanaf 4 maanden tot 7 jaar. Dit maakt het nodig om EL-sibs die typisch blijken te ontwikkelen op te volgen en te monitoren na de leeftijd van 36 maanden (Charman et al., 2017).

Onderzoeksbevindingen vroege indicatoren van ASS

Er werd reeds veel onderzoek gedaan naar vroege predictoren van ASS, op diverse ontwikkelingsdomeinen. Volgens de literatuur manifesteren de deficiënties in de sociale communicatie en de interactie zich het vroegst in de ontwikkeling en zijn deze meest specifiek voor ASS (Campbell et al., 2018; Dawson et al., 2004; Johnson & Myers, 2007). Frequent gerepliceerde predictoren vanaf de leeftijd van 12 maanden zijn o.a. atypisch oogcontact (Clifford & Dissanayake, 2008; Zwaigenbaum et al., 2013), minder gedeelde aandacht (Dawson et al., 2004; Landa, Holman, & Garrett-Mayer, 2007; Jones et al., 2014; Nyström, Thorup, Bölte, & Falck-Ytter, 2019), minder kijken naar gezichten, minder gerichte vocalisaties, minder (aangehouden) aandacht voor sociale scènes en minder responsiviteit op sociale cues van anderen, zoals hun eigen naam (Campbell et al., 2018; Dawson et al., 2004; Hatch et al., 2020; Landa et al., 2013; Macari et al., 2012; Miller et al., 2017; Ozonoff et al., 2010; Zhangh et al., 2018).

Voor de leeftijd van 6 maanden konden geen duidelijke en stabiele atypische gedragssignalen geïdentificeerd worden in het domein van de sociale communicatie en sociale interactie, die specifiek en universeel zijn voor ASS (Johnson, 2014; Landa et al., 2013; Ozonoff et al, 2010; Zwaigenbaum et al., 2013). Uit experimenteel onderzoek blijkt o.a. dat risicokinderen van 2 maanden oud die op hun derde verjaardag de ASS-diagnose zullen krijgen, minstens even veel fixeerden op andermans ogen dan typisch ontwikkelende leeftijdsgenootjes (Johnson, 2014); vanaf de leeftijd van 6 maanden tonen kinderen die later de ASS diagnose zullen krijgen een trend van minder spontane gerichtheid tot en minder aangehouden aandacht voor sociale stimuli dan typisch ontwikkelende kinderen (Chawarska, Macari, & Shic, 2013); vanaf 12 maanden ten slotte tonen ze significant minder sociaalcommunicatieve vaardigheden dan typisch ontwikkelende leeftijdsgenootjes (Ozonoff et al., 2010, 2018; Szatmari et al., 2016; Thurm et al., 2014). Dit suggereert dat de beperkingen op dit domein niet aanwezig waren vanaf de geboorte, maar dat de verworven vaardigheden verloren werden in de loop van de vroege ontwikkeling (Ozonoff et al., 2018; Szatmari et al., 2016). Bij kinderen met (een verhoogde kans op) ASS blijkt een sociale regressie voor de derde verjaardag eerder de regel dan de uitzondering, maar komt een patroon van een zeer vroege aanvang (d.i. voor 6 maanden) van een sociaalcommunicatieve achterstand weinig voor (Ozonoff et al., 2018; Thurm et al., 2014).

Oriëntatie op en aandacht voor sociale stimuli spelen een centrale rol in de ontwikkeling van de sociaalcommunicatieve vaardigheden (Chawarska et al., 2013; Jones et al., 2014; Miller et al., 2017). Kinderen met (een verhoogde kans op) ASS tonen reeds op jonge leeftijd atypisch sociaal engagement, wat kan zorgen voor een gereduceerd aantal kritische sociale leeropportuniteiten (Miller et al., 2017). Dit wordt door Zwaigenbaum et al. (2005) gezien als een risicofactor voor het ontwikkelen van ASS en niet enkel als een door de leeftijd bepaalde expressie van de stoornis. Deze initiële oriëntatie- en aandachtsproblemen hebben een impact op de latere sociaalcommunicatieve ontwikkeling – zoals gedeelde aandacht (Dawson, Meltzoff, Osterling, Rinaldi, & Brown, 1998; Hatch et al., 2020) – maar ze blijken bovendien een cascade effect (Masten & Cicchetti, 2010) te hebben op andere ontwikkelingsdomeinen – zoals taalvaardigheid (Dawson et al., 2004). Een achterstand in de expressieve en de receptieve taal komt frequent samen voor met ASS (Bruyneel et al., 2019; Kwok, Brown, Smyth, & Cardy, 2015) en dit heeft een voorspellende waarde voor het later adaptief functioneren en het psychosociaal welzijn van individuen met ASS (Jones et al. 2014). Verder suggereren Uljarević et al. (2020) ook dat een geringe aandacht voor sociale stimuli kan leiden tot een verhoogde gerichtheid op interne stimuli, wat op zijn beurt andere kernsymptomen van ASS – zoals een persisterende

weerstand tegen veranderingen, gefixeerde interesses en het stereotiep motorisch gedrag – zou kunnen verklaren.

Sommige auteurs suggereren dat individuen met ASS deze atypische sociale responsiviteit vertonen omdat zij moeite hebben met het verwerken van sociale stimuli, gezien deze inherent complex en onvoorspelbaar zijn. Dit maakt dat zij minder gemotiveerd zijn om er aandacht aan te besteden (Chevallier, Kohls, Troiani, Brodkin, & Schultz, 2012; Johnson, 2014; Miller et al., 2017; Vernetti, Senju, Charman, Johnson, & Glia 2018) en dat sommigen van hen sociale stimuli gaan vermijden, omdat deze als aversief ervaren worden (Rapp et al., 2019). Dit kan het geval zijn voor o.a. oogcontact (Tanaka & Sung, 2016). Andere auteurs focussen niet zozeer op de aard van de stimuli of motivatie maar ook op de vaardigheid om snel de (visuele) aandacht los te koppelen van en te shiften tussen stimuli (Parise Friederici, & Striano, 2010). Problemen in de aandachtregulatie zijn niet specifiek voor ASS, maar worden ook bij andere ontwikkelingsstoornissen – zoals ADHD – geobserveerd (Hatch et al., 2020). Individuen met ASS of een verhoogde kans hierop, tonen in het algemeen problemen in de aandachtregulatie, maar duidelijk meer ingeval van sociale stimuli en dit kan deels de sociale beperkingen verklaren, zoals de atypische oriëntatie op de eigen naam (Campbell et al., 2018; Dawson et al., 1998; Elsabbagh et al., 2013; Hatch et al., 2020).

Reactie op naam wordt gezien als een belangrijke indicator voor de sociale oriëntatie en een centrale vaardigheid in de sociaalcommunicatieve ontwikkeling van jonge kinderen (Campbell et al., 2018; Dawson et al., 2004; Hatch et al., 2020; Miller et al., 2017).

Oriëntatie op sociale stimuli en reactie op naam

Reactie op naam binnen het ontwikkelingsperspectief. De vaardigheid om de eigen naam te herkennen en er op te reageren ontwikkelt zich tussen de leeftijd van 5 en 10 maanden (Conine et al., 2020; Parise et al., 2010). Baby’s van 5 maanden oud herkennen reeds het klankbeeld van hun eigen naam en door de herhaling leren ze dat het een betekenisvolle cue is, die betrekking heeft op henzelf. Baby’s luisteren bovendien langer naar hun eigen naam, zelfs naar prosodisch gelijkende geluidspatronen, dan naar andere namen (Mandel, Jusczyk, & Pisoni, 1995), ongeacht wie de naam uitspreekt (Imafuku, Hakuno, Uchida-Ota, Yamamoto, & Minagawa, 2014). Baby’s van 6 – maar niet van 4 à 5 – maanden oud, reageren tevens meer op andere zelfreferentiële woorden – zoals ‘baby’ – en ze laten deze voorkeur niet zien, bij het horen van het woord ‘mama’ (Parise et al., 2010). Het evalueren van de eigen naam, als een unieke betekenisvolle auditieve stimulus, ontlokt een automatische oriënteringsrespons naar de persoon die de naam uitspreekt (Dawson et al., 2004; Imafuku et al., 2014; Tateuchi, Itoh, & Nakada,

2012) en tussen de leeftijd van 6 en 12 maanden wordt het een sociale cue om de aandacht intentioneel en langduriger te richten op saillante gebeurtenissen in de omgeving en complexe sociale stimuli, zoals gezichten (Hatch et al., 2020; Vernetti et al., 2018). Typisch ontwikkelende kinderen gaan vanaf zeer jonge leeftijd al actief op zoek naar sociale informatie en door de vroege dynamische sociale interacties leren ze van de sociale wereld; dit stuwt de sociale, cognitieve, alsook de taalontwikkeling vooruit (Nyström et al., 2019; Parise et al., 2010; Vernetti et al., 2018).

De vaardigheid om te reageren op de eigen naam is een ontwikkelingsmijlpaal op de leeftijd van 12 maanden (Zero To Three, 2016) en werd frequent onderzocht bij kinderen met (een verhoogde kans op) ASS. Atypisch reageren op naam wordt gezien als een potentiële gedragsindicator van ASS, die detecteerbaar is in de prodromale fase van de stoornis, vanaf de leeftijd van 9 à 12 maanden (Campbell et al., 2019; Centers for Disease Control and Prevention, 2015; Conine et al., 2020; Hatch et al., 2020; Miller et al., 2017; Nadig et al., 2007). Gegeven de stabiele onderzoeksbevindingen wordt reactie op naam opgenomen in diverse screenings- en diagnostische instrumenten voor ASS (Hatch et al., 2020; Miller et al., 2017; Zwaigenbaum, 2017). Daarnaast kan het verbeteren van de reactie op naam een behandeldoel zijn van gedragsinterventies voor jonge kinderen met (een verhoogde kans op) ASS (Conine et al., 2020).

Onderzoeksbevindingen reactie op naam. Retrospectieve studies observeerden dat kinderen met ASS op de leeftijd van 12 maanden significant minder frequent reageerden op hun naam dan typisch ontwikkelende kinderen en kinderen met een verstandelijke beperking van een eenzelfde ontwikkelingsleeftijd (Baranek, 1999; Dawson et al., 2004; Feldman et al. 2012; Osterling, Dawson, & Munson, 2002; Werner, Dawson, Osterling, & Dinno, 2000). Kinderen met een verstandelijke beperking hadden ook problemen met het reageren op hun naam, maar ze deden het beter dan kinderen met ASS (Baranek, 1999). Ook reageerden oudere kleuters met ASS (M leeftijd = 64.6 maanden) minder frequent en bovendien trager op hun naam dan kinderen met het syndroom van Down (M leeftijd = 65.3 maanden) en typisch ontwikkelende kinderen (M leeftijd = 30.9 maanden; Dawson et al., 1998). Retrospectieve studies vonden een trend van minder reageren op de eigen naam, vanaf de leeftijd van 8 à 10 maanden (Werner et al., 2000).

Ook kinderen met een verhoogde kans op ASS tonen omwille van hun genetische kwetsbaarheid en gedeelde omgeving reeds op jonge leeftijd een vertraging in de ontwikkeling van de sociaalcommunicatieve vaardigheden (Yirmiya et al., 2006). Diverse longitudinale prospectieve studies vonden dat EL-sibs met ASS significant minder reageren op hun naam dan EL-sibs zonder ASS en TL-sibs vanaf 9 maanden (Miller et al., 2017), 12 maanden

(Zwaigenbaum et al., 2005), 14 maanden (Grammar et al., 2015) en 18 maanden (d.i. een eenmalige meting; Brian et al., 2008).

Nadig et al. (2007) onderzochten ook longitudinale patronen van reactie op naam tussen de leeftijd van 6 en 12 maanden en vonden dat de meerderheid van de éénjarige EL-sibs als groep de vaardigheid wel verwierven, maar dat ze dit trager deden dan de – op leeftijd gematchte – TL-sibs. Sommige longitudinale studies onderzochten trajecten van reactie op naam na 12 maanden. In de studie van Miller et al. (2017) toonde de groep EL-sibs met ASS tussen de leeftijd van 12 en 24 maanden een vlak patroon (d.i. een constante falen/succes ratio) en de groepen EL-sibs zonder ASS en TL-sibs een stijgend patroon (d.i. ze werden succesvoller). Binnen de groep EL-sibs met ASS konden de auteurs twee patronen van reageren op naam onderscheiden: enerzijds kinderen die niet vaak faalden (d.i. 0-1 keer) en anderzijds kinderen die herhaaldelijk faalden (d.i. ≥ 2 keer). De laatste subgroep bestond enkel uit meisjes, die beperkingen toonden op diverse ontwikkelingsgebieden op de leeftijd van 36 maanden en die gemiddeld 10 maanden eerder de diagnose van ASS kregen, tegenover de kinderen die niet frequent faalden. Miller et al. (2017) zien niet frequent falen om te reageren op naam tussen 12 en 24 maanden als een indicator voor een verhoogde kans op ASS en herhaaldelijk falen als een indicator voor globale en ernstigere beperkingen.

De meest recente studies vergeleken ook patronen in reactie op naam bij kinderen met verschillende stoornissen of problemen en observeerden bij elke stoornis of probleem een ander patroon van reageren op naam. In de studie van Hatch et al. (2020) werden op 36 maanden drie uitkomstgroepen – EL-sibs met ASS, sibs met ADHD-zorgen en TL-sibs – vergeleken. Voor de leeftijd van 12 maanden observeerden de auteurs geen significante groepsverschillen. Vanaf de leeftijd van 12 maanden tot 36 maanden faalden de EL-sibs met ASS significant vaker om te reageren op hun naam dan de sibs met ADHD-zorgen en de TL-sibs. Er was een piek van falen bij de EL-sibs met ASS op 24 maanden, die nadien weer afnam. De kinderen met ADHD-zorgen faalden enkel significant vaker om te reageren op hun naam dan de TL-sibs op 12 en 18 maanden. Vanaf 24 maanden was er nauwelijks nog een verschil tussen beide groepen. Deze patronen suggereren dat falen om te reageren op naam, een algemene indicator is voor ASS en ADHD tot 18 maanden en een specifieke indicator voor ASS vanaf 24 maanden (Hatch et al., 2020). In een recente retrospectieve video-analyse vergeleken Zhang et al. (2018) patronen van reactie op naam tussen 9 en 24 maanden bij kinderen die typisch ontwikkelden, kinderen met ASS, kinderen met het Syndroom van Rett (DSM-IV-TR; APA, 2000) en kinderen met het Fragiele-X-syndroom. Tussen 9 en 12 maanden reageerden alle groepen met een diagnose duidelijk minder frequent op hun naam dan de groep typisch ontwikkelende kinderen, maar onderling verschilden ze niet. Tussen 13 en 24 maanden, toonden de diagnostische groepen elk een ander traject. De groep

kinderen met het Fragiele-X-syndroom hadden een licht stijgend traject (d.i. ze verwierven de vaardigheid traag), de groep met het Syndroom van Rett een vlak traject en de groep met ASS, een dalend traject (d.i. ze verloren de vaardigheid). De onderzoeksresultaten van deze twee recente studies zijn evenwel niet consistent met de bevindingen van o.a. Miller et al. (2017), geen verschillen observeerden in reactie op naam tussen de TL-sibs en de EL-sibs zonder ASS.

De studies van Miller et al. (2017) en Hatch et al. (2020) schatten bovendien de voorspellende waarden van reactie op naam voor het ontwikkelen van ASS op 36 maanden. Voor beide studies varieerden de predictieve waarden tussen de specifieke meetmomenten, maar algemeen gezien was de specificiteit van de test op elk meetmoment hoog (≥ 80%; Glascoe, 2005) en de sensitiviteit te laag (< 70-80%; Glascoe, 2005).

Onderzoeksvragen en hypotheses

Situering van het onderzoek. Er is een kloof tussen het verschijnen van de eerste atypische gedragskenmerken van ASS en het tijdstip waarop de diagnose doorgaans wordt gesteld en de behandeling wordt opgestart. Dit maakt dat, nog buiten de zorgen dat dit voor de ouders meebrengt, kostbare effectieve interventiejaren verloren gaan (Zuckerman, Lindly, & Sinche, 2015). Identificeren van vroege predictoren van ASS kan ertoe bijdragen dat kinderen met (een verhoogde kans op) ASS reeds in de prodromale fase van de stoornis worden gedetecteerd en behandeld (Reiersen, 2017). Retrospectieve en longitudinale studies identificeerden vroege predictoren van ASS op verschillende ontwikkelingsgebieden, maar de vroegste atypische gedragssignalen werden gevonden in het domein van de sociale communicatie en sociale interactie en in het bijzonder in de sociale oriëntatie en sociale aandacht (Campbell et al., 2018; Dawson et al., 2004; Elsabbagh et al., 2013; Nyström et al., 2019; Zwaigenbaum et al., 2013).

Reactie op naam is een valide indicator voor de sociale oriëntatie (Dawson et al., 1998, 2004) en bovendien een mijlpaal in de taal- en sociaalcommunicatieve ontwikkeling op de leeftijd van 12 maanden (Zero To Three, 2016). Atypisch reageren op de eigen naam wordt geobserveerd bij het merendeel van de kinderen met (een verhoogde kans op) ASS en wordt vanaf de leeftijd van 9 à 12 maanden dan ook gezien als een potentiële universele predictor van ASS (Baranek, 1999; Campbell et al., 2018; Centers for Disease Control and Prevention, 2015; Conine et al., 2020; Hatch et al., 2020; Miller et al., 2017) en als een risicofactor voor een verdere atypische ontwikkeling (Miller et al., 2017; Zwaigenbaum et al., 2005).

In de huidige longitudinale studie werd bij een groep kinderen met een verhoogde kans op autismespectrumstoornis (ASS; EL-sibs) en een groep kinderen zonder een verhoogde kans

maanden. Op 36 maanden werden de participanten geherclassificeerd in één van de drie volgende uitkomstgroepen: typische ontwikkeling (TO), atypisch ontwikkeling (AO) en ASS. We vergeleken reactie op naam bij deze uitkomstgroepen en schatten de voorspellende waarden van falen in reactie op naam voor identificatie van ASS op 36 maanden.

Onderzoeksvragen.

Vanaf welke leeftijd laat reactie op naam toe de drie uitkomstgroepen te onderscheiden en hoe ontwikkelt deze sociale vaardigheid zich tussen 14 en 36 maanden?

Consistent met de literatuur verwachten we geen groepsverschillen te zullen vinden op de leeftijd van 10 maanden (Grammar et al., 2015; Hatch et al., 2020; Zwaigenbaum et al., 2005), maar wel op 14 maanden. We verwachten dat op de leeftijd van 14 maanden de kinderen uit de ASS-groep significant minder vaak op hun naam zullen reageren dan de leeftijdsgenootjes uit de AO- en de TO-groep (Grammar et al., 2015; Miller et al., 2017; Zwaigenbaum et al., 2005) en de kinderen uit de AO-groep significant minder vaak dan de kinderen uit de TO-groep (Hatch et al., 2020; Zhang et al., 2018). We verwachten dat de verschillen tussen de ASS- en de TO-groep zullen persisteren tot de leeftijd van 24 maanden (Miller et al., 2017) en mogelijk tot 36 maanden (Hatch et al., 2020). Samenvattend verwachten we dat de kinderen uit de ASS-groep een dalend traject van reageren op naam zullen tonen tussen de leeftijd van 14 en 36 maanden en de kinderen uit de TO-groep een stijgend traject (Hatch et al., 2020, Miller et al., 2017; Zhang et al., 2018).

Zijn er kwalitatieve verschillen in reactie op naam tussen de uitkomstgroepen?

Gebaseerd op de literatuur, verwachten we dat de kinderen uit de ASS-groep en mogelijk ook de kinderen uit de AO-groep vanaf de leeftijd van 14 maanden – als groep – duidelijk trager op hun naam zullen reageren dan de kinderen uit de TO-groep (Campbell et al., 2018; Dawson et al., 1998; Elsabbagh et al., 2013).

We verwachten geen verschillen tussen de drie uitkomstgroepen te zullen vinden in het gemiddeld aantal trials die nodig zijn om te reageren op naam (Campbell et al., 2018; Elsabbagh et al., 2013).

Wat is de accuraatheid van reactie op naam op de leeftijd van 10, 14, 24 en 36 maanden voor identificatie van ASS op 36 maanden en op welk meetmoment is deze test meest predictief? Consistent met de literatuur verwachten we dat de predictieve waarden zullen variëren tussen de verschillende meetmomenten en dat over de meetmomenten heen, de sensitiviteit van de test beneden de klinisch acceptabele grens (d.i. ≥ 70 à 80% correcte identificatie van de stoornis; Glascoe, 2005) voor screening zal liggen en dat de specificiteit hoger (d.i. ≥ 80% correcte identificatie van de typische ontwikkeling; Glascoe, 2005; Hatch et al., 2020; Miller et al., 2017).

Methode De steekproef

Deze masterproef kadert binnen een longitudinaal prospectief onderzoek – de 'Babystudie' – dat uitgevoerd werd door de onderzoeksgroep Ontwikkelingsstoornissen van de Universiteit Gent. In deze studie werd de ontwikkeling – vanaf 5 maanden tot 36 maanden – van kinderen met een verhoogde kans op autismespectrumstoornis (ASS; d.i. kinderen met een oudere broer of zus met ASS; de EL-sibs) en leeftijdsgenootjes zonder een verhoogde kans op ASS (d.i. kinderen met een typisch ontwikkelende oudere broer of zus; de TL-sibs) in kaart gebracht.

Inclusie- en exclusiecriteria voor deelname aan het onderzoek. De rekrutering van de EL-sibs gebeurde via revalidatiecentra, centra voor ontwikkelingsstoornissen en thuisbege- leidingsdiensten. Voor de samenstelling van de groep TL-sibs werd beroep gedaan op de organisatie 'Kind & Gezin' en dagcentra. Om de steekproefgrootte te optimaliseren werd de studie bekendgemaakt via Facebook, de nationale pers en de website van de ‘Babystudie’. Kinderen konden instappen op de leeftijd van 5, 10 en 14 maanden. Voor de meetmomenten op 5 tot 14 maanden werd een tolerantie toegestaan van +/-1.5 maanden en op 24 en 36 maanden van +/- 2 maanden. Verder dienden alle participanten minstens één Nederlandstalige ouder te hebben, ze mochten geen blijvende auditieve of visuele beperking hebben en niet prematuur geboren (< 36 weken) zijn. Tot slot mochten de TL-sibs noch eerstegraadsverwanten met ASS, noch zelf kenmerken van ASS hebben en de EL-sibs en hun proband, geen epilepsie en/of een aan ASS gerelateerde genetische conditie zoals bijvoorbeeld het Fragiele-X-syndroom.

Uitkomstgroepen op 36 maanden. Op de leeftijd van 36 maanden werden drie uitkomstgroepen bepaald: typisch ontwikkellende kinderen (TO), atypisch ontwikkellende leeftijdsgenootjes (AO) en leeftijdsgenootjes met ASS.

De totale steekproef bestond uit 85 deelnemers (n = 50 EL-sibs; n = 35 TL-sibs): 13 kinderen hadden een ASS-uitkomst (n = 0 TL-sibs; n = 13 EL-sibs), 22 een AO-uitkomst (n = 1 TL-sib; n = 21 EL-sibs) en 50 een TO-uitkomst (n = 34 TL-sibs; n = 16 EL-sibs). De AO-groep werd gevormd door kinderen met BAP-kenmerken (n = 15) en kinderen met o.a. gedragsproblemen, een algemene ontwikkelingsachterstand en eet- of taalproblemen (n = 7). Bij zes kinderen uit de ASS-groep waren er aanwijzingen voor de comorbide conditie van een taalachterstand (n = 3) en een algemene ontwikkelingsachterstand (n = 3).

De resultaten van de Chi-Kwadraat toets tonen dat de uitkomstgroepen niet significant verschillen voor de verhouding jongens tegenover meisjes (𝑥2_{(2) = 2.22, p > .05). De AO-groep}

bestond uit 31.8% meisjes, de ASS-groep uit 38.5% en de TO-groep uit 50%.

Het herhalingsrisico van ASS werd geschat op 26%, wat hoger is dan de schattingen die worden gerapporteerd in de literatuur (d.i. 10-20%; Szatmari et al., 2016; Ozonoff et al., 2011a); ook de proportie van atypische ontwikkelende EL-sibs (42%) lag hoger in de huidige steekproef (d.i. 20-30% volgens de literatuur; Ozonoff et al., 2014). Volgens Esabbagh et al. (2013) zijn hogere proporties van atypisch ontwikkelende kinderen bij kleine steekproef niet ongewoon.

De verdeling van de uitkomstgroepen wordt weergegeven in Tabel 1.

Tabel 1. De uitkomstgroepen op de leeftijd van 36 maanden (n= 85)

TO AO ASS

n = 50 n = 22 n = 13

Gender ratio vrouw:man 25:25 7:15 5:8 𝑥2_{(2) = 2.22}

TL-sibs (n = 35) 34 (97.1%) 1 (2.9%) 0 (0.0%) EL-sibs (n = 50) 16 (32.0%) 21 (42.0%) 13 (26.0%)

Noot: ASS = Autismespectrumstoornis; TO = Typische Ontwikkeling; AO = Atypische Ontwikkeling; TL-sibs = kinderen zonder een verhoogd risico op ASS; EL-sibs = kinderen met een verhoogd risico op ASS; M = gemiddelde; SD = standaarddeviatie; 𝑥2 ₌

Chi-Square toets, Pearson; *p < .05.

Meetinstrumenten

Autism Diagnostic Interview-revised (ADI-R; Lord, Rutter, & Le Couteur, 1994; Nederlandse bewerking: de Jonge & de Bildt, 2007). De ADI-R is een gestandaardiseerd semi-gestructureerd diagnostisch ouderinterview, dat geschikt is voor kinderen met een vermoeden van ASS en een ontwikkelingsleeftijd van minstens 24 maanden. De ADI-R bevraagt het huidige gedrag en kwantificeert de diagnostische domeinen van ASS zoals gespecifeerd in de DSM-IV (APA, 2000) en verzamelt tevens informatie over de ruimere context van het kind, zijn of haar ontwikkelingsgeschiedenis, gedragsproblemen en vaardigheden. Op heden is nog geen DSM-5 (APA, 2013) algoritme beschikbaar. Om de diagnostische validiteit te maximaliseren wordt aangeraden om de ADI-R te combineren met de gedragsobservaties van de Autism Diagnostic Observation Schedule (Charman & Gotham, 2013; de Bildt et al., 2015; Kim & Lord, 2012).

De ADI-R werd afgenomen op 36 maanden om de diagnose van ASS te onderbouwen. Autism Diagnostic Observation Schedule – Second Edition (ADOS-2; Lord et al., 2012; Nederlandse bewerking: de Bildt, Greaves-Lord, & de Jonge, 2013). De ADOS-2 is een semi-gestructureerd en gestandaardiseerd diagnostisch observatie-instrument, dat geschikt is voor kinderen vanaf 12 maanden oud bij wie er een vermoeden is van ASS. Er zijn vijf modules naargelang leeftijd en taalvaardigheid en ook gekalibreerde ernstscores (ADOS-Calibrated

Severity Scores). Laatste biedt het voordeel dat de scores over de leeftijden en de modules heen vergeleken kunnen worden (Hus, Gotham, & Lord, 2014). Er zijn in dat geval drie subschalen: ‘sociaal affect’ (SA; sociale communicatie en sociale interacties), ‘restrictief en repetitief gedrag’ (RRB) en de ‘totaalscore’ (d.i. de somscore van de twee vorige schalen). Hogere scores duiden op een ernstigere ASS-symptomatologie (Hus et al., 2014).

De ADOS-2 werd afgenomen op 14, 24 en 36 maanden om de diagnose te onderbouwen en om reactie op naam te meten. Verder gebruikten we de gekalibreerde ernstscores voor de vergelijkingen van de gemiddelde scores binnen de TO-groep

The Mullen Scales of Early Learning (MSEL; Mullen, 1995). De MSEL is een gestandaardiseerde genormeerde ontwikkelingstest die geschikt is voor kinderen van 0 tot 68 maanden oud. Er zijn vijf subschalen:‘fijne motoriek’, 'visuele receptie', ‘receptieve taal’, ‘expressieve taal’, alsook de 'ontwikkelingsindex' (OI; M = 100, SD = 15). De OI geeft een goed beeld van het algemene ontwikkelingsniveau van de testpersoon, in vergelijking met zijn of haar leeftijdsgenootjes. De subschalen hebben een zeer goede interne consistentie en test-hertestbetrouwbaarheid (Ozonoff et al., 2014).

Voor de vergelijking van de gemiddelde scores binnen de TO-groep gebruikten we de vijf subschalen.

Reynell Taalontwikkelingsschalen (RTOS; Schaerlaekens, Zink, & Van Ommeslaeghe, 2003). De RTOS is een gestandaardiseerde test om de receptieve en expressieve taal te meten bij kinderen van 2 tot 5 jaar en wordt afgenomen aan de hand van kindvriendelijke speelgoedsets. De ‘taalbegripschaal’ omvat verbale instructies met een stijgende moeilijkheidsgraad. De ‘taalproductieschaal’ peilt naar de vocabulair, inhoud en de structuur van taal. Het aanbieden van beide schalen en de scoring verloopt volgens een protocol, waarin de volgorde en de instructies naar het kind toe zijn bepaald. De ruwe scores kunnen omgezet worden naar percentielscores, wat de vergelijking met de normscores van Vlaamse leeftijdsgenootjes mogelijk maakt. De betrouwbaarheid en validiteit zijn voldoende (Prodiagnostiek, 2013).

We gebruikten beide schalen voor de vergelijkingen binnen de TO-groep.

Reactie op naam-taak.

10 Maanden. Op de leeftijd van 10 maanden werd reactie op naam gecodeerd aan de hand van een tien minuten durende video-opname van het vrij spelmoment van ouder en kind. Een gestandaardiseerde set van leeftijdsadequaat spelmateriaal werd hierbij ter beschikking

thuis doen. De ouders kregen hierbij geen instructie om de naam van hun kind uit te spreken. Over de groepen heen sprak 11.84% van alle ouders de naam van zijn of haar kind geen enkele keer uit. Gemiddeld gebruikten de ouders van de kinderen uit de TO-groep de naam van hun kind 1.49 keer (SD = 1.31, range = 0-5), voor de AO-groep was dit 2.11 keer (SD = 2.73, range = 0-9) en voor de ASS-groep 1.83 keer (SD = 2.92, range = 0-10). Deze gemiddeldes waren niet statistisch significant verschillend (F(2,73) = .64, p > .05). Deze taak werd uitgevoerd op het einde van het protocol, waardoor het merendeel van de kinderen zijn of haar motivatie om deel te nemen verloor na een vijftal minuten. Om deze reden werd reactie op naam enkel de eerste vijf minuten van de opname gecodeerd. Oriënteren met oogcontact = 3, oriënteren zonder oogcontact = 2, verbale respons zonder oogcontact = 1 en niet oriënteren = 0. Vervolgens werd over de range (0-10) van reactieopportuniteiten per kind de beste reactie score van reactie op naam bepaald. Hierbij werd code 3 gehercodeerd als 'succes' en de codes 2, 1, 0 als 'falen'. De codering gebeurde door getrainde masterstudenten die blind waren voor de conditie van de kinderen. De interbeoordelaarsbetrouwbaarheid voor de beste reactie score van reactie op naam was voldoende (kappa = .41; Landis & Koch, 1977).

14 tot 36 Maanden. Voor de metingen op 14, 24 en 36 maanden werd de taak uitgevoerd door de onderzoeker volgens de handleiding van de ADOS-2 (Lord et al., 2012). In deze handleiding wordt reactie op naam gedefinieerd als de vaardigheid om de aandacht te richten op én oogcontact te maken met de onderzoeker die de naam uitspreekt. Voor deze taak dient de onderzoeker de naam van het kind vier keer (d.i. vier trials) uit te spreken. Indien het kind op één van de eerste twee trials een verbale respons geeft zonder oogcontact, wordt de taak hernomen met opnieuw vier trials. Maximaal zijn er in dat geval zes trials. Deze opdracht dient te worden uitgevoerd op het moment dat het kind speelt of interesse heeft in iets anders dan de onderzoeker, maar hij of zij mag niet volledig opgaan in het spel. De onderzoeker dient de naam op een duidelijke en vriendelijke manier te noemen, terwijl hij 0.90 à 1.5 meter uit het gezichtsveld van het kind verwijderd is. Om het aangezicht van de onderzoeker te kunnen zien is het kind dan genoodzaakt om op te kijken of zijn of haar hoofd te draaien. (Lord et al., 2012). De ADOS-2 taak werd opgenomen op video en nadien gecodeerd met behulp van het The Observer XT, version 11.5 systeem (Noldus, 2013). Het codeerschema voor deze studie is gebaseerd op Miller et al. (2017). In eerste instantie werd de trial-by-trial indicator voor responsiviteit aangemaakt voor elke trial dat het kind zich oriënteerde met oogcontact, zich oriënteerde zonder oogcontact, een verbale respons gaf zonder oogcontact of faalde om zich te oriënteren (d.i. het codeerschema van de taak op 10 maanden). Vervolgens werden de kinderen toegewezen aan één van de vier responsgroepen: 0 = kinderen die reageerden met oogcontact op één van de eerste twee trials, 1

= oriënteren met oogcontact op trial 3 tot 6, 2 = oriënteren zonder oogcontact op trial 1 tot 6 en 3 = op geen enkele trial oriënteren. Deze classificatie maakt het mogelijk om de groepen op elk meetmoment te vergelijkingen, gebaseerd op de respons op elke trial. Om longitudinale analyses mogelijk te maken werden de scores 0 en 1 gehercodeerd als 'succes' en de scores 2 en 3 als 'falen'. Verder werd de gecorrigeerde reactietijd om te oriënteren met oogcontact bepaald door de tijdduur om de naam uit te spreken in mindering te brengen van de tijd die het kind nodig had om te reageren met oogcontact. We vonden geen statistisch significante verschillen in de tijdduur om de naam uit te spreken tussen de drie uitkomstgroepen, noch op de leeftijd van 14 maanden (F(2,65) = 3.01, p > .05), 24 maanden (F(2,64) = 2.01, p > .05) of 36 maanden (F(2,70) = .32, p > .05). De codering gebeurde door getrainde masterstudenten, tijdens het bekijken van de video-opnames op 1/5 van de normale afspeelsnelheid. Enkel als het kind zijn of haar hoofd draaide en duidelijk oogcontact maakte met de onderzoeker, werd dit gedrag gecodeerd als een oriëntatie met oogcontact. De interbeoordelaarsbetrouwbaarheid voor de codering van de trial-by-trial indicator voor responsiviteit was uitstekend (kappa = .90), alsook de classificatie in de responsgroepen op elk meetmoment (kappa = .93; Landis & Koch, 1977).

Procedure

Deze studie verliep volgens een gestandaardiseerd protocol, binnen een gecontroleerde testruimte in de Faculteit Psychologie en Pedagogische Wetenschappen van de Gentse Universiteit. De deelname aan de studie was vrijwillig en de onderzoeken gebeurden met instemming van de ouders die zich, na geïnformeerd te zijn over de specifieke metingen en procedures, hiermee schriftelijk akkoord verklaarden. De metingen werden uitgevoerd door een team van getrainde onderzoekers die ervaring hadden met ASS en met de diagnosestelling bij jonge kinderen. De 'reactie op naam' taak is een onderdeel van een ruimere testbatterij en werd afgenomen op de leeftijd van 10, 14, 24 en 36 maanden.

Op de leeftijd van 36 maanden werd de diagnostische status van de EL- en de TL-sibs bepaald en werden deze kinderen geherclassificeerd in één van de drie uitkomstgroepen: typisch ontwikkelende kinderen (TO), atypisch ontwikkelende kinderen (AO) en kinderen met autismespectrumstoornis (ASS). In deze studie betreft het de 'Klinisch Beste Inschatting' van de diagnose van ASS (Clinical Best Estimate; CBE) en geen klinische diagnose. Kinderen kregen de CBE diagnose van ASS indien ze voldeden aan de diagnostische criteria van de DSM-5 (APA, 2013). De besluitvorming gebeurde op basis van de scores op de ADOS-2 op de leeftijd van 14, 24 en 36 maanden, de ADI-R op de leeftijd van 36 maanden, ouderrapportages, video-opnames van de bezoeken en andere relevante informatie, maar het expert klinisch oordeel was

alle beschikbare informatie, leidt ook bij jonge kinderen tot een betrouwbare en stabiele diagnose (Lord et al., 2006).Verder kregen kinderen met subklinische symptomen van ASS de BAP-classificatie volgens dezelfde procedure. Voor de overige BAP-classificaties binnen de AO-groep werd ook beroep gedaan op informatie van diagnostische centra die de ouders ter beschikking stelden.

Data-analyse

Alle analyses werden uitgevoerd in SPSS Statistics, versie 25.0 (IBM Corp., 2017). Outlier-analyse. Outliers werden gedefinieerd als extreme scores die drie standaard- deviaties (SD) hoger of lager zijn dan het groepsgemiddelde (M). In de data werden vier outliers gevonden. Eén outlier in de RTOS-scores en één in de reactietijd om te reageren op naam, beiden voor de TO-groep op de leeftijd van 14 maanden. Verder was er één outlier bij de AO-groep in de reactietijd om te reageren met oogcontact op de leeftijd van 14 maanden en één op de leeftijd van 36 maanden. We namen aan dat de outliers geen toevallige observaties waren, maar afwijkingen die het individu typeerden. Om de gedragvariatie van deze kinderen te behouden werden de outliers niet verwijderd, maar vervangen door de hoogste/laagste toegestane waarde (d.i. M +/-3*SD).

Missing Data-analyse. Sommige participanten namen niet deel aan bepaalde meetmomenten, omwille van factoren die niet gerelateerd waren aan het onderzoek, zoals ziekte van het kind of werkomstandigheden van de ouders. Om na te gaan of de ontbrekende data als missing completely at random (MCAR), dan wel als missing at random (MAR) konden worden beschouwd, werd de Little’s Missing Completely at Randomtest uitgevoerd (Little, 1988). Deze toets was niet statistisch significant (χ²(506) = 544.62, p > .05). Dit betekent dat het ontbreken van de datapunten als volledig willekeurig (MCAR) kan worden gezien. De ontbrekende observaties werden vervolgens geschat en geïmputeerd met de Expectation-Maximization (EM) methode (Schafer & Graham, 2002). Nadien werden de analyses op de oorspronkelijke en op de gecorrigeerde dataset uitgevoerd. Gezien beide analyses dezelfde resultaten opleverden werden de latere analyses uitgevoerd op de volledige steekproef (n = 85), met de geïmputeerde data. Voor de reactie op naam-data werd geen imputatie uitgevoerd, omdat een substantieel aantal metingen ontbrak en het bovendien categorische variabelen betrof. De studie beschikte zonder imputatie over reactie op naam-data van alle (n = 85) participanten, op minimaal twee meetmomenten. Van 40% van de deelnemers hadden we data op alle vier de onderzoeksmomenten, van 44.71% op drie en van 15.29% op twee.

De assumptie van normaliteit. Om de keuze van de toetsen te bepalen werd nagegaan of de data in alle groepen voldeed aan de assumptie van de normaliteit. De visuele inspectie van de boxplots en de histogrammen deed vermoeden dat de data de normaalverdeling niet volgden. Om de assumptie van normaliteit te toetsen, werd vervolgens een Shapiro-Wilk toets uitgevoerd. Zowel de visuele inspectie als de toetsingsresultaten bevestigden dat de data vaak – maar niet altijd – niet normaal verdeeld waren en de parametrische toetsen niet konden worden gebruikt.

Keuze van de toetsen. Om te onderzoeken of de gemiddelden van twee onafhankelijke groepen gelijk waren, gebruikten we voor de normaal verdeelde numerieke variabelen een éénwegs-ANOVA (F ; d.i. Analysis of variance; variantieanalyse). Wanneer niet voldaan werd aan de assumptie van normaliteit gebruikten we een non-parametrische Mann-Whitney U-toets (U). De categorische variabelen werden vergeleken met een Chi-Kwadraat toets (

𝑥

₎

interpreteerden de Pearson Chi-Kwadraat statistiek (

𝑥

₎

kleiner was dan 1 en niet meer dan 20% kleiner dan 5. Ingeval deze assumtie werd geschonden, gebruikten we de Likelihood Ratio (LR).

Om de gemiddelden van drie onafhankelijke groepen te vergelijken, werd voor de numerieke variabelen een non-parametrische Kruskal Wallis toets (H) gebruikt, gezien nooit voldaan werd aan de assumptie van de normaliteit. Ingeval deze toets significant was werden drie paarsgewijze vergelijkingen uitgevoerd met de Mann-Whitney U-toets (U). Verder werden de categorische variabelen vergeleken met een Chi-Kwadraat toets (

𝑥

₎

deze toets voldaan werd, interpreteerden we de Pearson Chi-Kwadraat statistiek (𝑥2_{) en anders de}

Likelihood Ratio (LR). Indien de toetsingsstatistiek significant was werden drie paarsgewijze vergelijkingen uitgevoerd met de Chi-Kwadraat toets (𝑥2_{). Een (Bonferroni) correctie voor}

meervoudig toetsen werd niet uitgevoerd omdat we beschikten over kleine steekproeven. Dit maakt dat het onderscheidingsvermogen van de toetsen mogelijk al te laag was om de ware verschillen te kunnen detecteren (Armstrong, 2014).

De uitkomstgroep van typisch ontwikkelende kinderen. Uit de literatuur blijkt dat bij een proportie van de EL-sibs die typisch lijken te ontwikkelen op 36 maanden, voordien subtiele atypische gedragskenmerken op diverse ontwikkelingsdomeinen detecteerbaar kunnen zijn (Ozonoff et al., 2018b). We gingen daarom na of de TO-groep, die gevormd werd door zowel EL- als TL-sibs, als één homogene uitkomstgroep kon worden beschouwd voor de navolgende vergelijkingen van reactie op naam. Om dit te onderzoeken werd de TO-groep opgesplitst in een groep van typisch ontwikkelende kinderen zonder een verhoogde kans op ASS (TO-TL) en een

werd nagegaan of de groepsgemiddelden gelijk waren. Voor de normaal verdeelde numerieke variabelen gebruikten we hiervoor een éénwegs-ANOVA en als aan deze assumptie niet werd voldaan dan gebruikten we een non-parametrische Mann-Whitney U-toets.

De gemiddelde score van de TO-EL groep was statistisch significant lager dan de gemiddelde score van de TO-TL groep, voor de ontwikkelingsindex (F(1, 48) = 7.28, p < .05) en de receptieve taal (F(1, 48) = 0.16, p > .05) indien gemeten met de MSEL. In geval dat de receptieve taal werd gemeten met de RTOS, dan vonden we geen statistisch significant verschil. Verder vonden we geen statistisch significante groepsverschillen. We besloten dat beide groepen, voldoende gelijkend waren om als één uitkomstgroep te beschouwen.

De kenmerken van de TO-groepen wordt weergegeven in Tabel 2.

Tabel 2. Kenmerken van de TO-groepen (n = 50)

TO-TL TO-EL n = 34 n = 16 M(SD) MSEL op 36 maanden Fijne Motoriek 35.71 (3.66) 34.75 (2.80) F(1, 48) = 2.31 Visuele Receptie 39.79 (2.88) 41.19 (3.31) F(1, 48) = 0.85 Receptieve Taal 34.83 (2.20) 33.69 (2.60) F(1, 48) = 0.96 Expressieve Taal 36.85 (2.80) 34.56 (2.80) F(1, 48) = 7.28* Ontwikkelingsindex 118.75 (11.39) 112.44 (14.50) F(1, 48) = 7.28* ADOS-2 op 36 maanden SA 2.56 (1.18) 2.31 (0.79) U = 266.00 RRB 3.82 (2.33) 5.13 (1.59) U = 186.50 Totaal 2.09 (1.26) 2.31 (1.04) U = 218.00 RTOS op 36 maanden Receptieve Taal 45.56 (6.98) 47.75 (6.68) F(1, 48) = 0.16 Expressieve Taal 44.35 (9.83) 45.81 (7.78) F(1, 48) = 0.72 Aantal trials nodig om te reageren met oogcontact

14 maanden 1.38 (0.57) 1.41 (0.73) U = 265.00

24 maanden 1.35 (0.63) 1.74 (0.91) U = 191.50

36 maanden 1.66 (0.76) 1.33 (0.60) U = 211.50

Gecorrigeerde reactietijd om te reageren met oogcontact

14 maanden 1.04 (0.55) 1.18 (0.82) U = 253.00

24 maanden 0.97 (0.71) 0.91 (0.56) U = 271.00

36 maanden 0.79 (0.60) 0.60 (0.57) U = 219.50

Noot: TO-TL = Typisch Ontwikkelende kinderen zonder een verhoogde kans op ASS; TO-EL = Typisch Ontwikkelende kinderen met een verhoogde kans op ASS; ADOS-2 = Autism Diagnostic Observation Schedule – Second Edition; SA = gebalanceerde ernstscore op de schaal Sociaal Affect; RRB = gebalanceerde ernstscore op de schaal Repetitief en Restrictieve Gedrag; Totaal = RRB + SA; MSEL = Mullen Scales for Early Learning; RTOS = Reynell Taalontwikkelingsschalen; M = gemiddelde; SD = standaarddeviatie; F = éénwegs-ANOVA, Levene; U = Mann-Whitney U-toets; *p < .05.

De voorspellende waarden van reactie op naam. Om de bruikbaarheid van reactie op naam als predictor van ASS op de leeftijd van 36 maanden te onderzoeken, schatten we de predictieve waarden van falen in reactie op naam op de leeftijd van 10, 14, 24 en 36 maanden. Vervolgens onderzochten we op welk meetmoment de test de hoogste predictieve waarde had. Voor deze berekeningen werden de TO en AO-groepen samengevoegd en vormden ze de niet-ASS-groep (d.i. TL- en EL-sibs zonder ASS). De niet-ASS-groep bleef ongewijzigd. Deze werkwijze is consistent met eerder onderzoek (Miller et al., 2017).

Als kinderen faalden om te reageren op hun naam, definieerden we dit als een positieve test; als ze met succes reageerden op hun naam, dan was dit een negatieve test. De ware positieven (WP) zijn de kinderen uit de ASS-groep met een positieve test en de ware negatieven (WN) de kinderen uit de niet-ASS-groep met een negatieve test. De kinderen uit de ASS-groep met een negatieve test, vormen de vals negatieven (VN) en de kinderen uit de niet-ASS-groep met een positieve test, de vals positieven (VP). De sensitiviteit (Se.) is de proportie WP gedetecteerd door de test (d.i. WP/(WP + VN)) en de specificiteit (Sp.) de proportie WN gedetecteerd door de test (d.i. WN/(WN + VP)). De positieve predictieve waarde (PPV) is de kans dat een kind met een positieve test ook effectief ASS heeft of gaat ontwikkelen (d.i. WP/(WP+VP)); de negatieve predictieve waarde (NPV) is de kans dat een kind met een negatieve test geen ASS heeft of gaat ontwikkelen (WN/(WN+VN)). Deze analyse is gebaseerd op Glascoe (2005), Lavigne et al. (2016) en Rydz, Shevell, Majnemer en Oskoui (2005).

Resultaten Kwantitatieve verschillen in reactie op naam

De verhouding falen/succes. Om de falen/succes ratio te vergelijken bij de drie uitkomstgroepen, gebruikten we een Chi-Kwadraat toets. In geval de toets significant was werden de groepen paarsgewijs vergeleken met dezelfde toets. Aangezien voor de metingen van reactie op naam een substantieel aantal datapunten ontbraken geven we deze navolgend ook weer.

Op 10 maanden namen 51 van de 85 participanten (60%) deel. Er ontbraken 34.0% (n = 17) van de observaties in de TO-groep, 45.5% (n = 10) in de AO-groep en 53.8% (n = 7) in de ASS-groep. We vonden geen significante groepsverschillen op dit meetmoment (LR(2) = 3.19, p > .05). Op 14 maanden namen 74 van de 85 kinderen (87.0%) deel. In de TO-groep ontbraken 14.0% (n = 7) van de datapunten, in de AO-groep 9.1% (n = 2) en in de ASS-groep 15.4% (n = 2). We vonden statistisch significante groepsverschillen (LR(2) = 13.01, p < .01). Paarsgewijze vergelijkingen toonden dat de proportie kinderen uit de ASS-groep die reageert op naam, statistisch significant kleiner is dan de proporties in de TO-groep (LR(1) = 6.89, p < .01) en in de AO-groep LR(1) = 12.23, p < .10). We vonden geen statistisch significant verschillen tussen de TO- en de AO-groep, maar wel een trend (LR(1) = 3.18, p < .10). Op 24 maanden namen 79 van de 85 kinderen (93.0%) deel. Er ontbraken 8% (n = 4) van de metingen in de TO-groep, 0.0% in de AO-groep en 15.4% (n = 2) in de ASS-groep. We vonden eveneens geen significante groepsverschillen (LR(2) = 3.82, p > .05). Op 36 maanden namen 74 van de 85 kinderen (87.0%) deel. Er ontbraken 10.0% (n = 5) van de observaties in de TO-groep, 18.2% (n = 4) in de AO-groep en 15.4% (n = 2) in de ASS-AO-groep. We vonden opnieuw geen significante AO-groepsverschillen (LR(2) = 2.20, p > .05).

De verhouding falen/succes, wordt weergegeven in Tabel 3.

Tabel 3. De verhouding falen/succes.

TO AO ASS Falen:Succes Ratio 10 maanden (n = 51) 25:8 (n = 33) 6:6 (n = 12) 5:1 (n = 6) LR(2) = 3.19 14 maanden (n = 74) 4:39 (n = 43) 0:20 (n = 20) 5:6 (n = 11) LR(2) = 13.01** ASS < AO LR(1) = 12.23** ASS < TO LR(1) = 6.89* AO = TO LR(1) = 3.18° 24 maanden (n = 79) 3:43 (n = 46) 5:17 (n = 22) 2:9 (n = 11) LR(2) = 3.82 36 maanden (n = 74) 2:43 (n = 45) 2:16 (n = 18) 0:11(n = 11) LR(2) = 2.20

Noot: ASS = Autismespectrumstoornis; TO = Typische Ontwikkeling; AO = Atypische Ontwikkeling; Falen = geen oriëntatie of verbale respons zonder oogcontact of oriëntatie zonder oogcontact; Succes = oriëntatie met oogcontact; LR = Chi-Square toets, Likelihood Ratio; °p < .10; *p < .05; **p < .01.

Longitudinale trajecten van reactie op naam. De data van reactie op naam op 10 maanden werd niet meegenomen in deze analyse, gezien de codering van deze taak kwalitatief verschillend was van de codering van de gestandaardiseerde ADOS-2 taak, die werd gebruikt op 14, 24 en 36 maanden.

Op 14 maanden reageerden 54.5% van de kinderen uit de ASS-groep op hun naam, op 24 maanden steeg de proportie tot 81.8% en op 36 maanden reageerden allen (100.0%) op hun naam. De leeftijdsgenootjes uit de AO-groep beschikten allemaal (100.0%) reeds over deze sociale vaardigheid op 14 maanden, maar op 24 maanden daalde de proportie tot 77.3% en op 36 maanden was er een toename tot 88.9%. Op 14 maanden beschikte 90.7% van de kinderen uit de TO-groep over deze vaardigheid, op 24 maanden 93.5% en uiteindelijk op 36 maanden 95.6%.

De longitudinale trajecten van succesvolle reactie op naam worden weergegeven in Figuur 1.

Figuur 1. Longitudinale trajecten van succesvolle reactie op naam tussen 14 en 36 maanden.