Effect van ruis op de spraak bij personen met dysartrie ten gevolge van de ziekte van Parkinson - Exploratieve case series

EFFECT VAN RUIS OP DE SPRAAK BIJ

PERSONEN MET DYSARTRIE TEN

GEVOLGE VAN DE ZIEKTE VAN

PARKINSON

Exploratieve case series

Aantal woorden: 10.709

Dagmar Annaert

Charlotte Paulyn

Promotor: Prof. Dr. Gwen Van Nuffelen

Copromotor: Dr. Leen Van den Steen

Masterproef voorgelegd voor het behalen van de graad master in de richting Logopedische en Audiologische Wetenschappen

Academiejaar: 2019 – 2020

3

INHOUDSTAFEL

Onderzoeksvraag 1: Is er sprake van een Lombard-effect bij patiënten met de ziekte van Parkinson die een geassocieerde hypokinetische dysartrie vertonen? ... 16

Onderzoeksvraag 2: Welke gevolgen heeft de ruis aanbieding op andere spraakkenmerken? ... 18

Onderzoeksvraag 3: Hoe ervaren patiënten met de ziekte van Parkinson de ruisaanbieding? ... 23 DISCUSSIE ... 29 CONCLUSIE ... 34 DANKWOORD... 35 REFERENTIES... 36 BIJLAGEN ... 41

Bijlage 1: Verklaring van vertrouwelijkheid en overdracht van recht ... 41

Bijlage 2: Goedkeuring Ethisch comite ... 43

... 44

Bijlage 3: Vragenlijst gebruiksvriendelijkheid applicatie/ruis ... 44

Bijlage 4: Visueel analoog schalen vermoeidheid onderzoeksprotocol 1... 46

Bijlage 5: Visueel analoog schalen vermoeidheid onderzoeksprotocol 2... 47

4

ABSTRACT

Nederlandstalig abstract

Luider spreken is de meest frequent klinisch toegepaste en wetenschappelijk onderzochte gedragsmatige behandelmethode voor het verbeteren van de spraakverstaanbaarheid bij personen met de ziekte van Parkinson (PD). Ondanks evidentie voor generalisatie en langdurig effect van deze techniek, blijven beide aspecten toch een grote uitdaging in de klinische praktijk. Een mogelijke oplossing, is het unilateraal toedienen van ruis. Dit resulteert in een Lombard-effect, wat een automatische toename van de intensiteit impliceert. Dit effect werd reeds door meerdere studies aangetoond. Rond het effect van Lombard op spraakverstaanbaarheid en andere parameters bestaat echter weinig onderzoek.

Binnen de huidige studie worden spraakverstaanbaarheid, intensiteit, fundamentele frequentie en prosodie nagegaan onder de Lombard-effect conditie. Verder zal ook de gebruiksvriendelijkheid van de utiliteit van dit effect in spreektaken worden nagegaan, om zo de toepassing in het dagelijkse leven te toetsen. Acht personen met een hypokinetische dysartrie ten gevolge van de ziekte van Parkinson worden blootgesteld aan het Lombard-effect in een single session design. Er worden per proefpersoon telkens drie meetmomenten ingelast, met name voor het gebruik van het apparaat (pretest), direct na eerste contact met effect (postmeting 1) en tenslotte na 15 minuten blootstelling (postmeting 2). Deze resultaten worden interindividueel vergeleken om zo de invloed van het gebruik van het Lombard-effect in kaart te brengen. Binnen dit onderzoek werd er enige evidentie gevonden dat het Lombard-effect positieve gevolgen kan hebben op verschillende parameters gerelateerd aan spraakverstaanbaarheid bij personen met de ziekte van Parkinson. Op basis van de beschreven casussen in dit onderzoek blijken de effecten individueel erg verschillend. Ook de attitudes ten aanzien van de applicatie vertoonden meningsverschillen betreffende bruikbaarheid, afleiding en het comfort. De technische aspecten werden telkens overwegend positief gescoord.

De verkregen resultaten zijn slechts beschrijvende bevindingen. Geen eenduidige conclusies kunnen hieruit getrokken worden. Doch kan dit onderzoek een basis zijn voor het opstarten van nieuwe onderzoeken in dezelfde richting, waarbij het huidig protocol geoptimaliseerd wordt rekening houdend met de huidige bevindingen. Het opgestelde studieprotocol en de bevindingen van deze studie, vormen een degelijke basis voor verder onderzoek.

Engelstalig abstract

Speaking louder is the most frequently clinically applied and scientifically researched behavioral treatment method for improving speech intelligibility in persons with Parkinson's disease (PD). Despite evidence for generalization and long-term effect of this technique, both aspects remain a major challenge in clinical practice. A possible solution is the unilateral administration of noise. This results in a Lombard effect, which implies an automatic increase in intensity. This effect has already been demonstrated by several studies. However, little research exists on the effect of Lombard on speech intelligibility and other parameters. Within the current study, speech intelligibility, intensity, fundamental frequency and prosody are assessed in the Lombard effect condition. Furthermore, the user-friendliness of this effect in speech tasks will be investigated in order to test its application in daily living situations.

Eight subjects with hypokinetic dysarthria associated with Parkinson’s disease will be exposed to the Lombard effect in a single session design. For each subject, three measuring moments are inserted, more precisely before use of the device (pre-test), immediately after first contact with the effect (post-measurement 1) and lastly after 15 minutes of exposure (post-(post-measurement 2). These results are compared interindividually in order to identify the influence of the use of the Lombard effect.

Within this study, some evidence was found that a Lombard effect can have positive repercussions on various parameters related to speech intelligibility in persons with Parkinson's disease. On the basis of the cases described in this study, the individual effects appear to be very different. Attitudes towards the application also showed differences of opinion regarding usability, distraction and comfort. The technical aspects were always scored predominantly positive.

The results obtained are only descriptive. No definite conclusions can be drawn in this respect. However, this study can be a basis for starting new research in the same direction, whereby the current protocol is optimized by taking the current findings into account. The established study protocol and the findings of this trial form a solid basis for further research.

6

INLEIDING

De ziekte van Parkinson is een van de meest voorkomende neurodegeneratieve aandoeningen in België (Lohle et al., 2009; Simoni, 2008). Deze aandoening wordt veroorzaakt door een stoornis in de basale ganglia. In de basale ganglia, en meer bepaald in de substantia nigra, sterven dopamine-producerende zenuwcellen langzaam af. Hierdoor ontstaat een tekort aan dopamine, dat zich gaat uiten in verschillende symptomen (Marsden, 1994). Akinesie, bradykinesie, rigiditeit, een rusttremor en gestoorde houding zijn de meest voorkomende symptomen gerelateerd aan de ziekte van Parkinson. Momenteel is er nog geen behandeling voorhanden die het ziekteproces kan afremmen of genezen. De meest voorkomende behandelingen, zoals medicamenteus gebruik van onder andere Levodopa, Prolopa, enz. of chirurgische Diepe HersenStimulatie (DBS), zijn slechts in staat de symptomen trachten te stabiliseren (Savitt et al., 2006 & Connolly, B. S., & Lang, A. E., 2014).

Gezien de complexiteit van de spraakmotoriek is het aangewezen dat mensen met de ziekte van Parkinson ook hiermee problemen kunnen ondervinden, en dit onder de vorm van dysartrie (Hartelius & Svensson, 1994). Dysartrie is door Darley, Aronson & Brown (DAB) in 1969 en 1975 beschreven als een collectieve naam voor een groep van spraakstoornissen die het resultaat zijn van stoornissen in de musculaire controle over het spraakmechanisme ten gevolge van schade in het centraal of perifeer zenuwstelsel. Dit omvat problemen in de verbale communicatie ten gevolge van paralyse, zwakheid of incoördinatie van de spraakmusculatuur. Het type hypokinetische dysartrie is kenmerkend bij de ziekte van Parkinson. Dit type dysartrie kan zich op elk moment tijdens het ziekteverloop presenteren en verergert gewoonlijk naarmate de ziekte vordert. De belangrijkste symptomen bij personen met de ziekte van Parkinson die volgens DAB in 1969 beschreven zijn: verminderde vocale intensiteit (hypofonie), articulatorische onnauwkeurigheid, verminderde prosodische modulatie en een adembenemende of harde stem.

De distinctieve kenmerken van dit type dysartrie op prosodisch niveau zijn monotonie, monodynamiek, reductie van de klemtonen, variabel tempo, periodes van spraakversnelling, ongepaste stiltes, tempotoename in bepaalde segmenten en een toename van het spreektempo. Articulatorisch gezien kunnen er vaak herhalingen van fonemen opgemerkt worden. Een hese of harde stem wordt eveneens gerapporteerd. De resonantie blijft meestal ongestoord (Darley, Aronson en Brown, 1969; Canter, 1963; Adams, S. G., 1997). Typerend bij hypokinetische dysartrie, is het dalen van intensiteit aan het einde van een uiting. Deze verminderde spraakintensiteit wordt ook wel hypofonie genoemd en is vaak een van de eerst beschreven symptomen bij de ziekte van Parkinson (Logemann et al., 1978). Deze verminderde luidheid kan enerzijds verklaard worden door een vorm van glottale incompetentie, geassocieerd met de ziekte van Parkinson (Sinclair et al., 2013). Verder kan deze volumedaling voortvloeien uit de kenmerkende rigiditeit van de laryngeale spieren, wat op zijn beurt een lagere subglottische druk en dus verminderde stemplooivibratie tot gevolg heeft (Darley et al., 1969).

Als gevolg van deze symptomen is er een duidelijke reductie van de spraakverstaanbaarheid (De Bodt, M. S., Huici, M. E. H. D., & Van De Heyning, P. H., 2002; Kempler, D., & Van Lancker, D. , 2002). Deze daling van begrijpelijkheid heeft een impact op de communicatie en de algemene levenskwaliteit. De aanwezige dysartrie bemoeilijkt de dagdagelijkse communicatie. In een onderzoek van Ho. et al. (1998) werd duidelijk dat men hinder ondervond in het sociaal leven, op het werkveld, bij het begrijpen van belangrijke medische informatie, etc. De impact van deze communicatiestoornis is dus niet te miskennen.

Er zijn allerhande gedragsmatige therapieën mogelijk binnen de behandeling van dysartrie bij personen met de ziekte van Parkinson. Deze kunnen gericht zijn op de verschillende aspecten van de spraak, onder meer respiratie, resonantie, articulatie, prosodie, … Het meest uitgewerkte component binnen de gedragsmatige therapie is luidheid. Hierbinnen kan het alom bekende Lee Silverman Voice Treatment (LSVT) teruggevonden worden. LSVT werd in 1994 voor het eerst besproken door Ramig et al. Het is een erg specifiek en duidelijk uitgelijnd behandelingsprogramma dat voornamelijk draait om “luidheid”. Hun basisconcept ‘THINK LOUD/SPEAK LOUD’ is gebaseerd op het principe dat, wanneer men luider spreekt,

men een trager spreektempo verkrijgt, en hierdoor ook een verbeterde articulatie. Bij een luidere fonatie is er tevens een betere stemplooisluiting vereist, waardoor men een betere respiratoire ondersteuning verkrijgt. Beide van deze gegevens zorgen voor een betere spraakverstaanbaarheid (Ramig, L. O., Countryman, S., Thompson, L. L., & Horii, Y., 1995). Doch is een frequent gerapporteerd probleem het gebrek aan generalisatie van deze techniek (Fox, C. M., Morrison, C. E., Ramig, L. O., & Sapir, S., 2002). Een andere therapie die luidheid eveneens centraal stelt, is de Pitch Limiting Voice Treatment (Bangert et al, 2003). Dit is een Nederlandse variant van de LSVT en werd ontwikkeld uit de bezorgdheid dat de overdreven luidheid die nagestreefd wordt bij de LSVT, potentieel schade toebrengt aan de stemplooien. Deze variant stelt als algemeen idee naar voor “Spreek luid en laag”. Luidheid wordt dus nog steeds geambieerd, maar de natuurlijke verhoging van de toonhoogte bij toename van luidheid, wordt tegengehouden. Uit onderzoek blijkt dat PLVT gelijkaardige resultaten vertoont als de LSVT (De Swart et al., 2003). Om de problemen op prosodisch vlak te objectiveren en te trainen, werd enkele jaren geleden de Prosodietrainer ontwikkeld. Deze applicatie kan aan de hand van twee specifieke aspecten, namelijk de spreeksnelheid en pauzes, alsook de intonatie, de prosodie meten en trainen (H. Martens et al., 2015). Ook bij deze technieken is er een gebrek aan generalisatie, met enige waarschijnlijkheid ten gevolge van moeilijkheden van deze patiënten in verband met de principes van motorisch leren (Nieuwboer et al., 2009). Met het oog op deze beperkingen kunnen mogelijk prothetische hulpmiddelen worden ingeschakeld om deze te elimineren.

Er zijn dus eveneens prothetische hulpmiddelen beschikbaar om de symptomen van dysartrie bij Parkinsonpatiënten te reduceren. Deze zijn, in tegenstelling tot de gedragsmatige hulpmiddelen, erg afhankelijk van externe cues in plaats van interne. Enkele voorbeelden van prothetische hulpmiddelen zijn onder meer gebruik van een pacing bord (Helm, N., 1979), om het spreektempo te verlagen, en Delayed Auditory Feedback (DAF) (Yates, A. J., 1963). DAF is een soort gealterneerde feedback waarbij de tijd tussen de geproduceerde spraak en de auditieve feedback wordt vertraagd. Hierdoor wordt de spreker automatisch verplicht zijn spreektempo aan te passen, met name vertragen. In een case-studie van Rubow en Swift (1985) werd een draagbaar biofeedbackapparaat getest, gebaseerd op DAF. Uit de resultaten stelden de onderzoekers vast dat er een generalisatie van deze bevindingen naar het dagelijks leven van de proefpersoon plaatsvond. Uit deze conclusie kan er dus gesuggereerd worden dat het gebruik van een draagbaar apparaat, buiten de praktijk, kan helpen bij de transfer van de therapietechnieken in het dagelijks leven.

Een andere automatisch respons die kan teruggevonden worden bij een wijziging van de auditieve feedback, is het Lombard-effect. Het Lombard-effect wordt gedefinieerd als een stijging van de intensiteitsamplitude ten gevolge van een achtergrondruis (Brumm et al., 2011; Zollinger et al., 2011 & Hotchkin et al., 2013). Dit verschijnsel werd voor het eerst beschreven in een studie van Etienne Lombard in het jaar 1911. Hij ondervond een intensiteitstoename bij een studie over het effect van ruis op de spraak bij volwassenen zonder dysartrie. Lombard stelde hierbij vast dat de amplitude van de spraak steeg bij normaalhorenden personen bij het aanbieden van luide ruis. De amplitude keerde terug naar het baselineniveau wanneer de achtergrondruis verdween (Lombard, 1911). Gemiddeld zullen vrouwelijke gezonde sprekers hun vocale intensiteit onder invloed van witte ruis van 85 dB SPL met 12.6 dB verhogen. Bij mannen onder dezelfde condities verhoogt de intensiteit gemiddeld met 18.2 dB (Junqua et al., 1993). Indien de achtergrondruis verdwijnt, zal de spreekintensiteit dalen naar de habituele luidheid van de spreker.

Verder wordt er bij het aanbieden van achtergrondruis vastgesteld dat personen hun boodschap automatisch zullen aanpassen om deze verstaanbaar over te brengen. Hierdoor suggereert men dat de totale spreekwijze kan worden gemodificeerd en aldus meerdere parameters worden beïnvloed. Dit wordt ook geconfirmeerd in verscheidene onderzoeken. Zo werd aangetoond dat onder meer de fundamentele frequentie, duur van klinkers, spectrale tilt en de formantfrequenties worden gewijzigd onder ruiscondities (Bond et al., 1989; Junqua,1993; Summers, Pisoni, Bemacki, Pedlow & Stokes, 1988). Ook het spreektempo wordt sterk gereduceerd (Hanley & Steer, 1949). Deze veranderingen worden beschreven

8 als een aanpassing van de spreker om zich begrijpelijk uit te drukken, waardoor deze kan vergeleken worden met het beschreven verschijnsel ‘Clear Speech’. Dit is een fenomeen dat zich voordoet wanneer een normale spreker met een persoon met gehoorverlies spreekt (Picheny, M. A., Durlach, N. I., & Braida, L. D., 1985). De gemiddelde spreker zal in dat geval typisch trachten te hyperarticuleren en het spreektempo verlagen. Deze adaptatie van de spreekwijze gebeurt in het kader van het verhogen van de spraakverstaanbaarheid ten opzichte van de gesprekspartner. Belangrijk om op te merken is dat men hier spreekt over een onwillekeurige reactie van de spreker op het achtergrondgeluid. Hierdoor kan men stellen dat het gebruik van dit effect mogelijks voor een eliminatie kan zorgen van de gerapporteerde problemen omtrent generalisatie bij spraaktherapie bij patiënten met de ziekte van Parkinson.

Algemeen kan men uit de meeste onderzoeken vaststellen dat het Lombard-effect bij gezonde personen vooral een eerder negatief effect had op de begrijpelijkheid (Leszcz T. M., 2012 & Junqua, J., 1996). Er is sprake van hyperarticulatie en een vertraagd spreektempo. Er wordt vermoed dat bij personen met de ziekte van Parkinson deze bevindingen echter een positief effect zouden kunnen hebben op de spraakverstaanbaarheid. Dit vermoeden is toe te schrijven aan het feit dat hyperarticulatie en een vertraagd spreektempo in vele gevallen therapiedoelstellingen zijn bij personen met dysartrie ten gevolge van de ziekte van Parkinson.

De beschikbare literatuur over de invloed van het Lombard-effect bij hypokinetische dysartrie is verrassend beperkt. De studies die reeds uitgevoerd zijn, focussen zich ook vooral op de veranderingen in luidheid.

Het onderzoek van Adams en Lang (1992) focust zich op het aspect hypofonie binnen de hypokinetische dysartrie. Binnen deze studie wou men voornamelijk nagaan of het aanbieden van ruis deze typische lage intensiteit kon verhelpen. Tien Parkinsonpatiënten (5 mannen en 5 vrouwen) met een lage vocale intensiteit gerelateerd aan de hypokinetische dysartrie werden gerekruteerd. Deze proefpersonen werden gevraagd om de ‘Grandfather passage’ onder twee condities te lezen. Enerzijds zonder ruis, maar met een expliciete instructie om luider te lezen, en anderzijds in aanwezigheid van bilaterale witte ruis aanbieding van 90 dB SPL. Binnen deze twee condities werd telkens de intensiteit, het spreekritme en de algemene spraakverstaanbaarheid nagegaan. Onder beide condities was er geen significant verschil op te merken qua spreekritme en spraakverstaanbaarheid. Er werd wel een significant verschil gevonden qua intensiteit bij alle proefpersonen. Deze bevinding werd enkel opgemerkt bij het spontane Lombard-effect en niet bij de andere conditie met een expliciete instructie. Dit resultaat suggereert dat bij Parkinsonpatiënten de interne controle om de intensiteit te reguleren eveneens is aangetast. Een paar jaar later werd de regulatie van de spreekintensiteit opnieuw nagegaan, en hierbij werden impliciete en expliciete instructies opnieuw vergeleken. Twaalf proefpersonen met een hypofonie ten gevolge van de ziekte van Parkinson en twaalf gezonde proefpersonen met eenzelfde gender en leeftijd als de eerste groep, werden aan dezelfde condities onderworpen. Er werden tegenstrijdige resultaten gevonden in vergelijking met Adams en Lang. Zo gaf Ho et al. (1999) aan dat onder impliciete instructies, met name het Lombard-effect, er geen significante stijging van de intensiteit werd gevonden. Om het Lombard-effect te bekomen, werd binnen dit onderzoek een roze ruis aangeboden van minimaal 10 dB SPL tot maximaal 25 dB SPL boven de individuele gehoordrempel. Bij de expliciete instructie (‘Praat zo luid mogelijk’) kon men wel een significante stijging van de intensiteit onderscheiden.

De verschillende bevindingen in deze onderzoeken kunnen mogelijk te wijten zijn aan het feit dat de aangeboden ruis in het tweede onderzoek onvoldoende luid was om het Lombard-effect te kunnen genereren. Bij een bepaalde patiënt werd er namelijk maximaal 15 dB SPL ruis gebruikt, wat een lagere intensiteit is dan die uit het onderzoek van Adams en Lang (1992). Daarnaast kunnen de verschillende bevindingen te wijten zijn aan de verschillende soorten ruis die werden gebruikt. Zo werd er in het onderzoek van Ho et al. (1999) roze ruis gebruikt, in tegenstelling tot de witte ruis bij Adams en Lang (1992).

In een ander onderzoek van Dykstra en Allyson (2012) werd het Lombard-effect nagegaan voor de parameters maximale spreekintensiteit, habituele spreekintensiteit en de conversationele luidheid bij personen met de ziekte van Parkinson en een controlegroep. De intensiteit werd steeds vergeleken bij verschillende niveaus van achtergrondruis. Uit het onderzoek bleken er significante verschillen te zijn in de intensiteit tussen de twee groepen. Bij alle parameters werden significante verschillen opgemerkt, alsook werd er een significant effect gevonden bij het vergelijken van de verschillende ruisniveaus. Er werd een groter verschil vastgesteld tussen de minst en meest intense achtergrondruis bij de controlegroep in vergelijking met de groep Parkinsonpatiënten.

Het verschil tussen Parkinsonpatiënten en de controlegroep dat teruggevonden werd in het onderzoek van Dykstra en Allyson (2012), wordt ook bevestigd in andere onderzoeken, zoals het onderzoek van Adams et al. (2005). Hier werden 10 proefpersonen met de ziekte van Parkinson vergeleken met een leeftijd gerelateerde controlegroep in verschillende multitalker ruis condities. In beide groepen werd onder alle condities een significante stijging van de intensiteit teruggevonden, echter telkens met een verschil van 2-4 dB in voordeel van de controlegroep. Deze bevindingen waren in lijn met het onderzoek dat Fox & Ramig (1997) enkele jaren voorheen hadden uitgevoerd. Hierbij werden 30 patiënten met de ziekte van Parkinson en 14 gezonde proefpersonen met elkaar vergeleken. De spraak- en stemkarakteristieken werden onderzocht aan de hand van 4 verschillende taken: maximale fonatietijd, lezen van ‘Rainbow Passage’, monoloog en een beschrijving van de ‘Cookie Theft Picture’. De resultaten gaven aan dat er telkens een significant verschil tussen de twee groepen te vinden was, en dit opnieuw in het voordeel van de controlegroep (2-4 dB).

Uit al deze onderzoeken blijkt dat unilateraal ruis een positief effect kan hebben op de luidheid bij personen met de ziekte van Parkinson. Er is, net zoals bij de controlegroepen met gezonde personen, een stijging in de intensiteit te bemerken, maar deze stijging is minder groot bij personen met de ziekte van Parkinson.

De onderzoekers Dykstra et al. (2012) gaven hier een eventuele verklaring voor. Zij suggereren dat hypofonie het vermogen aantast om intensiteit nauwkeurig te wijzigen bij achtergrondruis. Deze veronderstelling kwam tot stand doordat hypofonie mogelijks ontstaat door een sensorimotorisch deficit in de regulatie van spreekintensiteit. Deze sensorimotorische tekorten manifesteren zich vaak in problemen bij de sensorische zelfperceptie van de uitingen. Dit is bijvoorbeeld de balans vinden tussen de motorische output van een uiting en de inspanning hiervan (Lewis & Byblow, 2002). Kaji (2001) voegde hieraan toe dat de basale ganglia eventueel mee een rol spelen bij de controle van deze motorische output.

Er zijn ook steeds meer onderzoeken die, net zoals het voorgaande onderzoek, niet alleen naar het aspect luidheid kijken. Zo wordt er meer en meer vanuit gegaan dat meerdere factoren een belangrijke rol kunnen spelen bij het Lombard-effect. Zo werd in 2007 door de onderzoekers Quedas et al. het Lombard-effect nagegaan bij de parameters intensiteit, fundamentele frequentie en stabiliteit van de spraak bij personen met ziekte van Parkinson.

Aan de hand van een akoestische analyse werden 33 proefpersonen onderzocht en vergeleken met een controlegroep. Uit de resultaten bleek een stijging in intensiteit bij beide onderzochte groepen. Hierbij werd geen significant verschil gevonden voor wat betreft geslacht. Tijdens het nagaan van de parameter fundamentele frequentie kon men vaststellen dat deze voor beide groepen en geslachten progressief steeg bij een toename van het intensiteitsniveau van de ruis. In een andere studie van Gryczka et al. (2011) kwamen gelijkaardige resultaten naar voor die vaststellen dat de intensiteit van de spraak stijgt ten gevolge van achtergrondruis. Het Lombard-effect heeft voor beide groepen een intensiteitsstijging tot gevolg. De onderzoekers vermoeden dat het Lombard-effect gebaseerd is op het adaptatievermogen. Doordat er nog een volumewijziging op te merken is bij personen met de ziekte van Parkinson, concluderen ze hieruit dat er nog een zeker adaptatievermogen rest bij deze populatie.

10 De bovenstaande literatuur geeft een goede indicatie om binnen dit onderzoek een nieuwe interventiemethode te ontwikkelen, gebaseerd op het reeds gekende Lombard-effect, die hopelijk later in het dagelijks leven kan worden toegepast. Het doel is om te onderzoeken of de algemene spraak van personen met dysartrie ten gevolge van de ziekte van Parkinson met behulp van een draagbaar apparaat dat ruis aanbiedt (Lombard-effect), kan verbeterd worden.

Er wordt dus duidelijk aangetoond dat het Lombard-effect kan leiden tot een toename van luidheid en fundamentele frequentie, maar het effect van dit fenomeen op prosodie, met name spreekritme, werd tot op heden slechts beperkt onderzocht en aangetoond (1, 2, 3, 14, 17, 19, 23, 28). Het effect op de prosodische parameter intonatie werd tot op heden niet onderzocht. Omdat de condities voor het Lombard-effect gegenereerd kunnen worden door een relatief eenvoudige prothetische behandeling, zouden aangetoonde positieve effecten ervan een grote invloed kunnen hebben binnen de therapie bij patiënten met hypokinetische dysartrie.

Het hoofddoel van deze studie is dan ook om na te gaan wat de gevolgen van het Lombard-effect zijn op de spraak en de spraakverstaanbaarheid bij personen met dysartrie ten gevolge van de ziekte van Parkinson. Hiervoor worden de parameters intensiteit, fundamentele frequentie, prosodie (spreektempo en intonatie) en spraakverstaanbaarheid gemeten.

Bijkomend speelt dit onderzoek ook in op de levenskwaliteit van de proefpersonen. Indien dit apparaat een effect heeft op de objectieve metingen, blijft het nog altijd de vraag of deze patiënten dit zullen generaliseren in hun dagelijks leven. Door na te vragen hoe men de haalbaarheid van het gebruik acht, zou dit de algemene kwaliteit verbeteren. In dit onderzoek wordt de haalbaarheid nagegaan door middel van vragenlijsten en gegevens omtrent vermoeidheid. Deze laatste worden verzameld door tijdens het onderzoek meermaals op een visueel analoge schaal na te gaan in hoeverre de proefpersoon een algemeen vermoeidheidsgevoel heeft, een vermoeidheid ondervindt door de spraakgerelateerde taken en door de aangeboden ruis. Deze subjectieve relevantie ontbreekt in vele studies en is dan ook een belangrijk onderzoeksdoel en evenals een meerwaarde aan deze studie.

Op basis van de vooropgestelde doelen worden een aantal hypotheses opgesteld.

Er wordt verwacht dat de intensiteit zal stijgen ten gevolge van de achtergrondruis. Daarnaast wordt er geanticipeerd dat ten gevolge van deze volumestijging de habituele frequentie automatisch mee zal stijgen. Een bijkomend gevolg van het luider spreken zou een vertraagd spreektempo zijn. Dit gewijzigde prosodisch aspect zal hoogstwaarschijnlijk zorgen voor een betere articulatie met een algemene verbeterde spraakverstaanbaarheid als gevolg. Hierdoor wordt er verwacht dat het Lombard-effect een positieve invloed zal hebben op de spraakverstaanbaarheid.

Verder wordt er ook voorzien dat het aanbieden van ruis een zekere vermoeidheid met zich meebrengt voor de patiënt, wat zal vastgesteld worden op basis van de visueel analoge schalen.

Dit leidt dus tot volgende onderzoeksvragen:

1. Is er sprake van een Lombard-effect bij patiënten met de ziekte van Parkinson die een geassocieerde hypokinetische dysartrie vertonen?

2. Welke gevolgen heeft de ruis aanbieding op andere spraakkenmerken?

METHODE

Preambule

Een deel van de testperiode die in de planning van dit onderzoek voorzien werd, viel midden in de COVID-19 crisis van 2020. Gezien de voorzorgsmaatregelen en restricties die werden opgelegd door de Universiteit van Gent, werd in overleg met de promotoren prof. dr. Van Nuffelen en dr. Van den Steen besloten om verdere testmomenten te schrappen. Hierbij werden de gerekruteerde proefpersonen gecontacteerd met de boodschap dat de voorziene testafname afgelast werd. Er was geen andere oplossing voorhanden, gezien het protocol een aanwezigheid van een onderzoeker vereist, alsook gebruik van allerhande materiaal (microfoon, dB-meter, ruisaanbieding via applicatie). Deze beslissing heeft een invloed gehad op de kwaliteit en generaliseerbaarheid van de resultaten, vermits de onderzoeksgroep hierdoor sterk beperkt werd. Doch was deze beslissing gegrond, en dit omdat de proefpersonen in dit onderzoek deel uitmaken van een kwetsbare groep door de aanwezigheid van de neurodegeneratieve ziekte en vaak ook de relatief oudere leeftijd. De masterproef werd afgerond aan de hand van de reeds afgenomen stalen en testresultaten. Deze preambule werd in overleg tussen de studenten en de promotoren opgesteld en door beiden goedgekeurd.

Ethisch comité

Voor deze studie werd een multicentrisch (Universitair Ziekenhuis Antwerpen en Universitair Ziekenhuis Gent) ethisch comité ingediend dat werd goedgekeurd bij de ‘Commissie van Medische Ethiek Universitair Ziekenhuis Antwerpen’ (bijlage 2). In het kader van de medische ethiek werd elke proefpersoon telkens bewust gemaakt van de doelstellingen en het verloop van de studie. Verder werd de proefpersoon telkens gevraagd het Informed Consent (bijlage 6) te ondertekenen, waarna deze ook door de student werd ondertekend.

Onderzoeksprotocol

Het onderzoeksdesign van deze studie betreft een beschrijvend onderzoek in het kader van een case-series. Er worden per proefpersoon telkens drie meetmomenten ingelast, voor het gebruik van het apparaat (pretest), direct na eerste contact (van ongeveer 10 minuten) met effect (postmeting 1) en na een gewenning aan de ruis van 25-35 minuten (postmeting 2). Tijdens het aanbieden van de ruis worden spreektaken, analoog met een therapiesessie, aangeboden. De witte ruis wordt in elk protocol aangeboden aan de hand van een headset met één auditieve output (1 oortje) dat telkens gekoppeld wordt aan een laptop die het luidheidsniveau (50-65 dB HL) voorziet. Omdat het onderzoek kadert in een case-series voorafgaand aan het opstellen van een definitief onderzoeksprotocol, werd de procedure halfweg licht gewijzigd.

Binnen het eerste onderzoeksprotocol (OP1, zie figuur 1) worden vijf proefpersonen (tabel 1) geïncludeerd waarbij tijdens ieder meetmoment alle parameters rond spraak worden nagegaan. Zo wordt dus bij elke meting het Nederlands Spraakverstaanbaarheidsonderzoek (NSVO) (De Bodt, Guns & Van Nuffelen, 2006), het NVSO-Z (Martens, Van Nuffelen & De Bodt, 2010) afgenomen in functie van de spraakverstaanbaarheid en de Prosodietrainer (Martens et al., 2013) om de prosodie te analyseren. De afnames van het NSVO en NSVO-Z worden telkens aan de hand van het programma Praat (Boersma, Paul & Weenink, David, 2020) opgenomen, om nadien hieruit de gemiddelde intensiteit en fundamentele frequentie (f0) te verkrijgen. De premeting (PreM) dient als baseline en verloopt zonder aanbieden van ruis.

Vervolgens wordt er ongeveer 30 minuten continue ruis aanhoudend aangeboden, terwijl postmeting 1 (PoM1), een aantal oefeningen en postmeting 2 (PoM2) worden doorlopen. Tijdens ieder meetmoment wordt een visueel analoge schaal omtrent vermoeidheid (bijlage 4) ingevuld. PoM2 wordt gevolgd door een vragenlijst die de gebruiksvriendelijkheid van de applicatie onderzoekt (bijlage 3) onderzoekt.

Na een preliminaire analyse van de variabele vermoeidheid werd besloten het onderzoeksprotocol te wijzigen (OP2). De eerste wijziging die werd doorgevoerd was rond de parameter die uitputting nagaat. Hierbij werd besloten de vermoeidheid op te delen in drie delen, namelijk de algemene

12 vermoeidheid, deze in het kader van de spreektaken, en deze in het kader van de aangeboden ruis (bijlage 4). Zo kan er in de resultaten nagegaan worden of de vermoeidheid van een van deze zaken doorweegt, en deze resultaten weerspiegeld worden in de vragenlijst naar gebruiksvriendelijkheid. Een tweede alteratie werd geïmplementeerd bij de wijze van ruisaanbieding. Voor de afname van de postmetingen wordt de ruis in het tweede onderzoeksprotocol aangeboden met de Lombard-tool, gecreëerd door drs. Thomas Rolland. Deze applicatie genereert steeds witte ruis op een intensiteitsniveau tussen 50-70 dB, en dit wanneer de betreffende proefpersoon spraakgeluiden produceert. Deze wijze van ruisaanbieding is beduidend verschillend met die uit het vorige protocol, gezien er hier sprake is van een intermittente in plaats van een constante aanbieding. Een laatste aanpassing was het elimineren van het partim ‘Spreken in ruis’ uit OP1, de korte oefensessie aan de hand van de Dysamix (Paemeleire et al, 2011). Dit onderdeel werd achterwege gelaten in het kader van reduceren van de vermoeidheid. Verdere details zijn terug te vinden in onderstaande figuur 1.

13 * Metingen die worden aangeduid met een ster, worden uitgevoerd in de aanwezigheid van ruis

De gelijkende onderdelen worden centraal weergegeven. Verschillen per protocol worden links en rechts voor respectievelijk het eerste en het tweede onderzoeksprotocol voorgesteld.

Figuur 1: Onderzoeksprotocollen

Postmeting 2 *

Spraakverstaanbaarheid zinsniveau

(NSVO-Z) Intensiteit (aan de hand van Praat)

Fundamentele frequentie (aan de

hand van Praat) Vermoeidheid Vragenlijst omtrent applicatie

Postmeting 1 *

Spraakverstaanbaarheid woordniveau (NSVO)

Spraakverstaanbaarheid zinsniveau (NSVO-Z)

Intensiteit (aan de hand van Praat)

Fundamentele frequentie (aan

de hand van Praat) Prosodie (Prosodietrainer) Vermoeidheid

Ruis afstellen

Premeting

Spraakverstaanbaarheid op woordniveau (NSVO, (De Bodt, Guns & Van Nuffelen,

2006))

Spraakverstaanbaarheid zinsniveau (NSVO-Z, (Martens, Van Nuffelen & De

Bodt, 2010))

Intensiteit (aan de hand van Praat)

Fundamentele frequentie (aan de hand van Praat)

Prosodie (Prosodietrainer

(Martens et al., 2013)) Vermoeidheid

Afname NSVO en Prosodietrainer Vermoeidheid: Niet gespecifieerd

(VAS)

Tussen Postmeting 1 en 2: Spreken in ruis (15 minuten): Oefeningen op basis van Dysamix

(Paemeleire et al., 2011) * Vermoeidheid: Niet gespecifieerd

(VAS)

Wijze van aanbieding: Continu Applicatie: Audacity (Audacity Team,

2019)

Vermoeidheid: Niet gespecificeerd (VAS)

Vermoeidheid: Algemeen -Spreektaken - Ruis (VAS) Vermoeidheid: Algemeen -Spreektaken - Ruis (VAS) Wijze van aanbieding: Intermittent

Applicatie: Lombard-tool Meting vermoeidheid voor de

gehele testafname Vermoeidheid: Algemeen en in

14

Proefpersonen

In totaal nemen acht proefpersonen (2 mannen en 6 vrouwen) deel aan deze studie. Binnen het eerste onderzoeksdesign worden vijf proefpersonen (5 vrouwen) geïncludeerd. Het overige onderzoek wordt uitgevoerd aan de hand van een gewijzigde onderzoeksprocedure. Hieraan nemen drie proefpersonen aan deel (2 mannen en 1 vrouw). Alle proefpersonen verkrijgen dezelfde medicamenteuze behandeling (Levodopa of Prolopa).

De inclusiecriteria, nagegaan op basis van dossierstudie en een gesprek met de behandelende logopedist, zijn:

· Bevestigde diagnose van de ziekte van Parkinson, zonder comorbiditeit met andere neurologische

aandoeningen

· Aanwezigheid van een lichte tot matige hypokinetische dysartrie

· Aanwezigheid van een intact gehoor waarbij de audiometrische drempels 20 dBHL of lager moeten

zijn

· Behandeling met diepe hersenstimulatie of Levodopa, waarbij de patiënt met de medicatie zich in

een ‘on’-fase zich dient te bevinden

· Patiënt heeft voldoende cognitieve vaardigheden om opdrachten gerelateerd aan de studie uit te

voeren (d.i. tekst te lezen op vraag)

Patiënten die niet voldoen aan bovenstaande vereisten, worden geëxcludeerd uit het onderzoek. Er worden geen patiënten geëxcludeerd op basis van de ernst van de dysartrie, tenzij aanwezigheid van een anartrie.

De rekrutering van deze proefpersonen gebeurt vanuit het Universitair Ziekenhuis Gent (UZ Gent), het Universitair Ziekenhuis Antwerpen (UZA) en zelfstandige logopedische praktijken.

De onderzoeksgroep krijgt vooraf duiding over de procedures en het gebruik van het apparaat door de betrokken onderzoekers. Na het informeren worden de patiënten gevraagd om een toestemmingsformulier te tekenen om zo te voldoen aan de vereisten van het Ethisch Comité.

Tabel 1: Karakteristieken proefpersonen

Proefpersoon Onderzoeksprotocol Geslacht Leeftijd (in jaren) Diagnose PD (in jaren) Ernst dysartrie 1 1 Vrouw 75 3 Matig 2 1 Vrouw 73 25 Ernstig 3 1 Vrouw 75 5 Licht 4 1 Vrouw 85 8 Matig 5 1 Vrouw 75 16 Licht 6 2 Man 61 9 Licht 7 2 Vrouw 50 7 Licht

15

8 2 Man 60 3 Licht

Instrumentarium

De gerekruteerde proefpersonen ondergaan tijdens het onderzoek in totaliteit drie metingen, waarbij de onderzoekstijd per persoon een gemiddelde duur van 30-45 minuten bedraagt. Na de meetmomenten worden de proefpersonen onderworpen aan een vragenlijst die de subjectieve ervaring en haalbaarheid van het spreken in aanwezigheid van witte ruis nagaat (bijlage 3).

Binnen dit onderzoek worden tijdens de metingen telkens enkele spraakgerelateerde parameters geanalyseerd. Het Nederlands Spraakverstaanbaarheidsonderzoek (NSVO) en het NSVO-Z zijn beide gestandaardiseerde instrumenten die de spraakverstaanbaarheid achtereenvolgens op foneemniveau en zinsniveau nagaan. Ze resulteren in een percentage waarbij 100% een perfecte spraakverstaanbaarheid aantoont. Op basis van vooropgestelde normen kan er een uitspraak gedaan worden over een aanwezigheid van een stoornis. Dit onderzoek gebruikt de vooropgestelde normen en afnamevoorschriften.

Een andere parameter die wordt onderzocht binnen deze studie, is de intensiteit of luidheid. Een stijging van deze parameter zal een concreet bewijs zijn van de aanwezigheid van het Lombard-effect. Deze intensiteit wordt bepaald aan de hand van analyses van de opnames van het NSVO en NSVO-Z in het programma Praat.

Verder wordt de fundamentele frequentie of toonhoogte nagegaan. Indien de luidheid stijgt, zou de toonhoogte automatisch mee toenemen (Bond et al., 1989; Junqua et al., 1993; Summers, Pisoni, Bemacki, Pedlow & Stokes, 1988). Ook deze parameter wordt verder onderzocht door het programma Praat, opnieuw op basis van de opnames van het NSVO en NSVO-Z.

Ten slotte wordt de parameter prosodie binnen dit onderzoek getoetst. In het kader van deze variabele worden de intonatiepatronen en het spreektempo onderzocht. Het eerstgenoemde onderdeel zal specifiek worden nagegaan aan de hand van percentuele accuratesse betreffende de intonatie van hetzij een mededelende dan wel een vraagzin. Het spreektempo valt uiteen in spreeksnelheid en articulatiesnelheid, alsook het aantal pauzes. Deze aspecten worden automatisch nagetrokken aan de hand van de applicatie Prosodietrainer.

Data-analyse

Aan de hand van het softwareprogramma IBM Statistical Package for the Social Sciences versie 25 (IBM SPSS 25) worden de statistische gegevens verwerkt.

De data die geanalyseerd worden:

· Demografische gegevens: leeftijd en geslacht

· Diagnose: ernst van de dysartrie

· Spraakverstaanbaarheid

· Intensiteit

· Fundamentele frequentie

· Prosodie

· Perceptuele beleving van het apparaat

16 Gezien het beperkt aantal proefpersonen, en het gebruik van twee onderzoeksprotocollen, worden de verschillende parameters beschrijvend weergegeven, en dit telkens voor beide onderzoeksgroepen samen. Bij het bespreken van de resultaten van de ‘Prosodietrainer’ is het belangrijk om in acht te nemen dat er slechts twee proefpersonen (6 en 7) geïncludeerd werden in OP2. Daarnaast werd de eerste proefpersoon beschouwd als outlier en zodus geëxcludeerd uit het onderzoek.

Om de interrater betrouwbaarheid van de perceptuele beoordeling van de ernst van de dysartrie na te gaan, zal de Intraclass CorrelatieCoëfficiënt (ICC) gebruikt worden. Elke proefpersoon werd door elke onderzoeker beoordeeld naar de algemene ernst van de dysartrie. Een excellente interrater betrouwbaarheid werd gevonden (p= 0,914).

RESULTATEN

Onderzoeksvraag 1: Is er sprake van een Lombard-effect bij patiënten met de ziekte van Parkinson die een geassocieerde hypokinetische dysartrie vertonen?

Op basis van de beschrijvende gegevens (tabel 2) wordt een algemene daling in de intensiteit waargenomen bij de opnames van het NSVO als het NSVO-Z in de ruisconditie. Doch zijn er een aantal uitkomsten die een stijging van intensiteit weergeven. Zo kan er gesteld worden dat de standaarddeviatie een grotere waarde vertoont bij de postmetingen. Deze bevinding kan teruggekoppeld worden naar de algemene perceptie van de onderzoekers tijdens de afnames, en wordt verder besproken in het partim ‘Discussie’.

Tabel 2: Intensiteit (dB) tijdens NSVO en NVSO-z bij beide onderzoeksprotocollen

Intensiteit NSVO (dB) Intensiteit NSVO-Z (dB)

PreM PoM1 PoM2 PreM PoM1 PoM2

Gemiddelde 29 26 26 43 39 37

St. Dev. * 6,78 9,67 10,86 7,78 11,34 8,67 * Standaarddeviatie

Drie van de acht proefpersonen (37,5%) ondervinden een stijging in de intensiteit bij de NSVO-afname (figuur 2). Voor OP1 wordt dit teruggevonden bij personen 2 en 4, waarbij de stijging schommelt tussen de 4 en 5 dB. Voor OP2 wordt een toename van ongeveer 5 dB teruggevonden bij proefpersoon 6.

Verder wordt geconstateerd dat zes van de acht proefpersonen (75%) een toename in intensiteit vertonen bij de NSVO-Z-afname (figuur 3). Voor OP1 gebeurt dit bij proefpersoon 1, 2 en 4. Binnen OP2 ervaren alle proefpersonen een stijging in intensiteit, maar enkel wanneer er een vergelijking wordt gemaakt tussen PoM1 en PoM2. De stijgingen schommelen tussen 0,6 en 10 dB. De indicaties en invloed van deze toenames worden verder besproken in het partim ‘Discussie’.

De gegevens van PoM2 van OP1 werden hier niet toegevoegd gezien er geen tegenhanger van OP2 aanwezig is (zie partim ‘Methode’).

17 Figuur 2: Evolutie gemiddelde intensiteit (dB) tijdens NSVO voor alle proefpersonen

Figuur 3: Evolutie gemiddelde intensiteit (dB) tijdens NSVO-Z voor alle proefpersonen

18

Onderzoeksvraag 2: Welke gevolgen heeft de ruis aanbieding op andere spraakkenmerken? Fundamentele frequentie

Op basis van de beschrijvende gegevens (tabel 3) kan gesteld worden dat de gemiddelde fundamentele frequentie (f0) een stijging ondergaat wanneer PreM met de PoM1 wordt vergeleken. Tussen PoM1 en

PoM2 stellen we een daling van f0 vast. Daarbij daalt f0 echter niet tot onder de gemiddelde geregistreerde

waarde tijdens de PreM.

Tabel 3: Fundamentele frequentie (Hz) tijdens NSVO en NVSO-z bij beide onderzoeksprotocollen

f0 NSVO (Hz) f0 NSVO-Z (Hz)

PreM PoM1 PoM2 PreM PoM1 PoM2

Gemiddelde 167 176 167 158 167 165

St. Dev. * 33,29 32,45 34,87 31,94 30,18 37,77 * Standaarddeviatie

Figuur 4 geeft duidelijk aan dat alle proefpersonen van OP1 en OP2 een stijging in f0 (in Hz) weergeven

tussen PreM en PoM1. Deze toenames schommelen tussen 0,5 Hz en 27 Hz. Ook bij de vergelijking tussen PoM1 en PoM2 wordt een toename geobserveerd, ongeacht het spraaksample of onderzoeksprotocol, bij proefpersoon 3, 5 en 7. Deze stijging schommelt tussen 1 en 11 Hz.

De gegevens van PoM2 van het OP1 werden hier niet toegevoegd gezien er geen tegenhanger van het OP2 aanwezig is (zie partim ‘Methode’).

Figuur 4: Evolutie gemiddelde f0 (Hz) tijdens NSVO voor alle proefpersonen

19 Figuur 5: Evolutie gemiddelde f0 (Hz) tijdens NSVO-Z voor alle proefpersonen

Spraakverstaanbaarheid

Op basis van de beschrijvende gegevens, weergegeven in tabel 4, kan er gesproken worden over een daling in de spraakverstaanbaarheid. Verder blijken de scores op zinsniveau hoger te zijn ten aanzien van de resultaten van het NSVO. Het NSVO-Z vertoont ook een plateau bij de vergelijking van beide postmetingen.

Tabel 4: Spraakverstaanbaarheid (%) bij beide onderzoeksprotocollen

Score NSVO (%) Score NSVO-Z (%)

PreM PoM1 PoM2 PreM PoM1 PoM2

Gemiddelde 82 75 66 87 85 85

St. Dev. * 11,78 20,56 23,38 15,60 15,02 18,11 * Standaarddeviatie

Een toename tussen PoM1 en PoM2 wordt opgemerkt bij proefpersonen 3 en 4, respectievelijk 18% en 2%, zoals weergegeven in figuur 6. Er is sprake van een plateau bij proefpersoon 5 doorheen de metingen, en bij proefpersoon 4 wanneer PreM met PoM1 wordt vergeleken (figuur 6). Verder wordt aangetoond dat proefpersonen 2, 3 en 7 een toename ondervinden tussen PreM en PoM1 van respectievelijk 7%, 2% en 1% (figuur 7).

20 Figuur 6: Evolutie spraakverstaanbaarheid op woordniveau - NSVO (%) voor alle proefpersonen

Figuur 7: Evolutie spraakverstaanbaarheid op zinsniveau - NSVO-Z (%) voor alle proefpersonen

Prosodie

De beschrijvende gegevens geven wisselende resultaten aan. De gemiddelde spreeksnelheid (in syll/s) bij lezen blijft constant gedurende het onderzoek (tabel 5). De gemiddelde articulatiesnelheid (in syll/s) ondervindt echter een grote daling gedurende de PoM1, wat vervolgens verandert in een plateau. Bij het bekijken van de pauzes tijdens het lezen (tabel 6) wordt duidelijk dat de totale en gemiddelde pauzeduur (in s) een daling vertonen in PoM1 en PoM2.

21 Op basis van de resultaten van het spreektempo bij navertellen (tabel 7) wordt vastgesteld dat spreeksnelheid constant blijft, net zoals bij het partim ‘Lezen’. De articulatiesnelheid doormaakt echter een stijging tussen de postmetingen.

Bij het bekijken van de pauzes tijdens het navertellen (tabel 8) wordt een omgekeerde trend ten aanzien van het partim ‘Lezen’ bevonden. De totale en gemiddelde pauzeduur stijgen en het aantal pauzes daalt in het verloop van de tijd.

Tabel 9 vertoont de beschrijvende gegevens van de intonatie, meer bepaald de accuraatheid bij het lezen en navertellen van een mededeling of vraag (in %). Hieruit kan worden waargenomen dat de accuraatheid bij lezen een daling doormaakt, wat stagneert tot een plateau tijdens de PoM1 en PoM2.

Tabel 5 : spreektempo bij lezen (in syll/s) van beide onderzoeksprotocollen

Spreektempo – bij lezen

Spreeksnelheid (in syll/s) Articulatiesnelheid (in syll/s)

PreM PoM1 PoM2 PreM PoM1 PoM2

Gemiddelde 2 2 2 12 3 3

St. Dev.* 0,35 0,88 0,54 20,64 1,06 0,77 *Standaardeviatie

Tabel 6: spreektempo bij lezen - pauzes van beide onderzoeksprotocollen

Spreektempo bij lezen - Pauzes

Totale Pauzeduur (in s) Gemiddelde Pauzeduur (in s) Aantal Pauzes

PreM PoM1 PoM2 PreM PoM1 PoM2 PreM PoM1 PoM2

Gemiddelde 16 11 9 3 1 1 11 12 11

St. Dev.* 9,48 4,12 4,23 4,38 0,24 0,27 6,22 2,76 2,83 *Standaarddeviatie

Tabel 7: spreektempo bij navertellen (in syll/s) van beide onderzoeksprotocollen

Spreektempo – bij navertellen

Spreeksnelheid (in syll/s) Articulatiesnelheid (in syll/s)

PreM PoM1 PoM2 PreM PoM1 PoM2

Gemiddelde 2 2 2 3 3 8

St. Dev. 0,79 0,84 1,47 0,81 0,52 11,09 *Standaarddeviatie

Tabel 8: spreektempo bij navertellen - pauzes van beide onderzoeksprotocollen

Spreektempo bij navertellen - Pauzes

22

PreM PoM1 PoM2 PreM PoM1 PoM2 PreM PoM1 PoM2

Gemiddelde 13 17 22 1 2 10 11 10 7

St. Dev.* 9,76 19,04 34,27 0,32 1,24 17,88 4,93 4,88 3,59 *Standaarddeviatie

Tabel 9: intonatie bij lezen en nazeggen (in %) van beide onderzoeksprotocollen

Intonatie

Accuraatheid bij lezen van mededeling of vraag (in %)

Accuraatheid bij nazeggen van mededeling of vraag (in %)

PreM PoM1 PoM2 PreM PoM1 Post2

Gemiddelde 71 71 63 82 78 78

St. Dev.* 17,69

14,74 16,01 15,20 24,27 23,13

*Standaarddeviatie

Bij vier van de zes personen (66%) treedt er een lichte daling van spreeksnelheid op bij navertellen (figuur 8). Voor OP1 gebeurt dit bij personen 3, 4 en 5 tijdens de eerste postmeting met een daling van maximaal 0,72 syll/s. Voor OP2 wordt een afname van 0,40 syll/s teruggevonden bij persoon 6.

De helft van de proefpersonen ondervindt een verbetering op vlak van accuraat lezen van een mededeling of vraag (figuur 9). Voor OP1 ondergaat enkel persoon 4 een toename van 6%. Alle proefpersonen (6 en 7) van OP2 ondervinden een stijging van respectievelijk 12% en 6%. De accuraatheid van persoon 3 blijft onveranderd gedurende het onderzoek. Zoals te zien op de grafische voorstellingen werd de eerste proefpersoon geëxcludeerd uit de resultaten. Deze werd beschouwd als een outlier (zie partim ‘Methode’).

23 Figuur 9: Evolutie intonatie: Accuraatheid bij lezen van mededeling of vraag (%) voor alle proefpersonen

Onderzoeksvraag 3: Hoe ervaren patiënten met de ziekte van Parkinson de ruisaanbieding?

Deze onderzoeksvraag wordt getracht beantwoord te worden door de vragenlijsten en de visueel analoge schalen omtrent vermoeidheid per onderzoeksprotocol beschrijvend weer te geven.

Zoals te zien in onderstaande tabel 10 zijn de proefpersonen verdeeld wat betreft hun antwoorden omtrent de bruikbaarheid, het comfort en de afleiding. Enkel over de technische aspecten blijkt een groot deel van de proefpersonen relatief unaniem.

De aanbreng- en gebruikswijze worden globaal positief gescoord, en dit over beide onderzoeksprotocollen. De stelling omtrent gebruiksvriendelijkheid wordt over het algemeen relatief negatief beoordeeld door OP1 (60%). Dit staat lijnrecht ten aanzien van de bevindingen van OP2, waarbij elke proefpersoon een positieve score toewijst. Er wordt een negatieve score toebedeeld bij de stelling omtrent het gebruik gedurende de hele dag, en dit voor beide onderzoeksgroepen. Slechts ¼ en ⅓ (respectievelijk OP1 en OP2) geeft aan dit wel doorheen de hele dag te kunnen dragen.

De stellingen rond comfort getuigen van onenigheid, en dit voornamelijk wanneer OP1 wordt beschouwd. De bewering omtrent discomfort vertoont een positieve score bij 60%, en uitgesproken tegengestelde mening bij 40%. Dezelfde resultaten worden teruggevonden bij de stelling omtrent belemmering. Andersom vertoont OP2 unanimiteit betreft het discomfort bij het dragen (100% eerder oneens) en de belemmering in het dagdagelijkse leven (100% eerder eens). De ruis wordt door de meerderheid als oncomfortabel gescoord, respectievelijk ¾ voor OP1 en ⅔ voor OP2. Gelijkende resultaten worden teruggevonden voor de bewering rond het voorkomen, waarbij wordt aangegeven dit niet storend te vinden (OP1: 80%, OP2: 100%).

Het partim ‘Afleiding’ zorgt voor verdeeldheid bij OP2. Zo vertoont elke proefpersoon een andere score bij de stellingen rond gebruik tijdens gesprekken en onzekerheid, doch geeft de meerderheid (⅔) een negatieve score. Dit gaat in tegen de bevindingen bij het OP1, waarbij 60% telkens aangeeft deze vragen positief te scoren. Over de toepassing in de nabijheid van familie, vrienden en anderen lijken beide onderzoeksgroepen het eens te zijn. Zo geeft respectievelijk 60% en 66,7% aan dit inderdaad te durven hanteren in de aanwezigheid van de beschreven groepen.

24 De scores rond de technische aspecten vertonen een unaniem beeld. Alle proefpersonen over beide onderzoeksprotocollen geven aan geen trillingen of pieptonen te ervaren. Verder scoort de overgrote meerderheid de ruisaanbieding als adequaat (OP1: 80%, OP2: 100%). Wat betreft de stelling rond het aanraden van de applicatie, geeft 100% van OP2 dit eerder eens te scoren. Binnen OP1 is er duidelijke onenigheid over deze stelling, maar de meerderheid (60%) zou dit inderdaad aanraden.

Opvallend bij deze resultaten is de discrepantie tussen de score bij de vraag ‘Vindt u het storend in uw voorkomen/uiterlijk?’, waarbij de proefpersonen dit niet zo ervaren, en de score bij de vraag ‘Zou u enige onzekerheid ervaren tijdens het dragen?’, waarbij de meerderheid aangeeft inderdaad onzekerheid te ondervinden. Dit contrast wordt verder aangehaald in het partim ‘Discussie’.

Tabel 10: Resultaten vragenlijst (in %) per onderzoeksprotocol

BEIDE ONDERZOEKSPROTOCOLLEN

Oneens (in %) Eerder oneens (in %) Eerder eens (in %) Eens (in %) BRUIKBAARHEID OP 1 OP 2 OP 1 OP 2 OP 1 OP 2 OP 1 OP 2 1. Vindt u deze applicatie gebruiksvriendelijk? 40 0 20 0 0 33,3 40 66,7

2. Is het volgens u makkelijk aan te brengen?

0 0 0 0 20 66,7 80 33,3

3. Vindt u de gebruikswijze duidelijk?

20 0 0 0 20 33,3 60 66,7

4. Zou u deze applicatie gedurende de hele dag dragen?

60 0 20 66,7 0 33,3 20 0

COMFORT

5. Ervaarde u de ruis als oncomfortabel?

0 0 20 33,3 40 66,7 40 0

6. Ervaarde u enig discomfort bij het dragen?

40 0 0 100 40 0 20 0

7. Zou deze applicatie u belemmeren in het dagelijks leven?

40 0 0 0 40 100 20 0

8. Vindt u het storend in uw voorkomen/uiterlijk?

80 33,3 0 66,7 0 0 20 0

AFLEIDING

9. Zou u deze applicatie frequent gebruiken tijdens gesprekken?

40 33,3 0 33,3 20 33,3 40 0

10. Zou u dit hanteren bij familie/vrienden?

40 0 0 33,3 20 66,7 40 0

11. Zou u dit hanteren bij anderen?

40 0 0 33,3 20 66,7 40 0

12. Zou u enige onzekerheid ervaren tijdens het dragen?

40 33,3 0 33,3 40 33,3 20 0

TECHNISCHE ASPECTEN

13. Ervaarde u enige trillingen tijdens gebruik?

100 66,7 0 33,3 0 0 0 0

14. Hoorde u enige pieptonen tijdens gebruik?

100 66,7 0 33,3 0 0 0 0

15. Werd het ruis op een adequate manier aangeboden?

25 16. Zou u deze applicatie

aanraden aan anderen?

20 0 20 0 20 100 40 0

De onderstaande visuele voorstelling (figuur 10) geeft nogmaals de algemene ervaring van de applicatie weer. Hierbij worden de schalen telkens aan de hand van een gemiddelde score weergegeven. De negatieve vraagstelling werd hierbij telkens omgekeerd om de juiste score te representeren. Een hogere score geeft een positieve positie ten aanzien van de subschaal aan. Vanaf score 2 of lager, wordt de subschaal als negatief gescoord door de proefpersonen. Algemeen kan er opgemerkt worden dat de meningen over de beide protocollen heen relatief gelijklopend zijn. Alleen bij het partim ‘Bruikbaarheid’ lijkt het tweede onderzoeksprotocol dit eerder positiever te ervaren. Men kan speculeren dat dit toe te schrijven is aan het feit dat de applicatie die hierbij werd gebruikt, professioneel was uitgewerkt. Natuurlijk kan dit ook te maken hebben met de relatief jonge leeftijd van OP2. Deze zullen mogelijks meer kennis hebben met het algemene gebruik van een laptop, en dit geeft hen ook een duidelijker beeld over de applicatie en de mogelijke bruikbaarheid. Elke subschaal kent een positieve score.

Figuur 10: Resultaten vragenlijst per subschaal per onderzoeksprotocol

De resultaten rond het effect van vermoeidheid worden per onderzoeksprotocol beschreven. In OP1 wordt tijdens de drie meetmomenten de algemene vermoeidheid nagegaan door middel van visueel analoge schalen. Deze resultaten worden weergegeven in onderstaande lijndiagrammen. Zoals te zien op de figuur 11 ondervinden proefpersonen 1, 3, 4 en 5 een stijgende vermoeidheid tussen PreM en PoM1. Proefpersonen 1 en 5 blijven deze stijging aanhouden tot PoM2.

26 Figuur 11: Evolutie vermoeidheid voor het eerste onderzoeksprotocol

In OP2 werd de term vermoeidheid meer gespecificeerd door deze in drie aparte onderdelen te bevragen (zie partim ‘Methode’). In lijndiagram 12 wordt de algemene vermoeidheid van de proefpersonen weergegeven per meting. Er worden geen grote stijgingen of dalingen waargenomen. Enkel proefpersoon 8 blijft een stijgend patroon vertonen gedurende de metingen.

In onderstaand lijndiagram 13 wordt de vermoeidheid ten gevolge van spraakgerelateerde taken van de proefpersonen weergegeven per meting. De laatste proefpersoon (8) ondervindt opnieuw een stijgende vermoeidheid gedurende het hele onderzoek, met een forse toename tussen PoM1 en PoM2. Er worden iets steilere stijgingen en dalingen waargenomen omtrent vermoeidheid ten gevolge van spraakgerelateerde taken.

Lijndiagram 14 illustreert de vermoeidheid ten gevolge van ruis van de proefpersonen per meting. Proefpersoon 7 start met een hogere perceptie van de vermoeidheid; deze discrepantie tussen proefpersoon 7 en de andere proefpersonen is hier minder groot in vergelijking met de andere vermoeidheidsmetingen. Alle proefpersonen ondervinden een zekere toename in vermoeidheid ten gevolge van ruis.

27 Figuur 12: Evolutie algemene vermoeidheid van het tweede onderzoeksprotocol

Figuur 13: Evolutie vermoeidheid ten gevolge van de spraakgerelateerde taken voor het tweede onderzoeksprotocol

28 Figuur 14: Evolutie vermoeidheid ten gevolge van de ruis voor het tweede onderzoeksprotocol

29

DISCUSSIE

Dysartrie is een veelvoorkomende spraakstoornis bij personen met de ziekte van Parkinson en heeft een bijzonder grote impact op de levenskwaliteit. Omdat therapie belangrijk is, maar generalisatie moeilijk, wordt er frequent onderzoek gedaan naar het effect van prothetische therapie zoals onder meer het gebruik van een pacing bord om het spreektempo te verlagen of Delayed Auditory Feedback (DAF) (Helm, 1979 & Yates, A.J., 1963). De reeds beschreven case-studie van Rubow en Swift (1985) gaf blijk van generalisatie van de bevindingen naar het dagelijks leven bij het gebruik van een biofeedbackapparaat. Op basis van deze studie kan er dus gesuggereerd worden dat het gebruik van een draagbaar apparaat, buiten de praktijk, kan helpen bij de transfer van de therapietechnieken naar het dagelijks leven. Deze bevinding leidde dan ook tot het basisidee van volgend onderzoek. Zo wordt hier een andere automatische respons, namelijk het Lombard-effect, onderzocht in functie van implementatie in de klinische praktijk. Reeds enkele onderzoeken werden uitgevoerd naar de impact van het Lombard-effect, maar tot op heden zijn de resultaten naar het effect van Lombard op spraakverstaanbaarheid beperkt en heterogeen. Omdat een toename van intensiteit en spraakverstaanbaarheid frequente therapiedoelen zijn, maar weinig onderzocht, werden deze parameters betrokken in het huidige onderzoek. Het doel van deze studie is een case-series uitvoeren van een volledig nieuw onderzoeksprotocol, waarbij er duidelijkheid wordt nagestreefd omtrent het effect van ruis op de dysartrische spraak bij personen met de ziekte van Parkinson. De resultaten van dit onderzoek tonen een positieve impact van het Lombard-effect aan op de parameter ‘Intensiteit’ bij drie van de acht proefpersonen (37,5%). Twee casussen presenteren zich met een duidelijk Lombard-effect bij beide spraakverstaanbaarheidsmetingen (casus 2 en 4). Wanneer deze resultaten worden teruggekoppeld aan bevindingen in de literatuur, kunnen er een aantal discrepanties opgemerkt worden. Binnen elk onderzoek (1, 2, 14, 17, 19, 23), met uitzondering van Ho et al. (1999), kan gesteld worden dat de gehele onderzoeksgroep een Lombard-effect vertoont. De bevindingen uit het onderzoek van Ho et al. sluiten beter aan met dit onderzoek. Zo werd ook hier aangegeven dat de intensiteitsregulatie erg variabel was bij de Parkinsongroep, maar er werden geen exacte percentages gegeven.

Het Lombard-effect dat in deze studie gerapporteerd werd, schommelt tussen 4 dB en 10 dB. Dit is in lijn met de bevindingen van voorgaande studies, waarbij stijgingen van 1 dB tot 12 dB werden bericht. De onderzoeken waarbij verschillende soorten ruisniveaus werden gebruikt (Adams en Lang, 2005; Dykstra et al., 2012) indiceren een duidelijk verband tussen de stijging in ruisniveau en in intensiteitsniveau. Een bijkomende vaststelling dat in vrijwel elk onderzoek naar voor komt, is het verschil in intensiteitsniveau tussen beide onderzoeksgroepen in het voordeel van de controlegroep (gemiddeld 2-4 dB). Gezien er deze studie geen controlegroep includeerde, kunnen deze bevindingen niet geconfirmeerd worden.

Bij verdere analyse van de positieve casussen binnen dit onderzoek, kan er opgemerkt worden dat deze profielen enorm uiteenlopend zijn. Wel betreft het twee vrouwelijke proefpersonen. Binnen de literatuur bestaat er discussie omtrent de impact van geslacht op het Lombard-effect. Zo rapporteerde Egan (1972), in tegenstelling tot Junqua et al. (1993), dat vrouwen meer vatbaar zijn voor het Lombard-effect.

Het uitblijven van het Lombard-effect bij andere cases kan mogelijk gerelateerd zijn aan volgende bevindingen. Vooreerst wordt binnen dit onderzoek geopteerd voor een andere soort ruisaanbieiding in vergelijking met de literatuur, namelijk unilateraal. Dit werd beslist in kader van de bruikbaarheid in de dagelijkse setting. Mogelijks kan deze keuze een impact hebben gehad op de verkregen resultaten. Ook de aanwending van intermittente ten opzichte van continue ruis kan een andere resultaat hebben veroorzaakt. Deze intermittente ruis werd naar algemene perceptie soms met een vertraging ingezet, waardoor dit mogelijks een uitblijven van het effect kan verklaren. Zo schrokken de meeste proefpersonen eveneens telkens wanneer de ruis terug aansprong, dit werd niet gezien bij OP1 met een continue ruisaanbieding. In hoeverre deze reactie het onderzoek beïnvloed heeft, is moeilijk in te schatten, ook in de literatuur wordt dit niet gerapporteerd. Verder werd hier, net zoals in de literatuur, telkens gebruik gemaakt van een relatief kleine onderzoeksgroep (variatie tussen n=10 en n=30), waardoor de vraag rijst

30 betreft de generaliseerbaarheid van de beschreven resultaten. Daarnaast kan er ook heel wat heterogeniteit opgemerkt worden wanneer het huidig onderzoeksprotocol naast deze uit de literatuur wordt gelegd. Onder meer de ruisaanbieding (variatie tussen 25-90 dB SPL), de soort ruis (wit, roos, multi talker), alsook de onderzochte condities (lezen van ‘Grandfather Passage’ ten aanzien van bespreken van de ‘Cookie Theft Picture’) zijn duidelijk verschillend. Het is dus moeilijk de onderzoeken op een adequate manier tegenover elkaar te stellen. Er is onenigheid over welke factoren het uitblijven van het Lombard-effect in de andere cases heeft uitgelokt.

Algemeen mag de impact van de gerapporteerde stijgingen niet onderschat worden. Geluidsniveau is een logaritmisch schaal waardoor men over het algemeen kan men stellen dat een toename van 10 decibel wordt ervaren als een verdubbeling van de luidheid. Dit komt overeen met een vertienvoudiging van de energie. Elke kleine verandering in dB kan dus enorme impact hebben op het perceptuele niveau. Drie van de acht proefpersonen (37,5%) vertonen winst in spraakverstaanbaarheid op foneem- en zinsniveau. Gezien dit onderzoek als eerste poogde om op een gestandaardiseerde wijze spraakverstaanbaarheid in de Lombard-conditie na te gaan, is er geen literatuur voorhanden om deze bevindingen mee te vergelijken.

Wanneer de positieve cases in verband worden gebracht met elkaar, kan gesteld worden dat ze een zeer gelijkend profiel bezitten. De drie casussen zijn vrouwen, die een lichte tot matige dysartrie vertonen, en met een ziekteduur van vijf tot acht jaar. De leeftijd varieert wel sterk, met een leeftijdsrange van 50 tot 85 jaar. Slechts bij 1 van de 3 werd echter een Lombard-effect vastgesteld.

Proefpersonen die een toename in spraakverstaanbaarheid vertonen, presenteren zich met een lichte tot matige dysartrie. Dit is bijzonder aangezien de mogelijkheid om winst te boeken in kader van spraakverstaanbaarheid hier eerder beperkt is. Zo werd ook onder meer door Hammen et al. (1994) beschreven dat mensen met een meer ernstige dysartrie minder snel een plafond-effect zouden ondervinden, gezien hun mogelijkheden tot toename veel groter zijn. Binnen dit onderzoek kunnen mogelijks andere factoren een rol spelen dan uitsluitend de ernst van de dysartrie. Het geslacht, alsook de ziekteduur hebben mogelijks een effect op de resultaten. De cases die een stijging in deze parameter vertonen, presenteren zich namelijk met een gelijkend profiel voor deze factoren. Maar ook het reeds volgen van logopedische therapie of het stadium van de ziekte van Parkinson kan een mogelijke impact hebben. Deze laatste elementen werden niet verder onderzocht in huidige studie, maar sommigen werden alvast aangehaald in een aantal onderzoeken. In het onderzoek van Holmes en collega’s (2000) werd onder meer bevonden dat personen in met een langere ziekteduur een verminderde intensiteit en fundamentele frequentie vertonen dan personen waarbij de diagnose recent gesteld werd. Verder documenteerde een studie van Ramig et al. (1995) een lichte correlatie tussen de ernst van de dysartrie en de ziekteduur. Eveneens werd een matige correlatie tussen de dysartrische kenmerken en het stadium van de ziekte aangetoond. De onderzoekers Logemann et al. (1978) hadden hier een mogelijke hypothese voor. Zij stelden dat deze degeneratie te wijten is aan beginnende larynxafwijkingen die in verloop van tijd evolueren tot afwijkingen aan de linguale en labiale neuromusculaire controle.

Bij de parameter ‘Fundamentele frequentie’ werden positieve cases teruggevonden. Deze stijging was te verwachten, aangezien een toename van luidheid een automatische toename van toonhoogte genereert (Stevens, 1935). Ruisapplicatie resulteert bij alle casussen (100%) in een toename van f0. De grootste

stijging binnen deze groep wordt opmerkelijk teruggevonden bij de enige mannelijke proefpersoon. De onderzoeken van Quedas et al. (2007) en Gryczka et al. (2011) confirmeren deze bevindingen. De stijgingen binnen dit onderzoek schommelen tussen 0,5 Hz en 27 Hz, wat in lijn ligt met de bevindingen van Quedas et al. (2007), waarbij een variatie van 0,4 tot 21 Hz werd aangetoond.

Opvallend is dat in beide groepen van dit onderzoek de mannen de grootste stijging in f0 laten zien. Dit is

conform het reeds genoemde onderzoek van Holmes (2000) waarbij er beschreven werd dat bij mannen een grotere stijging te vinden was. Binnen datzelfde onderzoek werd een daling van pitch bij de vrouwelijke