De incidentie, ernst en het type dysartrie na beroerte in een acute setting

DE INCIDENTIE, ERNST EN HET TYPE

DYSARTRIE NA BEROERTE IN EEN

ACUTE SETTING

Aantal woorden: 9028

Lisa Bliki en Anne-Sophie Volkaerts

Promotor: Prof. dr. Veerle De Herdt

Copromotor: dr. Batens

Mentor: drs. De Cock

Masterproef voorgelegd voor het behalen van de graad master in de richting Logopedische en Audiologische Wetenschappen: afstudeerrichting logopedie

3

W

Het heeft ons twee jaar bloed, zweet en tranen gekost, maar we zijn trots dit resultaat te kunnen voorleggen. Dit was niet mogelijk geweest zonder de hulp van enkele mensen die we via deze weg graag willen bedanken.

We willen eerst en vooral onze oprechte dank betuigen aan Prof. dr. De Herdt voor de geboden kans en het vertrouwen om aan dit onderzoek mee te werken en voor het interessante onderwerp dat ons doorheen dit proces enorm bleef boeien.

Ten tweede willen we ook dr. Batens en drs. De Cock bedanken voor het verzamelen van de spraakopnames en alle tijd die ze vrijmaakten om ons te ondersteunen met opbouwende feedback en kritische suggesties. We willen hen ook graag bedanken voor hun aanstekelijk enthousiasme en hun aanspreekbaarheid.

Vervolgens bedanken we graag de patiënten voor hun deelname en medewerking aan dit onderzoek. Daarnaast verdienen onze ouders en zussen ook een vermelding in dit dankwoord voor het nalezen van deze masterproef. Ze hadden grenzeloos geduld en steunden ons met motiverende woorden. Ze bleven in ons geloven en waren onze rots in de branding gedurende deze opleiding.

Tot slot willen we elkaar ook graag onderling bedanken voor de vlotte samenwerking en de steun. Het was verrijkend om inzichten met elkaar te delen en samen tot dit resultaat te komen.

Lisa Bliki & Anne-Sophie Volkaerts juni 2020

5

I

3.3.2.OBJECTIEVE ANALYSE VAN AKOESTISCHE PARAMETERS ... 22

3.3.3.AUDITIEF-PERCEPTUELE ANALYSE VAN SPRAAKKENMERKEN ... 23

4. DISCUSSIE ... 25

5. CONCLUSIE ... 29

6. REFERENTIES ... 30

6

A

(N

)

Achtergrond: Dysartrie wordt gedefinieerd als een motorische spraakstoornis ten gevolge van schade

aan het centraal of perifeer zenuwstelsel. Het is een vaak voorkomende spraakstoornis na een acute ischemische beroerte. De incidentie van dysartrie wordt in een acute setting op 42% geschat. Het meest voorkomende type zou een unilateraal upper motor neuron (UUMN)-dysartrie zijn. De ernst van dysartrie na beroerte wordt als mild tot matig beoordeeld. De behandeling van ischemische beroerte evolueerde de laatste jaren aanzienlijk met nieuwe reperfusietherapieën als intraveneuze trombolyse en trombectomie. Welke effecten deze nieuwe technieken hebben op de incidentie, de ernst en het type van dysartrie in een acute setting zijn nog onbekend.

Doelstelling: Het doel van deze studie is het effect van acute reperfusietherapie op de incidentie, ernst

en het type dysartrie nagaan samen met de meest voorkomende spraakkenmerken, binnen de eerste drie dagen na aanvang van een eerste acute ischemische beroerte.

Methode: In deze prospectieve studie werden alle patiënten die werden opgenomen op de Stroke Unit

van het Universitair Ziekenhuis in Gent met een eerste ischemische beroerte geïncludeerd. Elke patiënt kreeg de standard of care, waaronder een eventuele behandeling met trombolyse en/of trombectomie. De National Institutes of Health Stroke Scale (NIHSS) werd bij alle patiënten afgenomen en de incidentie van dysartrie na een beroerte werd bepaald aan de hand van een logopedische screening. Van patiënten bij wie een dysartrie werd vastgesteld, werd een audio-opname gemaakt van zeven spraakproductietaken: maximale fonatietijd (MFT), maximale luidheid, glijtonen, diadochokinese, voorlezen van een gestandaardiseerde tekst, semi-gestructureerd interview en het Nederlands Spraakverstaanbaarheidsonderzoek – Zinnen (NSVO-Z). De spraakstalen werden door twee masterstudenten logopedie afzonderlijk beoordeeld en nadien werd er tot een consensus gekomen indien nodig. Het doel van de evaluatie was enerzijds om de ernst van dysartrie na te gaan met behulp van de Nijmeegse Dysartrieschaal, waarbij de spraak op functieniveau en activiteitenniveau beoordeeld werd. Anderzijds was het doel ook om de meest voorkomende types en kenmerken van dysartrie na een eerste acute ischemische beroerte na te gaan via een auditief-perceptuele beoordeling van de 38 kenmerken van Darley, Aronson & Brown (DAB) en een objectieve analyse van akoestische parameters. De resultaten van patiënten met reperfusietherapie werden vergeleken met de resultaten van patiënten die geen reperfusietherapie kregen.

Resultaten: In deze studie werden 131 patiënten met een eerste ischemische beroerte geïncludeerd.

Van deze patiënten werd 49% gediagnostiseerd met een dysartrie en werd de ernst het vaakst als minimaal tot mild beoordeeld. Het UUMN-type was het meest voorkomende type, gevolgd door de gemengde vorm. ‘Ruwe stem’ en ‘onnauwkeurige consonanten’ werden als vaak voorkomende spraakkenmerken gevonden. Er werden geen significante verschillen gevonden tussen de patiënten met en zonder reperfusietherapie voor incidentie, ernst en type van dysartrie. Enkel bij de meest voorkomende spraakkenmerken werden enkele significante verschillen opgemerkt. Patiënten die een reperfusietherapie kregen, scoorden significant slechter voor de cluster ‘resonantie’ en significant beter voor de cluster ‘articulatie’ en het bijhorend kenmerk ‘onnauwkeurige consonanten’.

Conclusie: Er werden geen significante verschillen gevonden tussen de patiënten met en zonder acute

reperfusietherapie voor incidentie, type en ernst van dysartrie. Enkel wat bepaalde perceptuele parameters betreft, werden significante verschillen gevonden. Verder onderzoek met een grotere proefgroep en gedurende een langere termijn is nodig om na te gaan of de nieuwe behandelmethodes een positief effect hebben op de revalidatie en het herstel van patiënten.

7

A

(E

)

Background: Dysarthria is defined as a motor speech disorder resulting from damage to the central or

peripheral nervous system. It is a common speech disorder after an acute ischemic stroke. In literature, the incidence of dysarthria in an acute setting is estimated at 42%. The most common type is said to be a unilateral upper motor neuron (UUMN)-dysarthria. The severity of post-stroke dysarthria is assessed as mild to moderate. The treatment of ischemic stroke has evolved considerably in recent years with new reperfusion techniques such as intravenous thrombolysis and thrombectomy. The effects of these new techniques on the incidence, severity and type of dysarthria in an acute setting are still unknown.

Objective: The aim of this study is to investigate the effect of acute reperfusion therapy on the incidence,

severity and type of dysarthria, together with the most common speech characteristics, within the first three days after the onset of a first acute ischemic stroke.

Method: In this prospective study, all patients admitted to the Stroke Unit of the University Hospital in

Ghent with a first ischemic stroke were included. Each patient was assigned the standard of care, including possible treatment with thrombolysis and/or thrombectomy. The National Institutes of Health Stroke Scale (NIHSS) was taken from all patients and the incidence of post-stroke dysarthria was determined using a speech therapy screening. An audio recording of seven speech production tasks was made of patients diagnosed with dysarthria: maximum phonation time (MPT), maximum loudness, gliding, diadochokinesis, reading a standardized text, semi-structured interview and the ‘NSVO-Z’ or ‘Nederlandstalig Spraakverstaanbaarheidsonderzoek – Zinnen’ (Dutch Intelligibility Assessment – Sentence Level). The speech samples were judged by two master's speech therapy students separately, and afterwards a consensus was reached if necessary. The purpose of the evaluation was, on the one hand, to check the severity of dysarthria by using the Nijmeegse Dysartrieschaal (Nijmegen Dysarthria scale), in which speech is assessed at function level and activity level. On the other hand, the aim was also to investigate the most common types and characteristics of dysarthria after a first acute ischemic stroke through an auditory-perceptual assessment of the 38 characteristics of Darley, Aronson & Brown (DAB) and an objective analysis of acoustic parameters. The results of patients with reperfusion therapy were compared with the results of patients who did not receive reperfusion therapy.

Results: 131 patients with a first ischemic stroke were included in this survey. Of these patients, 49%

were diagnosed with dysarthria and the severity was most often assessed as minimal to mild. The UUMN type was the most common type, followed by the mixed form. ‘Harsh voice’ and ‘imprecise consonants’ were found to be frequently occurring speech characteristics. No significant differences were found between patients with and without reperfusion therapy for incidence, severity and type of dysarthria. Only for the most common speech characteristics, some significant differences were found. Patients who received a reperfusion therapy scored significantly worse for the cluster 'resonance' and significantly better for the cluster 'articulation' and the associated characteristic 'imprecise consonants'.

Conclusion: No significant differences were found between patients with and without acute reperfusion

therapy for incidence, type and severity of dysarthria. Only some of the perceptual parameters were found to differ significantly. Further research with a larger trial group and over a longer period of time is necessary to determine whether the new treatment methods have a positive effect on the rehabilitation and recovery of patients.

8

1. I

Een beroerte of cerebrovasculair accident (CVA) wordt in de literatuur gedefinieerd als een acute episode van focale dysfunctie van de hersenen, het netvlies of het ruggenmerg die zich langer dan 24 uur manifesteert of ongeacht de duur van de symptomen wanneer er een focale infarctzone of bloeding zichtbaar is bij beeldvorming (Hankey, 2017; Sacco et al., 2013).

Er zijn twee soorten CVA’s. Een hemorrhagie, ook wel hersenbloeding genoemd en een ischemie, ook wel herseninfarct genoemd (Santens & De Letter, 2010). Uit verschillende studies blijkt dat de laatste soort het grootste deel van de beroertes (85%) vormt (Kirkman, Citerio, & Smith, 2014). Bij een ischemie is er een tekort aan bloedtoevoer en zuurstof waardoor het zenuwweefsel afsterft (Santens & De Letter, 2010). Dit kan worden veroorzaakt door een trombus of een embool (Dirnagl, Iadecola, & Moskowitz, 1999). Een trombus is een bloedstolsel op een atherosclerotische binnenwand van een bloedvat, in dit geval een bloedvat van de hersenen. Een embool is een bloedstolsel dat afkomstig is van elders in het lichaam en een nauwer bloedvat in de hersenen afsluit. Naast een ischemie en hemorrhagie moet ook de transient ischemic attack (TIA) vermeld worden. Dit is een kortstondige insufficiëntie van de bloedvoorziening in een bepaald deel van de hersenen waarbij de symptomen verdwijnen binnen de 24 uur na het optreden ervan. Tegenwoordig wordt het tijdsbestek van 24 uur echter als te lang beschouwd omdat 30 tot 50 procent van de TIA’s hersenschade vertonen op beeldvorming. Hierdoor spreken sommigen van een nieuwe definitie waarbij de symptomen verdwijnen binnen het uur na aanvang ervan en zonder enige evidentie van een acuut infarct. Een TIA is minder ernstig dan een hemorrhagie en een ischemie omdat de getroffen neuronen niet volledig afsterven (Boon, 2018; Easton et al., 2009; Simmatis, Scott, & Jin, 2019). Een TIA is echter wel vaak een voorbode van een herseninfarct. Uit onderzoek blijkt dat 8 tot 12% van de patiënten met een TIA binnen de zeven dagen een beroerte doet en 11 tot 15% binnen één maand. (Coull, Lovett, Rothwell, & Oxford Vascular, 2004).

De standaardbehandeling van een ischemie is een intraveneuze trombolyse. Bij een trombolyse wordt een trombolyticum (bloedverdunner) toegediend. Meestal wordt als trombolyticum recombinant Tissue Plasminogen Activator (r-TPA) gebruikt (0,9mg/kg, maximale dosis van 90 mg gedurende 60 minuten met initieel 10% van de dosis tijdens de eerste minuut) (Powers et al., 2018). Dit zorgt voor een versnelde afbraak van de bloedklonter waardoor rekanalisatie en reperfusie verkregen wordt (Bateman, 2019). Het doel is het herstellen van de verstoorde bloedtoevoer naar de ischemische penumbra voordat onomkeerbare neurale dood optreedt (Kirkman et al., 2014). De penumbra is de zone rond de infarctkern waar het ischemische letsel minder ernstig is en de neuronen nog levensvatbaar zijn (Wu, Wu, Tali, & Yuh, 2018). Hoe sneller r-TPA wordt toegediend na aanvang van de symptomen, hoe groter de voordelen voor de patiënt en hoe kleiner het risico op een bloeding (Bateman, 2019; Lees et al., 2010). Volgens de huidige richtlijnen wordt trombolyse enkel toegediend wanneer er kan worden aangetoond dat de tijd vanaf onset van de symptomen niet langer dan 4,5 uur bedraagt. Bij 14 tot 27% van de beroertes is het tijdstip van de onset echter niet gekend, omdat de symptomen pas gezien worden wanneer de patiënt ontwaakt uit zijn slaap. Recenter onderzoek ging het effect na van trombolyse bij patiënten van wie de aanvangstijd van de symptomen onbekend is. Men vond dat de functionele outcome van deze patiënten beter was wanneer ze trombolyse kregen dan wanneer placebo werd toegediend. Hieruit kan geconcludeerd worden dat, ook wanneer de tijd vanaf de aanvang van de symptomen meer dan 4,5 uur bedraagt, sommige patiënten wel baat kunnen hebben bij een trombolyse (Thomalla et al., 2018).

9 Een nieuwere vorm van reperfusietherapie die kan worden toegepast bij ischemische beroertes is trombectomie. Trombectomie is een minimaal-invasieve techniek waarbij men mechanisch, via een katheter in de lies de bloedklonter in de hersenen verwijdert. Deze behandeling wordt onmiddellijk uitgevoerd wanneer er een klonter zichtbaar is op de beeldvorming. Trombectomie kan ook gebruikt worden bij patiënten die niet in aanmerking komen voor een intraveneuze trombolyse, bijvoorbeeld wanneer de patiënt een verhoogd risico heeft op bloedingen of reeds buiten het tijdsbestek valt. Daarnaast kan trombectomie gebruikt worden bij patiënten die geen vooruitgang tonen na trombolyse (Kirkman et al., 2014). Onderzoeken wijzen op een positief effect van trombectomie. Patiënten die een trombectomie kregen in combinatie met medische zorg hebben een betere functionele outcome na drie maanden dan patiënten die enkel medische zorg kregen. Dit effect neemt af met de toenemende tijd tussen de aanvang van de symptomen en het uitvoeren van de trombectomie (Saver et al., 2016). Elke vertraging van een uur gaat gepaard met meer functionele afhankelijkheid en invaliditeit (Goyal et al., 2016; Powers et al., 2018; Saver et al., 2016). Studies toonden aan dat een trombectomie moet worden uitgevoerd binnen de 8 uur na onset van de eerste symptomen (Kirkman et al., 2014). Recenter onderzoek, de DAWN-trial, wijst er echter op dat patiënten bij wie de trombectomie 6 tot 24 uur na het optreden van de eerste symptomen wordt uitgevoerd, nog steeds een betere outcome hadden wat betreft invaliditeit (Nogueira et al., 2018).

Een beroerte brengt veel geassocieerde stoornissen met zich mee. Naast hemiplegie zijn dysfagie, dysartrie en afasie de meest voorkomende neurologische aandoeningen na een eerste beroerte (Lubart et al., 2005). Op vlak van communicatiestoornissen is dysartrie de meest voorkomende stoornis (Chand-Mall & Vanaja, 2017).

In de literatuur wordt dysartrie algemeen gedefinieerd als een verzameling van spraakstoornissen ten gevolge van afwijkingen in de spiercontrole van het spraakmechanisme. De oorzaak van dysartrie is te vinden in schade aan het centrale of perifere zenuwstelsel (Cannito, 2014; Darley, Aronson, & Brown, 1968; Flowers, Silver, Fang, Rochon, & Martino, 2013; Kumral, Celebisoy, Celebisoy, Canbaz, & Calli, 2007; Simmons & Mayo, 1997). Patiënten met dysartrie ondervinden naast problemen met articulatie vaak ook problemen op vlak van ademhaling, fonatie, resonantie en prosodie (Darley et al., 1968; Kumral et al., 2007). Bij dysartrie treedt uitval van het spraakmechanisme zelden geïsoleerd op. Vaak zal het gecombineerd voorkomen met uitval van andere spieren (Joseph R. Duffy & Kent, 2001). De incidentie van dysartrie na beroerte werd reeds in verschillende onderzoeken nagegaan. In een acute setting werd een incidentie gevonden van 42% in twee onafhankelijke onderzoeken (Flowers et al., 2013; Lawrence et al., 2001). Andere studies vinden een hogere incidentie, 57,7% of 69,5% (Ali, Lyden, & Brady, 2015) of een lagere incidentie, 25% of 26% (Lubart et al., 2005; Stipancic et al., 2019). Bij deze zes onderzoeken werden de gegevens steeds verzameld binnen de eerste dagen na aanvang van de beroerte. Bij Flowers et al. (2013) werd 9,7% van de patiënten behandeld met trombolyse en bij Stipancic (2019) kreeg 19% een trombolyse en 17% een trombectomie. De andere onderzoeken maken geen duidelijke vermelding van de gebruikte behandeling.

Daarnaast komt dysartrie vaak samen voor met andere logopedische stoornissen. Dit werd bijvoorbeeld onderzocht in een retrospectieve studie waarbij 50% van de patiënten onmiddellijk na een eerste beroerte dysartrie in combinatie met spraakapraxie had. Dysartrie in combinatie met dysfagie kwam bij 28% voor, 15% had een combinatie van dysartrie en afasie en 10% had zowel dysartrie, dysfagie als afasie (Flowers et al., 2013). In een prospectieve studie van Stipancic, Borders, Brates, en Thibeault (2019) werd een gelijkaardige verhouding gevonden, maar met lagere cijfers. Dit zou verklaard kunnen worden door de striktere beoordeling van de stoornissen door logopedisten. Bij deze steekproef had 19% van de patiënten zowel dysartrie als dysfagie, 4% zowel dysartrie als afasie en 4% had een combinatie van de drie.

10 In 1968 ontwikkelden Darley, Aronson en Brown (DAB) (Darley et al., 1968) het Mayo-classificatiesysteem om een indeling te maken in verschillende dysartrietypes. Ze maakten categorieën op basis van etiologie waarin ze telkens de belangrijkste spraakkenmerken nagingen. Op deze manier kwamen ze tot zes dysartrietypes: slap, spastisch, atactisch, hypokinetisch, hyperkinetisch en gemengd. Later werd nog een zevende type dysartrie toegevoegd: dysartrie met een unilateraal letsel van het upper motor neuron (UUMN) (Joseph R. Duffy & Kent, 2001).

In Tabel 1 worden de zeven types met hun etiologie en kenmerken geschetst (Cannito, 2014; Chand-Mall & Vanaja, 2017; Darley et al., 1968; De Bodt & Van Nuffelen, 2016; Joseph R Duffy, 2000; Joseph R. Duffy & Kent, 2001; Thoppil, Kumar, Kumar, & Amose, 2017).

Chand-Mall & Vanaja (2017) gingen in hun onderzoek na welk dysartrietype het vaakst voorkomt na een beroerte. Er participeerden 48 patiënten aan deze studie. Uit hun onderzoek blijkt dat de UUMN-dysartrie het meest frequent voorkomende type UUMN-dysartrie is na beroerte, met een incidentie van 50%. Hierop volgt de spastische dysartrie met 31,1%, de atactische dysartrie met 12,5% en de hypokinetische dysartrie met 6,2%.

Verder werden in dit onderzoek ook de meest voorkomende spraakkenmerken nagegaan. Onnauwkeurige articulatie, trage spreeksnelheid, monotone spraak, monodynamische spraak, stille spraak, hypernasaliteit en een zware en oppervlakkige ademhaling werden het vaakst opgemerkt als kenmerken van dysartrie na een beroerte. De testen van Chand-Mall & Vanaja (2017) werden afgenomen tussen 2 dagen en 8 jaar na aanvang van de beroerte. Ze vermeldden echter niets over de behandeling van beroerte.

Andere onderzoeken bevestigen deze bevindingen, zo werden in het onderzoek van Kim, Kent & Weismer (2011) het UUMN-type en het spastische type eveneens als de meest voorkomende types beschreven. Urban et al. (2006) kwamen in hun onderzoek tot gelijkaardige bevindingen wat betreft de meest voorkomende spraakkenmerken. De spraak van de patiënten werd binnen 72 uur na onset van de stroke geëvalueerd. De dysartrische spraak van hun proefgroep werd voornamelijk gekenmerkt door onnauwkeurige articulatie waarbij voornamelijk de consonanten gestoord waren. Een ruwe en monotone stem waren eveneens vaak voorkomende kenmerken.

11 Tabel 1: Dysartrietypes en kenmerken

Groepen DAB Dysartrietype Lokalisatie Voorbeelden etiologie

Distinctief kenmerk

Fonatie/Respiratie Resonantie Articulatie Prosodie Non speech Bulbaire paralyse Slappe dysartrie LMN craniale en spinale zenuwen bulbaire verlamming, beroerte (hersenstam), myasthenia gravis zwakheid breathy heesheid stridor hoorbaar inademen hypernasaliteit* nasale emissie* onnauwkeurige consonanten korte zinnen*, monotoon, monodynamisch, gereduceerde luidheid Gestoorde/verzwakte functies van n. V, VII, X

en XI: fasciculatie en atrofie van de tong, vertraagde bewegingen

van tong en lippen, weinig heffing van velum,

neusvleugel contractie of grimassen tijdens het spreken als compensatie

voor velofaryngeale incompetentie Pseudo-bulbaire paralyse Spastische dysartrie bilateraal UMN beroerte, tumor, encefalitis

spasticiteit gespannenbreathy heesheid lage toonghoogte* toonhoogtebreuken hypernasaliteit (inconsistent) onnauwkeurige consonanten* (vooral in consonant-clusters), distorsie vocalen traag tempo*, korte zinnen, monotoon, monodynamisch, gereduceerde of overmatige beklemtoning trage orofaciale bewegingen, pathologische reflexen, pathologisch lachen of huilen, kwijlen, dysfagie Cerebellaire laesie Atactische dysartrie cerebellum beroerte, tumor, Friedrich’s ataxie incoördinatie heesheid stemtremor / onregelmatig articulatorisch verval*, distorsie vocalen*, onnauwkeurige consonanten, verlengde fonemen traag tempo, monotoon, monodynamisch, gelijkmatige of overmatige beklemtoning, verlengde intervallen, luidheidsvariaties* inaccurate bewegingen, trage bewegingen, hypotonie, dysritmie, (vooral opvallend tijdens

uitvoeren AMR en repetitieve bewegingen) Parkinsonisme Hypokinetische dysartrie basale ganglia Ziekte van

Parkinson _{bewegingsbereik,} gereduceerd rigiditeit

breathy heesheid wilde lucht (continu)

lage toonhoogte / onnauwkeurige consonanten, herhaling van fonemen variabel tempo*, monotoon*, monodynamisch*, gereduceerde beklemtoning*, ongepaste stiltes*, periodes van spraakversnelling*, toename spreektempo*, tempotoename in bepaalde segmenten*

tremor in kaak, gezicht en tong bowing stemplooien

gereduceerd bewegingsbereik expressieloos aangezicht

12 Dystonie en choreoatheosis Hyperkinetische dysartrie basale ganglia Chorea van Huntington, dystonie, multi-infarct dementie onwillekeurige bewegingen hoorbaar inademen* gespannen en geknepen stem* heesheid stemtremor* stemblokkeringen* hypernasaliteit onregelmatig articulatorisch verval* distorsie vocalen* onnauwkeurige consonanten verlengde fonemen variatie in spreeksnelheid, traag tempo, monotoon, monodynamisch, gereduceerde beklemtoning, verlengde intervallen, korte zinnen, excessieve luidheidsvariaties*, ongepaste stiltes* chorea dysfagie dystonie tremor palatopharyngeale myoclonie / UUMN-dysartrie UMN (unilateraal) (letsels vaak in capsula interna en hersenstam) beroerte, tumor zwakheid incoördinatie spasticiteit heesheid gespannen wilde lucht weinig volume / onregelmatig articulatorisch verval, onnauwkeurige consonanten

traag tempo unilaterale “centrale” zwakheid van het gezicht

bij willekeurige bewegingen en in rust kwijlen dysfagie ALS Gemengde dysartrie combinatie van twee of meer eerder vermelde locaties. beroerte, degeneratieve aandoeningen (vb ALS, vaak combinatie slapspastisch) combinaties van hierboven

Afkortingen: LMN, lower motor neuron; UMN, upper motor neuron; ALS, amyotrofe laterale sclerose; AMR, alternating motion rate * meer distinctief of ernstiger gestoord dan bij andere dysartrietypes

13 In de studie van Ali et al. (2015) werd een algemene ernst van dysartrie na een acute stroke geanalyseerd binnen de 24 uur na aanvang van de symptomen: 68,8% had een milde tot matige dysartrie en 31,2% een ernstige dysartrie. Canbaz, Celebısoy, Ozdemırkiran, en Tokucoglu (2010) vonden gelijkaardige scores in hun studie naar ischemische dysartriepatiënten bij opname, namelijk 18,2% met een milde dysartrie, 43,6% met een matige dysartrie en 38,2% met een ernstige dysartrie. In de studie van Kim, Kent en Weismer (2011) werd de ernst bepaald aan de hand van de spraakverstaanbaarheid. Bij 41,0% van de CVA-patiënten werd deze als mild gestoord beoordeeld, bij 35,9% was de spraakverstaanbaarheid matig gestoord en bij 23,1% ernstig gestoord. De studie van Chand-Mall en Vanaja (2017), die reeds aangehaald werd, boog zich ook over de ernst van dysartrieën na beroerte. Om de ernst te bepalen werd ook hier spraakverstaanbaarheid gezien als de belangrijkste factor. Bij de patiënten uit het onderzoek van Chand-Mall en Vanaja (2017) werd de spraakverstaanbaarheid het vaakst als mild afwijkend beoordeeld (47,9%). Om de globale ernst te bepalen werd er naast de spraakverstaanbaarheid ook rekening gehouden met fysieke kenmerken en co-occurenties, zoals dysfagie, wat ook een invloed heeft op het dagelijkse leven. Zij beoordeelden de globale ernst van dysartrie het meest als licht (64,5%), gevolgd door matig (31,1%) en ernstig (12,5%). Ze bekeken in deze studie eveneens de factoren die mogelijks een invloed kunnen hebben op de ernst van dysartrie. Er werd geen associatie gevonden met leeftijd, geslacht, comorbiditeit en omvang van het letsel. De locatie van het letsel, de aard van de CVA en het type van de dysartrie daarentegen hebben wel een invloed op de ernst van de dysartrie. Een mogelijke verklaring die ze hiervoor geven is dat een letsel in de linker hemisfeer meer en meer ernstige dysartrieën zou veroorzaken omdat de afdalende motorische zenuwen in de linker hemisfeer dominanter zouden zijn. Een ischemie zou vaker voor een minder ernstige dysartrie zorgen in vergelijking met een hemorrhagie en de globale ernst van de atactische dysartrie is meestal het meest ernstig. Bij het meest voorkomende type dysartrie na beroerte, UUMN-dysartrie, wordt de globale ernst het vaakst mild tot matig gescoord. Op vlak van spraakverstaanbaarheid vonden ze echter geen significant verschil tussen de verschillende dysartrietypes.

Er werd reeds veel onderzoek verricht naar ischemische beroerte en de daarbij horende gevolgen zoals dysartrie. De behandeling van ischemische beroerte evolueerde aanzienlijk met nieuwe reperfusietechnieken als intraveneuze trombolyse en trombectomie. Wat de effecten zijn van deze nieuwe behandeltechnieken op de incidentie, de ernst en het type van dysartrie in een acute setting (binnen de eerste drie dagen) is nog onbekend. Hieruit vloeien volgende onderzoeksvragen voort die systematisch onderzocht en besproken zullen worden in deze masterproef.

1. Wat is het effect van trombolyse/trombectomie op de incidentie van dysartrie binnen de eerste drie dagen na aanvang van een eerste acute ischemische beroerte?

2. Wat is het effect van trombolyse/trombectomie op de ernst van dysartrie binnen de eerste drie dagen na aanvang van een eerste acute ischemische beroerte?

3. Wat is het effect van trombolyse/trombectomie op types van dysartrie en de spraakkenmerken binnen de eerste drie dagen na aanvang van een eerste acute ischemische beroerte?

14

2. M

Dit onderzoek werd op 24 mei 2019 goedgekeurd door het Ethisch Comité van het Universitair Ziekenhuis Gent (EC/2019/0749 – EC/2019/0750). Alle deelnemers ondertekenden een informed consent formulier voor deze studie. Indien de patiënt hier niet toe in staat was, werd dit ondertekend door de familie of een wettelijke vertegenwoordiger.

2.1. DATACOLLECTIE

De proefpersonen voor dit onderzoek werden gerekruteerd op de Stroke Unit van het Universitair Ziekenhuis in Gent. De volgende inclusiecriteria werden gehanteerd: ischemische beroerte, eerste beroerte van de patiënt, opname op stroke-unit binnen de twee dagen na onset van de beroerte, minimumleeftijd van 18 jaar, Nederlands als moedertaal en geen comorbiditeit die de spraak beïnvloedt zoals een verstandelijke beperking of mondbodemcarcinoom. Patiënten die werden overgebracht vanuit andere ziekenhuizen werden geëxcludeerd. Alle patiënten die werden opgenomen in het UZ Gent met een (vermoeden van) ischemisch CVA kregen een klinisch neurologisch onderzoek bij aankomst waarbij de National Institutes of Health Stroke Scale (NIHSS; National Institute of Neurological & Stroke, 2011) afgenomen werd. Elke patiënt kreeg de standard of care. Dit betekent dat bij iedere patiënt werd nagegaan of hij/zij in aanmerking kwam voor een trombolyse en/of een trombectomie. Om het voorkomen van dysartrie na te gaan werd een logopedische screening afgenomen. Dit vond plaats binnen de 3 dagen na onset van de stroke en na eventuele reperfusietherapie. Van de patiënten die dysartrie hadden, werd vervolgens een gestandaardiseerd onderzoek afgenomen door de logopediste en een spraakopname gemaakt om de incidentie, ernst en het type van dysartrie na te gaan.

2.2. DYSARTRIEBEOORDELING

Het gestandaardiseerd dysartrieonderzoek bestond uit de volgende spraakproductietaken: maximale fonatietijd (MFT), maximale luidheid, glijtonen, diadochokinese (DDK), voorlezen gestandaardiseerde tekst, semi-gestructureerd interview en een spraakverstaanbaarheidsonderzoek.

Aan de hand van de MFT wordt de efficiëntie nagegaan waarmee de patiënt de luchttoevoer kan managen tijdens het foneren van een gerekte vocaal. Aan de patiënt werd gevraagd om op één uitademing zo lang mogelijk de /a:/ te foneren. Hoe langer de patiënt dit kon aanhouden, hoe beter de verhouding was tussen luchtverbruik en stemproductie (De Bodt, Mertens, Vanderwegen, Van de Heyning, 2015). De maximale luidheid werd gemeten om de luidheidsvariaties en het stemvolume van de patiënt na te gaan. De patiënt herhaalde zo luid mogelijk enkele uitroepen van de logopedist zoals “hallo” of “kom hier”. Glijtonen werden gebruikt om het stembereik van de patiënt in kaart te brengen. Aan de patiënt werd gevraagd om van een lage toon naar een zo hoog mogelijke toon te glijden en omgekeerd. Wat de DDK betreft werden zowel de alternating motion rate (AMR) als de sequential motion rate (SMR) afgenomen om meer informatie te krijgen over de mogelijkheden en beweeglijkheid van de articulatoren. Bij de AMR wordt de herhaalde productie van de syllabes /pa/, /ta/ en /ka/ nagegaan. Deze geven respectievelijk meer informatie over de lippen, de tongpunt en de tongrug. De SMR gaat de herhaalde productie van de syllabesequentie /pataka/ na. Dit geeft informatie over de mogelijkheid om snel en accuraat sequentiële bewegingen te maken (Cannito, 2014). Prosodische functies zoals spreeksnelheid en intonatie werden nagegaan door de patiënt een gestandaardiseerde tekst te laten voorlezen. De patiënt las de fonetisch gebalanceerde tekst “De noordenwind en de zon” voor. Het lezen van een tekst is eveneens een goede manier om na te gaan of er

15 na verloop van tijd vermoeidheid optreedt, omdat er geen onderbrekingen zijn zoals bij de spontane spraak. Spontane spraak werd bij de patiënt uitgelokt door middel van een semi-gestructureerd interview. De logopediste stelde enkele vragen zoals: “Kunt u mij wat meer vertellen over de plaats waar u woont?”. Tijdens het spontaan spreken werd een representatief beeld verkregen van de spraak van de patiënt in het dagelijkse leven. Tot slot werd de spraakverstaanbaarheid op zinsniveau bepaald aan de hand van het Nederlands Spraakverstaanbaarheidsonderzoek – Zinnen (NSVO-Z) (Martens, Van Nuffelen, De Bodt, & Daemen, 2010). Dit onderzoek bevat nonsenszinnen met bestaande woorden en een normale syntactische structuur (Paemeleire, 2016). De spraakstalen werden opgenomen aan de hand van een headset microfoon in het computerprogramma Praat (Boursma & Weenink).

De spraakopnames werden beluisterd aan de hand van een hoofdtelefoon (QuietComfort 35 wireless headphones II – Bose) en afzonderlijk geanalyseerd door twee studenten logopedie in het kader van hun masterproef. Daarna werden de analyses vergeleken en werd er, indien nodig, samen tot een consensus gekomen. De typering van dysartrie die door de beoordelaars werd toegekend, werd door twee ervaren logopedisten gecontroleerd. De incidentie, ernst en de types van dysartrie werden vervolgens statistisch berekend voor de gehele groep en vergeleken tussen twee groepen: patiënten die een vorm van reperfusietherapie kregen (trombolyse en/of trombectomie) ten opzichte van patiënten die geen reperfusietherapie kregen.

Op basis van de spraakopnames werd de ernst van dysartrie op activiteitenniveau en functieniveau nagegaan aan de hand van de Nijmeegse Dysartrieschaal (Knuijt et al., 2007). Er werd een score toegekend van 0 tot 5, waarbij 0 de slechtste score weergeeft en 5 de beste score. De ernst van dysartrie werd vervolgens ook objectief gemeten aan de hand van het NSVO-Z (Martens, Van Nuffelen, De Bodt & Daemen, 2010) en subjectief aan de hand van een visuele analoogschaal. Het NSVO-Z werd berekend door de zinnen eenmaal te beluisteren. Daarna werd de gehoorde zin vergeleken met de doelzin. Op basis van het aantal woorden dat correct werd begrepen, werd een spraakverstaanbaarheidspercentage bekomen.

De auditief-perceptuele beoordeling van spraakkenmerken werd uitgevoerd aan de hand van het semi-gestructureerd interview en het voorlezen van de gestandaardiseerde tekst. De spraakkenmerken die onderzocht werden, waren de 38 kenmerken van Darley, Aronson & Brown (DAB) (Tabel 2) (Darley, Aronson & Brown, 1968). Ze werden beoordeeld aan de hand van een vijfpuntenschaal (0= normaal, 1= licht, 2= matig, 3= beduidend, 4= ernstig afwijkend). Er werd gekozen voor een vijfpuntenschaal in plaats van de oorspronkelijke zevenpuntenschaal aangezien dit volgens onderzoek de interbeoordelaarsbetrouwbaarheid vergroot(Wannberg, Schalling, & Hartelius, 2016). Deze kenmerken kunnen opgedeeld worden in 5 clusters en subsystemen (Bunton, Kent, Duffy, Rosenbek, & Kent, 2007; De Bodt & Van Nuffelen, 2016). De kenmerken werden zowel individueel als per cluster geanalyseerd. De spraakkenmerken werden gebruikt om het type dysartrie te bepalen door middel van het Mayo-classificatiesysteem (Tabel 1) (Darley et al., 1968; De Bodt & Van Nuffelen, 2016; Joseph R Duffy, 2000; Joseph R. Duffy & Kent, 2001).

De akoestische parameters (MFT, luidheid, glijtonen en DDK) werden objectief in Praat geanalyseerd en vergeleken met de Vlaamse normen (De Bodt & Van Nuffelen, 2016). De MFT werd gemeten in seconden en een MFT lager dan 12,4 seconden werd als afwijkend beschouwd. De andere parameters waren afhankelijk van leeftijd. De maximale luidheid werd uitgedrukt in dB. Het verschil tussen de hoogste en de laagste toon werd gemeten in semitonen (1 Hz). De maximale luidheid en de glijtonen werden voor mannen en vrouwen afzonderlijk bekeken aangezien de normen verschillen afhankelijk van het geslacht.

16 Tabel 2: 38 kenmerken van Darley, Aronson & Brown

Fonatie: toonhoogte 1. afwijkend toonhoogteniveau

2. toonhoogtebreuken 3. monotoon

4. stemtremor

Fonatie: luidheid 5. monoluidheid

6. excessieve luidheidsvariaties 7. afname van luidheid

8. wisselende luidheid

9. afwijkend algemeen luidheidsniveau

Stemkwaliteit 10. ruwe stem

11. natte, hese stem 12. wilde lucht (continu) 13. wilde lucht (transiënt) 14. gespannen, geknepen stem 15. stemstops

Articulatie 16. onnauwkeurige consonanten

17. verlengde fonemen 18. herhaalde fonemen 19. onregelmatige articulatorische verstoringen 20. distorsie vocalen Resonantie 21. hypernasaliteit 22. hyponasaliteit 23. nasale emissie

Prosodie 24. afwijkende spreeksnelheid

25. variabele snelheid

26. toename van snelheid in segmenten 27. toename van algemene snelheid 28. korte spraakrushes

29. verlengde intervallen 30. ongepaste stiltes 31. korte uitingen

32. verminderde klemtoon

33. overdreven en gelijke klemtoon

Respiratie 34. geforceerde inspiratie-expiratie

35. hoorbare inspiratie

36. grom aan het einde van de uiting

Algemeen 37. bizarheid

17 2.3. STATISTISCHE ANALYSE

De gegevens werden statistisch geanalyseerd met behulp van het softwareprogramma SPSS versie 26. Er werd tweezijdig getoetst en het significantieniveau werd vastgelegd op α = 0,05. De incidentie, ernst, types en kenmerken van dysartrie werden telkens vergeleken tussen twee groepen: patiënten die een reperfusietherapie kregen en patiënten die geen reperfusietherapie kregen. Op basis van de normaliteit werd voor de continue variabelen de ongepaarde Student’s t-test en de Mann-Whitney U test gebruikt. Voor de categorische variabelen werd een Chi-kwadraattest of Fisher’s Exact test uitgevoerd.

18

3. R

Er werden in deze studie 131 patiënten geïncludeerd, waarvan 71 vrouwen (54,2%). De gemiddelde leeftijd van de proefgroep is 67,7 jaar (standaarddeviatie (SD): 15,43; range: [18-97 jaar]). De gemiddelde score op de NIHSS bij aankomst in het ziekenhuis bedroeg 6,5 (SD: 7,20; range: [0-32]), wat volgens de normen overeenkomt met een matig ernstig CVA. Van de 131 patiënten in deze proefgroep werden 58 patiënten (44,3%) behandeld met een reperfusietherapie. Wanneer deze klinische en demografische variabelen vergeleken worden tussen de patiënten met en zonder dysartrie, is er enkel een significant verschil te vinden voor ernst van beroerte. Patiënten met dysartrie scoren gemiddeld 9,8 (SD: 8,31) op de NIHSS en patiënten zonder dysartrie 3,4 (SD: 4,07) (p<0,001).

3.1. INCIDENTIE

Van de 131 patiënten kregen 64 patiënten (49%; 95% betrouwbaarheidsinterval (BI): [40% - 58%]) de diagnose van dysartrie in een acute setting. De screening werd gemiddeld 2 dagen (SD: 2,7) na onset uitgevoerd (mediaan: 1 dag; interkwartielafstand (IQR): 1-3; range [0 – 29]).

Wat de co-occurentie betreft, hebben 27 patiënten (20,6%) zowel dysartrie als dysfagie, 18 patiënten (13,7%) dysartrie en afasie en 10 patiënten (7,6%) alle drie de stoornissen.

De incidenties werden vergeleken tussen de groep die een reperfusietherapie kreeg en de groep die geen therapie kreeg. Er werden geen significante verschillen gevonden (p=0,101).

3.2. ERNST

De ernst van dysartrie na eventuele reperfusietherapie werd volgens de NIHSS gemiddeld 2 dagen na onset van symptomen bepaald (IQR: 1-3; range [0-5]). Er werden 13 patiënten (21,3%) geclassificeerd met een lichte dysartrie, 40 patiënten (65,6%) met een matige dysartrie en 8 patiënten (13,1%) met een ernstige dysartrie.

Daarnaast werd de ernst van dysartrie ook beoordeeld aan de hand van de Nijmeegse dysartrieschaal voor de patiënten van wie een opname beschikbaar was. De spraakopnames werden gemiddeld 2 dagen na aanvang van de symptomen gemaakt (IQR: 1-3; range [0-5]). De patiënten van wie geen spraakopname werd gemaakt, hadden een significant ernstigere dysartriescore op de NIHSS dan de patiënten van wie wel een spraakopname werd gemaakt (p=0,003).

Op functieniveau bedraagt de mediaan 3 (IQR: 2-4), wat overeenkomt met een ‘milde dysartrie’. Op activiteitenniveau bedraagt de mediaan 4 (IQR: 3-5), wat overeenkomt met ‘De communicatie met bekenden en onbekenden is effectief, ondanks kleine oneffenheden. Incidentele herhalingen komen voor.’.

Voor spraakverstaanbaarheid werd een sterke significante lineaire samenhang gevonden tussen het NSVO-Z en de VAS (r=0.893; p<0.001). Bij 6 patiënten kon het NSVO-NSVO-Z niet afgenomen worden omwille van leesmoeilijkheden (n=4), verwardheid (n=1) of weigering medewerking (n=1). Om de proefgroep zo groot mogelijk te houden, werd er verder gewerkt met een combinatiescore. De score van het NSVO-Z werd gebruikt indien deze aanwezig was. Als dit niet het geval was, werd de score van de visuele analoogschaal gebruikt. De patiënten scoorden gemiddeld 81,8% op spraakverstaanbaarheid (SD: 21,32).

19 Er werden geen significante verschillen gevonden met betrekking tot de ernst van dysartrie tussen de groep patiënten die wel en die geen reperfusietherapie kregen, noch voor de globale ernst gemeten met de NIHSS (p=0,362) (Figuur 1) en de Nijmeegse dysartrieschaal voor functieniveau (p=0,596) (Figuur 2) en activiteitenniveau (p=0,220) (Figuur 3), noch voor de spraakverstaanbaarheid (p=0,832) (Figuur 4).

Figuur 1: Ernstscore dysartrie NIHSS na reperfusietherapie en binnen de 3 dagen na onset (n=61). Ontbrekende waarden (n=3): beperkte alertheid, comateuze toestand, 2e beroerte binnen 3 dagen.

Figuur 2: Ernstscore dysartrie a.d.h.v. de Nijmeegse dysartrieschaal: functieniveau (n=44).

Ontbrekende waarden: alertheid (n=3), bewustzijn (n=1), weigeren medewerking (n=2), mutisme (n=4), apraxie (n=2), visus (n=1), afasie (n=4).

20 Figuur 4: Scores voor spraakverstaanbaarheid a.d.h.v. NSVO-Z en VAS (n=44).

X = gemiddelde O = uitschieters

Figuur 3: Ernstscore dysartrie a.d.h.v. de Nijmeegse dysartrieschaal: activiteitenniveau (n=44).

Ontbrekende waarden: alertheid (n=3), bewustzijn (n=1), weigeren medewerking (n=2), mutisme (n=4), apraxie (n=2), visus (n=1), afasie (n=4).

21 3.3. TYPE EN KENMERKEN

3.3.1. TYPE DYSARTRIE

Van de 44 dysartriepatiënten van wie een spraakopname beschikbaar was, werd meer dan de helft van de patiënten gediagnostiseerd met een UUMN-dysartrie (52,3%). De spastische vorm kwam bij geen enkele patiënt voor (Figuur 5). Er werd geen significant verschil gevonden tussen de beide acute behandelingsgroepen (p=0,224).

22 3.3.2. OBJECTIEVE ANALYSE VAN AKOESTISCHE PARAMETERS

Enkele akoestische parameters werden onderzocht bij de patiënten. Wat betreft diadochokinese kon na vergelijking met de Vlaamse normen besloten worden dat 12 patiënten (30,0%) afwijkend scoorden voor de SMR, 20 patiënten (50,0%) voor de AMR /pa/, 16 patiënten (43,2%) voor de AMR /ta/ en 15 patiënten (38,5%) voor de AMR /ka/.

Daarnaast werden ook frequentiebereik en maximale luidheid getest. Er hadden 15 patiënten (36,6%) een afwijkend frequentiebereik en 29 patiënten (74,3%) een afwijkende maximale luidheid.

Tot slot werd bij 31 patiënten (72,1%) een afwijkende MFT gevonden.

Voor geen enkele van deze akoestische parameters werd een significant verschil vastgesteld in de gemiddelde waarden tussen de groep patiënten die een reperfusietherapie kregen en de groep patiënten die geen reperfusietherapie kregen (Tabel 3).

Tabel 3: Spraakproductietaken vergeleken tussen patiënten met en zonder reperfusietherapie.

Spraakproductietaken Totale groep (n=44) Patiënten met reperfusie-therapie (n=20) Patiënten zonder reperfusietherapie (n=24) p-waarde Diadochokinese (syllaben/s) a _SMR AMR pa AMR ta AMR ka 5,4 (1,43) 5,4 (1,13) 5,2 (1,15) 4,8 (1,154) 5,3 (1,22) 5,2 (1,12) 5,3 (1,20) 4,9 (0,96) 5,5 (1,59) 5,5 (1,15) 5,1 (1,14) 4,6 (1,31) 0,792 0,510 0,561 0,442 Freqentiebereik (semitonen) b Mannen Vrouwen 23,2 (8,13) 19,8 (5,4) 21,3 (8,13) 21,0 (3,25) 25,6 (8,15) 19,1 (6,34) 0,344 0,380 Luidheid (dB) c Mannen Vrouwen 86,1 (6,68) 90,2 (3,45) 86,6 (7,14) 90,2 (3,23) 85,3 (6,60) 90,1 (3,70) 0,735 0,956 MFT (s) d _{10,4 (8,17) 9,3 (8,47) 11,3 (7,98) 0,419}

Gegevens worden weergegeven als gemiddelde (SD).

a: Ontbrekende waarden: SMR: 4 patiënten; AMR /pa/: 4 patiënten; AMR /ta/: 7 patiënten; AMR /ka/: 5 patiënten. b: Gegevens van 15 mannen en 29 vrouwen waarvan ontbrekende waarden voor 1 man en 2 vrouwen.

c: Gegevens van 15 mannen en 29 vrouwen waarvan ontbrekende waarden voor 1 man en 4 vrouwen. d: Ontbrekende waarden voor 1 patiënt.

23 3.3.3. AUDITIEF-PERCEPTUELE ANALYSE VAN SPRAAKKENMERKEN

De kenmerken ‘ruwe stem’ en ‘onnauwkeurige consonanten’ kwamen het meest voor, respectievelijk bij 41 (93,2%) en 40 (90,9%) van de 44 dysartriepatiënten (Tabel 4).

Op vlak van ernst was het kenmerk ‘onnauwkeurige consonanten’ het meest afwijkend. De kenmerken ‘ruwe stem’, ‘gespannen/geknepen stem’, ‘hoorbare inspiratie’ en ‘spraakverstaanbaarheid’ werden gemiddeld als ‘licht afwijkend’ gescoord. Alle overige kenmerken waren gemiddeld gezien niet afwijkend.

Van de patiënten die een behandeling kregen, waren er significant meer patiënten die afwijkend scoorden voor de cluster ‘resonantie’ (p=0,025) in vergelijking met patiënten die geen behandeling kregen. Bij de afzonderlijke kenmerken van deze cluster was dit verschil niet merkbaar. Dezelfde groep scoorde dan weer significant beter voor de cluster ‘articulatie’ (p=0,036) en het bijhorende kenmerk ‘onnauwkeurige consonanten (p=0,036) (Tabel 4).

24 Tabel 4: Spraakkenmerken dysartrie vergeleken tussen patiënten met en zonder reperfusietherapie.

Totale groep (n=44) Patiënten met reperfusie-therapie (n=20) Patiënten zonder reperfusie-therapie (n=24) p-waarde

Fonatie: toonhoogte, n afwijkend (%)

Afwijkend toonhoogteniveau Toonhoogtebreuken Monopitch Stemtremor 21 (47,7) 5 (11,4) 2 (4,5) 12 (27,3) 3 (6,8) 11 (55,0) 4 (20,0) 1 (5,0) 6 (30,0) 1 (5,0) 10 (41,7) 1 (4,2) 1 (4,2) 6 (25,0) 2 (8,3) 0,545 0,160 1,000 0,746 1,000

Fonatie: luidheid, n afwijkend (%)

Monoluidheid

Excessieve luidheidsvariaties Afname van luidheid

Wisselende luidheid

Afwijkend algemeen luidheidsniveau

13 (29,5) 9 (20,5) 2 (4,5) 3 (6,8) 1 (2,3) 1 (2,3) 5 (25,0) 3 (15,0) 0 (0,0) 2 (10,0) 0 (0,0) 1 (5,0) 8 (33,3) 6 (25,0) 2 (8,3) 1 (4,2) 1 (4,2) 0 (0,0) 0,742 0,477 0,493 0,583 1,000 0,455 Stemkwaliteit, n afwijkend (%) Ruwe stem Natte, hese stem Wilde lucht (continu) Wilde lucht (transiënt) Gespannen, geknepen stem Stemstops 44 (100,0) 41 (93,2) 22 (50,0) 16 (36,4) 8 (18,2) 26 (95,1) 6 (13,6) 20 (100,0) 18 (90,0) 10 (50,0) 7 (35,0) 1 (5,0) 13 (67,0) 2 (10,0) 24 (100,0) 23 (95,8) 12 (50,0) 9 (37,5) 7 (29,2) 13 (54,2) 4 (16,7) - 0,583 1,000 1,000 0,054 0,547 0,673 Resonantie, n afwijkend (%) Hypernasaliteit Hyponasaliteit Nasale emissie 14 (31,8) 9 (20,5) 3 (6,8) 2 (4,5) 10 (50,0) 6 (30,0) 3 (15,0) 1 (5,0) 4 (16,7) 3 (12,5) 0 (0,0) 1 (4,2) 0,025* 0,261 0,086 1,000 Respiratie, n afwijkend (%) Geforceerde ademhaling Hoorbare ademhaling Grom aan einde uiting

27 (61,4) 11 (25,0) 26 (59,1) 1 (2,3) 12 (60,0) 3 (15,0) 11 (55,0) 1 (5,0) 15 (62,5) 8 (33,3) 15 (62,5) 0 (0,0) 1,000 0,294 0,760 0,455 Prosodie, n afwijkend (%) Afwijkende spreeksnelheid Variabele snelheid

Toename van snelheid in segmenten Toename van algemene snelheid Korte spraakrushes

Verlengde intervallen Ongepaste stiltes Korte uitingen

Verminderde klemtoon

Overdreven en gelijke klemtoon

30 (68,2) 18 (40,9) 7 (15,9) 1 (2,3) 2 (4,5) 4 (9,1) 20 (45,5) 5 (11,4) 13 (29,5) 8 (18,2) 4 (9,1) 13 (65,0) 8 (40,0) 2 (10,0) 1 (5,0) 1 (5,0) 2 (10,0) 10 (50,0) 3 (15,0) 5 (25,0) 3 (15,0) 2 (10,0) 17 (70,8) 10 (41,7) 5 (20,8) 0 (0,0) 1 (4,2) 2 (8,3) 10 (41,7) 2 (8,3) 8 (33,3) 5 (20,8) 2 (8,3) 0,752 1,000 0,428 0,455 1,000 1,000 0,762 0,646 0,742 0,710 1,000 Articulatie, n afwijkend (%) Onnauwkeurige consonanten Verlengde fonemen Herhaalde fonemen

Onregelmatige articulatorische verstoringen Distorsie vocalen 40 (90,9) 40 (90,9) 11 (25,0) 9 (20,5) 4 (9,1) 20 (45,5) 16 (80,0) 16 (80,0) 4 (20,0) 2 (10,0) 0 (0,0) 6 (30,0) 24 (100,0) 24 (100,0) 7 (29,2) 7 (29,2) 4 (16,7) 14 (58,3) 0,036* 0,036* 0,728 0,150 0,114 0,076 Algemeen, n afwijkend (%) Spraakverstaanbaarheid Bizarheid 30 (68,2) 26 (59,1) 8 (18,2) 13 (65,0) 10 (50,0) 5 (25,0) 17 (70,8) 16 (66,7) 3 (12,5) 0,752 0,359 0,436 * = significant verschil p<0,050

25

4. D

De opzet van deze masterproef was om de incidentie, de ernst en het type dysartrie met de meest voorkomende spraakkenmerken na te gaan in de acute setting om zo het effect van de nieuwe behandelmethodes voor beroerte, namelijk trombolyse en trombectomie, te bekijken. Er werden geen significante verschillen gevonden tussen deze twee groepen voor incidentie, ernst en type van dysartrie. Patiënten die een reperfusietherapie kregen scoorden significant slechter voor de cluster ‘resonantie’ en significant beter voor de cluster ‘articulatie’ en het bijhorend spraakkenmerk ‘onnauwkeurige consonanten’. De hypothese die vooropgesteld werd wat betreft de incidentie van dysartrie, was dat deze door de komst van de nieuwe behandeltechnieken zou dalen (Crijnen et al., 2016; Law, Campbell, & Wijeratne, 2016; Nogueira et al., 2018; Thomalla et al., 2018). In dit onderzoek werd een incidentie van 49% gevonden voor dysartrie in de acute setting na een eerste beroerte. Dit is, in tegenstelling tot de verwachtingen, niet significant verschillend met de waarde gevonden in de literatuur, namelijk 42% (Flowers et al., 2013; Lawrence et al., 2001). Ook wat betreft de co-occurentie van afasie en dysfagie zijn de resultaten uit deze masterproef gelijkaardig aan, en zelfs iets lager dan die van Flowers et al. (2013).

Bij het onderzoek van Flowers et al. (2013) kreeg 9,7% van de patiënten een trombolyse, bij het onderzoek van Lawrence et al. (2001) wordt hier geen melding van gemaakt. Beide onderzoeken werden afgenomen in een acute setting. De ‘acute setting’ werd echter verschillend geïnterpreteerd. Flowers et al. (2013) testten binnen de 2 weken en Lawrence et al. (2001) namen de testen af tussen 1 week en 3 maand na de beroerte. De vraag kan gesteld worden of de incidentie die gevonden werd in deze onderzoeken, hetzelfde zou zijn wanneer de testen al binnen de eerste drie dagen afgenomen werden, zoals in deze masterproefstudie. Om deze scores beter te kunnen vergelijken, zouden de patiënten uit deze masterproef voor een langere periode opgevolgd moeten worden. Het is bijvoorbeeld mogelijk dat de dysartrieën sneller verdwijnen na een behandeling met trombolyse of trombectomie. Hetzelfde effect is namelijk te zien bij afasie en de armmotoriek. Tijdens de eerste week revalideerden de patiënten die een reperfusietherapie kregen namelijk veel sneller dan de patiënten die dit niet kregen (Crijnen et al., 2016).

Verder werden er geen relevante verschillen gevonden qua leeftijd en geslacht van de proefgroep en qua gebruikte inclusiecriteria met de studie van Flowers et al. (2013). Ook bij de studie van Lawrence et al. (2001) zijn de omstandigheden gelijkaardig aan deze masterproef, maar patiënten met een hemorrhagie werden ook geïncludeerd. Daarnaast wordt in die studie aangegeven dat bij 23% van de patiënten de dysartriescreening niet mogelijk was of niet gebeurd is. Het is mogelijk dat de gevonden incidentie hierdoor lager ligt dan de eigenlijke incidentie.

Een andere factor die in acht genomen moet worden bij het vergelijken van de incidentie tussen verschillende studies is de ernst van de beroerte. Enkel Ali et al. (2015) vermeldden in hun studie de ernst van CVA. De patiënten scoorden bij opname gemiddeld 12,5 op de NIHSS in tegenstelling tot 6,5 in deze studie. Dit zou een verklaring kunnen zijn voor het hoge percentage dysartriepatiënten (69,5%) dat gevonden werd in hun studie. De gegevens werden ook verzameld in de acute fase (binnen 24 uur na onset) en de inclusiecriteria zijn vergelijkbaar met de criteria uit deze masterproefstudie.

In de studie van Stipancic et al. (2019) werd een lagere incidentie gevonden, wat verklaard zou kunnen worden door een andere manier van testen. In hun onderzoek werden alle patiënten via gestandaardiseerde testing beoordeeld. Patiënten bij wie dit niet mogelijk was, werden a priori geëxcludeerd, in tegenstelling tot deze masterproefstudie. Dit kan leiden tot een onderschatting van het aantal dysartriepatiënten in de studie van Stipancic et al. (2019) en kan een mogelijke verklaring zijn voor de discrepantie in incidentie met deze masterproefstudie.

26 Wat betreft de ernst van dysartrie werd de hypothese gesteld dat de ernst van dysartrie zou dalen dankzij de komst van de nieuwe technieken, trombolyse en trombectomie (Crijnen et al., 2016; Law, Campbell, &

Wijeratne, 2016; Nogueira et al., 2018; Thomalla et al., 2018). Deze hypothese kan bevestigd worden in de

literatuur wanneer er vergeleken wordt met studies waarbij de gegevens verzameld werden op het moment van opname van de patiënt. Ernstige dysartrieën komen in deze masterproefstudie slechts bij 13,1% van de patiënten voor tegenover 31,2% en 38,2% in vorige studies van respectievelijk Ali et al. (2015) en Canbaz et al. (2010).

In de studie van Chand-Mall & Vanaja (2017) werd een gelijkaardig aantal patiënten (12,5%) gediagnostiseerd met een ernstige dysartrie. Deze resultaten moeten echter met enige voorzichtigheid geïnterpreteerd worden aangezien dit onderzoek van Chand-Mall & Vanaja niet in een acute setting werd uitgevoerd. De patiënten werden tussen twee dagen en acht jaar na aanvang van hun beroerte getest. De ernst van dysartrie bij deze patiënten kan bijgevolg al enorm afgenomen zijn tegenover de zeer acute setting waarin deze masterproef plaatsvond. Hetzelfde geldt voor het onderzoek van Dickson, Barbour, Brady, Clark, en Paton (2008).

Wanneer de patiënten uit de proefgroep vergeleken werden op basis van behandeling, werden eveneens geen significante verschillen gevonden voor incidentie en ernst. Hierbij moet opgemerkt worden dat de patiënten niet random maar op basis van hun klinische indicaties al dan niet een reperfusietherapie kregen (Law, Campbell, & Wijeratne, 2016). In de patiëntengroep van deze masterproefstudie is een significant verschil merkbaar in ernst van CVA bepaald op basis van de NIHSS-score bij opname tussen patiënten met en zonder reperfusietherapie. Patiënten die geen reperfusietherapie kregen scoorden gemiddeld 6,2 (SD: 7,07) bij opname tegenover 13,1 (SD: 8,10) bij patiënten die wel reperfusietherapie kregen. Door de ernstigere beroerte kan men verwachten dat de incidentie en ernst van dysartrie ook hoger zouden liggen bij de groep met reperfusietherapie (Dickey et al., 2010). Dit verschil is echter niet waar te nemen nadat de patiënten een reperfusietherapie kregen. Hierdoor zou gesteld kunnen worden dat een reperfusietherapie wel degelijk een positieve invloed heeft op de spraakoutcome van de patiënten.

Als hypothese bij de derde onderzoeksvraag werd vooropgesteld dat de UUMN-dysartrie nog steeds het meest voorkomende dysartrietype zou zijn bij patiënten die behandeld werden met een trombolyse en/of trombectomie (Chand-Mall & Vanaja, 2017; Kim et al., 2011; Urban et al., 2006). Uit de gevonden resultaten kan worden besloten dat deze hypothese klopt. In het onderzoek van Chand-Mall & Vanaja (2017) was de spastische vorm het tweede meest voorkomende dysartrietype. Opvallend is dat de spastische dysartrie in deze masterproefstudie niet voorkomt.

De spraakkenmerken die in deze masterproefstudie het vaakst voorkomen, zijn ‘ruwe stem’ en ‘onnauwkeurige consonanten’. Deze bevinding wordt bevestigd in de literatuur. Urban et al. (2006) evalueerden de spraak van hun patiënten eveneens in de acute fase (binnen 72 uur na onset van CVA) en kwamen tot dezelfde bevindingen, maar vonden ook nog ‘monotone stem’ als belangrijk spraakkenmerk. Chand-Mall & Vanaja vonden daarnaast ook ‘traag tempo’ als vaak voorkomend kenmerk. In het onderzoek van deze masterproefstudie kwamen ‘monotone stem’ en ‘traag tempo’ minder frequent voor. Het kenmerk ‘traag tempo’ is een distinctief kenmerk van het spastische dysartrietype. Aangezien dit dysartrietype in dit onderzoek niet voorkomt, zou dit een verklaring kunnen zijn voor het feit dat ‘traag tempo’ ook minder vaak als kenmerk gevonden werd. Een andere mogelijke verklaring voor de verschillen is dat de beoordeling van de 38 kenmerken steeds een subjectieve beoordeling is (Bunton et al., 2007; Fonville et al., 2008).

27 Wat de objectieve analyse van de akoestische parameters betreft, werden MFT en luidheid als meest gestoorde parameters gevonden. Doordat er geen expliciete één-op-één relatie bestaat tussen de akoestische parameters en de perceptuele parameters is het moeilijk te vergelijken met de subjectieve beoordeling. De afwijkende MFT kan men echter weerspiegeld zien in het voorkomen van wilde lucht omdat de MFT nagaat hoe de patiënt de luchttoevoer kan managen tijdens het foneren (De Bodt, Mertens, Vanderwegen, Van de Heyning, 2015). Dit kenmerk werd in de subjectieve beoordeling ook vaak afwijkend gescoord. Deze bevindingen kunnen niet vergeleken worden met de literatuur omdat deze specifieke parameters nog niet onderzocht werden na stroke in de acute setting.

STERKTES EN ZWAKTES MET SUGGESTIES VOOR TOEKOMSTIG ONDERZOEK

Deze studie onderzocht de incidentie, ernst en het type dysartrie na een beroerte in de acute setting. De spraakopnames die geanalyseerd werden, werden binnen de drie dagen na onset van de stroke gemaakt. Dit werd in de literatuur nog niet gedaan en is dus een belangrijke sterkte van dit unieke onderzoek. Wat ook als een sterkte kan worden beschouwd is het gebruik van duidelijke inclusiecriteria. Door duidelijke criteria te hanteren, werd er een homogene groep bekomen. Dit zorgt voor een goede validiteit en betrouwbaarheid van het onderzoek.

Er werd in dit onderzoek gebruik gemaakt van standaardtesten. Dit zorgt ervoor dat de gevonden resultaten vergeleken kunnen worden met de voorgaande en toekomstige literatuur. Zo werd in het onderzoek van Bunton, Kent, Duffy, Rosenbek, en Kent (2007) ook gebruik gemaakt van de 38 kenmerken van DAB om de spraak te evalueren. Wannberg, Schalling, en Hartelius (2016) deden dit aan de hand van 30 kenmerken die opnieuw van de 38 kenmerken van DAB waren afgeleid. De ernst van CVA werd bepaald aan de hand van de veelgebruikte NIHSS. Ook het NSVO-Z en de Nijmeegse dysartrieschaal kunnen tot de standaardtesten gerekend worden. De indeling van dysartrietypes volgens het Mayo-classificatiesysteem is eveneens een vaak gebruikte manier om de types van dysartrie in te delen.

Een laatste sterkte die vernoemd wordt, is dat aspecten objectief beoordeeld werden indien dit mogelijk was. MFT, luidheid, glijtonen en DDK werden via Praat geanalyseerd. Deze parameters werden in vroegere studies nog niet onderzocht waardoor vergelijking met de literatuur niet mogelijk is. De bevindingen uit deze masterproefstudie kunnen wel meegenomen worden in of vergeleken worden met toekomstig onderzoek. Dit onderzoek heeft ook enkele beperkingen. Van de 64 dysartriepatiënten in deze studie werden slechts bij 44 patiënten spraakopnames gemaakt. Bij patiënten die getroffen werden door een ernstig CVA konden niet altijd opnames gemaakt worden waardoor de gevonden resultaten niet volledig generaliseerbaar zijn. Het aantal patiënten dat een trombolyse, trombectomie of gecombineerde behandeling kreeg, was beperkt. Dit zorgde ervoor dat deze behandelingen onderling niet met elkaar vergeleken werden en er dus enkel een vergelijking werd gemaakt tussen twee groepen (reperfusietherapie – geen reperfusietherapie). Er werd eveneens geen gebruik gemaakt van een controlegroep omdat patiënten niet at random aan een groep werden toegewezen, maar standard of care kregen. In toekomstig onderzoek kan het een meerwaarde zijn om te werken met een grotere proefgroep en een groter aantal patiënten in de afzonderlijke behandelingsgroepen. Als er meer patiënten worden opgenomen in de studie kunnen de gevonden resultaten beter gegeneraliseerd worden en kunnen de behandelingen met elkaar vergeleken worden.

28 De spraakopnames die geanalyseerd werden, werden bij iedere patiënt gemaakt binnen de drie dagen na onset van de stroke. Er is dus geen informatie beschikbaar over spontaan herstel of herstel op langere termijn. In toekomstig onderzoek kunnen de patiënten gedurende een langere termijn opgevolgd worden. De testing zou na drie maand, zes maand en één jaar kunnen herhaald worden. Op die manier kunnen ook eventuele verschillen aangetoond worden tussen patiënten die een trombolyse en/of trombectomie kregen en patiënten die hiervoor niet in aanmerking kwamen.

Analyses gebeurden enkel aan de hand van audio-opnames. Dit maakte het soms moeilijk om het type van dysartrie te bepalen. Video-opnames zouden in toekomstig onderzoek zeker en vast een meerwaarde kunnen zijn. Door gebruik te maken van video-opnames kunnen orale aspecten zoals tremor, pathologische reflexen en dergelijke meegenomen worden in de beoordelingen.

Een laatste aspect dat als een zwakte kan worden beschouwd, is het feit dat bepaalde beoordelingen subjectief moesten gebeuren. Dit is echter nog steeds de gouden standaard en werd opgevangen door de beoordelingen te bespreken en indien nodig tot een consensus te komen. De toekenning van het type dysartrie werd bovendien door twee ervaren logopedisten gecontroleerd.

29

5. C

In deze studie werd een incidentie van dysartrie gevonden van 49% bij patiënten met een eerste ischemische beroerte. UUMN-dysartrie kwam het vaakst voor, gevolgd door de gemengde vorm. De ernst van dysartrie was bij de meerderheid van de patiënten van lichte aard. ‘Ruwe stem’ en ‘onnauwkeurige consonanten’ werden als vaak voorkomende spraakkenmerken bij dysartriepatiënten gevonden. Deze bevindingen zijn gelijkaardig aan de resultaten gevonden in voorgaande studies. Op vlak van ernst van dysartrie zijn er wel verschillen te zien in vergelijking met voorgaande literatuur. Er zou met enige voorzichtigheid kunnen gesteld worden dat er een verbetering zichtbaar is in deze studie. Wanneer patiënten die een reperfusietherapie kregen, vergeleken werden met patiënten die deze behandeling niet kregen, werden er geen significante verschillen gevonden wat betreft de incidentie, de ernst en het type van dysartrie na een eerste beroerte in de acute setting. Ook de akoestische parameters verschilden niet tussen de twee groepen. Enkel wat de perceptuele parameters betreft, scoorden patiënten die een behandeling kregen significant slechter dan patiënten die de behandeling niet kregen voor de cluster ‘resonantie’. Diezelfde groep behaalde dan weer betere resultaten voor de cluster ‘articulatie’ en het bijhorende kenmerk ‘onnauwkeurige consonanten’. Aangezien er enerzijds een hogere ernstscore voor CVA (NIHSS-score) bij opname is bij patiënten die een reperfusietherapie kregen, maar anderzijds toch gelijkaardige scores worden vastgesteld voor incidentie en ernst van dysartrie als de groep die geen behandeling kreeg, kan met enige voorzichtigheid geconcludeerd worden dat de nieuwe behandelmethodes, zijnde trombectomie en trombolyse, mogelijks een positief effect hebben op de spraakoutcome van patiënten binnen de eerste drie dagen na aanvang van een beroerte. Onderzoek op langere termijn en met een grotere proefgroep is nog nodig om na te gaan of de nieuwe behandelmethodes ook een positief effect hebben op de revalidatie en het herstel van de patiënten op langere termijn en om een betere vergelijking te kunnen maken met de literatuur en tussen de verschillende reperfusietechnieken.

30

6. R

Ali, M., Lyden, P., & Brady, M. (2015). Aphasia and dysarthria in acute stroke: recovery and functional outcome. International journal of stroke, 10(3), 400-406.

Bateman, K. (2019). Medical management of acute ischaemic stroke. South African Medical Journal, 109(2). doi:10.7196/SAMJ.2019.v109i2.00008

Boon, P. (2018). Neurologie, een kennismaking met de structuur en de werking van het menselijke brein. Universiteit Gent.

Boursma, P., & Weenink, D. Praat. University of Amsterdam. Retrieved from http://www.fon.hum.uva.nl/praat/ Bunton, K., Kent, R. D., Duffy, J. R., Rosenbek, J. C., & Kent, J. F. (2007). Listener agreement for

auditory-perceptual ratings of dysarthria. Journal of Speech, Language, and Hearing Research, 50(6), 1481-1495. doi:10.1044/1092-4388(2007/102)

Cannito, M. P. (2014). Clinical assessment of motor speech disorders in adults with concussion.

Seminars in speech and language, 35(3), 221-233. Retrieved from

https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/25116216. doi:10.1055/s-0034-1384684

Chand-Mall, R., & Vanaja, C. (2017). Speech profile of individuals with dysarthria following first ever stroke. International Journal of Medical Research & Health Sciences, 86-95.

Coull, A. J., Lovett, J. K., Rothwell, P. M., & Oxford Vascular, S. (2004). Population based study of early risk of stroke after transient ischaemic attack or minor stroke: implications for public education and organisation of services. BMJ (Clinical research ed.), 328(7435), 326. Retrieved from https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/14744823. doi:10.1136/bmj.37991.635266.44

Darley, F. L., Aronson, A. E., & Brown, J. R. (1968). Motor speech signs in neurologic disease. The Medical

clinics of North America, 52(4), 835-844. Retrieved from

http://www.embase.com/search/results?subaction=viewrecord&from=export&id=L90391629. De Bodt, M., & Van Nuffelen, G. (2016). Handboek motorische spraakstoornissen.

De Bodt, M. H., L.; Mertens, F.; Vanderwegen, J.; Van de Heyning, P. (2015). Stemstoornissen: handboek voor de klinische praktijk (6 ed.). Antwerpen - Apeldoorn: Garant.

Canbaz, D. H., Celebısoy, M., Ozdemırkiran, T., & Tokucoglu, F. (2010). Dysarthria in Acute Ischemic Stroke: Localization and Prognosis. Journal of Neurological Sciences, 27(1).

Crijnen, Y. S., Nouwens, F., De Lau, L. M. L., Visch-Brink, E. G., Van De Sandt-Koenderman, M. W. M. E., Berkhemer, O. A., . . . Dippel, D. W. J. (2016). Early effect of intra-arterial treatment in ischemic stroke on aphasia recovery in MR CLEAN. Neurology, 86(22), 2049-2055. doi:10.1212/WNL.0000000000002724

Dickey, L., Kagan, A., Lindsay, M. P., Fang, J., Rowland, A., & Black, S. (2010). Incidence and profile of inpatient stroke-induced aphasia in Ontario, Canada. Archives of physical medicine and rehabilitation, 91(2), 196-202.

Dickson, S., Barbour, R. S., Brady, M., Clark, A. M., & Paton, G. (2008). Patients' experiences of disruptions associated with post-stroke dysarthria. International journal of language & communication disorders, 43(2), 135-153. doi:10.1080/13682820701862228

Dirnagl, U., Iadecola, C., & Moskowitz, M. A. (1999). Pathobiology of ischaemic stroke: an integrated view. Trends in Neurosciences, 22(9), 391-397. doi:10.1016/s0166-2236(99)01401-0

Duffy, J. R. (2000). Motor speech disorders: clues to neurologic diagnosis. In Parkinson’s Disease and Movement Disorders (pp. 35-53): Springer.