Masterthese
Gedragsobservaties tussen jong en oud volwassenen met ASS
Een vergelijking tussen het ADOS originele en het herziene algoritme Module 4
M.J. Vreugdenhil (1141311)
Scriptie Master Gezondheidzorgpsychologie, specialisatie: Klinische Neuropsychologie
Begeleider: Mevr. A.G. Lever Phd
Tweede Beoordelaar: Mevr. M. Kuiper Msc
Amsterdam, augustus 2016
Programmagroep Brein en Cognitie, specialisatie Klinische Neuropsychologie, Afdeling
1
Samenvatting
Het ‘Autisme Diagnostische Observatie Schema’ (ADOS; Lord et al., 2000) is een
veelgebruikt instrument binnen het diagnostische proces naar Autisme Spectrum Stoornissen
(ASS). De ADOS bestaat uit 4 modules, waarbij module 1 tot 3 gericht is op kinderen en
module 4 op adolescenten en volwassenen. Recent is er een nieuw algoritme voorgesteld dat
meer aansluit op de huidige DSM-criteria (APA, 2013). Eerder onderzoek naar dit herziene
algoritme is met name gericht op kinderen en toont zowel een verbeterde diagnostische
validiteit aan als een betere vergelijkbaarheid tussen modules. In deze studie werd het
herziene algoritme getest in een groep van 137 volwassenen (leeftijd 19 tot 79 jaar), allen met
een klinische diagnose ASS. Alhoewel het herziene algoritme een hogere sensitiviteit en
interne consistentie liet zien ten opzichte van het originele algoritme, werd een substantieel
deel van de deelnemers met een klinische diagnose ASS niet door de ADOS geïdentificeerd.
Dit komt mogelijk doordat de deelnemers mildere ASS symptomen hadden en hoge
intelligentie, waardoor zij hun ASS kenmerken konden camoufleren. Er werden geen
verschillen gevonden qua ADOS scores tussen jongere (≤ 40 jaar) en oudere (> 40 jaar)
volwassenen. Wel werden er exploratief verschillen gevonden tussen mannen en vrouwen.
2
Inhoudsopgave
Samenvatting Inleiding 3 Methode 7 Deelnemers 7Materialen: ADOS module 4 9
ADOS classificatie volgens originele algoritme 10
ADOS classificatie volgens herziene algoritme 11
Procedure 13
Data-analyse 13
Resultaten 14
Interne consistentie 14
Sensitiviteit 15
Vergelijking ADOS domeinscores jong versus oud volwassenen 16
Vergelijking op specifiek itemniveau 17
Exploratieve analyses: verschillen tussen mannen en vrouwen 18
Conclusie en discussie 21
Literatuurlijst 27
3
Inleiding
Een autismespectrumstoornis (hierna ASS) is een neurobiologische ontwikkelingsstoornis
die gekenmerkt wordt door beperkingen in sociale communicatie en interactie en beperkte
stereotype en repetitieve gedragingen (APA, 2013). Geschat wordt dat ASS bij ongeveer 1%
van de Nederlandse bevolking voorkomt (Gezondheidsraad, 2009). Terwijl de aandacht zich
in het verleden vooral richtte op het diagnosticeren en behandelen van ASS in de kindertijd, is
tegenwoordig de aandacht voor ASS bij volwassenen toegenomen (Happé & Charlton, 2011;
Kan, Geurts, Sizoo et al., 2013). De diagnose wordt nu vaker bij volwassenen gesteld door
veranderende diagnostische criteria in de Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders
(hierna DSM). In vorige versies van de DSM (APA, 2000) werd altijd het criterium gesteld
dat de ASS-symptomen al op vroege kindertijd (vóór het vierde levensjaar) aanwezig moeten
zijn. De huidige DSM-5 (APA, 2013) nuanceert dit door te stellen dat de ASS-symptomen in
de kindertijd wel aanwezig moeten zijn, maar de problemen zich soms pas later in het leven
kunnen uiten. De vraag naar diagnostiek in de GGZ-volwassenzorg is tevens toegenomen,
onder meer van ouders die ASS-kenmerken bij zichzelf of hun partner herkennen nadat dit bij
één van hun kinderen is vastgesteld en van mensen die zichzelf herkennen in de toegenomen
mediaberichten over ASS (Kan et al., 2013).
In tegenstelling tot de diagnostiek van ASS bij kinderen is de diagnostiek bij volwassenen
lastiger te herkennen. De redenen hiervoor zijn dat de typische kenmerken van autisme
gemaskeerd kunnen zijn door een gestructureerde gecreëerde omgeving, door toegepaste aangeleerde compensatietechnieken (vaak bij een hogere intelligentie), door mildere ASS
symptomen en door psychische comorbide problemen die een deel van de populatie
volwassenen met autisme in de loop der tijd hebben ontwikkeld (Kan, Verbeek & Bartels,
2012; Kan et al., 2013; Bastiaansen et al., 2011a). Daarnaast neemt de diversiteit in
gedragskenmerken toe naarmate de leeftijd vordert (Seltzer, Shattuck, Abbeduto &
4
verkeerde diagnose krijgen, wat kan leiden tot verkeerde behandelingen en frustratie bij
patiënten. Ook kunnen zij stigmatiserende labels krijgen vanuit hun omgeving zoals arrogant,
stil of bot. Dit kan weer negatieve gevolgen hebben op het gebied van relaties of werk (Kan et
al., 2012). Verkeerde of uitgestelde diagnoses zullen uiteindelijk resulteren in hogere
zorgkosten. Meer onderzoek naar de diagnostiek van ASS onder volwassenen is daarom van
maatschappelijk belang.
ASS is een gedragsdiagnose welke in de klinische praktijk wordt gesteld middels een
diagnostisch proces, bestaande uit verschillende case identification- en diagnostische
instrumenten, rapportages van derden en een klinische blik (Kan et al., 2012). Directe
gedragsobservaties zijn een belangrijk onderdeel binnen dit diagnostische proces (Bastiaansen
et al., 2011a). Het bekendste observatie instrument naar ASS is het Autisme Diagnostische
Observatie Schema (hierna ADOS) (Lord et al., 2000). De ADOS bestaat uit vier
verschillende modules. Module 1 tot 3 richt zich op jonge kinderen en adolescenten, module 4
richt zicht op adolescenten en volwassenen met een vloeiend spraakgebruik (Lord et al.,
2000). Het doel van de ADOS is om directe gedragingen die relevant zijn voor ASS in
één-op-één situaties uit te lokken. Tijdens verschillende vast omschreven opdrachten wordt
gekeken naar de wijze van communicatie, verbeelding en wederkerigheid in de sociale
interactie. Door middel van een algoritme van specifieke items en vastgestelde afkappunten
kan er middels de ADOS de diagnose autistische stoornis (het prototype klassiek autisme),
ASS (mildere variant) of non-spectrum (geen stoornis) worden onderbouwd.
Sinds een aantal jaren is er een herziend algoritme van de ADOS beschikbaar voor
modules 1 tot en met 3 (Gotham, Risi, Pickles & Lord, 2007). Dit herziene algoritme is, in
vergelijking tot het originele algoritme, meer toegepast op de DSM-5 criteria (APA, 2013)
waarbij er een ADOS-diagnose wordt gesteld zowel op basis van communicatieve en sociale
beperkingen als beperkt repetitief gedrag. Bij het originele algoritme is de ADOS-diagnose
5
repetitief gedrag niet meegenomen. Ook bevat het herziene algoritme gestandaardiseerde
ernstscores (Gotham, Pickles & Lord, 2009), conform DSM-5, waarbij een indicatie van de
ernst van ASS symptomen kan worden gegeven gerelateerd aan leeftijd en verbaal niveau.
Mede door deze ernstscores en meer homogeniteit tussen de modules, zijn mensen over de
tijd heen beter te vergelijken.
Eerdere onderzoeken naar zowel het originele als het herziene algoritme van de ADOS
richtten zich met name op kinderen en adolescenten (module 1 tot 3). Uit deze onderzoeken
blijken dat de ADOS een valide en betrouwbare maat is voor het vaststellen van een ASS
(Lord et al., 2000; de Bildt et al., 2009; Gotham et al., 2007; Gotham, Risi, Pickles, Dawson
et al., 2008; Hus & Lord, 2014; Oosterling et al., 2010; Kamp-Becker et al., 2013). Uit deze onderzoeken blijkt dat het herziene algoritme ten opzichte van het originele algoritme zorgt
voor een verbeterde diagnostische validiteit, met name een verhoogde sensitiviteit. Het is
echter nog onvoldoende onderzocht of deze verbeterde diagnostische validiteit ook voor
module 4 geldt (Bastiaansen et al., 2011a).
Recentelijk is er een herziend algoritme specifiek voor module 4 voorgesteld (Hus & Lord,
2014), gebaseerd op het algoritme voor module 3 (Gotham et al., 2007). De onderzoekers
toonden een verbeterde diagnostische validiteit aan van het herziene algoritme ten opzichte
van het originele algoritme voor module 4, overeenkomstig met de eerdere onderzoeken naar
module 1 tot 3. De onderzoekers geven aan dat meer replicatieonderzoek nodig is om te
kunnen stellen dat het herziene algoritme voor module 4 daadwerkelijk een verbetering is ten
opzichte van het originele algoritme. Daarnaast wees de studie van Hus en Lord uit dat oudere
volwassenen (ouder dan 40 jaar) lagere ADOS totaalscores lieten zien dan jongere
volwassenen (40 jaar en jonger). Deze bevinding ligt in lijn met eerdere onderzoeken waarin
werd aangeven dat ASS symptomen afnemen met het ouder worden (Bastiaansen et al.,
2011b; Esbensen, Seltzer, Lam & Bodfish, 2009; Seltzer et al., 2004; Shattuck et al., 2007)
6
De groep oudere volwassenen (> 40 jaar) in het onderzoek van Hus en Lord was echter zeer
gering (n = 9). Ook werden er in dit onderzoek alleen verschillen gerapporteerd op ADOS
totaalscore niveau en werd er niet op meer specifiek itemniveau gekeken, waar beide groepen
mogelijk anders op scoorden. Tevens is er in de studie van Hus en Lord niet gekeken naar
verschillen tussen mannen en vrouwen. Autisme wordt vaker vastgesteld bij mannen dan bij
vrouwen en de exacte verhouding varieert in eerder onderzoek van 4:1 (Werling &
Geschwind, 2013) tot 9:1 (Brugha et al, 2011). Veel steekproeven uit eerdere onderzoeken
bestaan voornamelijk uit mannen, zo ook de steekproef van Hus & Lord (80% van de
deelnemers was man). Het vermoeden bestaat dat vrouwen met ASS (met een normaal tot
hoog intelligentie niveau) diagnostisch vaker gemist worden dan mannen (Lai et al., 2011;
Dworzynski, Ronald, Bolton & Happé, 2012), gezien zij hun autistische trekken beter kunnen
camoufleren. Op basis hiervan is het relevant om in replicatie onderzoek naar dit vernieuwde
algoritme ook naar de verschillen te kijken tussen jong en oud volwassenen en naar mannen
en vrouwen. Zeer recent is het herziene algoritme voor module 4 zoals voorgesteld door Hus
& Lord (2014) gerepliceerd (Bildt, Sytema, Meffert en Bastiaansen, 2015, Pugliese et al.,
2015). Beide onderzoeken vonden een hogere sensitiviteit voor het herziene algoritme dan het
originele algoritme, echter waren deze sensitiviteitscijfers lager dan het onderzoek van Hus &
Lord (2014). In beide onderzoeken was de groep oudere volwassenen relatief klein en het
onderzoek van Bildt et al. (2015) was alleen gericht op mannen. In deze thesis zal het
voorgestelde herziene algoritme (Hus & Lord, 2014) worden gerepliceerd binnen een
volwassen Nederlandse populatie met ASS waarbinnen voldoende oudere deelnemers en
vrouwen zijn geïncludeerd.
Het doel van de huidige studie is tweeledig. Ten eerste zal gekeken worden of het
voorgestelde herziene algoritme voor module 4 (Hus & Lord, 2014) een verbetering is ten
opzichte van het originele algoritme (Lord et al., 2000). In lijn met eerder onderzoek wordt
7
diagnostische validiteit (gemeten in sensitiviteit) van het herziene algoritme beter zijn dan het
originele algoritme. Ten tweede wordt gekeken of de ADOS domeinscores van beide
algoritmes (origineel versus herzien) bij de oudere volwassenen met ASS (ouder dan 40 jaar)
in lijn liggen met eerder onderzoek (Hus en Lord, 2014) en dus lager zijn dan de scores bij de
jongere volwassenen (40 jaar en jonger). Exploratief wordt bekeken of er verschillen zijn
betreffende de specifieke itemscores (gedragskenmerken) tussen beide leeftijdsgroepen, zodat
eventuele verschillen op ADOS totaal domeinniveau kwalitatief kunnen worden beschreven.
Ook zal exploratief worden bekeken of er verschillen zijn tussen mannen en vrouwen wat
betreft de ADOS domeinscores en de specifiekere itemscores.
Methode
Deelnemers
De deelnemers van dit onderzoek vormden een steekproef van 137 volwassenen, allen met
een klinische diagnose klassiek autisme (n = 21, 15.3 %), syndroom van Asperger (n =70,
51.1%) of PDD-NOS (n = 41, 29.9%) conform de DSM IV-TR (APA, 2000). Deze diagnoses
waren eerder gesteld, onafhankelijk van dit onderzoek. Bij 5 personen (3.7%) was niet
duidelijk welke variant het betrof.Deze verschillende subtypen van ASS worden
wetenschappelijk onvoldoende ondersteund (Witwer & Lecavalier, 2008). In de nieuwste
editie van de DSM, DSM-5 (APA, 2013), zijn deze subtypen verdwenen en gaat men uit van
één overkoepelde classificatie: Autisme Spectrum Stoornissen (hierna ASS); waarbinnen
onderscheid gemaakt wordt in de mate en ernst van de symptomen. In dit huidige onderzoek
zal dan ook verder worden uitgegaan van één overkoepelende classificatie ASS (conform
DSM-5). De deelnemers waren reeds geworven voor een groter lopend onderzoek binnen het
project ‘Aging in Autism: a Double Jeopardy’ door Prof. Dr. H.M. Geurts en Dr. A.G. Lever van de Universiteit van Amsterdam en d’Arc Dutch Autism & ADHD research center, zoals beschreven in Lever en Geurts (2015). De deelnemers werden actief geworven via
GGZ-8
instellingen (GGZ Noord Holland Noord, GGZ Breburg, Dr. Leo Kannerhuis), advertenties in
vakbladen en via reclame bij congressen. Mensen met een voorgeschiedenis gekenmerkt door
schizofrenie, neurologische aandoeningen (zoals epilepsie of de ziekte van Parkinson),
cognitieve achteruitgang gemeten met de Mini-Mental State Exam (MMSE; Folstein, Folstein,
& McHugh, 1975) met een score lager dan 26, een huidige alcohol- of drugsverslaving of een
geschat IQ lager dan 80 gemeten met twee subtesten (woordenschat en matrix redeneren) van
de Wechsler Adult Intelligence Scale (3rd ed.; WAIS-III-NL; Wechsler, 1997), werden
uitgesloten van deelname. De meerderheid van de deelnemers (67.9%) was hoogopgeleid, had
gestudeerd aan HBO of Universiteit, waarvan de meerderheid (86.0%) ook een diploma heeft
behaald. Het gemiddelde geschatte IQ was 114.3 (SD 16.6). Zie tabel 1 voor alle
steekproef-karakteristieken. Deze gegevens zijn tevens vergeleken met eerder onderzoek naar zowel het
originele ADOS algoritme (Lord et al., 2000) als het herziene algoritme (Lord & Hus, 2014).
Tabel 1
Steekproefgegevens in vergelijking met eerder onderzoek Module 4 ADOS
met klinische diagnose ASS
Huidig onderzoek (N = 137)
Hus & Lord (2014) (N = 347)
Lord (2000) (N = 30) Gemiddelde leeftijd (SD) 46.7 (15.0) 20.6 (7.0) 20.0 (8.2)
Leeftijd range 19-79 10-55 10-40
Geslacht man, vrouw % 68%, 32% 80%, 20% 83%, 17%
Gemiddeld IQ (SD) 114.3 (16.6) 100.4 (21.4) 100.9 (23.6)
Diagnoseklassiek autisme n (%) 21 (15%) 177 (51%) 16 (53%) Overige ASS diagnoses n (%) 116 (85%) 170 (49%) 14 (47%) ADOS COM (SD) (range) 2.6 (1.4) (0-6) 3.4 (2.2) (0-8) 4.2 (1.6) (1-8) ADOS SOC (SD) (range) 5.9 (2.5) (0-14) 7.5 (2.6) (0-14) 8.7 (2.6) (3-14) ADOS BRG (SD) (range) 0.3 (0.7) (0-4) 1.3 (1.2) (0-8) 1.5 (1.5) (0-5) ASS autisme spectrum stoornis (hieronder vallen de klinische diagnose klassiek autisme, Asperger en PDD-NOS
cf DSM-IV-TR, APA 2000), IQ geschatte IQ middels met twee subtesten (woordenschat en matrix redeneren) van de Wechsler Adult Intelligence Scale (3rd ed.; WAIS-III-NL; Wechsler, 1997), ADOS Autisme Diagnostische Observatie Schema, Nederlandse vertaling van de ADOS-G module 4 (de Bildt & de Jonge, 2009; gebaseerd op Lord et al., 1999) , ADOS COM taal en communicatie schaal, ADOS SOC wederkerige sociale interactie schaal,
9
Materialen: ADOS module 4
De ADOS is een gestandaardiseerd, semigestructureerd observatie instrument waarbij door
middel van verschillende opdrachten en vragen directe gedragingen worden uitgelokt en
geobserveerd in één-op-een situaties die relevant zijn voor ASS. Hierbij wordt specifiek
gekeken naar de wijze van communicatie, verbeelding en wederkerigheid in de sociale
interactie. Bij alle deelnemers is de Nederlandse vertaling van de ADOS-G module 4
afgenomen (de Bildt & de Jonge, 2009; gebaseerd op Lord et al., 1999) in een periode van
twee jaar, tussen maart 2012 en juli 2014. Module 4 bestaat uit 10 tot 15 standaardactiviteiten.
Er werd tijdens de ADOS afname gebruik gemaakt van standaardmateriaal en diverse
opdrachten. De totale ADOS afnameduur per deelnemer bedroeg tussen de 45 en 60 minuten.
Zie tabel 2 voor een overzicht van alle activiteiten.
Tabel 2
Overzicht activiteiten ADOS Module 4: Vloeiende spraak, adolescenten en volwassenen
Activiteiten Benodigde materialen
1. Constructietaak* puzzel
2. Een verhaal uit een boek vertellen 2 prentenboeken
3. Beschrijving van een afbeelding* afbeelding van toerisme in VS en vakantieoord 4. Conversatie en vertellen -
5. Huidig werk of school* -
6. Sociale moeilijkheden en ergernis -
7. Emoties -
8. Demonstratietaak handdoek, washandje en zeep
9. Stripverhaal* serie A: visser/pelikaan / serie B: aap/kokosnoot 10. Pauze puzzel, tekenpapier, 8 stiften, pin-art, tekentol, radio 11. Dagelijks leven* recente krant/tijdschrift, materiaal uit doen-alsof-spel 12. Vrienden en trouwen -
13. Eenzaamheid -
14. Plannen en hoop -
15. Een verhaal verzinnen 6 voorwerpen met of zonder functie
* optionele taak
Tijdens de opdrachten werd het gedrag geobserveerd en werden er aantekeningen gemaakt. In
totaal werden er scores gegeven aan 31 verschillende items (gedragskenmerken) verdeeld
10
sociale interactie (12 items), C) Fantasie (1 item), D) Stereotiepe gedragingen en beperkte
interesses (5 items) en E) Andere afwijkende gedragingen (zoals angst of agressie) (3 items).
Voor de meeste items geldt dat de scores lopen van 0 (normaal gedrag), 1 (licht afwijkend) tot
2 of 3 (afwijkend gedrag). Het scoren van het gedrag gebeurde direct na observatie.
ADOS classificatie volgens originele algoritme
Voor alle deelnemers is een ADOS classificatie berekend volgens het algoritme beschreven in
de handleiding van de ADOS-G module 4 (Bildt & de Jonge, 2009; Nederlandse vertaling van
de handleiding van Lord et al., 1999). In deze huidige studie wordt hiervoor de term ‘originele
algoritme’ gebruikt. Dit algoritme bestaat uit een combinatie van verschillende kernitems waarvan de scores bij elkaar worden opgeteld om drie verschillende domeinscores te vormen.
Alle kernitems die een score 3 kregen, werden omgezet in een score 2; alle andere scores
anders dan 0-3 werden omgezet in score 0. Bij het originele algoritme behoren de totaalscore
van vier items tot het eerste domein: taal en communicatie (hierna COM), de totaalscore van
zeven items behoren tot het tweede domein: wederkerige sociale interactie (hierna SOC) en
worden de totaalscores van deze beide domeinen bij elkaar opgesteld tot een derde domein:
taal en communicatie + wederkerige sociale interactie (hierna COM + SOC). Voor elk domein
gelden specifieke afkappunten, waarmee de verschillende ADOS classificaties worden
bepaald. Voor het originele algoritme gelden volgens de handleiding drie verschillende
classificaties, dit zijn de classificaties klassieke autisme stoornis (AS), autisme spectrum
stoornis (ASS) en non-spectrum stoornis (NS). Voor dit huidige onderzoek werd alleen
gekeken of er minimaal aan het afkappunt ASS werd voldaan, gezien dit in lijn ligt met de
DSM-5 (APA, 2013). Volgens het originele algoritme krijgt iemand een ADOS ASS
classificatie wanneer voor alle drie de domeinscores de afkappunten zijn overschreden: dit is
bij een COM score van 2 of hoger, een SOC score van 4 of hoger en een COM + SOC score
van 7 of hoger. De ASS classificatie wordt alleen gegeven, wanneer alle drie de afkappunten
11
item) en een totaal domeinscore voor beperkt en repetitief gedrag berekend (gebaseerd op vier
items). Deze scores worden alleen gebruikt voor een kwalitatieve beschrijving van de
diagnose en worden niet meegenomen in de uiteindelijke ADOS classificatie.
ADOS classificatie volgens herziene algoritme
Vervolgens is voor alle deelnemers een ADOS classificatie berekend volgens het herziene
algoritme voor module 4 beschreven in het onderzoek van Hus en Lord (2014), welke
gebaseerd is op het herziene algoritme van Gotham et al. (2007) voor module 3 (zie
Nederlandse vertaling handleiding ADOS-2 Module 3 door Bildt, Graeves en de Jonge,
2013). In deze studie wordt hiervoor de term ‘herziene algoritme’ gebruikt. Ook dit algoritme
bestaat uit een combinatie van verschillende kernitems die domeinscores vormen. Net zoals
bij het originele algoritme werden alle kernitems die een score 3 kregen, omgezet in een score
2 en alle andere scores anders dan 0-3 werden omgezet in score 0. De kernitems van het
herziende algoritme worden allemaal beschreven in de handleiding van het originele
algoritme (ADOS-G). Er zijn slechts enkele verschillen qua nummering en
formulerings-verschillen tussen de ADOS-G en ADOS-2. De inhoud van de items is hetzelfde. Daardoor
kon de handleiding van ADOS-G gebruikt worden voor de beschrijving en verdere analyses
van de kernitems van het herziene algoritme. Ook het herziene algoritme bestaat uit een
combinatie van verschillende kernitems waarvan de scores bij elkaar worden opgeteld om
twee domeinscores te vormen. Het soort kernitems die hiervoor gebruikt worden en het soort
domeinen die hieruit gevormd worden, verschilt ten opzichte van het originele algoritme. Bij
het herziene algoritme vormen de totaalscore van 10 kernitems het eerste domein: sociaal
affect (hierna SA). Vervolgens vormen de totaalscore van 5 kernitems het tweede domein:
beperkt en repetitief gedrag (hierna BRG). Voor elk van deze twee domeinen gelden
specifieke afkappunten, waarbij drie verschillende ADOS classificaties (AS, ASS en
non-spectrum) worden bepaald. Het meenemen van de BRG schaal in de uiteindelijke ADOS
12
meeneemt en alleen gebruikt als kwalitatieve beschrijving. Ook voor het herziene algoritme
werd alleen gekeken of er minimaal aan het afkappunt ASS werd voldaan. Hus & Lord (2014)
stellen twee verschillende ASS afkapwaarden voor, één voor de SA schaal (score 8) en één
voor de SA en BRG schaal samen (score 10). In tabel 3 worden alle kernitems van de
domeinen van beide algoritmes en bijbehorende afkappunten weergegeven.
Tabel 3
Items behorende bij het origineel versus herziene algoritme en afkapwaarden (cut-off scores) Originele algoritme (Lord, 2000) Herziene algoritme (Hus & Lord, 2014)
Domein Items a Domein Items
COM A4 Stereotiepe taal SA
A8 Conversatie A8 Conversatie A9 Beschrijvende gebaren X
A10 Emotionele gebaren A10 Emotionele gebaren
AS cut-off b 3
ASS cut-off 2
SOC B1 Ongebruikelijk oogcontact B1 Ongebruikelijk oogcontact B2 Gezichtsuitdrukkingen B2 Gezichtsuitdrukkingen
X B5 Communicatie eigen gevoel
B6 Emoties/ empathie anderen X
X B7 Inzicht sociale relaties
B8 Verantwoordelijkheid X
B9 Kwaliteit sociale toenaderingen B9 Kwaliteit sociale toenaderingen B10 Kwaliteit sociale respons B10 Kwaliteit sociale respons B11 Hoeveelheid sociale respons B11 Hoeveelheid sociale respons
X B12 Kwaliteit contact
AS cut-off b 6 X
ASS cut-off 4 6
BRG BRG A4 Stereotiepe taal
A2 Afwijkingen taal
D1 Ongewone sensorische interesses D2 Handmaniertjes
D4 Zeer specifieke onderwerpen
Tot. AS cut-off b 10 10
Tot. ASS cut-off 7 8
COM taal en communicatie schaal, SOC wederkerige sociale interactie schaal, BRG beperkt en
repetitief gedrag schaal. SA sociaal affect schaal. AS cut-off autisme afkappunt, ASS cut-off autisme spectrum afkappunt, Tot. AS cut-off autisme afkappunt van beide schalen COM + SOC samengenomen, Tot. ASS cut-off autisme spectrum afkappunt van beide schalen COM + SOC samengenomen.
a
Items zoals beschreven in Nederlandse handleiding ADOS (de Bildt & de Jonge, 2009).
b
13
Procedure
Alle deelnemers zijn voorafgaand aan het testonderzoek middels een informatiebrief
geïnformeerd en allen hebben een toestemmingsverklaring ondertekend. Bij alle deelnemers
werden er naast de ADOS diverse andere instrumenten afgenomen. Gezien deze niet relevant
zijn voor deze huidige studie, worden deze niet verder beschreven. De ADOS is op
verschillende locaties (GGZ-instellingen en op de Universiteit van Amsterdam) afgenomen.
Deelnemers aan het onderzoek werden gecompenseerd voor hun reiskosten en ontvingen geen
extra vergoeding. De ADOS is afgenomen door een psycholoog die tevens ADOS getraind en
gecertificeerd is.
Data-analyse
Om te onderzoeken of het herziene algoritme een verbetering is ten opzichte van het originele
algoritme, wordt ten eerste de interne consistentie van de domeinschalen van beide algoritmes
berekend door middel van Cronbach’s alfa. Dit geeft een indicatie van de mate waarin de items hetzelfde concept meten. De uitkomsten worden vergeleken met vergelijkbaar
onderzoek. Ten tweede wordt de sensitiviteit berekend voor beide algoritmes. Hierbij werd
het percentage berekend van mensen met een klinische diagnose ASS die ook door de ADOS
geïdentificeerd werden (met een score op of boven de ASS afkappunten). Ook hier werden de
uitkomsten vergeleken met vergelijkbaar onderzoek. Ten derde wordt middels een MANOVA
gekeken of de ADOS domeinscores van beide algoritmes (origineel versus herzien) bij de
oudere volwassenen met ASS (ouder dan 40 jaar) in lijn liggen met eerder onderzoek (Hus en
Lord, 2014) en dus lager zijn dan de scores bij de jongere volwassenen (40 jaar en jonger).
Alvorens deze analyse zal middels Q-Q plots en de Shapiro-Wilk test worden gekeken of aan
de assumptie van normaal verdeelde data wordt voldaan wat betreft de domeinscores.
Wanneer hier niet aan wordt voldaan zal een non-parametrische test, de Mann Whitney test
14
verschillen tussen de twee leeftijdsgroepen. Ten vierde wordt exploratief bekeken middels
Chi-Square toetsen of er verschillen zijn betreffende de specifieke itemsscores
(gedragskenmerken) tussen beide leeftijdsgroepen. Daarbij wordt gekeken op itemniveau hoe
vaak deelnemers normaal (score 0) versus afwijkend gedrag (maximaal score 2) scoren op de
specifieke items behorende bij zowel het originele als het herziene algoritme. Ten slotte zal er
exploratief onderzoek plaatsvinden (middels een sensitiviteitsberekening en een MANOVA)
om te bekijken of er verschillen bestaan tussen mannen en vrouwen wat betreft de ADOS
domeinscores. Ook zal er exploratief op specifieker itemniveau bekeken worden, middels
Chi-Square toetsen, of vrouwen qua scoring verschillen van mannelijke deelnemers.
Resultaten
Interne consistentie
De betrouwbaarheid (interne consistentie) van de COM schaal binnen het originele algoritme
is erg laag, α = .26 (Field, 2009). Wanneer het item A4 ‘stereotiepe taal’ niet wordt
meegenomen, stijgt de betrouwbaarheid naar α = .49; wat nog steeds laag is. De
betrouwbaarheid voor de SOC schaal en de totale schaal (COM + SOC) is voldoende;
respectievelijk α = .61 en α = .66. De betrouwbaarheid van de SA schaal binnen het herziene
algoritme (hierna SA) is goed, α = .75. Echter de betrouwbaarheid van de BRG schaal is erg
laag, α = .33. Zie tabel 4 voor een specifiek overzicht, ook in vergelijking met eerder
15 Tabel 4
Interne consistentie in vergelijking met eerder onderzoek
Module 4 ADOS Huidig onderzoek Bastiaansen (2011a) Hus & Lord (2014) schalen origineel algoritme
COM α = .26 α = .52
COM (exclusief item 4)a α = .49 α = .60 -
SOC α = .61 α = .84 -
schalen herziene algoritme
SA α = .75 α = .87 α = .84
BRG α = .33 - α = .61
COM taal en communicatie schaal, SOC wederkerige sociale interactie schaal, SA sociaal affect schaal, BRG beperkt en repetitief gedrag schaal.
a bij weglating van item A4 ‘stereotiepe taal’ Sensitiviteit
In deze steekproef hadden alle deelnemers (100%) een klinische diagnose ASS. De
sensitiviteit van het originele algoritme is matig, 65.7 %. Dit betekent dat 34.3% van alle
deelnemers met een klinische ASS diagnose niet door het originele algoritme ADOS zijn
geïdentificeerd. De sensitiviteit van het herziene algoritme is goed wanneer alleen de SA
schaal wordt meegenomen, namelijk 76.6 %. Wanneer zowel de SA als BRG schaal worden
samengenomen, is de sensitiviteit een stuk lager, namelijk 67.2%. Zie tabel 5 voor een
specifiek overzicht, ook in vergelijking met eerder, vergelijkbaar onderzoek.
Tabel 5 Sensitiviteit
Module 4 ADOS Huidig onderzoek
Lord et al. (2000)
Hus & Lord (2014) Bastiaansen et al. (2011a) Pugliese et al. (2015) Bildt et al. (2015) origineel algoritme 3 domeinen ASS cut-offa 65.7 % 90.0 % 61.0 % 81.0 % 55.0 % herziene algoritme SA (ASS cut-off = 6) 76.6 % 89.0 % SA+BRG (ASS cut-off = 8) 67.2 % 90.5 % 71.1 %b 84.6 % 61.0 % a
De ADOS diagnose ASS wordt gesteld wanneer de score op of boven de ASS cut-off score ligt van alle drie de domeinen (COM cut-off = 2, SOC cut-off = 4 en COM+SOC cutoff = 7) (Lord et al., 2000).
b
16
Vergelijking ADOS domeinscores jong versus oud volwassenen
De groep jongere volwassenen (40 jaar en jonger) en de groep oudere volwassenen (ouder dan
40 jaar) verschilden niet significant qua geschat IQ, sekse verhouding, percentage mensen met
diagnose klassiek autisme en het aantal comorbide stoornissen. Zij verschilden wel qua eerste
ASS diagnose op kinderleeftijd, zie Tabel 6. In de jongvolwassen groep waren meer mensen
met een ASS diagnose op kinderleeftijd, gemeten met Fisher Exact test, p = .001.
Tabel 6
Leeftijdsgroepen met elkaar vergeleken wat betreft IQ, geslacht, leeftijd eerste diagnose, aantal klassieke autisme diagnose en aantal comorbide stoornissen
Jong volw. ≤ 40 jaar (N = 49)
Oud volw. > 40 jaar (N = 88) statistische waarde significantie IQ gemiddeld (SD) 112.1 (16.0) 115.5 (16.8) t = - 1.17 p = .24 aantal vrouw (%) 17 (34%) 27 (31%) X2=.23 p = .63
aantal eerste ASS diagnose op kinderleeftijd < 12 jaar (%)
7 (17%) 0 (0%) Fisher testb
p = .001*
aantal klassiek autisme (%)a 4 (8%) 17 (19%) X2= 3.02 p = .08 aantal comorbide stoornissen (%)c
0 1 ≥2 20 (40%) 14 (29%) 15 (31%) 43 (49%) 34 (39%) 11 (13%) X2= 1.12 p = .16
*significante verschillen p < .05, zijn vetgedrukt. Jong volw. 40 jaar en jonger, oud volw. ouder dan 40 jaar.
X2 = groepen vergeleken middels Pearson Chi-Square toets. t = groepen vergeleken middels t-toets.
a
de klinische diagnose klassiek autisme cf DSM-IV-TR, APA 2000
b
gezien een groep < 5 de Fisher Exact Test gedraaid.
c
hieronder vallen de meest voorkomende comborbide diagnoses naast ASS, dit betreffen: angststoornis, depressieve stoornis, ADHD en persoonlijkheidsstoornis.
Ten eerste is gekeken naar de sensitiviteitscijfers van de beide algoritmes van beide
leeftijdsgroepen. De sensitiviteit van het originele algoritme was bij de groep ≤ 40 jaar 73.4%
versus 61.4% bij de groep > 40 jaar. De sensitiviteit van het herziene algoritme was bij de
groep ≤ 40 jaar 73.5% versus 78.4% bij de groep > 40 jaar, wanneer alleen de SA schaal
wordt meegenomen. Wanneer zowel de SA als BRG schaal worden samengenomen, is de
sensitiviteit bij beide groepen lager, namelijk 67.3% bij de groep ≤ 40 jaar en 67.0 % bij de
groep > 40 jaar. Middels de multivariate MANOVA test werd vervolgens een significant
17
SA; V = .09, F(3, 133) = 4.10, p = .01. Aan de assumpties van normaliteit en gelijke
variantie-covariantie matrices, middels een Levene’s en Box-test, werd voldaan. Vervolgens zijn er aparte univariate analyses (ANOVA’s) uitgevoerd; hier werden geen significante effecten
gevonden van leeftijdsgroep op de verschillende ADOS scores. Voor de niet normaal
verdeelde BRG schaal is een non-parametrische test uitgevoerd: de Mann Whitney test. Uit
deze test bleek géén significant effect van leeftijdsgroep op de ADOS BRG score, U = 1.77,
p = .07 zie tabel 7.
Tabel 7
ADOS domein scores jong versus oud volwassenen (univariate analyses van MANOVA) Jong volw. ≤ 40 jaar
Gem (SD) (range)
Oud volw. > 40 jaar Gem (SD) (range) statistische waarde significantie ADOS origineel COM 2.78 (1.33) (0-5) 2.50 (1.41) (0-6) F = 1.26 p = .26 SOC 6.35 (2.72) (1-14) 5.68 (2.30) (0-12) F = 2.31 p = .13 ADOS herzien SA 8.29 (3.86) (1-18) 8.03 (3.60) (0-19) F = 0.15 p = .70 Gem Mediaan (range) Gem Mediaan (range)
BRGa 1.53 1 (0-5) 1.30 1 (0-7) U = 1.77 (-1.85) p = .07
a
alleen BRG-domeinscores zijn niet normaal verdeeld; bij deze schaal de Mann Whitney test uitgevoerd.
COM taal en communicatie schaal, SOC wederkerige sociale interactie schaal, SA sociaal affect schaal, BRG beperkt en repetitief gedrag schaal. Er zijn geén significante verschillen gevonden, p < .05
Vergelijking op specifiek itemniveau
Middels Chi-Square toetsen zijn de twee leeftijdsgroepen (jong versus oud volwassenen) met
elkaar vergeleken voor wat betreft de scoring op de specifieke domein itemscores
(gedrags-kenmerken). Beide groepen bleken op géén enkel item significant te verschillen qua scoring
(X²(2)= waarden variërend tussen 5.67 (p = .06) en 0.09 (p = .96), zie tabel 8 voor de
resultaten. Op totaalniveau bekeken is opvallend dat op 14 items (van de totaal 18
domeinitems) een groot aantal deelnemers (variërend van 21.2% tot 95.6%) een score 0
hebben, dus normaal gedrag vertonen. Op drie van de vijf BRG items, scoort ongeveer 95%
18 Tabel 8
Domeinitem analyse ADOS herziene algoritme, totaal en jong versus oud volwassenen
Totaal (N = 137) Jong volw. ≤ 40 (N = 49) Oud volw. > 40 (N = 88) Score 0 1 2 0 1 2 0 1 2 Algoritme item N (%) N (%) N (%) N (%) N (%) N (%) N (%) N (%) N (%)
Sociaal affect (SA)
Conversatie 38 (27.7) 85 (62.2) 14 (10.2) 19 (38.8) 26 (53.1) 4 (8.2) 19 (21.6) 59 (67.0) 10 (11.4) Emotionele gebaren 63 (46.0) 42 (30.7) 32 (23.4) 19 (38.8) 14 (28.6) 16 (32.7) 44 (50.0) 28 (31.8) 16 (18.2) Ongebruikelijk oogcontact 94 (68.6) 0 43 (31.4) 30 (61.2) 0 19 (38.8) 64 (72.7) 0 24 (27.3) Gezichtsuitdrukkingen 29 (21.2) 97 (70.8) 11 (8.0) 10 (20.4) 34 (69.4) 5 (10.2) 19 (21.6) 63 (71.6) 6 (6.8) Communicatie eigen gevoel* 25 (18.2) 87 (63.5) 25 (18.2) 10 (20.4) 34 (69.8) 5 (10.2) 15 (17.0) 53 (60.2) 20 (22.7) Inzicht sociale relaties* 41 (29.2) 76 (55.5) 20 (14.6) 14 (28.6) 28 (57.1) 7 (14.3) 27 (30.7) 48 (54.5) 13 (14.8) Kwaliteit soc. toenaderingen 23 (16.8) 97 (70.8) 17 (12.4) 5 (10.2) 36 (73.5) 8 (16.3) 18 (20.5) 61 (69.3) 9 (10.2) Kwaliteit sociale respons 72 (52.6) 60 (43.8) 5 (3.6) 27 (55.1) 20 (40.8) 2 (4.1) 45 (51.1) 40 (45.5) 3 (3.4) Hoeveelheid sociale respons 15 (10.9) 83 (60.6) 39 (28.5) 8 (16.3) 24 (49.0) 17 (34.7) 7 (8.0) 59 (67.0) 22 (25.0) Kwaliteit contact* 74 (54.0) 52 (38.0) 11 (8.0) 28 (57.1) 18 (36.7) 3 (6.1) 46 (52.3) 34 (38.6) 8 (9.1) Beperkt repetitief gedrag (BRG)
Afwijkingen taal* 57 (41.6) 61 (44.5) 19 (13.9) 18 (36.7) 21 (42.9) 10 (20.4) 39 (44.3) 40 (45.5) 9 (10.2) Stereotiepe taal 77 (56.2) 59 (43.1) 1 (0.7) 26 (53.1) 23 (46.9) 0 51(58.0) 36 (40.9) 1 (1.1) Ongewone sens. Interesse* 130 (94.9) 6 (4.4) 1 (0.7) 47 (95.9) 2 (4.1) 0 83 (94.3) 4 (4.5) 1 (1.1) Handmaniertjes* 128 (93.4) 5 (3.6) 4 (2.9) 46 (93.9) 2 (4.1) 1 (2.0) 82 (93.2) 3 (3.4) 3 (3.4) Zeer specifieke interesse 131 (95.6) 4 (2.9) 2 (1.5) 45 (91.8) 3 (6.1) 1 (2.0) 86 (97.7) 1 (1.1) 1 (1.1) Origineel alg. items**
Beschrijvende gebaren COM 65 (47.4) 68 (49.6) 4 (2.9) 17 (34.7) 31 (63.3) 1 (2.0) 48 (54.4) 37 (42.0) 3 (3.4) Emoties/ empathie SOC 23 (16.8) 62 (45.3) 52 (38.0) 7 (14.3) 24 (49.0) 18 (36.7) 16 (18.2) 38 (43.3) 34 (38.6) Verantwoordelijkheid SOC 68 (49.6) 60 (43.8) 9 (6.6) 19 (38.8) 25 (51.0) 5 (10.2) 49 (55.7) 35 (39.8) 4 (4.5)
Er zijn op geen enkel item significante verschillen qua scoring tussen de twee leeftijdsgroepen (middels Pearson Chi-Square toets, p < .05).
* items van het herziende algoritme, niet in originele algoritme ** items van het originele algoritme, niet in het herziende algoritme
Exploratieve analyses: verschillen tussen mannen en vrouwen
Exploratief is gekeken of er verschillen bestaan mannen en vrouwen met een ASS diagnose
wat betreft de sensitiviteit van de ADOS, de ADOS domeinscores en de specifiekere
itemscores. De twee subgroepen verschilden op andere belangrijke factoren niet significant
van elkaar, m.u.v. aantal comorbide stoornissen, zie tabel 9. Vervolgens is gekeken naar de
sensitiviteit van beide algoritmes. De sensitiviteit van het originele algoritme lag bij de groep
mannen hoger (71.0%), dan bij de groep vrouwen (54.5%). De sensitiviteit van het herziene
algoritme is beter, voor mannen 82.8 % versus 63.3% voor vrouwen, wanneer alleen de SA
schaal wordt meegenomen. De sensitiviteit voor SA + BRG is 75.3% voor de groep mannen
19 Tabel 9
Groep mannen en vrouwen met elkaar vergeleken wat betreft IQ, leeftijd, leeftijd eerste diagnose, aantal klassieke autisme diagnose en aantal comorbide stoornissen
Mannen (N = 93) Vrouwen (N = 44) statistische waarde significantie IQ gemiddeld (SD) 113.58 (16.3) 115.82 (17.8) t = - .74 p = .46 leeftijd gemiddeld (SD) 47.85 (15.9) 44.15 (12.9) t = 1.35 p = .18 aantal eerste ASS diagnose op
kinderleeftijd < 12 jaar (%)
7 (8%) 0 (0%) Fisher testb p = .10
aantal klassiek autismea 13/93 = 14% 8/44 = 18% X2= .41 p = .52 aantal comorbide stoornissen (%)c
0 1 ≥2 53 (57%) 28 (30%) 12 (13%) 10 (23%) 20 (45%) 14 (32%) X2 = 15.26 p < .001*
*significante verschillen p < .05, zijn vetgedrukt. X2 = groepen vergeleken middels Pearson Chi-Square toets. t = groepen vergeleken middels t-toets.
a
de klinische diagnose klassiek autisme cf DSM-IV-TR, APA 2000
b
gezien een groep < 5 de Fisher Exact Test gedraaid.
c
hieronder vallen de meest voorkomende diagnoses naast ASS, dit betreffen: angststoornis, depressieve stoornis, ADHD en persoonlijkheidsstoornis.
Middels een MANOVA zijn de twee groepen (mannen versus vrouwen) met elkaar
vergeleken op de verschillende ADOS domeinscores, zowel van het originele als herziene
algoritme. Op de multivariate test werd een significant effect gevonden van geslacht op de
verschillende ADOS domeinscores COM, SOC en SA, V = .079, F (3, 133) 3.778, p = .012.
Ook bij de aparte univariate ANOVA’s werden er significant effecten gevonden van geslacht op de verschillende ADOS domeinscores. De vrouwelijke deelnemers met ASS scoorden
significant lager (gemiddelde van 5.11, SD = 2.27) op de SOC domeinschaal van het originele
algoritme dan de mannelijke deelnemers (gemiddelde van 6.30, SD 2.48). Ook werd er op de
SA domeinschaal van het vernieuwde algoritme significant lager gescoord door de
vrouwelijke deelnemers (gemiddelde van 6.75, SD 3.26) dan de mannelijke deelnemers
(gemiddelde van 8.77, SD 3.70). Zie tabel 10 voor de resultaten op de univariate testen.
Middels Chi-Square toetsen is gebleken dat vrouwen en mannen op 9 van de 15 items
20 Tabel 10
ADOS domein scores mannen versus vrouwen (univariate analyses van MANOVA) Mannen (N = 93)
Gem (SD) (range)
Vrouwen (N = 44) Gem (SD) (range)
statistische waarde significantie
ADOS origineel
COM 2.70 (1.46) (0-6) 2.39 (1.19) (0-5) F = 1.539 p = .217 SOC 6.30 (2.48) (1-14) 5.11 (2.27) (0-12) F = 7.233 p = .008*
ADOS herzien
SA 8.77 (3.70) (1-19) 6.75 (3.26) (0-15) F = 9.614 p = .002*
Gem Mediaan (range) Gem Mediaan (range)
BRGa 1.48 1 (0-7) 1.16 1 (0-4) U = 1.691 (-1.722) p = .085
a
alleen BRG-domeinscores zijn niet normaal verdeeld; bij deze schaal de Mann Whitney test uitgevoerd.
COM taal en communicatie schaal, SOC wederkerige sociale interactie schaal, SA sociaal affect schaal, BRG beperkt en repetitief gedrag schaal. *Significante verschillen zijn vetgedrukt, significantie < .05.
Tabel 11
Domeinitem analyse man versus vrouw
Man (N = 93) Vrouw (N = 44) Score 0 1 2 0 1 2 Algoritme item N (%) N (%) N (%) N (%) N (%) N (%) Sociaal affect Conversatie 23 (24.7) 58 (62.4) 12 (12.9) 15 (34.1) 27 (61.4) 2 (4.5) Emotionele gebaren 40 (43.0) 32 (34.4) 21 (22.6) 23 (52.3) 10 (22.7 11 (25.0) Ongebruikelijk oogcontact 65 (69.9) 0 28 (30.1) 29 (65.9) 0 15 (34.1) Gezichtsuitdrukkingen 16 (17.2) 66 (71.0) 11 (11.8) 13 (29.5) 31 (70.5) 0
Communicatie eigen gevoel 13 (14.0) 58 (62.4) 22 (23.7) 12 (27.3) 29 (65.9) 3 (6.8)
Inzicht 22 (23.7) 54 (58.1) 17 (18.3) 19 (43.2) 22 (50.0) 3 (6.8)
Kwaliteit soc. toenaderingen 11 (11.8) 73 (78.5) 9 (9.7) 12 (27.3) 24 (54.5) 8 (18.2) Kwaliteit sociale respons 40 (43.0) 49 (52.7) 4 (4.3) 32 (72.2) 11 (25.0) 1 (2.3) Hoeveelheid sociale respons 7 (7.5) 55 (59.1) 31 (33.3) 8 (18.2) 28 (63.6) 8 (18.2) Kwaliteit contact 42 (45.2) 41 (44.1) 10 (10.8) 32 (72.2) 11 (25.0) 1 (2.3) Beperkt repetitief gedrag
Afwijkingen taal 32 (34.4) 46 (49.5) 15 (16.1) 25 (56.8) 15 (34.1) 4 (9.1) Stereotiepe taal 50 (53.8) 42 (45.2) 1 (1.1) 27 (61.4) 17 (38.6) 0 Ongewone sens. Interesse 89 (95.7) 3 (3.2) 1 (1.1) 41 (93.2) 3 (6.8) 0 Handmaniertjes 90 (96.8) 1 (1.1) 2 (2.2) 38 (86.4) 4 (9.1) 2 (4.5) Zeer specifieke interesse 87 (93.5) 4 (4.3) 2 (2.2) 44 (100.0) 0 0 Origineel alg. items**
Beschrijvende gebaren COM 45 (48.4) 45 (48.4) 3 (3.2) 20 (45.5) 23 (52.3) 1 (2.3) Emoties/ empathie SOC 9 (9.7) 46 (49.5) 38 (40.9) 14 (31.8) 16 (36.4) 14 (31.8) Verantwoordelijkheid SOC 44 (47.3) 43 (46.2) 6 (6.5) 24 (54.5) 17 (38.6) 3 (6.8) significante verschillen qua scoring zijn vetgedrukt (Pearson Chi-Square toets, significantie < .05) * items van het herziende algoritme, niet in originele algoritme
21
Conclusie en discussie
In deze huidige studie is het voorgestelde herziene algoritme module 4 van de ADOS (Hus &
Lord, 2014) gerepliceerd binnen een volwassen Nederlandse populatie met ASS. De eerste
onderzoeksvraag was of het voorgestelde herziene algoritme een verbetering is (in termen van
interne consistentie van de domeinschalen en sensitiviteit) ten opzichte van het originele
algoritme (Lord, 2000). Wat betreft de interne consistentie van de domeinschalen kan
geconcludeerd worden dat het herziene algoritme een verbetering is ten opzichte van het
originele algoritme; maar dit geldt alleen voor de SA schaal. De interne consistentie van de
SA schaal van het herziene algoritme is beter dan die van de COM en SOC schaal van het
originele algoritme. Vooral de lage interne consistentie van de COM schaal valt op, dit is in
lijn met onderzoek van Bastiaansen et al. (2011a). Het lijkt of deze schaal een beperkte rol
heeft in het diagnosticeren van ASS binnen deze steekproef. De SA schaal bevat echter ook
enkele items van de COM schaal en deze is wel betrouwbaar. Mogelijk hadden de deelnemers
in deze steekproef minder communicatieve beperkingen door hun hogere intelligentie. De
interne consistentie van de BRG schaal is erg laag. Ook Hus & Lord (2014) vonden een
lagere interne consistentie voor de BRG schaal dan voor de SA schaal. Wat betreft de
sensitiviteit van beide algoritmes kan geconcludeerd worden dat het herziene algoritme een
verbetering is ten opzichte van het originele algoritme; dit geldt wederom alleen voor de SA
schaal. Wanneer zowel de SA als BRG schaal worden samengenomen, daalt de sensitiviteit in
de richting van die van het originele algoritme. Lord et al. (2014) vonden een hogere
sensitiviteit voor de SA schaal, bij toevoeging van de BRG werd deze nog beter. De
sensitiviteit van het originele algoritme is matig, ongeveer een derde van alle deelnemers met
een klinische ASS diagnose worden niet door het originele algoritme van de ADOS
geïdentificeerd. Het onderzoek van Lord et al. (2000) vonden veel hogere sensitiviteitscijfers
22
algoritme (Bastiaansen et al., 2011a; Bildt et al., 2015; Pugliese et al., 2015) liggen meer in
lijn met dit huidige onderzoek. Opvallend in deze huidige studie is de lage interne consistentie
van de BRG schaal en dat de sensitiviteit afneemt wanneer beide schalen (SA + BRG) worden
meegenomen. Het is mogelijk dat bestaand beperkt repetitief gedrag bij deelnemers van dit
onderzoek niet tot uiting is gekomen tijdens het relatief korte tijdsbestek dat de ADOS is
afgenomen. Dit blijkt ook uit de exploratieve kwalitatieve analyses die gedaan zijn op
itemniveau; op veel items van de BRG schaal scoren mensen met een klinische ASS normaal
gedrag (score 0). De DSM-5 (APA, 2013) stelt echter als criteria dat er naast beperkingen in
sociale communicatie en interactie er beperkingen in stereotype en repetitieve gedragingen
aanwezig moeten zijn. Door het toevoegen van de BRG schaal in het herziene algoritme, sluit
deze wel beter aan met de huidige diagnosecriteria dan het originele algoritme. Deze
bevindingen sluiten ook aan met eerder onderzoek naar de ASS symptomen in een
volwassenenpopulatie. Shattuck et al. (2007) concludeerde dat volwassenen met ASS meer
beperkingen laten zien in non-verbale communicatie en sociale wederkerigheid dan in verbale
communicatie en beperkt repetitief gedrag (Shattuck et al., 2007). Volgens Seltzer et al (2003)
neemt het beperkt repetitief gedrag het sterkste af met ouder (volwassen) worden. Dit kan
verklaren waarom in deze volwassen ASS steekproef met name de COM schaal en de BRG
schaal minder toevoegde.
De tweede onderzoeksvraag was of de ADOS domeinscores van beide algoritmes
(origineel versus herzien) bij de oudere volwassenen met ASS (ouder dan 40 jaar) in lijn
liggen met eerder onderzoek (Hus en Lord, 2014) en dus lager zijn dan de scores bij de
jongere volwassenen (40 jaar en jonger). Er werden geen verschillen gevonden voor wat
betreft de ADOS domeinscores tussen deze beide groepen. Ook werden er op item specifiek
niveau geen verschillen gevonden qua scoring tussen beide leeftijdsgroepen.
De gevonden verschillen tussen dit onderzoek en het onderzoek van Hus & Lord (2014) en
23
op een aantal kenmerken verschilt met de eerdere onderzoeken. Ten eerste is in deze studie
het percentage deelnemers met een klassiek autisme diagnose lager en is het percentage met
een andere ASS diagnose (zoals Asperger of PDD-NOS) hoger. Bekend is dat mensen met de
diagnose klassiek autisme ernstigere symptomen hebben dan andere ASS stoornissen (APA,
2000). Het kan zijn dat de deelnemers in dit onderzoek mildere symptomen hadden die
wellicht minder duidelijk te observeren waren middels de ADOS en hierdoor vaker een score
‘0’ kregen (normaal gedrag vertoonden). Iemand met PDD-NOS kan aanzienlijke autisme symptomen vertonen in een bepaald kerngebied, zoals sociale tekorten, maar milde of geen
symptomen hebben in een ander kerngebied zoals beperkt of repetitief gedrag (Kan et al.,
2013; Kan et al., 2012). Doordat er relatief veel deelnemers een PDD-NOS diagnose hadden,
kan dit verklaren waarom de BRG schaal in dit huidige onderzoek zo weinig toevoegt, naast
het feit dat het tijdsbestek van een uur vaak te kort is om repetitief gedrag goed te kunnen
observeren. Ten tweede is het gemiddelde IQ van de deelnemers in dit huidige onderzoek
hoger dan het onderzoek van Hus & Lord (2014). Uit eerder onderzoek blijkt dat een hogere
intelligentie autisme kenmerken kan maskeren door toegepaste compensatietechnieken (Kan
et al., 2013; Lai et al., 2011), mogelijk konden deelnemers bepaalde ASS kenmerken
camoufleren tijdens dit onderzoek en was de ADOS minder sensitief voor deze groep. Ten
derde bevat de steekproef uit dit onderzoek meer vrouwen ten opzichte van eerdere
onderzoeken. Er bestaat een vermoeden dat vrouwen met ASS en een normale tot hoge
intelligentie diagnostisch vaker gemist worden dan mannen met een ASS en een normale tot
hoge intelligentie, doordat zij betere compensatietechnieken hanteren (Lai et al., 2011;
Dworzynski et al., 2012). Dit ligt in lijn met de exploratieve bevinding van dit onderzoek dat
zowel de sensitiviteit van de ADOS als de gemiddelde ADOS domeinscores onder mannen
hoger zijn dan onder vrouwen. Tevens bleek dat op veel afzonderlijke items van de ADOS
vrouwen significant anders scoorden (vaker 0; normaal gedrag vertoonden) dan mannen.
24
hier meer onderzoek naar gedaan moeten worden. Wanneer daadwerkelijk blijkt dat vrouwen
betere compensatietechnieken hanteren en er verschillen zijn qua scoring op specifiekere
gedragsitems, zouden diagnostische instrumenten, zoals de ADOS hier op aangepast moeten
worden. Als laatste ligt de gemiddelde leeftijd van de deelnemers in dit huidige onderzoek
hoger dan eerder onderzoek. De gemiddelde leeftijd in dit huidige onderzoek is 46.7 jaar ten
opzichte van respectievelijk 20.6 (Hus & Lord, 2014) en 20.0 jaar (Lord et at. 2000). Eerder
onderzoek toont aan dat de ASS symptomen afnemen met ouder worden (Bastiaansen, 2011b,
Shattuck et al., 2007; Seltzer et al., 2003; Esbensen, 2009); waardoor de ASS symptomen (en
ADOS scores) in een steekproef met relatief meer jonge volwassenen mogelijk sterker
aanwezig kunnen zijn dan in een groep met relatief meer oudere volwassenen. Hoewel er in
dit huidige onderzoek geen aanwijzingen waren voor ernstigere ASS symptomen bij jongere
volwassenen ten opzichte van de oudere volwassenen, kan het zijn dat met name adolescenten
meer symptomen laten zien die tijdens de jongvolwassenen fase al verminderd zijn. Dit wordt
ook gevonden door Seltzer et al. (2003) en Basistaansen (2011b). Dit huidige onderzoek
bevat geen adolescenten. Het is voor vervolgonderzoek interessant om te kijken hoe de groep
adolescenten verschilt van jong en oud volwassenen.
Een belangrijke tekortkoming van dit huidige onderzoek is het ontbreken van een
controlegroep. Hierdoor kon de diagnostische validiteit slechts gedeeltelijk worden
onderzocht; de specificiteit van de ADOS (zowel voor het originele als herziene algoritme)
kon niet berekend worden. Voor vervolgonderzoek naar de diagnostische validiteit van de
ADOS (zowel voor het originele als herziene algoritme) zal de ADOS zowel binnen een ASS
groep als controle groep afgenomen dienen te worden; zodat naast de sensitiviteit ook de
specificiteit berekend kan worden. Een tweede tekortkoming is dat het huidige onderzoek
alleen een cross-sectioneel onderzoek betrof. Om beter inzicht te krijgen in de daadwerkelijke
leeftijdseffecten zou er tevens longitudinaal onderzoek uitgevoerd moeten worden, om te
25
worden. In tegenstelling tot veel eerder onderzoek, bevatte deze studie een grote groep
ouderen. Door juist deze groep te includeren in cross-sectioneel onderzoek en te vergelijken
met een jongere groep, kan er inzicht verkregen worden in mogelijke verschillen tussen
levensfases. Een derde kanttekening bij dit onderzoek is dat er uitsluitend mensen zijn
geïncludeerd met een normale tot hoge intelligentie, wat betekent dat deze resultaten minder
goed te generaliseren zijn naar de gehele ASS populatie. Door de variabele IQ echter zo
constant mogelijk te houden, konden andere effecten van leeftijd en geslacht beter onderzocht
worden. Daarnaast blijkt dat juist volwassenen met een hogere intelligentie, mildere
symptomen laten zien (door compensatietechnieken) en hierdoor minder gemakkelijk te
diagnosticeren zijn en hierdoor vaak (te) laat de juiste ASS diagnose krijgen. Daarom is meer
inzicht binnen deze specifieke groep van belang. In tegenstelling tot andere studies, werden
andere psychische comorbide stoornissen in deze studie niet als exclusie criteria gesteld. Op
dit punt was deze steekproef beter te generaliseren naar de ASS populatie, gezien het vaak
voorkomt dat iemand met ASD een andere comorbide stoornis heeft (Kan et al., 2012). Ten
slotte is in dit onderzoek niet gekeken naar de gestandaardiseerde ernstscores van het herziene
algoritme, zoals voorgesteld door Gotham et al. (2009). Door gebruik te maken van
ernstscores binnen ASS, wat tevens aansluit bij de DSM-5 (APA, 2013), kunnen mensen over
de tijd (en modules van de ADOS) heen met elkaar vergeleken worden. Middels longitudinaal
onderzoek kan men eventuele veranderingen qua ernst van symptomen onderzoeken.
Vervolgonderzoek hiernaar is derhalve zeer interessant.
Samengevat lijkt het herziene algoritme van de ADOS module 4 een verbetering ten
opzichte van het originele algoritme. Dit geldt echter alleen voor de SA-schaal. Daarnaast
lijken de ADOS domeinscores bij een oudere groep volwassenen niet te verschillen met die
van een jongere groep volwassenen. Exploratief is bevonden dat de ADOS sensitiever is voor
volwassen mannen met een normale tot hoge intelligentie dan voor volwassen vrouwen.
26
er meer replicatieonderzoek uitgevoerd moeten worden in representatieve ASS steekproeven
inclusief controlegroep, waarin ook de ernstscores worden meegenomen. Een substantieel
deel van de deelnemers met een klinische diagnose ASS zijn niet door de ADOS
geïdentificeerd. Dit betekent voor de klinische praktijk dat men bij mensen met een normaal
tot hoog intelligentieniveau, die mildere ASS symptomen laten zien, extra voorzichtig moet
zijn bij de interpretatie van de ADOS uitkomsten. Dit geldt vermoedelijk extra bij vrouwen.
In het korte tijdsbestek van de ADOS worden essentiële gedragskenmerken mogelijk niet
geobserveerd door toepassing van de juiste camouflagetechnieken of doordat het specifiek
gedrag zich op dat moment niet afspeelt. Net zoals andere onderzoeken aanbevelen, zullen de
ADOS uitkomsten echter altijd gecombineerd moeten worden met diverse andere bronnen
van informatie in een multimodaal diagnostisch proces om tot een uiteindelijke ASS diagnose
27
Literatuurlijst
APA American Psychiatric Association. (2000). Diagnostic and Statistical Manual of Mental
Disorders (4th ed., text revision). Washington (DC): American Psychiatric Association.
APA American Psychiatric Association. (2013). The Diagnostic and Statistical Manual of Mental
Disorders (5th ed.). Washington (DC): American Psychiatric Association.
Bastiaansen, J. A., Meffert, H., Hein, S., Huizinga, P., Ketelaars, C., Pijnenborg, M., Bartels, A., Minderaa, R., Keysers, C., & Bildt de, A. (2011)a. Diagnosing Autism Spectrum Disorders in adults: the use of Autism Diagnostic Observation Schedule (ADOS) Module 4. Journal of Autism
and Developmental Disorders, 41, 1256-1266.
Bastiaansen, J.A., Thioux, M., Nanetti, L., Gaag, C. van der, Ketelaars, C., Minderaa, R., e.a. (2011) b. Age-related increase in inferior frontal gyrus activity and social functioning in autism spectrum disorder. Biological Psychiatry, 69, 832-838.
Bildt de, A. & Jonge de, M. (2009). ADOS Nederlandse bewerking. Module 4, Vloeiend taalgebruik
adolescent/ volwassene. Amsterdam: Hogrefe.
Bildt de, A., Greaves-Lord, K., & Jonge de, M. (2013). ADOS-2 Nederlandse bewerking. Module 4, Vloeiend taalgebruik adolescent/ volwassene. Amsterdam: Hogrefe.
Bildt de, A., Sytema, S., Meffert, H., & Bastiaansen, J. A. C. J. (2015). The Autism Diagnostic Observation Schedule, Module 4: Application of the Revised Algorithms in an Independent, Well-Defined, Dutch Sample (n = 93). Journal of Autism and Developmental Disorders. DOI:
28
Bildt de, A., Sytema, S., Lang van, N. D. J, Minderaa, R. B., Engeland van, H., & Jonge de, M. V. (2009). Evaluation of the ADOS Revised Algorithm: The Applicability in 558 Dutch Children and Adolescents. Journal of Autism and Developmental Disorders, 39, 1350-1358.
Brugha, S.T., McManus, S., Bankart, J., Scott, F., Purdon, S., Smith, J., e.a. (2011).
Epidemiology of autism spectrum disorders in adults in the community in England. Archives of
General Psychiatry, 65, 459-465.
Dworzynski, K., Ronald, A., Bolton, P., & Happé, F. (2012). How different are girls and boys above and below the diagnostic threshold for autism spectrum disorders?. Journal of the American
Academy of Child & Adolescent Psychiatry, 51(8), 788-797.
Esbensen, A. J., Seltzer, M. M., Lam, K. S., & Bodfish, J. W. (2009). Age-related differences in restricted repetitive behaviors in autism spectrum disorders. Journal of autism and developmental
disorders, 39(1), 57-66.
Field, A. P. (2009). Discovering statistics using SPSS, third edition. London, England: SAGE.
Folstein, M. F., Folstein, S. E., & McHugh, P. R. (1975). “Mini-Mental State:” A practical method for grading the cognitive state of patients for the clinician. Journal of Psychiatric Research, 12, 189– 198.
Gezondheidsraad. (2009). Autismespectrumstoornissen: Een leven lang anders. Den Haag: Gezondheidsraad.
Gotham, K., Pickles, A. & Lord, C. (2009). Standardizing ADOS scores for a measure of severity in autism spectrum disorders. Journal of Autism and Developmental Disorders, 39, 693-705.
29
Gotham, K., Risi, S., Pickles, A., Dawson, G. et al. (2008). A replication of the autism diagnostic observation schedule (ADOS) revised algorithms. Journal of American Child Adolescent
Psychiatry, 47, 642-651.
Gotham, K., Risi, S., Pickles, A., & Lord, C. (2007). The autism diagnostic observation schedule: Revised Algorithms for improved diagnostic validity. Journal of Autism Developmental Disorders,
27, 613-627.
Happé, F., & Charlton, R. A. (2012). Aging in autism spectrum disorders: A mini-review.
Gerontology, 58(1), 70-78.
Hus, V., & Lord, C. (2014). The Autism Diagnostic Observation Schedule, Module 4
Revised Algorithm and Standardized Severity Scores. Journal Of Autism And Developmental
Disorders, 44, 1996-2012
Kan, C., Geurts, H. M., Sizoo B. B., e.a. (2013). Multidisciplinaire richtlijn diagnostiek en
behandeling van autismespectrumstoornissen bij volwassenen. Utrecht: De Tijdstroom, april 2013.
Kan, C., Verbeeck, W. & Bartels, A. (2012). Diagnostiek van Autismespectrumstoornissen bij
volwassenen. Een multidisciplinaire benadering. Amsterdam: Hogrefe.
Kamp-Becker, I., Ghahreman, M., Heinzel-Gutenbrunner, M., Peters, M., Remschmidt, H., & Becker, K. (2013). Evaluation of the revised algorithm of Autism Diagnostic Observation Schedule (ADOS) in the diagnostic investigation of high-functioning children and adolescents with autism spectrum disorders. Autism, 17(1), 87-102.
Lai, M.C., Lombardo, M.V., Pasco, G., Ruigrok, A.N., Wheelwright, S.J., Sadek, S.A., e.a. (2011). A behavioral comparison of male and female adults with high functioning autism spectrum
30
Lever, A. G., & Geurts, H. M. (2015). Age‐related differences in cognition across the adult lifespan in autism spectrum disorder. Autism Research.
Lord, C., Risi, S., Lambrecht, L., Cook, E. H. Jr., Leventhal, B. L., Dilavore, P.C., e.a. (2000). The autism diagnostic observation schedule-generic: A standard measure of social and communication deficits associated with the spectrum of autism. Journal of Autism and Developmental Disorders,
30(3), 205 -223.
Lord, C., Rutter, M., DiLavore, P. S., & Risi, S. (1999). Autism Diagnostic Observation Schedule
(ADOS). Los Angeles, CA: Western Psychological Services.
Oosterling, I., Roos, S, Bildt, A. de., Rommelse, N., Jonge, M. de, Visser, J., Lappenschaar, M. , Swinkels, S., Gaag, R.J van der & Buitelaar, J. (2010). Improved Diagnostic Validity of the ADOS Revised Algorithms: A Replication Study in an Independent Sample. Journal of Autism and
Developmental Disorders, 40, 689-703
Pugliese, C. E., Kenworthy, L., Bal, V. H., Wallace, G. L., Yerys, B. E., Maddox, B.B., …& Herrington, J. D. (2015). Replication and comparison of the newly proposed ADOS-2, module 4 algorithm in ASD without ID: A multi-site study. Journal of autism and developmental disorders,
45 (12), 3919-3931.
Seltzer, M. M., Krauss, M. W., Shattuck, P. T., Orsmond, G., Swe, A., & Lord, C. (2003). The symptoms of autism spectrum disorders in adolescence and adulthood. Journal of autism and
developmental disorders, 33(6), 565-581.
Seltzer, M. M., Shattuck, P., Abbeduto, L., & Greenberg, J. S. (2004). Trajectory of development in adolescents and adults with autism. Mental Retardation and Developmental Disabilities Research
31
Shattuck, P. T., Seltzer, M. M., Greenberg, J. S., Orsmond, G. I., Bolt, D., Kring, S., et al. (2007). Change in autism symptoms and maladaptive behaviors in adolescents and adults with an autism spectrum disorder. Journal of Autism and Developmental Disorders, 37, 1735–1747.
Wechsler, D. (1997). Wechsler Adult Intelligence Scale (WAIS–III). San Antonio, TX: Psychological Corporation.
Werling, D. M., & Geschwind, D. H. (2013). Sex differences in autism spectrum disorders. Current opinion in neurology, 26(2), 146.
Witwer, A. N., & Lecavalier, L. (2008). Examining the validity of autism spectrum disorder
