Intolerance of uncertainty en gegeneraliseerde angst bij kinderen en adolescenten met autisme

Intolerance of Uncertainty en Gegeneraliseerde Angst bij Kinderen en Adolescenten met Autisme.

Nora Nel Hendriks 10538631

Universiteit van Amsterdam

Bachelorscriptie Begeleider: Anna Plakas Pedagogische Wetenschappen December, 2016

Inhoudsopgave

Abstract 3

Inleiding 4

Autisme Spectrum Stoornis 4

Bezorgdheid, de GAS en IU 5

Middenstuk 7

De relatie tussen IU, GAS en bezorgdheid 7

Symptomen van ASS, IU en bezorgdheid 12

Conclusie 17

Discussie 17

Abstract

Het doel van deze literatuurstudie was om de rol van Intolerance of Uncertainty te bepalen ten opzichte van bezorgdheid en gegeneraliseerde angst bij kinderen en adolescenten met een ASS. Uit dit onderzoek is gebleken dat IU van invloed is op de ontwikkeling en mate van ernst van bezorgdheid en GAS bij kinderen en adolescenten met een neurotypische

ontwikkeling. Voor kinderen en adolescenten met ASS is een relatie aanwezig tussen angst en IS en SS en hebben zij een hogere mate van IU dan de neurotypische populatie. Dit betekent dat bij het behandelen van angst bij kinderen en adolescenten met ASS gebruik kan worden gemaakt van methoden waarin onder andere wordt gericht op het verhelpen van IU.

Keywords: Intolerance of uncertainty, (generalized) anxiety (disorder), worry, ASS (symptoms), children, adolescents.

Comment [1]:

IS en SS verhelderen: bijv symptomen van ASS. Maar: wel relatie aanwezig? Aanpassen op hoofdstuk 2

Intolerance of Uncertainty en Angst bij Kinderen en Adolescenten met Autisme. Op mondiaal niveau heeft naar schatting 1% van de kinderen en adolescenten een Autisme Spectrum Stoornis (ASS) (American Psychiatric Association, 2013). Van dit percentage is ongeveer 39,6% daarnaast ook gediagnosticeerd met ten minste één

angststoornis zoals deze geformuleerd staat in de DSM-IV (Van Steensel, Bögels, & Perrin, 2011). Dit percentage ligt aanzienlijk hoger dan bij kinderen en adolescenten met een neurotypische ontwikkeling (White, Oswald, Ollendick, & Scahill, 2009; Van Steensel, Bögels, & Perrin, 2011; Kreiser & White, 2014). De geschatte prevalentie van

angststoornissen onder jongeren zonder een ASS tussen de 13 en 17 jaar in Nederland schommelt namelijk rond de 10% en voor kinderen jonger dan 12 jaar ligt het percentage op 10% of lager (NJI, 2014). Angst en angststoornissen vormen bijkomstige problematiek voor kinderen en adolescenten met een ASS, terwijl de autisme stoornis bij deze kinderen in de meeste gevallen voor zowel ouder als kind al voor zware uitdagingen zorgt (White, Weitlauf, & Warren, 2012). Het doel van deze studie is het verhelderen van cognitieve mechanismen die angst kunnen verklaren bij deze groep kinderen en adolescenten met een ASS. Bovendien wordt gekeken of deze mechanismen kunnen worden gerelateerd aan bepaalde

kernsymptomen van de ASS. Autisme Spectrum Stoornis

ASS is een verzameling stoornissen, die onder andere gekenmerkt wordt in tekorten op de volgende gebieden. Een eerste symptoom is het laten zien van stereotype of herhaalde lichaamsbewegingen, gebruik van objecten, of spraak. Als tweede is er bij de persoon de sterke behoefte aan het gelijk zijn en blijven van situaties, waarbij deze inflexibel is in het aanpassen van routines. Als derde kan het zijn dat iemand zeer beperkte interesses laat zien die abnormaal zijn qua intensiteit of focus, en tot slot kan hij of zij hyperreactief zijn voor

zintuigelijke input of een buitengewone interesse tonen in zintuigelijke aspecten van de omgeving. Van deze symptomen dienen voor een ASS diagnose twee of meer aanwezig te zijn. De symptomen moeten aanwezig zijn vanaf de vroege kindertijd en belemmeren het alledaagse functioneren. Bovendien dienen de beschreven verstoringen niet beter verklaard te kunnen worden door intellectuele of cognitieve problemen of een algemene

ontwikkelingsachterstand (American Psychiatric Association, 2013). Bezorgdheid, de GAS en IU

De gegeneraliseerde angststoornis (GAS) is een van de meest voorkomende comorbide angststoornissen bij kinderen en adolescenten met een ASS (Simonoff et al., 2008; White et al., 2009). Naar deze relatie wordt veel onderzoek gedaan, om de etiologie te kunnen

verhelderen en behandeling van bijkomstige problematiek te kunnen verbeteren (o.a. Gotham et al., 2013; Wigham et al., 2015). Om het vele voorkomen van gegeneraliseerde angst bij deze populatie, zal in deze literatuurstudie met name worden ingegaan op de GAS en een kernelement daarvan: bezorgdheid (Dugas, Laugesen, & Bukowski, 2012). Bezorgdheid wordt gedefinieerd als het beangstigende voorgevoel van een dreiging die nog moet komen (American Psychiatric Association, 2013). Onder de Gegeneraliseerde Angststoornis wordt volgens de DSM-5 buitensporige angst en bezorgdheid verstaan, die gedurende zes maanden, op meer dagen wel dan niet aanwezig is, in verschillende situaties of bij verschillende activiteiten. De mate van bezorgdheid en angst is buitenproportioneel en de controle hierover wordt als zodanig moeilijk ervaren dat dit het handelen van de persoon in kwestie in het dagelijks leven hindert (American Psychiatric Association, 2013). Bezorgdheid op zichzelf kan dus in de niet-klinische populatie voorkomen en wanneer bezorgdheid buitensporige maten aanneemt kan dit klinisch worden, namelijk in de vorm gegeneraliseerde angst en de diagnose GAS (Buhr & Dugas, 2002).

De afgelopen jaren zijn verschillende cognitieve gedragsmodellen opgesteld om de ontwikkeling van bezorgdheid en de GAS te verklaren (Dugas et al., 2012). Eén van deze benaderingen neemt onder andere de rol van het cognitieve construct Intolerance of Uncertainty (IU) mee in de etiologie van bezorgdheid en de GAS. IU wordt door Buhr en Dugas (2002) gedefinieerd als dat iemand onzekerheid over toekomstige situaties en gebeurtenissen als zeer onprettig ervaart. Het veroorzaakt stress en boosheid bij die persoon en zorgt ervoor dat deze niet of nauwelijks meer in staat is tot handelen. Onzekerheid wordt door deze persoon gezien als negatief, als iets dat vermeden moet worden en als iets dat oneerlijk is (Buhr, & Dugas, 2002). IU vormt een essentieel en uniek onderdeel van bezorgdheid, met een aangetoonde sterke relatie tussen IU en bezorgdheid (Buhr & Dugas, 2006). Bovendien vormt IU een belangrijk onderdeel en is het eveneens voorspeller van zowel het construct bezorgdheid als van de GAS (Buhr & Dugas, 2009). IU vormt dus een belangrijk onderdeel van bezorgdheid, bijvoorbeeld als mogelijke dreiging waarop een beangstigend gevoel optreedt en zo tot bezorgdheid leidt.

Om dit construct IU te meten bij kinderen en adolescenten wordt gebruik gemaakt van de Intolerance of Uncertainty Scale for Children (IUSC). De IUSC heeft een hoge interne consistentie en een hoge convergente validiteit, wanneer vergeleken werd met de

Multidimensional Anxiety Scale for Children (MASC), de Penn State Worry Questionnaire for Children (PSWQ-C) en de Reassurance-Seeking Scale for Children (RSSC) (Comer et al., 2009).

Omdat de GAS in zoveel gevallen voorkomt bij kinderen met ASS, is het van belang om mechanismen die dit mogelijk veroorzaken te kunnen relateren aan kernsymptomen van autisme (Chamberlain et al., 2013). Dit is relevant voor etiologisch onderzoek naar deze vorm van angst bij kinderen en adolescenten met een ASS. In deze literatuurstudie wordt daarom getracht inzicht te brengen in het bestaande onderzoek over deze relatie door middel van het

beantwoorden van de vraag welke rol Intolerance of Uncertainty (IU) speelt bij bezorgdheid en de ontwikkeling van de Gegeneraliseerde angststoornis bij kinderen en adolescenten met een Autisme Spectrum stoornis. In het eerste hoofdstuk zal de eerste deelvraag worden beantwoord wat de rol van IU is bij bezorgdheid en (de ontwikkeling van) een GAS bij kinderen en adolescenten met een neurotypische ontwikkeling. In het daaropvolgende hoofdstuk zal vervolgens de tweede deelvraag worden beantwoord wat de relatie is tussen specifieke symptomen van de autisme spectrum stoornis, IU en angst.

De relatie tussen IU, GAS en bezorgdheid

Allereerst is het relevant om de relatie uiteen te zetten tussen enerzijds IU en anderzijds bezorgdheid en de GAS bij kinderen en adolescenten met een neurotypische ontwikkeling. Dit, om vervolgens te kunnen bepalen of deze relatie bij de populatie kinderen en

adolescenten met een Autisme Spectrum Stoornis mogelijk verschillend is van die bij de populatie met een neurotypische ontwikkeling. In de volgende onderzoeken is de bovengenoemde relatie op verschillende manieren onderzocht.

Zo deden Boelen, Vrinssen, en Van Tulder (2010) onderzoek naar de relatie tussen IU en bezorgdheid bij adolescenten tussen de 14 en 18 jaar. Het doel van dit onderzoek was onder andere de specifieke rol van IU te bepalen ten opzichte van bezorgdheid, door de relatie en verklaarde variantie tussen deze twee te vergelijken met de relaties en varianties tussen IU en depressie en IU en sociale angst. Daarnaast werd gekeken of IU een mediërende rol speelde in de relatie tussen bezorgdheid en negatieve affectiviteit. Negatieve affectiviteit wordt als persoonlijkheidskenmerk beschouwd, waar meerdere negatieve emoties onder vallen, zoals boosheid, schuld, angst en nervositeit. Verder werd IU onderverdeeld in twee subconstructen. Het eerste werd prospective anxiety genoemd en refereert aan de intolerantie tegenover toekomstige (onzekere) gebeurtenissen en het tweede werd aangeduid als inhibitory anxiety en refereert aan de mate waarin iemand geblokkeerd wordt in zijn handelen en het opdoen van

ervaringen door deze intolerantie voor onzekerheden. Er werd een unieke relatie gevonden tussen bezorgdheid en IU, omdat de verklaarde variantie hoger lag in vergelijking met de variantie tussen de andere variabelen en IU. Bovendien speelde IU een mediërende rol voor de relatie tussen negatieve affectiviteit en bezorgdheid, waarbij prospective anxiety

specifieker leek voor bezorgdheid, omdat inhibitory anxiety eveneens een mediërende rol speelde bij de relaties tussen negatieve affectiviteit en sociale angst en negatieve affectiviteit en depressie (Boelen et al., 2010). Deze bevindingen suggereren dat in vergelijking met sommige andere cognitieve constructen IU een unieke en verklarende rol speelt in relatie tot bezorgdheid.

Ook uit een onderzoek van Dugas, Laugesen en Bukowski (2012) blijkt de unieke rol van IU bij bezorgdheid. Zij vergeleken de relatie tussen bezorgdheid en Fear of anxiety (FA) met de relatie tussen bezorgdheid en IU. Onder FA wordt bang of bezorgd zijn om extreem angstig te worden verstaan. Het onderzoek werd uitgevoerd bij kinderen en adolescenten van gemiddeld 12.5 jaar. Er werd een sterke, wederkerige relatie gevonden tussen IU en

bezorgdheid, waarbij veranderingen in de ene variabele voor meer dan de helft veranderingen in de andere variabele verklaarden. FA en bezorgdheid waren echter ongeveer even sterk wederkerig aan elkaar gerelateerd, maar veranderingen in FA hadden een veel zwakker mediërend effect op veranderingen in bezorgdheid (29%), dan veranderingen in bezorgdheid op veranderingen in FA (97%). De auteurs suggereren hierom dat IU een grotere rol speelt in de etiologie van bezorgdheid bij adolescenten, omdat IU een duidelijke verklarende rol heeft in bezorgdheid, terwijl FA bijna volledig verklaard wordt door bezorgdheid (Dugas et al, 2012). De bevindingen van de relatie tussen IU en bezorgdheid worden door de auteurs verklaard aan de hand van het idee dat bezorgdheid en IU elkaar in stand houden doordat een persoon over (negatieve) onzekere situaties gaat piekeren. Wanneer dergelijke situaties vervolgens niet uitkomen, lijkt het piekeren een effectieve strategie en zal de persoon bij

vergelijkbare situaties van onzekerheid op dezelfde manier reageren: namelijk door bezorgdheid (Dugas et al, 2012).

Een studie van Thielsch, Andor en Ehring (2015) onderzocht eveneens de relatie tussen bezorgdheid en IU, maar betrok hierbij positieve en negatieve metacognitie. Metacognities, ofwel gedachten óver zorgwekkend denken, spelen ook een belangrijke rol bij extreme bezorgdheid. Het doel was de relatie tussen deze variabelen te onderzoeken. Het onderzoek werd uitgevoerd bij adolescenten tussen de 15 en 20 jaar. Ook in deze studie werd IU op theoretische basis opgesplitst. Ditmaal in drie delen: het onvermogen tot handelen, de mate van stress en de mate van alertheid. Er werden significante hoge relaties gevonden, zowel tussen IU en bezorgdheid als tussen negatieve metacognities en bezorgdheid. Het IU

onderdeel mate van stress toonde de hoogste correlatie met bezorgdheid. Bovendien bleek IU onafhankelijk van positieve- en negatieve metacognities bezorgdheid significant te

voorspellen. Wat echter wel werd gevonden, is dat wanneer werd gecontroleerd voor negatieve metacognities, de voorspellende waarde van IU voor bezorgdheid sterk afnam (Thielsch et al., 2015). Deze bevindingen laten nogmaals de voorspellende rol van IU bij bezorgdheid zien en dat met name negatieve metacognities hier ook een belangrijke rol bij spelen. Bovendien bevestigen deze resultaten opnieuw dat de mate van stress in IU belangrijker kan zijn bij bezorgdheid dan het onvermogen tot handelen.

Een ander onderzoek laat echter een mogelijk verschil zien tussen de rollen IU en negatieve metacognities ten opzichte van bezorgdheid. Zo tonen Kertz en Woodruff-Borden (2013) aan dat bij kinderen tussen de 8 en 12 jaar, IU gerelateerd is aan een klinische mate van bezorgdheid. Negatieve metacognities werden als robuuste voorspeller voor bezorgdheid bevonden. Bovendien bleek de relatie tussen zowel positieve als negatieve metacognitie en bezorgdheid gedeeltelijk verklaard te worden door IU. Deze bevindingen suggereren dat IU een belangrijke rol speelt wanneer er een hoge mate van bezorgdheid aanwezig is, wat het

geval is bij een GAS. Naast IU bleken positieve metacognities ook de klinische mate van bezorgdheid gedeeltelijk te bepalen (Kertz & Woodruff-Borden, 2013). Deze laatste is een opmerkelijke bevinding, omdat tot dusver positieve metacognitie nog geen grote rol leek te spelen bij bezorgdheid in vergelijking met negatieve metacognitie. Een mogelijke verklaring voor deze resultaten wordt niet geformuleerd door de auteurs.

De rol van IU bij bezorgdheid en de GAS uit zich dus ook in het verklaren van de mate van ernst. Een onderzoek van Read, Comer en Kendall (2013) bevestigt dit. Zij deden onderzoek bij kinderen tussen de 7 en 17 jaar oud, die gediagnosticeerd waren met een GAS. Er werd gevonden dat een hogere IU score geassocieerd was met de GAS bij de rapportages van ouder en kind samengevoegd. Daarnaast voorspelde de IU score, gerapporteerd door het kind, de ernst in angst (Read et al., 2013). Deze resultaten bevestigen de invloed van IU op de mate van ernst in angst en de GAS.

Tot dusver kan geconcludeerd worden dat IU een unieke en sterke relatie heeft met bezorgdheid, een belangrijk kernelement van de GAS, die bovendien sterker is dan de relatie tussen bezorgdheid en andere variabelen zoals Fear of anxiety, sociale angst of depressie. Bovendien vormt IU ook een verklarende en voorspellende factor voor bezorgdheid en de GAS en bepaalt gedeeltelijk de mate van ernst. Negatieve metacognities worden echter ook beschouwd als belangrijke factor in bezorgdheid. Daarnaast suggereren de resultaten dat de onderliggende mechanismen van IU verschillen in hun relevantie ten opzichte van

bezorgdheid en lijkt het emotionele aspect van ervaren stress en intolerantie sterker verklarend te zijn bij bezorgdheid en GAS dan het onvermogen tot handelen.

Ook Donovan, Holmes en Farrell (2016) tonen aan dat IU een belangrijke rol speelt bij een klinische mate van gegeneraliseerde angst. Zij deden onderzoek bij kinderen tussen de 7 en 12 jaar, waarvan 25 van de kinderen waren gediagnosticeerd met een GAS en 25 niet-klinisch angstig waren. De mate van IU en bezorgdheid verschilden significant tussen de

klinische en niet-klinische groep, waarbij de klinische groep hoger scoorde. Er werden naast IU en bezorgdheid meerdere cognitieve variabelen gemeten. Negatieve metacognities, positieve metacognities, negatieve probleem oriëntatie en cognitieve vermijding bleken ook significant te verschillen, met hogere scores bij de klinische groep (Donovan et al., 2016). In dit onderzoek werden de scores van de variabelen echter niet onderling vergeleken, dus kan er geen uitspraak gedaan worden over verschillen in relevantie bij de GAS.

Een recente studie onderzocht vergelijkbare relaties tussen dezelfde vijf cognitieve variabelen, maar keek ditmaal ook naar de voorspellende waarde van de variabelen (Donovan, Holmes, Farrell, & Hearn, 2017). Alle variabelen bleken significant gecorreleerd met

bezorgdheid, en dit was in het geval van IU opnieuw hoog. Echter bleken slechts twee variabelen bezorgdheid te voorspellen, namelijk Negatieve metacognitie en CA (Donovan et al., 2017). Deze resultaten geven niet alleen opnieuw aan dat naast IU andere cognitieve variabelen een rol spelen bij bezorgdheid, maar dat IU mogelijk niet altijd voorspellend hóeft te zijn bij kinderen die hoog scoren op bezorgdheid.

Concluderend kan gesteld worden dat IU een grote, belangrijke rol speelt in bezorgdheid en de GAS, en bovendien gedeeltelijk bepalend is in de klinische mate ervan. Over de mogelijk voorspellende waarde van IU voor de GAS is geen eenduidige conclusie te

formuleren. Bovendien blijkt IU niet de enige belangrijke onderliggende cognitieve variabele van bezorgdheid en de GAS te zijn. Daarnaast is het interessant dat sommige onderzoeken wijzen op verschillende relaties van de onderliggende constructen van IU. Zo lijkt het onderdeel dat slaat op het onvermogen tot handelen als de reactie óp een intolerantie tegen onzekere situaties veel minder sterk gerelateerd aan bezorgdheid en de GAS dan de intolerantie zelf en de stress als reactie daarop.

In dit hoofdstuk wordt opnieuw gekeken naar de relaties tussen IU, bezorgdheid en de GAS, maar dan bij kinderen en adolescenten met een ASS. Dit is van belang om te bepalen hoezeer IU gerelateerd is aan aspecten van ASS, en om bovendien de unieke rol van IU aan te kunnen tonen bij kinderen en adolescenten met een ASS. Over deze relaties is nog niet veel onderzoek gedaan. In de onderzoeken die besproken worden, wordt dan ook over angst in het algemeen gesproken en niet over bezorgdheid of gegeneraliseerde angst. Dit heeft te maken met de manier van meten. Er is in deze onderzoeken gebruik gemaakt van de Spence Children’s Anxiety Scale (SCAS), of de versie voor ouders (SCAS-P). Deze vragenlijsten meten niet alleen gegeneraliseerde angst en de GAS, maar ook andere vormen, zoals sociale fobie en separatieangst. Wel wordt gegeneraliseerde angst als een van de voornaamste gemeten variabelen en bovendien het meest consistent in vergelijking met de andere variabelen die door de vragenlijst gemeten worden (Nauta et al., 2004). De studies die zijn uitgevoerd om de relaties tussen IU, bezorgdheid en de GAS bij kinderen en adolescenten met een ASS te onderzoeken, richten zich tot dusver op drie symptomen van ASS. Een eerste symptoom kan ook in minder extreme mate voorkomen bij mensen met een neurotypische ontwikkeling en betreft sensory sensitivity (SS), ofwel (over)gevoeligheid voor zintuigelijke prikkeling (American Psychiatric Association, 2013). Dit houdt in dat zintuigelijke stimuli, zoals felle lichten of kleuren, bij de persoon in kwestie als een bom inslaan en deze overweldigen (Neil, Olsson, & Pellicano, 2016). Een tweede symptoom wat betrokken is in onderzoek naar deze relatie is insistence on sameness (IS). Hiermee wordt gedoeld op dat iemand de sterke behoefte heeft aan het gelijk zijn en blijven van situaties en is persoon inflexibel wanneer het gaat om het aanpassen van routines. Ten derde worden in enkele onderzoeken restricted, repetitive motor movements (RRB’s), ofwel beperkte, herhaalde, motorische gedragingen betrokken, wat eveneens als symptoom van ASS wordt beschouwd (American Psychiatric Association, 2013).

Zo namen Neil, Olsson en Pellicano (2016) SS mee in hun onderzoek, omdat zij beargumenteerden dat dergelijke zintuigelijke informatie inherent heftig en ambigu is. Met name kinderen en adolescenten met een ASS zouden moeite hebben met het op een effectieve manier omgaan met ambigue informatie en daarmee met onzekerheden. Ze linkten daarmee SS en IU aan elkaar en onderzochten de relatie tussen IU, angst en SS bij kinderen met en zonder een ASS. Het onderzoek dat zij deden, werd uitgevoerd bij 64 kinderen met een ASS en 85 kinderen met een neurotypische ontwikkeling, waarvan hun leeftijd varieerde tussen de 6 en 14 jaar. IU en angst verklaarden ongeveer de helft van de variantie in de SS van de kinderen met een ASS, wat bij de kinderen zonder een ASS veel lager was. Alleen bij de kinderen met ASS vormde IU een significante voorspeller voor de SS van de kinderen, gecontroleerd voor angst. De grote rol van IU bij SS wordt door de auteurs uitgelegd aan de hand van drie mogelijke verklaringen. Ten eerste zouden de significante verschillen tussen de twee groepen kunnen komen doordat de onderlinge verschillen tussen de kinderen met een ASS niet zo groot waren als tussen de kinderen zonder een ASS. Extreme waarden in de groep zonder een ASS zouden dermate ver hebben kunnen liggen van de veel

geconcentreerdere waarden van de groep met een ASS, wat een significant verschil zou kunnen hebben veroorzaakt. De auteurs hebben echter geen uitbijters uit de niet-klinische groep verwijderd om hiervoor te controleren. Een tweede mogelijke verklaring zou zijn dat er bij kinderen met en zonder een ASS vergelijkbare processen een rol spelen, alleen dat de relatie sterker wordt wanneer er een hogere mate van IU en SS aanwezig is. Hiermee wordt geïmpliceerd dat er bij kinderen met een ASS een hogere mate van zowel IU als SS aanwezig is en dat deze hoge mate leidt tot een sterkere relatie. Tot slot zou het kunnen zijn dat IU en SS overlappen op de wijze dat SS een strategie is om met IU om te gaan. De auteurs suggereren dat IU hierom een relevant construct is voor zintuigelijke gevoeligheid bij kinderen met ASS (Neil et al., 2016).

Wigham, Rodgers, South, McConachie en Freeston (2015) deden eveneens onderzoek naar zintuigelijke gevoeligheid, IU en angst. Bovendien betrokken zij herhaalde motorische gedragingen en insistence on sameness in hun onderzoek en daarnaast onderzochten ze de mediërende rol die IU en angst daarbij spelen. Naast overgevoeligheid voor zintuigelijke input, onderzochten zij ook onder gevoeligheid voor zintuigelijke input en refereren in beide gevallen aan afwijkingen in zintuigelijke processen. Het onderzoek werd uitgevoerd bij 53 kinderen met ASS tussen de 8 en 16 jaar. ASS was bij de groep van tevoren op klinische wijze gediagnosticeerd. Zintuigelijke onder-gevoeligheid bleek significant geassocieerd met herhaalde bewegingen en IS. Bovendien werden deze relaties significant gemedieerd door zowel IU als angst. Er werd namelijk een indirect, mediërend effect gevonden van IU en angst samen op herhaalde motorische gedragingen en op IS. Deze resultaten indiceren dat IU en angst een grote rol spelen bij de relatie tussen zintuigelijke onder-gevoeligheid en herhaalde gedragingen. De auteurs suggereren dat dit wijst op een mediërende rol van IU in de relatie tussen ASS en angst. Bovendien bleek de rol van IU op herhaalde gedragingen groter dan de auteurs hadden verwacht op basis van bestaande literatuur. Hierom suggereren zij dat onderzoek naar IU in relatie tot ASS, zonder daarbij ook angst mee te nemen, relevante resultaten op zou kunnen leveren (Wigham et al., 2015). De relatie tussen IU en herhaalde gedragingen wordt door de auteurs verklaard aan de hand van het idee dat een hoog niveau van IU kinderen angstig maakt, en ze daarom herhaalde gedragingen als strategie gebruiken om met die angst om te gaan. Zo zouden ze enigszins controle hebben over de omgeving en de wereld om hen heen voorspelbaarder kunnen maken (Wigham et al., 2015). In dit onderzoek zijn echter slechts kinderen met een ASS opgenomen die goede taalvaardigheden en een hoog IQ hadden. Aangezien dit beide factoren zijn die invloed kunnen hebben op de sociaal-emotionele ontwikkeling van kinderen met een ASS (NJI, 2016), zou dit de resultaten mogelijk kunnen hebben beïnvloeden.

Ook Rodgers, Glod, Connolly, & McConachie (2012) onderzochten de relatie tussen herhaalde motorische gedragingen en angst bij kinderen met ASS. Er werden twee groepen kinderen met elkaar vergeleken, de eerste groep met een hogere mate van angst en de tweede met een lagere mate van angst. De groep met een hogere mate van angst liet significant meer herhaald motorisch gedrag zien, dan de groep met een lage mate van angst. Vervolgens werd binnen de eerste groep een associatie gevonden waarbij hogere scores op IS gerelateerd waren aan meer angst. In de tweede groep werd juist een associatie gevonden tussen angst en herhaalde motorische gedragingen. Deze resultaten suggereren in ieder geval dat herhaald motorisch gedrag en IS gerelateerd zijn aan een hogere mate van angst. De auteurs verklaren hun bevindingen op een vergelijkbare manier als Wigham en collega’s (2015), want ook zij beschouwen herhaalde motorische gedragingen van kinderen met een ASS als een strategie om met angst om te gaan. Zij benadrukken bovendien hierin de rol van IU, als onderdeel van angst, los van het feit dat zij IU niet direct in hun onderzoek betrokken hadden (Rodgers et al., 2012).

Als laatste zullen twee onderzoeken worden besproken die meer in het algemeen de rol van IU bij de ASS onderzochten, zonder specifieke symptomen van ASS mee te nemen. Zo vonden Boultler, Freeston, South en Rodgers (2014) dat kinderen en adolescenten met een ASS significant hoger scoorden op angst en IU dan kinderen en adolescenten uit de neurotypische populatie. De specifieke rol van IU bij ASS werd op twee manieren

aangetoond. Ten eerste werd er een significant sterk direct effect gevonden tussen IU en een ASS diagnose en ten tweede werd de relatie tussen angst en ASS bijna volledig gemedieerd door IU. Bovendien toonden de onderzoekers dat angst en IU bij de kinderen met een ASS sterk aan elkaar waren gerelateerd (Boultler et al., 2014).

In een klein kwalitatief onderzoek met een geheel andere aanpak dan tot nu toe is beschreven, vroegen Hodgson, Freeston, Honey en Rodgers (2016) 9 ouders ervaringen te

delen over angst bij hun kind met een ASS door ze met elkaar te laten discussiëren in een focusgroep. De kinderen waren 8 tot 14 jaar oud. Uit het onderzoek bleek dat ouders heldere voorbeelden konden geven van IU bij hun kinderen met een ASS. Daarnaast bleek IU duidelijk naar voren te komen in verscheidene situaties waar een onzeker aspect bij betrokken was. Dit onderzoek geeft op een alternatieve manier aan dat IU sterk aanwezig is bij kinderen met een ASS. De onderzoekers verklaren de sterke aanwezigheid van IU

Wanneer specifieke symptomen van de ASS worden beschouwd, blijkt IU een significante, directe relatie te hebben met zowel zintuigelijke gevoeligheid, als herhaalde motorische gedragingen. De aanwezige relatie tussen herhaalde motorische gedragingen, IU en angst werd door meerdere onderzoekers verklaard door het idee dat kinderen met een ASS die herhaalde gedragingen gebruiken als manier om met hun ervaren angst en toekomstige onzekerheden om te gaan. Dit zou mogelijk terug te zien zijn in de bevinding dat een hogere mate van angst geassocieerd is met het meer aanwezig zijn van herhaald motorisch gedrag. Echter werd dit laatste ook gevonden voor insistence on sameness: een hogere mate van angst lijkt geassocieerd te zijn met een hogere score op IS. Voor IS is echter tot dusver nog geen significante relatie gevonden met IU. Mede hierom is meer onderzoek gewenst. Naast een directe relatie is eveneens een indirecte relatie gevonden tussen de onderzochte variabelen. Zo spelen IU en angst een verklarende rol in de relatie tussen zintuigelijke gevoeligheid enerzijds en herhaalde motorische gedragingen en insistence on sameness anderzijds. Tot slot blijkt de rol van IU in het algemeen bij kinderen en adolescenten met een ASS sterker dan bij kinderen en adolescenten zonder een ASS. Dit blijkt zowel wanneer angst als variabele werd

meegenomen, als wanneer dit niet het geval was. Deze conclusie moet echter als een voorlopige worden beschouwd, omdat tot op heden slechts een klein aantal onderzoeken beschikbaar is die deze relaties hebben onderzocht.

Het doel van deze studie was aan de hand van literatuur de vraag te beantwoorden welke rol IU speelt bij bezorgdheid en de ontwikkeling van een GAS bij kinderen en adolescenten met ASS. Concluderend blijkt IU in de neurotypische populatie kinderen en adolescenten een belangrijke rol te spelen bij zowel bezorgdheid als de GAS. Bovendien wordt de klinische mate gedeeltelijk bepaald door IU. Toch blijkt het niet de enige belangrijke onderliggende cognitieve variabele van bezorgdheid en spelen met name negatieve metacognities, negatieve probleemoriëntatie en cognitieve vermijding ook een onderkennende en verklarende rol.

Uit het tweede hoofdstuk blijkt dat er een significante relatie aanwezig is tussen angst en symptomen van ASS die overeenkomsten hebben met IU, namelijk herhaalde gedragingen, waarvan specifiek IS en daarnaast zintuigelijke gevoeligheid. Bovendien blijkt dat er in het algemeen bij kinderen en adolescenten met de diagnose ASS een hoge mate van IU aanwezig is en dat deze mate hoger is dan in de neurotypische populatie.

Een opvallend resultaat is dat er in één onderzoek een relatie wordt gevonden tussen positieve metacognities, IU en bezorgdheid, waarbij de combinatie IU en positieve metacognities de mate van ernst zou bepalen (Kertz & Woodruff-Borden, 2013). Dit is opmerkelijk, omdat in verdere onderzoeken waarin ook positieve metacognities worden onderzocht, deze variabele niet als significant gerelateerd wordt gevonden. Een verklaring voor dit resultaat kan zijn dat er gebruik is gemaakt van een cross-sectioneel studie design, wat betekent dat deze bevinding met voorzichtigheid moet worden geïnterpreteerd en in de conclusie van deze literatuurstudie buiten beschouwing zal worden gelaten.

Vervolgens is opmerkelijk dat IU in twee van de besproken onderzoeken in meerdere onderliggende constructen wordt opgedeeld en dat vervolgens de relatie ten opzichte van bezorgdheid hiertussen per onderliggend construct verschilt. In het onderzoek van Boelen en collega’s (2010) wordt bijvoorbeeld gebruik gemaakt van de termen prospective anxiety en inhibitory anxiety, waarmee respectievelijk wordt gedoeld op intolerantie tegenover

toekomstige (onzekere) gebeurtenissen en het onvermogen tot handelen als reactie hierop. In een ander onderzoek wordt IU opgedeeld in drie onderdelen: het onvermogen tot handelen, de mate van stress en de mate van alertheid (Thielsch et al., 2015). Prospective anxiety en mate van stress lijken overeen te komen in hun definitie en komen eveneens met elkaar overeen, wanneer gekeken wordt naar de relaties ten opzichte van bezorgdheid. Deze relaties zijn voor beide aanzienlijk hoger dan de relaties tussen bezorgdheid en de overige drie onderliggende constructen. Hieruit kan worden opgemaakt dat wat betreft bezorgdheid het onvermogen tot handelen ofwel inhibitory anxiety een veel kleinere rol speelt. Een aanbeveling voor vervolgonderzoek is om deze bevindingen mee te nemen in de manier waarop het construct IU geoperationaliseerd wordt.

Er is een aantal beperkingen te noemen met betrekking tot de huidige literatuurstudie. Ten eerste zijn er geen onderzoeken meegenomen, waarin de relaties tussen IU, ASS en specifiek bezorgdheid of de GAS daadwerkelijk werden onderzocht, omdat er een bredere vorm van angst is gemeten. De vraag die de uiteenzetting tracht te beantwoorden is voor een groot gedeelte gebaseerd op bevindingen die deze relaties op een indirecte manier aantonen. Bijvoorbeeld de studies die symptomen van ASS onderzochten die overeenkomsten tonen met IU, hebben niet in alle gevallen gebruik gemaakt van kinderen en adolescenten met een ASS diagnose. Hierdoor zou het bijvoorbeeld zo kunnen zijn dat het voor deze populatie niet een dergelijk relevant construct is. Echter wordt

Daarnaast is het opvallend dat in sommige van de besproken onderzoeken gebruik is gemaakt van de IU schaal voor volwassenen en in andere (recentere) onderzoeken gebruik is gemaakt van de aangepaste versie voor kinderen. In de gevallen waarbij de oudere versie van de IUS is gebruikt, zijn vaak ouders als informanten gevraagd. Het onderling vergelijken van deze typen onderzoeken kan vertekende resultaten hebben opgeleverd, omdat er discrepanties kunnen optreden tussen psychopathologische problematiek gerapporteerd door het kind of de

adolescent zelf en gerapporteerd door de ouder (Tackett, Herzhoff, Reardon, Smack, & Kushner, 2013).

Bovendien moet ook kritisch gekeken worden naar het feit dat de leeftijdsrange, waarop in deze literatuurstudie is toegespitst, zeer breed is. Er is gekozen voor zowel adolescenten als kinderen, omdat er beperkt onderzoek beschikbaar is over de besproken relaties. Hierdoor zouden ook vertekende resultaten kunnen zijn ontstaan, bijvoorbeeld wanneer het construct bezorgdheid in acht genomen wordt. Zo zouden kinderen sneller geneigd zijn om zich zorgen te maken over dreigingen die in de nabije toekomst te wachten staan, terwijl adolescenten zich eerder zorgen maken over dreigingen die zich verder in de toekomst bevinden (Dugas, Laugesen, & Bukowski, 2012). Echter toont een ander onderzoek aan dat kinderen en adolescenten geen verschil laten zien specifiek in de relatie tussen IU met bezorgdheid en angst (Fialko, Bolton, & Perrin, 2012).

Ook geen longitudinale onderzoeken betrokken.

Wat het bespreken van onderzoeken naar dit onderwerp daarnaast lastig maakt is dat de definitie van IU zeer vergelijkbaar is met andere cognitieve constructen en daarmee het onderscheid tussen deze andere variabelen onduidelijk maakt. Vervolgens wordt de relevantie van IU minder gemakkelijk te interpreteren. IU blijkt namelijk bijvoorbeeld in sterke mate overeen te komen met het symptoom IS van de ASS (o.a. Neil et al., 2016), terwijl vervolgens het onderscheid tussen de twee niet nader verhelderd wordt. Bovendien kan er kritiek

geleverd worden op de algemene operationalisatie van angst bij ASS. Onderzoekers

verschillen in hun methode om dan wel angst te categoriseren als een onderdeel van ASS, dan wel te categoriseren als een comorbide stoornis naast ASS (Kerns & Kendall, 2012). Deze mogelijke overlappingen van constructen kunnen nadelige effecten hebben op de

constructvaliditeit. Ook symptomen van ASS worden niet altijd even helder van elkaar onderscheiden of duidelijk als hetzelfde beschouwd. Wat in het ene onderzoek wordt

aangeduid als sensory sensitiviteit (SS) (Neil et al., 2016), daar wordt in het andere onderzoek aan gerefereerd als afwijkingen in zintuigelijke processen (Wigham et al., 2015). Het door elkaar gebruiken van termen kan ten koste gaan van de kwaliteit van behandelingen in de klinische praktijk.

In vervolgonderzoek zou het gunstig zijn als zowel ouder als kind- en adolescent

rapportages worden opgenomen, om de nauwkeurigheid en daarmee de betrouwbaarheid van de resultaten te vergroten. Daarnaast is het relevant nader te onderzoeken wat de concrete onderscheidingen zijn tussen de besproken constructen en tot slot om de onderliggende cognitieve constructen van IU in vervolgonderzoek mee te nemen, om beter inzicht te krijgen in de mechanismen die deze variabele verklaren.

Concluderend kan gesteld worden dat de resultaten van de huidige literatuurstudie dermate eenduidig zijn, dat deze relevantie hebben voor de praktijk. Zo kan bij de behandeling van de GAS bij kinderen en adolescenten met én zonder ASS IU-gebaseerde therapie worden toegepast. Het zou zelfs nog effectiever kunnen zijn een therapie te

ontwikkelen die gebaseerd is op IU in combinatie met andere onderliggende constructen van bezorgdheid en de GAS, en dan met name negatieve metacognitie. Daarnaast impliceren de resultaten dat het effect van een dergelijke therapie bij kinderen en adolescenten met hoge klinische mate van GAS, dan wel bezorgdheid groter is. Bovendien zou mogelijk de nadruk op het emotionele deel van IU en niet zozeer het onvermogen tot handelen moeten liggen.

Literatuur

American Psychiatric Association. (2013). Diagnostic and statistical manual of mental disorders (5th ed.). Washington, DC: Author.

Aschenbrand, S. G., Angelosante, A. G., & Kendall P. C. (2005). Discriminant validity and clinical utility of the CBCL with anxiety-disordered youth. Journal of Clinical Child & Adolescent Psychology, 34(4), 735-746. doi:10.1207/s15374424jccp3404_15 Boelen, A. P., Vrinssen, A. I., & Van Tulder, A. F. (2010). Intolerance of uncertainty in

adolescents: correlations with worry, social anxiety, and depression. The Journal of Nervous and Mental Disease, 198(3), 194-200. doi:10.1097/NMD.0b013e3181d143de Boulter, C., Freeston, M., South, M., & Rodgers, J. (2014). Intolerance of uncertainty as a

framework for understanding anxiety in children and adolescents with autism spectrum disorders. Journal of Autism and Developmental Disorders, 44(6), 1391-1402. doi:10.1007/s10803-013-2001-x

Buhr K., & Dugas M. J. (2002). The intolerance of uncertainty scale: psychometric properties of the English version. Behaviour Research and Therapy, 40, 931–945.

doi:10.1016/S0005-7967(01)00092-4

Buhr, K., & Dugas, M. J. (2009). The role of fear of anxiety and intolerance of uncertainty in worry: An experimental manipulation. Behaviour Research and Therapy, 47(3), 215-223. doi:10.1016/j.brat.2008.12.004

Carleton, R. N., Sharpe, D., & Asmundson, G. J.G. (2007). Anxiety sensitivity and

intolerance of uncertainty: Requisites of the fundamental fears? Behaviour Research and Therapy, 45(10), 2307-2316. doi:10.1016/j.brat.2007.04.006

Chamberlain, P. D., Rodgers, J., Crowley, M. J., White, S. E., Freeston, M. H., & South, M. (2013). A potentiated startle study of uncertainty and contextual anxiety in

adolescents diagnosed with autism spectrum disorder. Molecular Autism, 4, 31-31. doi:10.1186/2040-2392-4-31

Comer, J. S., Roy, A. K., Furr, J. M., Gotimer, K., Beidas, R. S., Dugas, M. J., & Kendall, P. C. (2009). The Intolerance of Uncertainty Scale for Children: A Psychometric Evaluation. Psychological Assessment, 21(3), 402-411. doi:10.1037/a0016719 Damiano, C. R. (2015). Neural mechanisms of uncertainty processing in children with autism

spectrum disorders. Biological Psychiatry, 77(9), 1-114. Retrieved from http://proxy.uba.uva.nl:2048/docview/1757807030?accountid=14615 Donovan, C. L., Holmes, M. C., & Farrell, L. J. (2016). Investigation of the cognitive

variables associated with worry in children with Generalised Anxiety Disorder and their parents. Journal of Affective Disorders, 192, 1–7. doi:10.1016/j.jad.2015.12.003 Donovan, C. L., Holmes, M. C., Farrell, L. J., & Hearn C. S. (2017). Thinking about worry:

Investigation of the cognitive components of worry in children. Journal of Affective Disorders, 208, 230-237. doi:10.1016/j.jad.2016.09.061

Dugas, M. J., Laugesen, N., & Bukowski, W. M. (2012). Intolerance of uncertainty, fear of anxiety, and adolescent worry. Journal of Abnormal Child Psychology, 40, 863-870. doi:10.1007/s10802-012-9611-1

Factor, R., Condy, E., Farley, J., & Scarpa, A. (2016). Brief report: insistence on sameness, anxiety, and social motivation in children with autism spectrum disorder. Journal of Autism and Developmental Disorders, 46(7), 2548-2554.

doi:10.1007/s10803-016-2781-x

Fialko, L., Bolton, D., & Perrin, S. (2012). Applicability of a cognitive model of worry to children and adolescents. Behaviour Research and Therapy, 50, 341–349. doi:10.1016/j.brat.2012.02.003

Gentes, E. L., & Ruscio, A. M. (2011). A meta-analysis of the relation of intolerance of uncertainty to symptoms of generalized anxiety disorder, major depressive disorder, and obsessive-compulsive disorder. Clinical Psychology Review, 31, 923–933. doi:10.1016/j.cpr.2011.05.001.

Gotham, K., Bishop, S. L., Hus, V., Huerta, M., Lund, S., Buja, A., Krieger, A., & Lord, C. (2013). Exploring the relationship between anxiety and insistence on sameness in autism spectrum disorders. Autism Research, 6, 33–41. doi:10.1002/aur.1263 Hodgson, A. R., Freeston, M., Honey, E., & Rodgers, J. (2016). Facing the unknown:

intolerance of uncertainty in children with autism spectrum disorder. Journal of Applied Research in Intellectual Disabilities. doi:10.1111/jar.12245

Kanner, L. (1943). Autistic disturbances of affective contact. Nervous Child, 2, 217–250. Retrieved from http://simonsfoundation.s3.amazonaws.com/share/071207-leo-kanner -autistic-affective-contact.pdf

Kerns, C. M., & Kendall, P. C. (2012). The presentation and classification of anxiety in autism spectrum disorder. Clinical Psychology: Science and Practice, 19(4), 323-347. doi:10.1111/cpsp.12009

Kertz, S., & Woodruff-Borden, J. (2013). The role of metacognition, intolerance of uncertainty, and negative problem orientation in children’s worry. Behavioural and Cognitive Psychotherapy, 41, 243–248. doi:10.1017/S1352465812000641

Kreiser, N. L., & White, S. W. (2014). Assessment of social anxiety in children and adolescents with autism spectrum disorder. Clinical Psychology: Science and Practice, 21(1), 18-31. doi:10.1111/cpsp.12057

Nauta, M. H., Scholing, A., Rapee, R. M., Abbott, M., Spence, S. H., & Waters, A. (2004). A parent-report measure of children’s anxiety: Psychometric properties and comparison

with child-report in a clinic and normal sample. Behaviour Research and Therapy, 42, 813–839. doi:10.1016/S0005-7967(03)00200-6

Neil, L., Olsson, N.C., & Pellicano, E. (2016). The relationship between intolerance of uncertainty, sensory sensitivities, and anxiety in autistic and typically developing children. Journal of Autism and Developmental Disorders, 46, 1962-1973. doi:10.1007/s10803-016-2721-9

NJI (2014). Cijfers over angststoornissen: kerncijfers. Retrieved from

http://www.nji.nl/nl/Angststoornissen-Cijfers/Angststoornissen-Cijfers-Cijfers-over-angststoornissen

NJI (2016). Autisme: Prognoses voor kinderen met ASS. Retrieved from http://www.nji.nl/Prognoses-voor-kinderen-met-ASS

Read, K. L., Comer, J. S., Kendall, P. C., & Reynolds, C. R. (2013). The intolerance of uncertainty scale for children (IUSC): discriminating principal anxiety diagnoses and severity. Psychological Assessment, 25(3), 722-729. doi:10.1037/a0032392

Rodgers, J., Glod, M., Connolly, B., & McConachie, H. (2012). The relationship between anxiety and repetitive behaviours in autism spectrum disorder. Journal of Autism and Developmental Disorders, 42, 2404–2409. doi:10.1007/s10803-012-1531-y

Simonoff, E., Pickles, A., Charman, T., Chandler, S., Loucas, T., & Baird, G. (2008). Psychiatric disorders in children with autism spectrum disorders: prevalence, comorbidity, and associated factors in a population-derived sample. Journal of the American Academy of Child & Adolescent Psychiatry, 47(8), 921-929. doi:10.1097/CHI.0b013e318179964f

Tackett, J. L., Herzhoff, K., Reardon, K. W., Smack, A. J., & Kushner, S. C. (2013).

pathology. Clinical Psychology: Science and Practice, 20(4), 378-392. doi:10.1111/cpsp.12048

Thielsch, C., Andor, T., & Ehring, T. (2015). Metacognitions, intolerance of uncertainty and worry: An investigation in adolescents. Personality and Individual Differences, 74, 94-98. doi:10.1016/j.paid.2014.10.004

Van Steensel, F.J.A., Bögels, S.M. & Perrin, S. (2011). Anxiety disorders in children and adolescents with autistic spectrum disorders: a meta-analysis. Clinical Child and Family Psychology Review, 14 302-317. doi:10.1007/s10567-011-0097-0 White, S. W., Oswald, D., Ollendick, T., & Scahill, L. (2009). Anxiety in children and

adolescents with autism spectrum disorders. Clinical Psychology Review, 29(3), 216-229. doi:10.1016/j.cpr.2009.01.003

White, S. P., Weitlauf, A. S., Warren, Z. E. (2012). Early diagnosis of autism spectrum disorder: progress, challenges, and remaining questions for families and professionals. International Review of Research in Developmental Disabilities, 43, 47-85

doi:10.1016/B978-0-12-398261-2.00002-7

Wigham, S., Rodgers, J., South, M., McConachie, H., & Freeston, M. (2015). The interplay between sensory processing abnormalities, intolerance of uncertainty, anxiety and restricted and repetitive behaviours in autism spectrum disorder. Journal of Autism and Developmental Disorders, 45, 943–952. doi:10.1007/s10803-014-2248-x