1
De outcome van het multidisciplinair
behandelingsprotocol te UZ Gent bij patiënten met
een (cheilognato)palatoschisis op gebied van
spraak, gezondheidsgerelateerde levenskwaliteit
en de tevredenheid over de esthetiek
Aantal woorden: 13056
Ellen Van Beveren
Stamnummer: 01505561
Promotor: Prof. dr. Kristiane Van Lierde
Copromotoren: dr. Laura Bruneel en dr. Kim Bettens
Masterproef voorgelegd voor het behalen van de graad master in de richting Logopedische
en Audiologische Wetenschappen
3
Dankwoord
Graag had ik mijn promotor prof. dr. Van Lierde en copromotoren dr. Bruneel en dr. Bettens bedankt voor de goede begeleiding die ik heb ontvangen bij het realiseren van deze masterproef. In het bijzonder wil ik prof. dr. Van Lierde bedanken voor de tijd die ze heeft vrijgemaakt om de schisispatiënten te contacteren, voor haar deskundig advies en het kritisch evalueren van de tekst. Daarnaast wil ik ook dr. Bruneel bedanken voor de goede ondersteuning die zij mij geboden heeft. Zo kon ik steeds bij haar terecht voor praktische en inhoudelijke zaken en kon ik rekenen op een snel antwoord en feedback. Tevens wil ik haar bedanken voor het maken van de fonetische transcripties.
Ook wil ik alle deelnemers uitdrukkelijk bedanken voor hun deelname aan dit onderzoek. Het is mede dankzij hun medewerking en hun bereidwilligheid om hiervoor tijd vrij te maken dat deze masterproef tot stand is kunnen komen.
Tot slot wil ik graag mijn gezin en dichte vrienden bedanken voor hun hulp en steun bij het volbrengen van deze masterproef.
4
Abstract (Nederlands)
Achtergrond:
Bij patiënten met een (cheilognato)palatoschisis wordt gestreefd naar een optimale outcome na het doorlopen van het multidisciplinair behandelingstraject. Uit de literatuur is gebleken dat bij volwassenen met een (cheilognato)palatoschisis nog steeds functionele, psychologische en esthetische problemen aanwezig kunnen zijn. Slechts een gering aantal studies zijn gepubliceerd waarbij de outcome van spraak bij volwassenen met een cheilognatopalatoschisis onderzocht werd. Contradictorische bevindingen over een al dan niet verminderde gezondheidsgerelateerde levenskwaliteit bij volwassenen met schisis werden beschreven.Doelstelling:
Het doel van dit onderzoek was om bij volwassen patiënten met een geïsoleerde (cheilognato)palatoschisis, waarvan het multidisciplinair behandelingsprotocol van het schisisteam te UZ Gent is afgelopen, de outcome van spraak, de gezondheidsgerelateerde levenskwaliteit en de tevredenheid over de esthetiek in kaart te brengen.Methode:
Aan dit onderzoek namen dertien schisispatiënten deel met een gemiddelde leeftijd van 25,4 jaar. Zowel perceptuele als objectieve meetinstrumenten werden gebruikt in dit onderzoek om de spraak in kaart te brengen. Voor de perceptuele beoordeling van de spraakverstaanbaarheid, spraakaanvaardbaarheid, articulatie, hyper- en hyponasaliteit, nasale emissie, nasale turbulentie en de stem werd het CAPS-A-NL gehanteerd. De stemkwaliteit werd ook beoordeeld a.d.h.v. de GRBASI-schaal op basis van de korte tekst ‘Papa en Marloes’ en eveneens objectief in kaart gebracht d.m.v. de AVQI. Hyper- en hyponasaliteit werden objectief gemeten met behulp van de Nasometer en de Nasality Severity Index 2.0. De evaluatie van de gezondheidsgerelateerde levenskwaliteit en de tevredenheid over de esthetiek werd verkregen door de deelnemers de gestandaardiseerde CLEFT-Q vragenlijst te laten invullen. Daarnaast werden enkele demografische en socio-economische gegevens opgevraagd. De verkregen resultaten van de patiënten met een (cheilognato)palatoschisis werden vergeleken met een controlegroep, gematcht voor leeftijd en geslacht.Resultaten
: Er was geen verschil aanwezig tussen de schisispatiënten en controlepersonen wat betreft
de spraakverstaanbaarheid. Bij de parameter spraakaanvaardbaarheid wel werd een significant verschil tussen beiden groepen opgemerkt. Bij 38% (5/13) en 31% (4/13) van de schisispatiënten werd de spraak respectievelijk beoordeeld als mild en matig afwijkend van de normale spraak. Op vlak van articulatie werden geen passieve en posterieure orale articulatiestoornissen bij de schisispatiënten vastgesteld. Een non-orale articulatiestoornis werd bij één patiënt (8%) vastgesteld en bij 69% (9/13) kwamen anterieure orale articulatiestoornissen voor. Er werden geen significante verschillen tussen schisispatiënten en de controlepersonen opgemerkt wat betreft deze articulatiestoornissen. Een lichte hypernasaliteit werd bij 31% (4/13) van de schisispatiënten vastgesteld en bij 15% (2/13) werd de hypernasaliteit als ‘mild’ beoordeeld. Nasale emissies en nasale turbulenties kwamen respectievelijk bij 15% (2/13) en 54% (7/13) van de patiënten voor. Bij de schisispatiënten werden significant hogere nasometrische waarden gevonden voor de klanken /i:/, /u:/ en de orale tekst en lagere NSI-waarden in vergelijking met de controlepersonen. Wat betreft de stemkwaliteit werd geen significant verschil gevonden tussen beide groepen. Er werden eveneens geen significante verschillen gevonden tussen de schisispatiënten en controlepersonen op vlak van gezondheidsgerelateerde levenskwaliteit en tevredenheid over de esthetiek.Conclusie:
Wat betreft de outcome van spraak, werd vastgesteld dat bij een aantal volwassen schisispatiënten nog nasale luchtstroomstoornissen en een lichte/matige hypernasaliteit aanwezig kunnen zijn. Opvallende articulatiestoornissen waren addentaliteit en een rhotacisme (uvularis) non vibrans. Een goede outcome op vlak van spraakverstaanbaarheid, compensatoire articulatie, stemkwaliteit, de gezondheidsgerelateerde levenskwaliteit en de tevredenheid over de esthetiek werd gevonden.5
Abstract (English)
Background: Multidisciplinary treatment aims to achieve the most optimal outcome for patients with a
cleft (lip, alveolus and) palate. Literature showed that functional, psychological and aesthetic problems may still be present in adult patients with a complete cleft or cleft palate. Only a small number of studies have been published in which the outcome of speech in adults with a complete cleft was investigated. Contradictory findings about whether or not reduced health-related quality of life is present in adults with a cleft (lip, alveolus and) palate were described.Research aim
:
The aim of this study is to investigate the outcome of speech, health-related quality of life and satisfaction with appearance in adult patients with an isolated cleft (lip, alveolus and) palate, whose multidisciplinary treatment protocol from the craniofacial team at UZ Ghent has finished.Methods:
Thirteen patients with a cleft (lip, alveolus and) palate with an average age of 25,4 years participated in this study. Both perceptual and objective measuring instruments were used to examine the speech. CAPS-A-NL is used for the perceptual assessment of speech intelligibility, speech acceptability, articulation, hyper- and hyponasality, nasal emission, nasal turbulence and voice. Voice quality was assessed by means of the GRBASI scale based on a short text ('Papa en Marloes') and objectively with the Acoustic Voice Quality Index. Hyper- and hyponasality were objectively measured using the Nasometer and the Nasality Severity Index 2.0. The evaluation of the health-related quality of life and the satisfaction with appearance was obtained using the standardized CLEFT-Q questionnaire. In addition, some demographic and socio-economic data were collected. The results from the patients with a cleft (lip, alveolus and) palate were compared with a control group, matched for age and gender.Results: There was no difference between the patients with a cleft (lip, alveolus and) palate in terms of
speech intelligibility. A significant difference between the two groups was found for speech acceptability. Speech deviated mildly and moderately from normal speech in 38% (5/13) and 31% (4/13) of patients with a cleft, respectively. In terms of articulation, no passive and posterior oral articulation disorders were found. One patient (8%) had a non-oral articulation disorder and nine patients (69%) had anterior oral articulation disorders. No significant differences were observed between the patients and control subjects with regard to these articulation disorders. A slight hypernasality was found in 31% of the patients with a cleft (lip, alveolus and) palate and in 15% (2/13) the hypernasality was scored as “mild’. Nasal emissions and nasal turbulences occurred in 15% (2/13) and 54% (7/13) respectively. Significantly higher nasometric values for the sounds /i:/, /u:/ and the oral text and lower NSI values were found in the patients with a cleft (lip, alveolus and) palate compared to the control group. Regarding the voice quality, no significant difference was identified between the two groups. Also, no significant differences were observed between the patients and control subjects in terms of health-related quality of life and satisfaction with aesthetics.Conclusion:
Regarding the outcome of speech, it has been established that nasal airflow disorders and slight/ mild hypernasality may still be present in some adults with a cleft (lip, alveolus and) and palate. Notable articulation disorders were dentalisation and a rhotacismus (uvularis) non vibrans. A good outcome in terms of speech intelligibility, compensatory articulation, voice quality, health-related quality of life and satisfaction with aesthetics was found.6
Preambule
Coronavirus Covid-19
Sinds 18 maart 2020 zijn in België de coronamaatregelen, opgesteld door de Nationale Veiligheidsraad, in werking getreden om een snelle verspreiding van het virus tegen te gaan. Kort samengevat hielden deze maatregelen in dat niet-essentiële verplaatsingen verboden werden, niet-essentiële winkels gesloten werden, thuiswerk de norm werd en dat social distancing (minimum 1,5 meter tussen personen) ten allen tijde toegepast moest worden. Deze maatregelen hadden ook een gevolg voor het verdere verloop van deze masterproef.
Oorspronkelijk was het voorzien om voor elke schisispatiënt een controlepersoon, gematcht voor leeftijd en geslacht, te vinden. Op deze manier konden de twee groepen met elkaar vergeleken worden. Er werden reeds tien controlepersonen getest vóór de maatregelen en voor zes controlepersonen stond een afspraak ingepland. Ook stond nog een testafname bij een schisispatiënt in de agenda. Deze afspraken werden allemaal geannuleerd wegens de maatregelen. Ook kon er geen verdere rekrutering van nieuwe patiënten plaatsvinden. Dit werd ondervangen door de masterproef af te werken met het reeds voorhanden zijnde materiaal. Bijgevolg werd er enkel een vergelijking gemaakt tussen de schisispatiënten en de controlepersonen die reeds aan elkaar gematcht waren, dit om de vergelijking zo betrouwbaar mogelijk te maken. Voor de beschrijvende statistiek werden wel alle dertien schisispatiënten geïncludeerd.
De perceptuele beoordeling van de spraak werd uitgevoerd door zowel de masterstudente als de copromotor dr. Bruneel. Normaal gezien zou er gewerkt worden met consensusbeoordelingen. De maatregelen lieten dit echter niet toe. De beoordelingen van de copromotor werden gebruikt voor verdere analyse.
Deze preambule werd in overleg tussen de student en de (co)promotor(en) opgesteld en door allen goedgekeurd.
7
Inhoudstafel
1. Inleiding ... 1
2. Methode... 6
2.1
Participanten ... 6
2.2
Onderzoeksprocedure ... 8
3. Resultaten ...12
3.1 Spraakonderzoek ...12
3.2 Gezondheidsgerelateerde levenskwaliteit ...20
3.3 Tevredenheid over de esthetiek ...22
3.4 Demografische en socio-economische gegevens ...24
4. Discussie ...25
5. Conclusie ...32
6. Referenties ...33
7. Appendix ...38
Bijlage 1: Overzicht van de tijdstippen waarop bepaalde disciplines van het schisisteam te UZ Gent tussenkomen ... 38
Bijlage 2: Overzicht van de spraakoutcome studies bij volwassen patiënten met een cheilognatopalatoschisis ... 39
Bijlage 3: Spraakoutcome van de articulatie bij volwassenen met een cheilognatopalatoschisis ... 40
Bijlage 4: Spraakoutcome van de subjectieve beoordeling van resonantie en nasale luchtstroom bij volwassenen met een cheilognatopalatoschisis ... 42
Bijlage 5: Spraakoutcome van de stem bij volwassenen met een cheilognatopalatoschisis ... 43
Bijlage 6: Spraakoutcome van de spraakverstaanbaarheid bij volwassenen met een cheilognatopalatoschisis ... 44
Bijlage 7: Vragenlijst demografische en socio-economische gegevens ... 45
Bijlage 8: Verklaring van vertrouwelijkheid en overdracht van recht ... 46
1
1. Inleiding
Schisis, een lip-, kaak- en/of verhemeltespleet, is de meest voorkomende craniofaciale malformatie (Gatti, Freda, Giacomina, Montemagni, & Sisti, 2017) met een wereldwijde incidentie van ongeveer 1 op 700 levendgeborenen (Mossey, Little, Munger, Dixon, & Shaw, 2009). De etiologie van schisis is multifactorieel, zowel genetische invloeden als omgevingsfactoren spelen hierbij een rol. Patiënten met een complete schisis, ook wel cheilognatopalatoschisis genoemd, kunnen problemen ondervinden met slikken, spraak, het gehoor, dentitie, esthetiek, de emotionele en psychosociale ontwikkeling en met aspecten gerelateerd aan de last die men ondervindt van de behandeling (Allori et al., 2017). Multidisciplinaire zorg wordt opgestart vanaf de geboorte om de patiënt een zo gunstig mogelijk resultaat te bezorgen (Marcusson, Paulin, & Östrup, 2002).
In het UZ Gent is een gespecialiseerd team, het schisisteam, opgesteld om de patiënt de nodige zorg te bieden. Dit team bestaat uit de volgende disciplines: stomatologie en maxillofaciale heelkunde, hoofd- en halschirurgie, plastische heelkunde, medische genetica, bijzondere tandheelkunde, neus- keel- en oorheelkunde, orthodontie, logopedie en sociale verpleegkunde. De behandeling wordt individueel bepaald op basis van de noden en ontwikkeling van het kind. Hoeveel operaties er precies nodig zijn, kan bijgevolg niet gezegd worden. De operaties die zo goed als zeker zullen plaatsvinden, worden hier in grote lijnen beschreven. De eerste operatie is de lipsluiting. Bij kinderen met een unilaterale lipspleet vindt deze operatie plaats wanneer het kind ongeveer vier tot zes maanden oud is. Bij kinderen met een bilaterale lipspleet wordt de operatie uitgevoerd rond de leeftijd van negen maanden. Vervolgens vindt de palatoplastiek plaats. Bij een geïsoleerde spleet van het zachte verhemelte gebeurt de sluiting rond zeven maanden volgens de Sommerladtechniek (Sommerlad, 2003). Het sluiten van het zachte en harde verhemelte vindt plaats wanneer het kind 12 à 15 maanden oud is. Dit gebeurt in één operatie volgens de Sommerladtechniek gecombineerd met de techniek van Von Langenbeck. Bij de aanwezigheid van een kaakspleet wordt een bottransplant uitgevoerd rond de leeftijd van 8 à 11 jaar om de kaakspleet te dichten. Mogelijk zullen later één of meerdere correcties van lip, neus, verhemelte en/of kaak nodig zijn. In de appendix, bijlage 1, wordt een uitgebreider overzicht weergegeven van de tijdstippen waarop bepaalde disciplines tussenkomen. Dit overzicht werd opgesteld door het schisisteam van het UZ Gent (Behandeling schisis, UZ Gent, 2019, geraadpleegd van https://www.uzgent.be/nl/zorgaanbod/gezondheidsdossier/Schisis/Paginas/Behandeling.aspx). Ook na chirurgische ingrepen om de correcte anatomie van het verhemelte zo goed mogelijk te benaderen, kan er nog sprake zijn van een velofaryngale insufficiëntie. Dit kan ervoor zorgen dat de spraak van personen met een (cheilognato)palatoschisis afwijkend is aangezien spraak nauwkeurige bewegingen van het velofaryngale systeem vereist (Perry, 2011). Als gevolg van velofaryngale insufficiëntie kunnen resonantiestoornissen bij deze populatie voorkomen (Kummer, 2008). Resonantiestoornissen omvatten hypernasaliteit en hyponasaliteit (Henningsson, 2008). Tevens kunnen nasale luchtstroomstoornissen optreden, meer bepaald nasale emissie en nasale turbulentie. Ook articulatiestoornissen kunnen aanwezig zijn bij patiënten met een (cheilognato)palatoschisis, zelfs na sluiting van het verhemelte. Er wordt een onderscheid gemaakt tussen obligatoire (passieve) en
2
compensatoire (actieve) articulatiestoornissen (Kummer, 2011). Bij een obligatoire stoornis is de articulatieplaats correct maar kan de patiënt de klank niet correct produceren als gevolg van een structureel probleem (Kummer, 2011). De meest voorkomende oorzaak van deze articulatiestoornis is velofaryngale insufficiëntie (Peterson-Falzone, Trost-Cardamone, Karnell, & Hardin-Jones, 2016). Bij een compensatoire articulatiestoornis is er een wijziging van de articulatieplaats van klanken ter compensatie van de abnormale structuur. De patiënt gaat het tekort aan orale druk compenseren door klanken meer achteraan te produceren. Faryngaal geproduceerde fricatieven en plosieven en glottale stops zijn enkele voorbeelden van compensatoire articulatiestoornissen (Kummer, 2011).Een velofaryngale insufficiëntie kan ook bijdragen tot dysfonie bij patiënten met een gespleten verhemelte (Aydinli, Özcebe, Kayıkçı, Yılmaz, & Özgür, 2016; D’Antonio, Muntz, Province, & Marsh, 1988; Van Lierde, Claeys, De Bodt, & Van Cauwenberge, 2004). Pogingen om onvrijwillige luchtlekkage naar de neusholte te verminderen, kunnen leiden tot de productie van glottale stops waardoor een
dysfonie kan ontstaan (Aydinli et al., 2016; Morén, Lindestad, Holmström, & Mani, 2018). Een afwijkende resonantie, articulatie en/of verminderde stemkwaliteit kunnen bijgevolg de
spraakverstaanbaarheid en spraakaanvaardbaarheid aantasten (Henningsson et al., 2008; Schuster et al., 2016).
Cheilognatopalatoschisis heeft niet alleen een invloed op de spraak, het kan ook gevolgen hebben met betrekking tot de gezondheidsgerelateerde levenskwaliteit van de patiënt (Mani, Carlsson, & Marcusson, 2010; Queiroz Herkrath, Herkrath, Bessa Rebelo, & Vettore, 2015, 2018). Ook moet men rekening houden met de psychosociale impact die deze congenitale aandoening met zich mee kan brengen (Fernandes et al., 2015; Nicholls, Harper, Robinson, Persson, & Selvey, 2018; Ramstad, Ottem, & Shaw, 1995). Daarnaast blijkt esthetiek een belangrijk aspect te spelen in de algemene perceptie van de gezondheidsgerelateerde levenskwaliteit van een individu (Harris & Carr, 2001; Lohmander et al., 2005). Bij patiënten met een cheilognatopalatoschisis beslaat deze aandoening immers een gevoelige regio van het lichaam, namelijk het gezicht (Sinko et al., 2005).
Hoewel gestreefd wordt naar een optimale outcome op het einde van het behandelingstraject, kunnen bij volwassenen met een (cheilognato)palatoschisis nog steeds functionele, psychologische en esthetische problemen aanwezig zijn (Marcusson et al., 2002). Deze outcome kan pas finaal beoordeeld worden indien de patiënt het volledige behandelingsprotocol doorlopen heeft (Sinko et al., 2005). Er zijn slechts een gering aantal studies gepubliceerd in de laatste decennia die de outcome op het gebied van spraak onderzocht hebben bij personen met een uni- of bilaterale cheilognatopalatoschisis waarvan de behandeling is afgerond (Farzaneh, Becker, Peterson, & Svensson, 2008, 2009; Havstam, Lohmander, Dahlgren, Sandberg, & Elander, 2008; Kappen et al., 2017; Lohmander, Friede, & Lilja, 2012; Morén et al., 2017,2018; Van Lierde, Monstrey, Bonte, Van Cauwenberge, & Vinck, 2004). Een gedetailleerd overzicht van de gebruikte methodologie en de gevonden resultaten van deze studies zijn terug te vinden in de appendix, bijlagen 2 tot 6.
3
Op basis van de bevindingen uit deze studies kan men concluderen dat bij volwassen patiënten met een unilaterale of bilaterale cheilognatopalatoschisis een goede outcome op vlak van compensatoire articulatie gevonden werd. Deze articulatiestoornissen werden slechts bij enkele patiënten vastgesteld. Aan de hand van de fonetische transcriptie van Van Lierde et al. (2004) werden in het onderzoek drie types articulatiefouten naar voren geschoven, respectievelijk een sigmatisme (sigmatisme simplex, stridens en dentalis), rhotacisme en verstemlozing van de consonanten /z/, /v/ en /ɣ/. De aanwezigheid van een sigmatisme werd bij alle onderzoeken vastgesteld. Alleen Kappen et al. (2017) beschreef ook het type van sigmatismen die voorkwamen, namelijk een sigmatisme lateralis, dentalis en simplex. De aanwezigheid van een rhotacisme werd alleen ook door Morén et al. (2017) beschreven. Verstemlozing werd in de andere studies niet vastgesteld. Aangezien de meeste auteurs geen fonetische transcripties hebben gemaakt, met uitzondering van Van Lierde et al. (2004) en Kappen et al. (2017), zijn deze types van articulatiefouten nog weinig verder onderzocht.Bij volwassen patiënten met een cheilognatopalatoschisis kunnen nog resonantie- en nasale luchtstroomstoornissen aanwezig zijn (Farzaneh et al., 2008, 2009; Havstam et al., 2008; Kappen et al., 2017; Lohmander et al., 2012; Morén et al., 2017; Van Lierde et al., 2004). De frequenties betreffende het voorkomen van hypernasaliteit en nasale luchtstroom in de spraak variëren echter sterk tussen de verschillende onderzoeken, met percentages van voorkomen gaande van respectievelijk 4% tot 60% en 2% tot 56%. Deze uiteenlopende resultaten zijn mede te wijten aan het feit dat men verschillende schaalwaarden includeerde. Algemeen kan gesteld worden dat de aanwezigheid van een ernstige hypernasaliteit niet vaak voorvalt. Bij slechts twee studies werden de resonantiestoornissen ook op een objectieve manier in kaart gebracht door gebruik te maken van de Nasometer (Van Lierde et al., 2004; Kappen et al., 2017).
Wat betreft de stemkwaliteit werden contradictorische bevindingen beschreven. In de studies van Farzaneh et al. (2008, 2009) bleek een groot aantal patiënten te beschikken over een abnormale stemkwaliteit, met frequenties gaande van 30 tot 54%. Deze resultaten liggen niet in lijn met de resultaten die Van Lierde et al. (2004), Havstam et al. (2008) en Moren et al. (2018) bekomen hadden. Bij deze studies beschikten de meeste patiënten over een goede stemkwaliteit.
Een goede outcome betreffende de spraakverstaanbaarheid werd in alle studies beschreven. Als mogelijke verklaring hiervoor wordt de geringe aanwezigheid van compensatoire articulatiestoornissen aangehaald. Echter heerst nog onduidelijkheid in welke mate resonantiestoornissen de spraakverstaanbaarheid kunnen beïnvloeden. Hoewel Henningsson et al. (2008) de spraakaanvaardbaarheid als universele parameter beschouwen voor het rapporteren van spraakresultaten bij personen met een (cheilognato)palatoschisis, werd dit in geen enkele studie beoordeeld.
Aangezien slechts weinig onderzoek naar de outcome van spraak bij volwassen schisispatiënten is verricht en nog bepaalde onduidelijkheden naar boven komen, toont dit het belang van verder onderzoek bij deze populatie aan.
4
Op het gebied van de gezondheidsgerelateerde levenskwaliteit bij volwassen schisispatiënten zijn in de literatuur contradictorische bevindingen beschreven. De gezondheidsgerelateerde levenskwaliteit wordt over het algemeen beschouwd als het effect van symptomen, veroorzaakt door het gezondheidsprobleem en de behandeling, op vlak van het fysiek, psychologisch, sociaal functioneren en welbevinden (Corson, Boyd, Kind, Allen, & Steele, 1999). Wegens een gebrek aan uitgebreide, gevalideerde en betrouwbare vragenlijsten specifiek voor volwassenen met een gespleten lip en/of verhemelte, gebruikten veel studies generieke meetinstrumenten om de gezondheidsgerelateerde levenskwaliteit te meten (Eckstein, Wu, Akinbiyi, Silver, & Taub, 2011). Een voorbeeld van zo’n gestandaardiseerde vragenlijst is de Medical Outcomes Study 36-Item Short Form Survey (SF-36). Deze peilt onder andere naar het sociaal functioneren en de mentale gezondheid (Ware & Sherbourne, 1992). Op vlak van het sociaal functioneren (Sinko et al., 2005) en de mentale gezondheid (Foo et al., 2012; Mani et al., 2010) werden significante lagere scores gevonden bij de schisispatiënten in vergelijking met de normwaarden voor de populatie. Ook uit de review van Queiroz Herkrath et al. (2015) bleek dat de aanwezigheid van schisis een negatieve invloed kan hebben op de gezondheidsgerelateerde levenskwaliteit bij volwassenen. Mariano et al. (2018) daarentegen vonden juist dat personen met een cheilognatopalatoschisis een significant betere score behaalden op de SF-36 op vlak van het sociaal functioneren vergeleken met de controlegroep zonder schisis. Deze resultaten reflecteren dat de patiënt op volwassen leeftijd goed zou kunnen omgaan met de aandoening en dit geen belemmering vormt voor het aangaan van sociale contacten (Mariano et al., 2018). Ook bleek uit de review van Hunt et al. (2005) dat de meerderheid van de volwassenen met een gespleten lip en verhemelte geen grote problemen op vlak van psychosociaal functioneren ervaren.Om de psychosociale impact na te gaan, werd in een aantal studies onderzocht of er een verschil aanwezig was tussen schisispatiënten en controlepersonen wat betreft het educatie-niveau, het uitoefenen van een job en op relationeel vlak. Op gebied van het educatie-niveau werd in het onderzoek van Nicholls et al. (2018) geen verschil gevonden tussen de schisispatiënten en de Australische populatie zonder schisis. Ook Cheung et al. (2007) vonden in China geen significant verschil tussen de schisispatiënten en de controlegroep op het vlak van het hoogste educatie-niveau. Marcusson et al. (2001) rapporteerden echter dat de groep met een cheilognatopalatoschisis een significant lager educatie-niveau had en een hogere frequentie van werkloosheid. Daarentegen stelden Danino et al. (2005), Oosterkamp et al. (2007) en Nicholls et al. (2018) vast dat het hebben van een gespleten lip en verhemelte weinig invloed heeft op het vinden van werk en het uitoefenen van hun job. Op relationeel vlak constateerden Danino et al. (2005) en Nicholls et al. (2018) dat personen met een cheilognatopalatoschisis minder de verbintenis van een huwelijk aangingen in vergelijking met de controlegroep.
Gezien de contradictorische bevindingen blijkt dat verder onderzoek nuttig en noodzakelijk is om een inzicht te krijgen in hoe het gesteld is met de gezondheidsgerelateerde levenskwaliteit en de psychosociale impact die deze aandoening met zich meedraagt. Op vlak van esthetiek werd wel eenduidigheid in de literatuur gevonden. Daaruit bleek dat de meeste patiënten met een cheilognatopalatoschisis ontevreden zijn over de neus en de bovenlip (Connolly et al., 2019, Crerand
5
et al., 2017; Havstam et al., 2008; Hunt et al., 2005; Marcusson et al., 2002; Oosterkamp et al., 2007; Semb et al., 2005; Sinko et al., 2005).Bovenstaande zaken leiden tot het algemeen doel van deze masterproef, namelijk de outcome van spraak, de gezondheidsgerelateerde levenskwaliteit en de tevredenheid over de esthetiek in kaart te brengen bij volwassen patiënten met een (cheilognato)palatoschisis, waarvan het multidisciplinair behandelingsprotocol van het schisisteam te UZ Gent is afgelopen. Op basis van de verkregen resultaten kunnen eventueel suggesties geformuleerd worden betreffende de logopedische, chirurgische en psychologische behandeling en/of opvolging.
Op basis van de literatuur worden volgende hypothesen geformuleerd. Op vlak van spraakverstaanbaarheid wordt geen significant verschil verwacht tussen de schisispatiënten en de deelnemers zonder schisis (Farzaneh et al., 2008, 2009; Havstam et al., 2008; Kappen et al., 2017; Lohmander et al., 2012; Morén et al., 2017; Van Lierde et al., 2004). Er wordt voorspeld dat de spraakaanvaardbaarheid van volwassenen met schisis meer zal afwijken van de normale spraak dan bij de controlepersonen. Op vlak van articulatie worden voornamelijk distorsies van de consonanten /s/ (Farzaneh et al., 2008, 2009; Havstam et al., 2008; Kappen et al., 2017; Lohmander et al., 2012; Morén et al., 2017; Van Lierde et al., 2004), inter- of addentaliteit van de apico-alveolairen (Kappen et al., 2017; Van Lierde et al., 2004) en verstemlozing van de stemhebbende consonanten verwacht (Van Lierde et al., 2004). Een goede outcome op vlak van compensatoire articulatiestoornissen wordt verondersteld (Farzaneh et al., 2008, 2009; Havstam et al., 2008; Kappen et al., 2017; Lohmander et al., 2012; Morén et al., 2017; Van Lierde et al., 2004). Wat betreft de resonantie worden significante verschillen tussen de patiënten en de controlepersonen voorspeld. Er wordt verwacht dat een aantal volwassen schisispatiënten hypernasaliteit en nasale luchtstroomstoornissen zullen vertonen (Farzaneh et al., 2008, 2009; Havstam et al., 2008; Kappen et al., 2017; Lohmander et al., 2012; Morén et al., 2017; Van Lierde et al., 2004). Er wordt voorspeld dat nasale emissie minder frequent zal voorkomen dan nasale turbulentie (Kappen et al., 2017). Er worden geen significante verschillen verwacht in stemkwaliteit tussen de patiënten en de controlegroep (Farzaneh et al., 2008, 2009; Havstam et al., 2008; Kappen et al., 2017; Lohmander et al., 2012; Morén et al., 2017; Van Lierde et al., 2004).
Op vlak van de gezondheidsgerelateerde levenskwaliteit luidt de hypothese dat er een significant verschil tussen personen met een (cheilognato)palatoschisis en de controlepersonen opgemerkt zal worden (Foo et al, 2012; Mani et al., 2010; Mariano et al., 2018; Queiroz Herkrath et al., 2015). Tot slot wordt verwacht dat de volwassenen met een cheilognatopalatoschisis minder tevreden zullen zijn over de neus en de lippen dan de controlepersonen (Marcusson et al., 2002; Oosterkamp et al., 2007).
6
2. Methode
2.1 Participanten
In dit onderzoek, goedgekeurd door het Ethisch Comité van het UZ Gent (2019/0860), bestond de testgroep uit dertien schisispatiënten, waarvan zes patiënten (46%) met een unilaterale cheilognatopalatoschisis, vier patiënten (31%) met een bilaterale cheilognatopalatoschisis en drie patiënten (23%) met een palatoschisis. De tien mannen (77%) en drie vrouwen (23%) die deelnamen aan het onderzoek hadden een gemiddelde leeftijd van 25,4 jaar (range: 20-33 jaar). Onderstaande Tabel 1 biedt een overzicht van de schisispatiënten waarbij per patiënt het geslacht, leeftijd, type schisis, tijdstip en type lipplastiek (indien van toepassing), tijdstip en type palatoplastiek en eventuele revisies van lip- en/of palatoplastiek worden weergegeven. Verschillende gegevens konden niet teruggevonden worden in de patiëntendossiers, dit was voornamelijk het geval voor de patiënten boven de 30 jaar. Tabel 1. Overzicht van de gegevens van de dertien schisispatiënten
Geslacht Leeftijd (jaar) Type schisis1 Leeftijd lipplastiek (maanden) Type lipplastiek Leeftijd palatoplastiek Type palatoplastiek Revisies
1 Man 27 BCGPS - - - - Revisie lipplastiek
2 Man 22 BCGPS 4m Manchester 1j Von Langenbeck -
3 Man 22 UCGPS 3m Tenninson 9m Von Langenbeck -
4 Vrouw 32 PS - - - - -
5 Man 30 UCGPS 3m Millard 1j 10m - -
6 Man 20 UCGPS 3m - 1j 3m Furlow -
7 Man 30 BCGPS - - - - Revisie lipplastiek
8 Man 21 PS - - 1j 3m - -
9 Man 33 BCGPS - - - - -
10 Man 31 UCGPS - - - - -
11 Vrouw 21 UCGPS 6m - 1j 1m - Revisie lipplastiek
en palatoplastiek
12 Vrouw 21 UCGPS 6m Tenninson 1j 2m Furlow -
13 Man 21 PS - - 1j 2m Von Langenbeck -
Noot. UCGPS, unilaterale cheilognatopalatoschisis; BCGPS, bilaterale cheilognatopalatoschisis; PS, palatoschisis
De patiënten werden telefonisch gecontacteerd door promotor prof. dr. Van Lierde. Zij is de logopediste van het multidisciplinair team voor craniofaciale aangezichtsafwijkingen van het UZ Gent en had een therapeutische relatie met de patiënten. In totaal werden 78 patiënten gecontacteerd. Negendertig patiënten (50%) waren telefonisch onbereikbaar en negentien patiënten (24%) namen liever niet deel aan het onderzoek. De overige twintig patiënten (26%) stemden toe om deel te nemen aan het onderzoek.
Deze twintig patiënten werden getest door de masterstudente. Bij vijftien patiënten (75%) vond het onderzoek plaats in het UZ Gent. Bij de overige vijf (25%) patiënten werd getest op verplaatsing, namelijk bij de patiënt thuis. Alle patiënten ondertekenden het toestemmingsformulier. Twee patiënten werden na testafname geëxcludeerd wegens een cognitieve beperking, één patiënt werd geëxcludeerd
7
door de aanwezigheid van een vloeiendheidsstoornis (stotteren) en twee patiënten droegen een hoorapparaat waardoor zij ook niet geïncludeerd konden worden. Bij twee patiënten werd vastgesteld dat er sprake was van een cheilognatoschisis i.p.v. een cheilognatopalatoschisis waardoor ook deze patiënten geëxcludeerd werden. Dit bracht het totaal aantal deelnemers op de dertien patiënten die hierboven beschreven werden. Deze patiënten werden allen behandeld door het schisisteam van het UZ Gent voor een geïsoleerde (cheilognato)palatoschisis en de multidisciplinaire behandeling is afgelopen. Ze spreken allen Nederlands als moedertaal en scoorden acht of hoger op de visueel-analoogschaal die peilt naar het gehoor. Een score van 0 betekent doof en een score van 10 betekent een perfect gehoor.Voor elke patiënt werd een controlepersoon gezocht, gematcht voor leeftijd en geslacht. Dezelfde exclusiecriteria werden gehanteerd, namelijk de afwezigheid van cognitieve, motorische, neurologische en/of gehoorproblemen. De rekrutering van de controlepersonen verliep via de masterstudente. Er werd gebruik gemaakt van convenience sampling en snowball sampling om de geschikte controlepersonen te vinden. Wegens de Covid-19 maatregelen die in de preambule beschreven staan, vonden er maar tien testafnames bij controlepersonen plaats. Bij twee controlepersonen (20%) vond de testafname plaats in het UZ Gent, bij de overige controlepersonen (80%) verliep de testing bij hen thuis. Eén controlepersoon werd nadien geëxcludeerd aangezien de gematchte schisispatiënt geëxcludeerd werd en deze controlepersoon niet aan een andere patiënt gematcht kon worden gezien de maximale leeftijdsrange van twee jaar. In totaal werden dus negen controlepersonen opgenomen voor de analyse. De gemiddelde leeftijd van de controlegroep is 23,6 jaar (range: 20 – 32 jaar). De gemiddelde leeftijd van negen schisispatiënten bedroeg 24 jaar (range: 20 - 32 jaar). De Mann-Whitney U test toonde aan dat er geen significant verschil in leeftijd was tussen beide groepen (U: 35,5 p= 0,666). In onderstaande Tabel 2 wordt weergegeven met welke controlepersoon de schisispatiënt werd gematcht.
Tabel 2. Overzicht van de schisispatiënten en hun gematchte controlepersoon
Schisispatiënten Controlepersonen
geslacht leeftijd geslacht leeftijd
1 Man 27 Man 26 2 Man 22 Man 22 3 Man 22 Man 22 4 Vrouw 32 Vrouw 32 5 Man 20 Man 20 6 Man 30 Man 29 7 Man 21 Man 21 8 Vrouw 21 Vrouw 20 9 Vrouw 21 Vrouw 20
8
2.2 Onderzoeksprocedure
In kader van dit onderzoek werd de spraak bij zowel de schisispatiënten als de controlegroep beoordeeld en vergeleken, tevens werd de gezondheidsgerelateerde levenskwaliteit, de tevredenheid over de esthetiek en enkele demografische gegevens bij beide groepen geëvalueerd.
2.2.1 Spraakonderzoek
Om de spraak van volwassen patiënten met een (cheilognato)palatoschisis in kaart te brengen en te vergelijken met de controlegroep, werden de spraakverstaanbaarheid, spraakaanvaardbaarheid, articulatie, resonantie, nasale luchtstroom en de stem perceptueel beoordeeld. Deze parameters worden door Henningsson et al. (2008) beschreven als de universele parameters voor het rapporteren van spraakresultaten bij personen met een (cheilognato)palatoschisis. Naast de perceptuele beoordeling, die beschouwd wordt als de gouden standaard voor de beoordeling van spraak bij schisispatiënten (Sell, 2005), werden de resonantie en de stemkwaliteit ook objectief beoordeeld. Voor de perceptuele beoordeling van de spraak werd de CAPS-A-NL (Bruneel et al, 2020) gebruikt. Dit valide en betrouwbare instrument laat toe de spraakverstaanbaarheid, spraakaanvaardbaarheid, de articulatie, de resonantie, nasale luchtstroom en de stem te beoordelen op basis van drie spraakstalen. Om deze spraakstalen te verkrijgen, werd de spraak van de deelnemer opgenomen met een unidirectionele microfoon (Samson C01U) en werd de deelnemer simultaan gefilmd met een videocamera (Sony Handycam HDR-CQ280E).
Het eerste spraakstaal dat afgenomen werd, is de spontane spraak. In dit voldoende lang gesprek van minimum twee minuten werden open vragen gesteld over interesses, hobby’s, … van de deelnemer. Vervolgens werd een tweede spraakstaal afgenomen dat bestaat uit het opsommen van automatische reeksen. Deze automatische reeksen houden het tellen tot 20 in, tellen van 60 tot 70 en het opsommen van de dagen van de week. Het derde spraakstaal houdt het herhaald produceren van 20 zorgvuldig gekozen zinnen in. Dit spraakstaal, specifiek ontwikkeld voor schisispatiënten, legt de aandacht op drukconsonanten en gesloten vocalen daar deze klanken gevoeliger zijn voor stoornissen bij deze populatie (Henningsson et al., 2008; Peterson-Falzone et al., 2016).
De spraak werd perceptueel beoordeeld volgens het vast luisterprotocol van de CAPS-A-NL. Deze beoordeling werd uitgevoerd door de masterstudente en door copromotor Dr. Bruneel, een logopediste met vijf jaar ervaring in het beoordelen van spraak bij schisispatiënten. De inter- en intrabeoordelaarsbetrouwbaarheid en het percentage van absolute overeenkomst werden bepaald. Om de intrabeoordelaarsbetrouwbaarheid in kaart te brengen, werd 25% van het totaal aantal spraakstalen een tweede maal beoordeeld. De beoordelingen van de copromotor werden gebruikt voor verdere analyse.
De spraakverstaanbaarheid werd beoordeeld op een vierpuntenschaal op basis van het audiofragment van de spontane spraak dat éénmaal beluisterd werd. Dit spraakstaal werd gecontroleerd voor lengte en context. Zo bestond ieder spraakstaal uit 161 syllaben en werden de uitingen van de gesprekspartner
9
uit de opname verwijderd. De spraakaanvaardbaarheid werd geëvalueerd aan de hand van het totale spraakstaal op een vierpuntenschaal.De articulatie, meer bepaald de consonantproductie, werd geëvalueerd op basis van zowel het audio- als videofragment van de spontane spraak, de automatische reeksen als de zinnen. Tijdens het beluisteren/bekijken van de spontane spraak en automatische reeksen werden opvallende bevindingen en/of een algemeen foutenpatroon genoteerd. Dit geeft de luisteraar een eerste indruk van het spraakpatroon van de deelnemer. Op basis van de zinnen met drukconsonanten werden gedetailleerde fonetische transcripties gemaakt. Enkel deze transcripties werden opgenomen voor de foutenanalyse en categorisatie van de consonantproductiefouten. Bij deze categorisatie wordt een onderscheid gemaakt tussen anterieur orale, posterieur orale, non-orale en passieve articulatiestoornissen.
Op basis van de fonetische transcriptie werd ook de Percentages Consonants Correct-Revised (PCC-R) berekend (Shriberg, Austin, Lewis, McSweeny, & Wilson, 1997). De PCC-R bekomt men door het aantal correct geproduceerde consonanten te delen door het totaal aantal geproduceerde consonanten, vermenigvuldigd met 100. Zowel veelvoorkomende klinische distorsies (bv.: lateralisaties, dentalisaties) als ongewone klinische distorsies (bv.: zwakke, onnauwkeurige en genasaliseerde consonanten, nasale emissies en turbulenties) werden als correct beschouwd. Deleties en substituties werden als een incorrecte realisatie beschouwd (Sell & Sweeney, 2019; Shriberg et al., 1997). Er werden richtlijnen gevolgd voor welke doelconsonanten meegeteld mochten worden bij het berekenen van de PCC-R. De PCC-R maakt geen deel uit van het CAPS-A-NL-protocol, maar werd als toevoeging voor dit onderzoek aangewend.
De resonantie en de nasale luchtstroom werden perceptueel beoordeeld op basis van het audio- en videofragment van de zinnen. De hypernasaliteit werd geëvalueerd op een vijfpuntenschaal aan de hand van de veertien zinnen met drukconsonanten en de twee zinnen zonder drukconsonanten. De hyponasaliteit werd beoordeeld op een driepuntenschaal op basis van de vier zinnen met nasalen. De nasale emissie en nasale turbulentie werden op een driepuntenschaal gescoord door te luisteren naar de zinnen met de drukconsonanten. Tevens werd de aanwezigheid van een nasale grimas beoordeeld op een tweepuntenschaal.
Om de nasaliteit objectief in kaart te brengen, werd gebruik gemaakt van de Nasometer II type 6450, vervaardigd door de Kay Elemetrics Corporation, en de Nasality Severity Index 2.0 (Bettens et al., 2016). De Nasometer werd vooraf gekalibreerd. Aan de deelnemer werd gevraagd om met de Nasometer II type 6450 drie vocalen (/a:/, /i:/, /u:/) en de consonant /m/ aan te houden. Deze klanken werden viermaal herhaald. Vervolgens las de participant drie teksten, namelijk een oronasale, orale en nasale tekst (Van de Weijer & Slis, 1991). Met behulp van het computerprogramma van Pentax Medical verschenen de nasaliteitspercentages ((nasale signaal / nasale + orale signaal) x 100) op het computerscherm. De Nasality Severity Index 2.0 (NSI) is een multiparametrische index met een resulterende NSI-waarde die positief of negatief kan zijn. Een negatieve waarde geeft de aanwezigheid van hypernasaliteit aan. De NSI wordt berekend aan de hand van volgende formule:
10
NSI 2.0 = 13.20 - (0.0824*nasaliteitspercentage /u:/) - (0.260*nasaliteitspercentage orale tekst) - (0.242*VLHR /i:/ 4.47*F0 [dB]).Het nasaliteitspercentage van de /u:/ en het nasaliteitspercentage van de orale tekst werd bekomen met behulp van de Nasometer II. Echter is voor de formule ook nog de Voice Low Tone to High Tone Ratio (VLHR) nodig van de vocaal /i:/. Om de VLHR van de /i:/ te meten, werd de computersoftware Praat versie 6.1.05 (Boersma & Weenink, 2014) gebruikt. De deelnemer hield hiervoor minstens twee seconden de vocaal /i:/ aan. Een fragment van 0,5 seconden werd geselecteerd. Vervolgens werd het NSI-script uitgevoerd met Praat.
De kwaliteit van de stem werd perceptueel geëvalueerd op een tweepuntenschaal aan de hand van het totale spraakstaal. Het doel van de beoordeling van de stem bij de CAPS-A-NL is om na te gaan of de stemkwaliteit een invloed kan hebben op de beoordeling van resonantie. Om een gedetailleerder en kwalitatief inzicht in de stemkwaliteit te verkrijgen, werd aan de patiënt gevraagd om een korte tekst ‘Papa en Marloes staan op het station’ (Van de Weijer & Slis, 1991) luidop te lezen. De kwaliteit van de stem werd op basis van deze tekst perceptueel op de GRBASI-schaal geëvalueerd (Hirano, 1981; Dejonckere et al., 1996).
Daarnaast vond ook een objectieve meting van de stemkwaliteit plaats. De Acoustic Voice Quality Index (AVQI) werd berekend (Maryn et al., 2010). De AVQI is gebaseerd op de gerekte vocaal /a:/ en lopende spraak, meer bepaald de eerste twee zinnen van de tekst ‘Papa en Marloes’. Met behulp van het script werd de AVQI versie 02.03 via Praat berekend. Het bekomen resultaat is een waarde tussen 0 en 10. Een score lager dan 2,95 wijst op een normale tot goede stemkwaliteit. Wanneer de score boven 2,95 ligt, wijst dit op een verminderde stemkwaliteit (Maryn, 2013).
2.2.2 Gezondheidsgerelateerde levenskwaliteit
Om de gezondheidsgerelateerde levenskwaliteit in kaart te brengen, werd gebruik gemaakt van de gestandaardiseerde vragenlijst CLEFT-Q (McMaster University, Canada). De CLEFT-Q bestaat uit drie categorieën, namelijk ‘health related quality of life’, ‘appearance’ en ‘facial functions’ (Tsangaris et al., 2017; Wong Riff et al., 2017, 2018). Per categorie zijn subschalen voorzien met een aparte score per vragenlijst. De gezondheidsgerelateerde levenskwaliteit werd beoordeeld aan de hand van volgende drie subschalen: ‘psychologisch functioneren’, ‘sociaal functioneren’ en ‘speech distress’. De scores gelden voor elke subschaal afzonderlijk en er is geen totaalscore. De psychologische schaal meet het psychosociaal welbevinden met 10 items die vragen naar zelfrespect, lichaamsbeeld en zelfvertrouwen. Het sociaal functioneren is een schaal die het sociale leven meet met 10 items die vragen stellen over vrienden, hoe zeker ze zich voelen in sociale situaties en hoe de respondent zich voelt wanneer andere mensen naar hun gezicht kijken. Als laatste is er de ‘speech distress’ schaal die meet hoe de deelnemer over spreken denkt met 10 items die vragen naar de nervositeit, frustratie, plagen en schaamte
gerelateerd aan de spraak en het vermogen om begrepen te worden. Tot slot werd ook de subschaal ‘speech function’ van de categorie ‘facial functions’ afgenomen. Deze
schaal bevat 12 items met vragen over problemen om hardop te spreken, begrepen te worden en over vermijdingsgedrag gerelateerd aan de spraak.
11
Elke subschaal van de CLEFT-Q bestaat uit antwoorden met een ordinale drie- of vierpuntenschaal. De subschalen ‘speech function’ en ‘speech distress’ gebruiken een driepuntenschaal met de antwoordopties: 1 (altijd), 2 (soms), 3 (nooit). De overige subschalen ‘psychologisch functioneren’ en ‘sociaal functioneren’ gebruiken de volgende antwoordopties: 1 (nooit), 2 (soms), 3 (vaak), 4 (altijd). Per subschaal werd de totale ruwe score omgezet naar een score op 100 volgens de conversietabel van de CLEFT-Q. Hogere scores reflecteren een betere outcome.2.2.3 Tevredenheid over de esthetiek
Aangezien een cheilognatopalatoschisis een malformatie meebrengt van het gelaat, kan dat gevolgen op esthetisch gebied met zich meedragen. Op basis van de categorie ‘Appearance’ van de CLEFT-Q werd de tevredenheid over de esthetiek in kaart gebracht. Deze categorie bestaat uit zeven subschalen die de deelnemer moet invullen. Er zijn 9 items die peilen naar het gezicht, 12 items naar de neus, 6 items naar de neusgaten, 8 items naar de tanden, 7 items naar de kaak, 9 items naar de lippen en 7 items naar het litteken van de lip indien van toepassing. De subschalen van de categorie ‘Appearance’ hebben een vierpuntenschaal met de volgende antwoordopties: 1 (helemaal niet tevreden), 2 (een beetje tevreden), 3 (best wel tevreden), 4 (heel erg tevreden). Ook hier werd per subschaal de totale ruwe score omgezet naar een score op 100 volgens de conversietabel van de CLEFT-Q. Een score van 100 betekent heel erg tevreden en een score van 0 betekent helemaal niet tevreden.
2.2.4 Demografische en socio-economische gegevens
Om de psychosociale impact in kaart te brengen, werden enkele demografische en socio-economische gegevens van de deelnemers opgevraagd. Meer bepaald werd gepeild naar de leeftijd, het geslacht, het hoogste opleidingsniveau, het beroep, de burgerlijke staat en het aantal kinderen van de deelnemer door middel van een zelf opgestelde vragenlijst. Deze vragenlijst is terug te vinden in de appendix, bijlage 7.
2.3 Statistische verwerking
De statistische analyses werden uitgevoerd met IBM SPSS Statistics, versie 26.
De inter- en intrabeoordelaarsbetrouwbaarheid voor de GRBASI-schaal en de parameters van de CAPS-A-NL werd berekend met de Cohen’s kappa-coëfficiënt. Het 95% betrouwbaarheidsinterval van de kappa-coëfficiënt (κ) werd berekend volgens de formule ‘κ – (1.96 × SEk) tot κ + (1.96 × SEk)’
(McHugh, 2012). Deze formule werd uitgevoerd met behulp van Excel. Aangezien voor sommige variabelen de kappa-coëfficiënt niet berekend kon worden wegens geen variantie in de beoordelingen, werd bijkomend voor alle variabelen het percentage van absolute overeenkomst berekend. Voor de continue variabele ‘PCC-R’ werd de intraclass correlation coëfficient gehanteerd om de inter- en intrabeoordelaarsbetrouwbaarheid na te gaan. De Mann-Whitney U test werd uitgevoerd bij de vergelijking tussen de schisispatiënten en controlepersonen voor de continue variabelen. De categorische variabelen werden vergeleken met behulp van de Fisher’s Exact test. Bij de uitvoering van alle statistische testen betrof het significantieniveau α = 0.05.
12
3. Resultaten
3.1 Spraakonderzoek
Voor de perceptuele beoordelingen werd de inter- en intrabeoordelaarsbetrouwbaarheid en het percentage van absolute overeenkomst berekend. Dit wordt weergegeven per parameter in onderstaande tabellen 3 en 4.
Tabel 3. De interbeoordelaarsbetrouwbaarheid en het percentage van absolute overeenkomst tussen de
twee beoordelaars
SBETROUWBAAR H Cohen’s kappa 95% BI Interpretatie1 % van absolute
overeenkomst CAPS-A-NL
Spraakverstaanbaarheid -* - - 96
Art: anterieur oraal 0,64 0,37-0,90 voldoende tot goed 78 Art.: posterieur oraal -* - - 100 Art.: non-oraal 1,00 1,00-1,00 bijna perfect 100
Art.: passief -* - - 100
Niet-schisisgerelateerde articulatiestoornis
1,00 1,00-1,00 bijna perfect 100
Hypernasaliteit 0,63 0,33-0,91 voldoende tot goed 83
Hyponasaliteit -* - - 100
Nasale emissie 0,65 0,02-1,00 voldoende tot goed 96 Nasale turbulentie 0,59 0,23-0,94 redelijk 83 Stemkwaliteit 1,00 1,00-1,00 Bijna perfect 100
Nasale grimas -* - - 100
Spraakaanvaardbaarheid 0,66 0,39-0,93 voldoende tot goed 83 Logopedische interventie
(schisisgerelateerd)
0,47 -0,14-1 redelijk 91
GRBASI-schaal
G 0,78 0,36-1,00 voldoende tot goed 96
R 0,78 0,36-1,00 voldoende tot goed 96
B -* - - 87
A -* - - 96
S 1,00 1,00-1,00 bijna perfect 100
I 0,64 0,00-1,00 voldoende tot goed 96
PERCENTAGE CONSONANT CORRECT ICC 95%BI Interpretatie2 % van absolute
overeenkomst
PCC-R 0,22 -0,21-0,57 behoorlijk 78
Noot. Art, articulatie; 95%BI, 95% betrouwbaarheidsinterval; ICC, Intraclass correlatie coefficiënt, two-way-mixed, single measures
1 interpretatie volgens Landis & Koch (1997): Kappa < 0,20: slecht; 0,21-0,40: matig; 0,41-0,60: redelijk; 0,61-0,80: voldoende tot goed; 0,81-1,00:
bijna perfect
2 interpretatie volgens Altman (1990): ICC < 0,20: slecht; 0,21-0,40: behoorlijk; 0,41-0,60: gemiddeld; 0,61-0,80: goed; 0,81-1,00: zeer goed
13
Tabel 4. De intrabeoordelaarsbetrouwbaarheid en het percentage van absolute overeenkomst van de twee beoordelaarsBeoordelaar 1: copromotor dr. Bruneel Beoordelaar 2: masterstudente Ellen Van Beveren
Kappa 95% BI Interpretatie1 % van absolute
overeenkomst
Kappa 95%BI Interpretatie1 % van absolute
overeenkomst CAPS-A-NL
Spraakverstaanbaarheid -* - - 100 -* - - 100
Art: anterieur oraal 0,78 0,35-1,00 voldoende tot goed 86 0,73 0,25-1,00 voldoende tot goed 86
Art.: posterieur oraal -* - - 100 -* - - 100
Art.: non-oraal -* - - 100 -* - - 100
Art.: passief -* - - 100 -* - - 100
Niet-schisisgerelateerde articulatiestoornis
-* - - 100 -* - - 100
Hypernasaliteit 1,00 1,00-1,00 bijna perfect 100 0,46 0,02-0,90 redelijk 71
Hyponasaliteit -* - - 100 -* - - 100
Nasale emissie -* - - 100 -* - - 100
Nasale turbulentie 0,46 -0,02-0,94 redelijk 71 0,76 0,37-1,00 voldoende tot goed 86
Stemkwaliteit -* - - 100 -* - - 100
Nasale grimas -* - - 100 -* - - 100
Spraakaanvaardbaarheid 1,00 1,00-1,00 bijna perfect 100 1,00 1,00-1,00 bijna perfect 100 Logopedische interventie (schisisgerelateerd) -* - - 100 -* - - 100 GRBASI-schaal G - * - - 100 -* - - 100 R -* - - 100 -* - - 100 B -* - - 100 -* - - 100 A -* - - 100 -* - - 100 S -* - - 100 -* - - 100 I -* - - 100 -* - - 100
PERCENTAGE CONSONANT CORRECT ICC 95%BI interpretatie2 ICC 95%BI Interpretatie2
PCC-R 0,95 0,73-0,99 zeer goed 86 1,00 1,00-1,00 zeer goed 100
Noot. Art, articulatie; 95%BI, 95% betrouwbaarheidsinterval; ICC, Intraclass correlatie coefficiënt, two-way-mixed, single measures
1 interpretatie volgens Landis & Koch (1997): Kappa < 0,20: slecht; 0,21-0,40: matig; 0,41-0,60: redelijk; 0,61-0,80: voldoende tot goed; 0,81-1,00: bijna perfect 2 interpretatie volgens Altman (1990): ICC < 0,20: slecht; 0,21-0,40: behoorlijk; 0,41-0,60: gemiddeld; 0,61-0,80: goed; 0,81-1,00: zeer goed
14
3.1.1. Spraakverstaanbaarheid en -aanvaardbaarheid
SchisispatiëntenIn figuren 1 en 2 worden de scores weergegeven die werden toegekend aan de dertien schisispatiënten voor de parameters spraakverstaanbaarheid en spraakaanvaardbaarheid. Bij slechts één persoon (8%) was de spraak soms moeilijk te verstaan (score 1). Bij de overige twaalf patiënten (92%) werd geen verminderde spraakverstaanbaarheid vastgesteld. Wat betreft de spraakaanvaardbaarheid werd bij 31% van de schisispatiënten (4/13) de spraak als normaal beschouwd. Bij 38% (5/13) week de spraak in milde mate af van de normale spraak (score 1). De overige vier patiënten (31%) kregen een score 2 toebedeeld, wat wijst op een matig afwijkende spraak.
Figuren 1 en 2. Toebedeelde scores bij de spraakverstaanbaarheid en -aanvaardbaarheid bij de
schisispatiënten (n=13)
Vergelijking schisispatiënten en controlepersonen
Bij alle negen controlepersonen werd een normale spraakverstaanbaarheid en een normale spraakaanvaardbaarheid geconstateerd. De Fisher’s Exact test gaf aan dat er geen significant verschil was in spraakverstaanbaarheid tussen de negen schisispatiënten en de negen controlepersonen (p= 1,000). Deze test wees wel op een significant verschil bij de spraakaanvaardbaarheid (p< 0,001). Bij de schisispatiënten (mediaan: 1; interkwartielrange (IQR): 1 - 2) werden significant hogere scores toegekend dan aan de controlepersonen (mediaan: 0; IQR: 0 - 0).
0 2 4 6 8 10 12 14
0: normaal 1: mild 2: matig 3: ernstig
Spraakverstaanbaarheid
0 2 4 6 8 10 12 140: normaal 1: mild 2: matig 3: ernstig
15
3.1.2 Articulatie
SchisispatiëntenDe consonantproductiefouten werden gecategoriseerd in anterieur orale, posterieur orale, non-orale en passieve articulatiestoornissen (zie Figuur 3). Bij vier schisispatiënten (31%) werden geen schisisgerelateerde articulatiefouten geconstateerd. Een non-orale articulatiestoornis werd bij één patiënt (8%) gedetecteerd, meer bepaald een glottale stop bij productie van de /k/. Bij de overige negen patiënten (69%) was er sprake van anterieur-orale articulatiestoornissen (zie Figuur 4). Bij vijf patiënten (38%) kwamen deze anterieure orale articulatiestoornissen bij twee of minder consonanten voor. Bij vier patiënten (31%) werden deze stoornissen bij drie of meer consonanten waargenomen. De meest frequente voorkomende anterieur orale articulatiestoornis was addentaliteit, dit kwam bij acht personen (57%) voor. Bij twee patiënten (15%) werd ook palatalisatie van de /t/ vastgesteld. Posterieure orale en passieve articulatiestoornissen kwamen niet voor.
Wat betreft de niet-schisisgerelateerde articulatiestoornissen, werd verstemlozing van de /b/, /d/ en /v/ bij telkens één patiënt opgemerkt. Een lichte verstemlozing van de /b/ en /v/ werd ook éénmaal gerapporteerd. Bij één patiënt (8%) werd een sigmatisme simplex vastgesteld. Bilabiale producties van de /f/ en /v/ werden ook waargenomen bij één patiënt (8%). Bij drie patiënten (23%) werd een rhotacisme linguo alveolaris non vibrans opgemerkt en bij zes patiënten (46%) een rhotacisme uvularis non vibrans. Bij één patiënt (8%) kwam een rhotacisme faryngalis voor. Addentaliteit bij de productie van de /n/ werd bij zes patiënten (46%) waargenomen en bij drie patiënten (23%) bij de productie van de /l/.
De gemiddelde PCC-R bedroeg 97,46 (SD: 3,43; mediaan: 100; IQR: 95,50 - 100; range: 91 - 100) bij de schisispatiënten.
Figuur 3. Het aantal patiënten (n=13) waarbij geen, anterieure orale, posterieur orale, non-orale en passieve
articulatiestoornissen werden vastgesteld
Figuur 4. Het aantal patiënten (n=13) waarbij de anterieure orale articulatiestoornissen bij 2 of minder
consonanten of bij 3 of meer consonanten werden vastgesteld 0 2 4 6 8 10 12 14
geen ant. oraal post.
oraal non-oraal passief
Articulatiestoornissen
0 2 4 6 8 10 12 14afwezig ≤ 2 consonanten ≥ 3 consonanten
Anterieure orale
articulatiestoornissen
16
Vergelijking schisispatiënten en controlepersonen
Bij drie van de negen (33%) controlepersonen werd addentaliteit opgemerkt bij één of twee drukconsonanten. Een rhotacisme linguo alveolaris non vibrans en een rhotacisme uvularis non vibrans kwamen bij respectievelijk één (11%) en twee patiënten (22%) voor. Bij de vergelijking van de controlegroep met de negen gematchte schisispatiënten toont de Fisher’s Exact Test aan dat er geen significant verschil was tussen beide groepen wat betreft de aanwezigheid van anterieure orale articulatiestoornissen (p = 0,136) en non-orale articulatiestoornissen (p= 1,000). Er kon geen vergelijking gemaakt worden tussen de twee groepen voor posterieure orale en passieve articulatiestoornissen aangezien de Fisher’s Exact Test niet kon worden uitgevoerd. Dit omdat er geen variaties in de beoordelingen zaten doordat zowel bij de schisispatiënten als bij de controlepersonen iedereen een score 0 toebedeeld kreeg voor deze parameters. Er kan dus wel gesteld worden dat ook hier geen verschil tussen beide groepen aanwezig was.
De gemiddelde PCC-R bedroeg 99,67 (SD: 1; mediaan: 100; range: 97 - 100) bij de controlepersonen. De Mann-Whitney-U Test gaf geen significant verschil aan tussen beide groepen wat betreft de PCC-R (U: 59,5; p= 0,094).
3.1.3 Resonantie en nasale luchtstroom
SchisispatiëntenIn figuren 5, 6, 7 en 8 worden de scores weergegeven die werden toegekend aan de hypernasaliteit, hyponasaliteit, nasale emissie en nasale turbulentie bij de perceptuele beoordeling.
Bij 54% (7/13) was er geen sprake van hypernasaliteit. Vier van de dertien patiënten (31%) werden beoordeeld met een lichte hypernasaliteit. Bij 15% (2/13) werd de hypernasaliteit als ‘mild’ gescoord. Matige of ernstige hypernasaliteit werd niet opgemerkt. Hyponasaliteit werd niet waargenomen bij deze groep.
Bij elf schisispatiënten (85%) werd er geen nasale emissie vastgesteld. Bij één persoon (8%) was de nasale emissie zelden te horen, dit wil zeggen bij minder dan 10% van de drukconsonanten van de zinnen. Frequente nasale emissie kwam voor bij één (8%) schisispatiënt. Nasale turbulenties kwamen vaker voor bij de patiënten dan nasale emissies. Bij vier patiënten (31%) waren er zelden nasale turbulenties te horen en bij drie patiënten (23%) werden nasale turbulenties frequent opgemerkt. Bij 46% (6/13) van de schisispatiënten werden geen nasale turbulenties vastgesteld.
17
Figuren 5, 6, 7 en 8. Toebedeelde scores van hypernasaliteit, hyponasaliteit, nasale emissie en nasaleturbulentie bij de schisispatiënten (n=13)
De resonantie en nasale luchtstroom werden ook objectief in kaart gebracht door nasometrie en de NSI 2.0. De waarden worden weergegeven in Tabel 5. Bij één testafname op verplaatsing kon de Nasometer niet gekalibreerd worden, bijgevolg ontbreekt voor één schisispatiënt de nasometrische waarden en kon ook de NSI 2.0 niet berekend worden.
Het gemiddelde nasaliteitspercentage van de klank /a:/ bedroeg 24,25 (SD: 8,32). De klanken /i:/ en /u:/ hadden een gemiddeld percentage van respectievelijk 54,58 (SD: 22,39) en 28,83 (SD: 17,76). Een gemiddelde nasometrische waarde van 93,68% (SD: 2,74) werd waargenomen bij de /m/.
Op tekstniveau werd bij de oronasale tekst een gemiddeld nasaliteitspercentage van 39,00 (SD: 12,25) gevonden. Voor de nasale tekst bedroeg het gemiddelde 57,17% (SD: 9,90). De gemiddelde nasometrische waarde voor de orale tekst was 22,58% (SD: 13,90).
Wat betreft de Nasality Severity Index 2.0 werd bij de dertien schisispatiënten een gemiddelde waarde van 0,15 (SD: 5,19) gevonden. Bij twee patiënten waarbij perceptueel geen hypernasaliteit werd vastgesteld, gaf de NSI 2.0 toch de aanwezigheid van hypernasaliteit aan. Echter werden bij deze patiënten wel nasale turbulenties opgemerkt. Deze turbulenties zouden mogelijks de nasometrische waarden verhoogd kunnen hebben (Watterson, McFarlane & Wright, 1993). Aangezien de NSI 2.0 mede berekend wordt door de nasaliteitspercentages van de /u:/ en orale tekst, kan dit dus een invloed uitoefenen op de bekomen NSI-waarde.
0 2 4 6 8 10 12 14
0: afwezig 1: zelden 2: frequent
Nasale turbulentie
0 2 4 6 8 10 12 140: afwezig 1: zelden 2: frequent
Nasale emissie
0 2 4 6 8 10 12 14 0: afwezig 1: minimaal2: mild 3: matig 4: ernstig
Hypernasaliteit
0 2 4 6 8 10 12 140: afwezig 1: mild aanwezig 2: duidelijk
aanwezig
Hyponasaliteit
18
Tabel 5. Nasometrische waarden (percentages) op klank- en tekstniveau en de NSI 2.0 voor schisispatiëntenSchisispatiënten (n=12)
Normwaarden*
Gemiddelde (SD) Mediaan [IQR] Range Gemiddelde (SD) 95%PI
NASOMETRIE (%) KLANKNIVEAU /a:/ 24,25 (8,32) 23,50 [17,75 - 29,50] 11-43 20,30 (14,4) 0-49 /i:/ 54,58 (22,39) 59,00 [33,50 - 69,50] 16-87 25,80 (14,8) 0-55 /u:/a 28,83 (17,76) Man: 28,78 (18,19) Vrouw: 29,00 (20,22) 35,50 [8,00 - 43,75] 5-52 Man: 7,10 (6,0) Vrouw: 11,80 (7,6) 0-19 0-27 /m/ 93,68 (2,74) 94,50 [92,25 - 95,75] 87-97 95,30 (1,6) 92-98 TEKSTNIVEAU oronasale tekst 39,00 (12,25) 37,00 [27,25 - 51,75] 22-55 33,00 (6) 22-43 nasale tekst 57,17 (9,90) 57,00 [47,25 - 63,25] 44-76 55,00 (7) 45-65 orale tekst 22,58 (13,90) 20,00 [10,25 - 35,25] 6-44 12,00 (5) 6-21 NASALITY SEVERITY INDEX 2.0
NSI 2.0b 0,15 (5,19) Man: -0,23 (5,67) Vrouw: 1,27 (4,05) -0,82 [-3,75 - 4,38] -7,69-9,42 Man: 5,47 (1,60) Vrouw: 4,06 (1,74) 2,28-8,66 0,59-7,35 Noot. SD: standaarddeviatie, IQR: interkwartielrange, 95%PI: 95% prediction interval
a: Aangezien de normwaarden significant verschillen tussen man en vrouw voor de /u:/ wordt hier ook een onderscheid gemaakt b:Aangezien de normwaarden significant verschillen tussen man en vrouw voor de NSI 2.0 wordt hier ook een onderscheid gemaakt
*normwaarden voor Vlaamssprekende volwassenen klankniveau, Nasometer model 6200 (Van Lierde, Wuyts, Bodt, & Van Cauwenberge, 2003).
*normwaarden voor Vlaamssprekende volwassenen tekstniveau, Nasometer model II model 6450 (D’haeseleer, Bettens, De Mets, De Moor, & Van Lierde, 2015)
*referentiewaarden NSI 2.0 (Bettens, Wuyts, Jonckheere, Platbrood, & Van Lierde, 2017)
Vergelijking schisispatiënten en controlepersonen
Bij alle negen controlepersonen werd perceptueel de afwezigheid van hypernasaliteit, hyponasaliteit, nasale emissies en nasale turbulenties vastgesteld. De Fisher’s Exact Test toonde aan dat hypernasaliteit (p= 0,029) en nasale turbulentie (p= 0,009) significant vaker voorkwamen bij de schisispatiënten dan bij de controlepersonen. Er werd geen significant verschil gevonden voor de aanwezigheid van nasale emissie tussen beide groepen (p= 0,471). Aangezien er geen hyponasaliteit, noch nasale grimassen voorkwamen bij beide groepen, kon er voor deze parameters geen statistisch verschil tussen beide aangetoond worden.
De schisispatiënt waarvoor geen nasometrische resultaten beschikbaar waren, maakte deel uit van de vergelijkingsgroep. Bijgevolg werd deze patiënt en zijn gematchte controlepersoon niet opgenomen in deze vergelijking. De resultaten van de objectieve beoordelingen van de nasaliteit bij de acht schisispatiënten en de controlepersonen en de eventuele significante verschillen worden weergegeven in Tabel 6.
De Mann-Whitney U test toonde aan dat de nasometrische waarden van /i:/ significant hoger waren bij de schisispatiënten dan bij de controlepersonen [U: 7,00 p= 0,007]. Deze test wees dit ook aan voor de /u:/ [U: 10,50; p= 0,021]. Bovendien werden ook significant hogere nasometrische waarden gevonden bij de schisispatiënten voor de orale tekst [U: 13,50; p= 0,049].
19
Wat betreft de NSI 2.0, gaf de Mann-Whitney U test aan dat de NSI-waarden van de schisispatiënten significant lager waren dan die van de controlepersonen [U: 54,00; p= 0,021].Tabel 6. Nasometrische waarden op klank- en tekstniveau en NSI 2.0 bij de schisispatiënten en
controlepersonen
Schisispatiënten (n=8) Controlepersonen (n=8)
Gem. (SD) Mediaan [IQR] Range Gem. (SD) Mediaan [IQR] range p-waarde
NASOMETRIE (%) KLANKNIVEAU /a:/ 26,50 (8,42) 24,50 [23,00 - 31,75] 15-43 21,50 (5,32) 23,00 [15,75 - 25,75] 14-28 0,442 /i:/ 59,13 (15,44) 63,50 [50,75 - 69,50] 28-77 34,25 (8,52) 36,00 [31,50 - 39,25] 16-45 0,007* /u:/ 31,13 (16,19) 36,00 [15,75 - 43,75] 5-52 12,75 (5,97) 12,50 [10,00 - 15,50] 3-24 0,021* /m/ 94,38 (1,69) 95,00 [93,25 - 95,75] 91-96 93,50 (3,96) 94,50 [90,50 - 97,00] 86-97 1,000 TEKSTNIVEAU oronasale tekst 41,63 (10,70) 43,00 [31,50 - 51,75] 26-54 38,25 (9,95) 34,50 [31,25 - 44,00] 28-58 0,505 nasale tekst 59,00 (10,64) 58,00 [49,25 - 97,75] 44-76 54,38 (5,61) 54,00 [52,50 - 57,25] 44-64 0,234 orale tekst 25,13 (12,87) 26,00 [13,50 - 35,25] 6-44 12,63 (4,14) 13,00 [8,25 - 16,25] 8-19 0,049* NASALITY SEVERITY INDEX 2.0
NSI 2.0 -0,73 (4,24) -1,07 [-3,75 - 3,43] -6,58-5,93 4,48 (1,97) 4,21 [2,84 - 6,41] 1,62 – 7,19 0,021* Noot. Gem., gemiddelde; SD, standaarddeviatie; IQR, interkwartielrange
*significant verschillend: p < 0,05 (gebruikte statistische test: Mann-Whitney U test)
3.1.4 Stemkwaliteit
SchisispatiëntenBij geen enkele schisispatiënt werd perceptueel een kenmerkende of afwijkende stemkwaliteit vastgesteld. Ook op de GRBASI-schaal kreeg iedereen bij elke parameter een score van 0 toebedeeld, wat een normale stemkwaliteit impliceert.
Naast de perceptuele beoordeling werd de stemkwaliteit ook objectief in kaart gebracht met behulp van de AVQI. De schisispatiënten behaalden een gemiddelde AVQI van 3,24 (SD: 0,79) met een mediaan van 3,12 (IQR: 2,67 - 3,91). De laagste AVQI-score bedroeg 2,00 en de hoogste waarde was 4,60.
Vergelijking schisispatiënten en controlepersonen
Bij twee van negen controlepersonen werd perceptueel een afwijkende stemkwaliteit geconstateerd. Beide scoorden licht gestoord (score 1) voor de ‘roughness’ parameter en de ‘breathiness’ parameter van de GRBASI-schaal. Bij één van de twee werd ook lichte gespannenheid van de stem opgemerkt (score 1) en bij de andere werd ook een lichte instabiliteit van de stem vastgesteld (score 1). Bij alle andere controlepersonen werd de stemkwaliteit als normaal beschouwd.
De Fisher’s Exact Test gaf aan dat er geen verschil is tussen beide groepen voor de parameters ‘grade’, ‘roughness’, ‘strain’ en ‘instability’ (respectievelijk p= 0,471, p= 0,471, p= 1,000, p= 1,000).
